深圳市人民醫(yī)院耳鼻喉科 （廣東 深圳 518026）

周 舟 柯朝陽(yáng) 鄢 敏 張 搏 劉 明

·頭頸疾病·

鼻竇放線菌病一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

深圳市人民醫(yī)院耳鼻喉科 （廣東 深圳 518026）

周 舟 柯朝陽(yáng) 鄢 敏 張 搏 劉 明

目的 提高對(duì)鼻竇放線菌病發(fā)病機(jī)制、診斷、臨床特點(diǎn)及治療的認(rèn)識(shí)。方法 結(jié)合文獻(xiàn)，對(duì)l例鼻竇放線菌病病例進(jìn)行回顧性分析。結(jié)果 該患者在鼻內(nèi)窺鏡下手術(shù)，開放竇腔清除壞死組織并聯(lián)合應(yīng)用抗生素，隨訪1年無(wú)復(fù)發(fā)。結(jié)論鼻竇放線菌病是一種少見(jiàn)病，其臨床表現(xiàn)及影像學(xué)表現(xiàn)均不典型，易誤診。診斷依賴于細(xì)菌培養(yǎng)或組織病理學(xué)。對(duì)于鼻竇放線菌病推薦手術(shù)聯(lián)合抗生素治療。

放線菌?。槐歉]；回顧性研究

放線菌病是一種少見(jiàn)的慢性化膿性感染性疾病，鼻竇的放線菌病更為罕見(jiàn)，僅有些孤立的臨床報(bào)道[1]。現(xiàn)將我院l例2013年10月以“真菌性鼻竇炎”入院，經(jīng)病理確診為鼻竇放線菌病患者的臨床資料報(bào)道如下，同時(shí)結(jié)合文獻(xiàn)報(bào)道的22例(國(guó)外22例，國(guó)內(nèi)0例)鼻竇放線菌病患者的資料進(jìn)行回顧性分析，以提高對(duì)該病發(fā)病機(jī)制、診斷、臨床特點(diǎn)及治療的認(rèn)識(shí)。

1 臨床資料

程某，女，59歲，主訴：左側(cè)鼻腔流膿涕20余年，涕中帶血2個(gè)月。20年前曾有上頜竇穿刺史，糖尿病史20余年。鼻內(nèi)鏡檢查：鼻腔粘膜充血肥厚，左側(cè)中鼻道可見(jiàn)息肉，未見(jiàn)膿涕。鼻竇CT示：左側(cè)中鼻道新生物，考慮鼻息肉并左側(cè)上頜竇、篩竇炎(真菌性？)(圖1-2)。術(shù)前診斷：鼻息肉(左)、真菌性鼻竇炎？(左)、高血壓病、2型糖尿病?；颊咴谌橄滦斜莾?nèi)鏡下手術(shù)治療，切除起源于中鼻甲、鉤突的息肉樣物，切除鉤突，擴(kuò)大上頜竇口，上頜竇口粘膜明顯腫脹，竇內(nèi)見(jiàn)大量泥沙混合團(tuán)塊樣物。予以清理后鹽水及安多福局部沖洗，換70°鏡檢查上頜竇內(nèi)無(wú)殘留。開放篩竇，見(jiàn)粘膜光滑。術(shù)畢。將切除的息肉組織及泥沙混合團(tuán)塊樣物送病檢。1周后病理報(bào)告為：鼻腔炎性息肉，送檢物可見(jiàn)硫磺顆粒樣結(jié)構(gòu)，可見(jiàn)放射狀排列的菌絲，病變符合放線菌病(圖3-4)。術(shù)后1周內(nèi)靜脈注射頭孢唑啉2克1日兩次，1周后改為口服羅紅霉素0.15克1日2次，持續(xù)2周。術(shù)后隨訪1年，無(wú)復(fù)發(fā)。

圖1-2 左側(cè)上頜竇及篩竇可見(jiàn)軟組織影，左側(cè)中鼻道新生物。

圖3-4 送檢物可見(jiàn)硫磺顆粒樣結(jié)構(gòu)，可見(jiàn)放射狀排列的菌絲，病變符合放線菌病。

2 討 論

放線菌是與細(xì)菌相似的原核細(xì)胞型微生物，多數(shù)情況下不致病，對(duì)人致病的放線菌主要是放線菌屬與諾卡菌屬中的細(xì)菌。放線菌屬為厭氧或微需氧菌，細(xì)胞壁中無(wú)分枝菌酸，根據(jù)傳統(tǒng)的表觀分類學(xué)特征分類，在伯杰鑒定細(xì)菌學(xué)手冊(cè)第9版中分類為第20群：不規(guī)則、不產(chǎn)芽孢的革蘭陽(yáng)性桿菌中的一個(gè)屬。正常情況下寄居在人和動(dòng)物口腔、上呼吸道、胃腸道和泌尿生殖道，在某些條件下可引起內(nèi)源性感染。致病菌包括衣氏放線菌、牛放線菌、內(nèi)氏放線菌、黏液放線菌和齲齒放線菌等，其中衣氏放線菌對(duì)人致病性較強(qiáng)[2]。放線菌組織學(xué)特點(diǎn)是慢性化膿性炎癥，伴有膿腫形成，膿液中可見(jiàn)硫磺顆粒，為直徑50～500μm的菌落，中心為藍(lán)色分支狀菌絲，周圍為伊紅色放射狀排列的棒狀體。Gram染色見(jiàn)Gram陽(yáng)性分支狀菌絲。放線菌病有特殊組織形態(tài)學(xué)特點(diǎn)，將硫磺顆粒制成壓片或組織切片，在顯微鏡下可見(jiàn)放射狀排列的菌絲，形似菊花狀。周圍部分菌絲排列成放線狀。菌絲末端膨大呈棒狀。有時(shí)組織切片中菌絲不明顯，可作革蘭染色，放線菌菌絲體為革蘭陽(yáng)性，膠樣鞘為革蘭陰性，據(jù)此可確診為放線菌病[3]。放線菌病在世界范圍內(nèi)均有報(bào)道，目前沒(méi)有確切的流行病學(xué)數(shù)據(jù)，但近30～40年各種類型放線菌病的患病率已明顯下降，這與抗生素的應(yīng)用有關(guān)。

我們對(duì)文獻(xiàn)報(bào)道的22例鼻竇放線菌病進(jìn)行了回顧性分析，概括總結(jié)如下。

文獻(xiàn)報(bào)道的22例鼻竇放線菌病患者中，男8例，女14例，男：女為1：l.75。年齡23～85歲，平均年齡在50歲，癥狀持續(xù)時(shí)間為1～24個(gè)月，平均6.5個(gè)月的。少數(shù)病例有糖尿病史、口腔衛(wèi)生不佳史、醉酒史。有前驅(qū)的牙科治療史的病例約占32%(7/22)，本例患者有上頜竇穿刺史及糖尿病史，這些均提示放線菌感染需要一個(gè)基本條件，即粘膜的完整性破壞。目前，放線菌引起放線菌病的機(jī)制尚不清楚，公認(rèn)的假說(shuō)有3個(gè)[4]：①在正常的寄生部位放線菌不致病，但當(dāng)管腔黏膜破裂或管腔全層破裂，放線菌轉(zhuǎn)移到黏膜下層及體腔，則導(dǎo)致放線菌病，但將體外培養(yǎng)的放線菌注入皮下組織內(nèi)并不能導(dǎo)致放線菌病，說(shuō)明上述理論并不完善。②其他細(xì)菌輔助感染，放線菌進(jìn)入到黏膜下通常伴有其他細(xì)菌，主要是大腸桿菌和鏈球菌等，在這些細(xì)菌的協(xié)同作用下導(dǎo)致放線菌病的發(fā)生。③放線菌可形成生物膜，在生物膜網(wǎng)狀結(jié)構(gòu)內(nèi)保持菌的活性，在一定條件下致病。放線菌是條件致病菌，易感因素在感染的發(fā)生中起作用，例如口腔衛(wèi)生差、糖尿病、免疫抑制、營(yíng)養(yǎng)不良、外科手術(shù)、口腔腫瘤或感染、頭頸部惡性腫瘤的放療中等[5]。

本病臨床癥狀：約有50%(11/22)的病人表現(xiàn)出鼻竇炎的癥狀，包括鼻塞，粘膜充血，流膿涕，鼻后滴漏，頭痛等。還有27%(6/22)的患者表現(xiàn)出單側(cè)的面部腫脹，疼痛，多為患側(cè)的面中部。另有9%(2/22)的患者表現(xiàn)眼部癥狀，具體為單側(cè)的眼痛或眼腫。以累及單側(cè)的上頜竇最為常見(jiàn)。本例患者臨床表現(xiàn)以單側(cè)鼻腔流膿涕，涕中帶血為主，無(wú)面部腫脹及眼部癥狀。鼻竇放線菌病的臨床表現(xiàn)與慢性鼻竇炎相似，但若出現(xiàn)單側(cè)的面部腫脹及疼痛，則可考慮行局部組織活檢，活檢組織中查見(jiàn)放射狀菌絲體即可確診[6]。在文獻(xiàn)報(bào)道的22例病人中有一半出現(xiàn)流膿涕的癥狀，可將鼻腔的膿性分泌物送實(shí)驗(yàn)室行細(xì)菌培養(yǎng)及藥敏試驗(yàn)用來(lái)確診[7]，或在膿液中察看有無(wú)硫黃顆粒，一旦發(fā)現(xiàn)，即刻壓片鏡檢。當(dāng)發(fā)現(xiàn)鼻竇炎的患者有口腔手術(shù)史，或反復(fù)發(fā)作的牙周炎病史，應(yīng)高度懷疑懷疑患者是否感染了放線菌[8]。

影像學(xué)特征：鼻竇CT表現(xiàn)為竇腔內(nèi)軟組織影68%(15/22)及鈣化灶32%(7/22)。軟組織影出現(xiàn)在單側(cè)上頜竇約有80%(12/15)，雙側(cè)上頜竇7%(1/15)，合并其他鼻竇13%(2/15)。有27%(6/22)的病例鼻竇CT出現(xiàn)骨質(zhì)破壞，常被誤診為鼻竇惡性腫瘤或真菌性鼻竇炎，確定診斷還需依靠病理組織學(xué)或微生物學(xué)證據(jù)。本例報(bào)道的病患，鼻竇CT為單側(cè)的上頜竇及篩竇內(nèi)可見(jiàn)軟組織影，未見(jiàn)鈣化灶及骨質(zhì)破壞。因?yàn)榉啪€菌病是一種慢性化膿、肉芽增生性病變，CT常表現(xiàn)為竇腔內(nèi)軟組織影及鈣化灶[9]。文獻(xiàn)中報(bào)道的6例，鼻竇CT表現(xiàn)出了骨質(zhì)破壞，一開始以為是鼻竇的惡性腫瘤，后經(jīng)過(guò)PET進(jìn)一步檢查排除[10]。放線菌的感染不是像其他化膿性感染那樣沿著組織間隙迅速擴(kuò)散，局部紅腫熱痛及淋巴結(jié)腫大、甚至全身癥狀明顯。而是常常無(wú)視組織平面和間隙，直接侵入臨近組織和器官，或穿破皮膚及粘膜，最后產(chǎn)生引流竇道[8]。這很可能是由于宿主不停的在感染周圍形成纖維組織，而CT表現(xiàn)出骨質(zhì)破壞的原因[11]。

所有病例均以手術(shù)聯(lián)合抗生素治療，治療效果良好。從上個(gè)世紀(jì)五十年代Fisher和Garrod第一次描述放線菌病到現(xiàn)在，放線菌病的治療方法并無(wú)太大的改變，青霉素仍是首選。但從一些病例報(bào)道及臨床經(jīng)驗(yàn)表明，四環(huán)素和克林霉素也可替代青霉素起到治療作用，特別是用于青霉素過(guò)敏者[12-14]。因?yàn)榉啪€菌常合并其他細(xì)菌感染，用藥可聯(lián)用廣譜抗生素。由于糖皮質(zhì)激素抑制細(xì)胞誘導(dǎo)的免疫反應(yīng)，對(duì)于嚴(yán)重進(jìn)展性病例禁用糖皮質(zhì)激素[5]。根據(jù)部位和感染的嚴(yán)重程度不同，藥物治療時(shí)間可以從六周到一年不等。但若放線菌病感染向周圍擴(kuò)散并呈纖維化炎性改變，則難以用抗生素徹底治療。這時(shí)采用手術(shù)切除病變組織成為治療成功的關(guān)鍵[9]。切開引流，清除壞死組織及病灶，打破局部的無(wú)氧或微氧環(huán)境，清除病灶周圍的纖維組織，使得抗生素能進(jìn)入病灶部位并能局部灌洗，迅速抑制放線菌的增殖。手術(shù)或引流不徹底往往是造成術(shù)后復(fù)發(fā)的根源，因此不論鼻竇放線菌病感染的嚴(yán)重程度，應(yīng)盡量手術(shù)開放引流，并適當(dāng)延長(zhǎng)抗菌治療的時(shí)間防止復(fù)發(fā)[15]。

3 結(jié) 論

鼻竇放線菌病是一種少見(jiàn)病，其臨床表現(xiàn)及影像學(xué)表現(xiàn)均不典型，易誤診。診斷依賴于細(xì)菌培養(yǎng)或組織病理學(xué)。對(duì)于鼻竇放線菌病推薦手術(shù)聯(lián)合抗生素治療。

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Actinomycosis of the Paranasal Sinus: Case Report and Literature Review

ZHOU Zhou, KE Zhao-yang, YAN Min,et al., Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery,Shenzhen People’s Hospital,Shenzhen,518020,China

O Methods One case of actinomycosis of the paranasal sinus was reported and 22 cases of actinomycosis of the paranasal sinus reported in the literature were reviewed.

bjective To improve the awareness of actinomycosis of the paranasal sinus.

Results The patient was cured by antibiotic combined with surgery. No recurrence happened in the period of following-up with 1 year.Conclusion Actinomycosis of the paranasal sinus is a rare infectious disease. Actinomycosis of the paranasal sinus is easily misdiagnosed,because of the atypical clinical features and imaging findings. Diagnosis depends on bacterial culture or pathology.A combination of surgery and antibiotics is recommended.

Actinomycosis； Paranasal Sinus； Retrospective Studies

R765.4

A

2015-06-10

周 舟，女，耳鼻咽喉科專業(yè)，主治醫(yī)師，主要研究方向：嗓音醫(yī)學(xué)

劉 明

DOI∶10.3969/j.issn.1009-3257.2015.03.002