張璐芳 李 華

(北京大學(xué)第三醫(yī)院婦科, 北京 100083)

·短篇報(bào)道·

腹腔鏡手術(shù)切除盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤2例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

張璐芳*李 華

(北京大學(xué)第三醫(yī)院婦科, 北京 100083)

本文報(bào)道2例年輕未婚女性盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤經(jīng)腹腔鏡成功切除。病例1：16歲，因多囊卵巢綜合征繼發(fā)閉經(jīng)，發(fā)現(xiàn)左卵巢囊實(shí)性腫物5.3 cm×4.5 cm，術(shù)中見(jiàn)腫物位于左側(cè)腹膜后的閉孔窩合并殘角子宮畸形；例2：25歲，體檢發(fā)現(xiàn)右側(cè)卵巢包塊，術(shù)中見(jiàn)骶骨右前方腹膜后囊實(shí)性腫物8 cm×6 cm。2例術(shù)前均診斷為卵巢囊實(shí)性腫物而行腹腔鏡探查，術(shù)中病理證實(shí)為良性神經(jīng)鞘瘤,均與周圍組織致密粘連，腹腔鏡手術(shù)完整切除。病例1手術(shù)時(shí)間 120 min,術(shù)中出血 150 ml；病例2術(shù)中出血600 ml，手術(shù)時(shí)間166 min,未發(fā)生任何并發(fā)癥。術(shù)后病理免疫組化S-100強(qiáng)陽(yáng)性，診斷為腹膜后神經(jīng)鞘瘤。我們認(rèn)為腹腔鏡手術(shù)切除盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤安全、有效，完整切除腫瘤有利于預(yù)防術(shù)后復(fù)發(fā)。

腹膜后； 神經(jīng)鞘瘤； 腹腔鏡； 開腹手術(shù)

神經(jīng)鞘瘤又稱雪旺瘤(Schwannomas), 來(lái)源于周圍神經(jīng)鞘的雪旺細(xì)胞, 可單發(fā)或多發(fā)于身體任何部位的神經(jīng)干或神經(jīng)根, 多見(jiàn)于頭、 頸、四肢遠(yuǎn)端[1]，只有0.7%～2.6%的神經(jīng)鞘瘤發(fā)生在腹膜后。女性盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤更罕見(jiàn)，本文報(bào)道2014年4月、2016年11月我院術(shù)中發(fā)現(xiàn)的2例原發(fā)盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤,其中1例合并子宮畸形，腹腔鏡手術(shù)成功切除。

1 臨床資料

病例1：16歲,因繼發(fā)閉經(jīng)2年，當(dāng)?shù)蒯t(yī)院B超發(fā)現(xiàn)左附件區(qū)占位2個(gè)月于2014年4月就診我院?；颊邿o(wú)腹痛，無(wú)脊柱、四肢感覺(jué)和運(yùn)動(dòng)障礙，食欲和二便正常。14歲月經(jīng)初潮,月經(jīng)稀發(fā), 經(jīng)量少, 無(wú)痛經(jīng)。否認(rèn)性生活及特殊家族史。查體:體溫37.4 ℃, 心率97次/min, 呼吸20次/min, 血壓125/69 mm Hg，身高157 cm，體重80 kg，BMI 32.5 。一般情況好，心肺未見(jiàn)異常。腹部平坦、柔軟, 全腹無(wú)壓痛及反跳痛, 未及腫物。脊柱四肢無(wú)畸形, 活動(dòng)好, 肌力正常，病理反射未引出。腹部直腸診:因患者肥胖，左附件區(qū)僅能捫及腫物下極, 質(zhì)地中等, 表面較光滑, 腫物上界觸不清，活動(dòng)度差,無(wú)壓痛。復(fù)查B超提示:子宮3 cm×1.9 cm×1.5 cm，盆腔左后方無(wú)回聲5.3 cm×4.5 cm，內(nèi)探及中等回聲，未及血流信號(hào)。雙卵巢多囊樣改變。腹部B超：雙側(cè)腎上腺未見(jiàn)異常，雙腎下極偏內(nèi)側(cè)——考慮發(fā)育異常。MRI:盆腔左側(cè)囊實(shí)性占位4.9 cm×4.6 cm×4 cm，子宮左附件受壓前移，增強(qiáng)掃描實(shí)性部分明顯強(qiáng)化，左側(cè)盆腔可見(jiàn)輕度增大的淋巴結(jié)，雙卵巢多囊樣改變，子宮偏小(圖1)。血常規(guī)、甲狀腺功能、肝腎功能、電解質(zhì)均正常。FSH 5.23 U/L, LH 9.81 U/L,E2118 pmol/L，T<0.69 nmol/L, PRL 18.4 μg/L,AND 13 nmol/L，CA19-9 42 kU/L，CA125、AFP、CA72-4、NSE均正常。空腹血糖7.8 mmol/L。染色體核型XX。初步診斷:盆腔包塊性質(zhì)待查；左卵巢性索間質(zhì)腫瘤？多囊卵巢綜合征(polycystic ovary syndrome,PCOS)；子宮發(fā)育不良；繼發(fā)閉經(jīng)；肥胖癥；高脂血癥；糖尿病。

入院后全麻下行腹腔鏡探查。 取改良膀胱截石位， trocar位置: A點(diǎn) 臍部(10 mm trocar),B點(diǎn)左側(cè)髂前上棘內(nèi)上方3 cm (5 mm trocar)，C點(diǎn)與A/B兩點(diǎn)呈等腰三角形的頂點(diǎn)(5 mm trocar)，右髂前上棘與臍連線外1/3(5 mm trocar)。術(shù)中見(jiàn)右側(cè)殘角子宮2 cm×1 cm×1 cm，無(wú)宮頸，與右側(cè)輸卵管相連，右側(cè)卵巢5 cm×3 cm×2 cm，位置較高，無(wú)卵巢固有韌帶。左側(cè)單角子宮4 cm×3 cm×3 cm，表面光，活動(dòng)好，兩子宮相距約4 cm,借一結(jié)締組織帶相連。左卵巢體積較大，約5 cm×4 cm，表面光滑，皮質(zhì)厚，瓷白色，表面多個(gè)小卵泡，位于骨盆入口處，雙側(cè)輸卵管拉長(zhǎng)約16 cm。左側(cè)腫物6 cm大小(圖2)，與左側(cè)卵巢距離近，但完全位于腹膜后， 切除右側(cè)殘角子宮和右側(cè)輸卵管。打開左側(cè)后腹膜見(jiàn)左側(cè)髂外動(dòng)靜脈,髂內(nèi)動(dòng)脈及左側(cè)輸尿管被腫物向上頂起，橫跨于腫物之上，腫物灰白色，囊實(shí)性位于左側(cè)髂血管后方，向內(nèi)下生長(zhǎng)充滿閉孔窩。為明確腫瘤性質(zhì)和決定手術(shù)方式，首先取部分腫瘤組織送快速病理檢查，報(bào)告為腹膜后良性腫瘤。辨清局部解剖，為避免術(shù)中大出血，首先將髂內(nèi)動(dòng)脈小心游離后結(jié)扎，然后再將腫物與周圍髂內(nèi)、外動(dòng)靜脈，閉孔神經(jīng)和輸尿管逐步游離，腫物下界與閉孔窩致密粘連，分離困難，將腫物完整切除置入標(biāo)本袋內(nèi)，擴(kuò)大左下腹切口取出體外。留置引流管關(guān)閉左側(cè)后腹膜。手術(shù)時(shí)間 120 min,術(shù)中出血 150 ml。術(shù)后3 d出院。術(shù)后病理：左側(cè)腹膜后神經(jīng)鞘瘤(圖3)。右側(cè)始基子宮。免疫組化：S-100(+)(圖4)， Ki67(約3%+)，SMA、CD117、CD34、 DOG-1均陰性。術(shù)后診斷:盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤；先天性子宮畸形——右側(cè)殘角子宮(Ⅲ型)；左側(cè)單角子宮；PCOS；繼發(fā)閉經(jīng)；胰島素抵抗；肥胖癥；糖尿??；高脂血癥。術(shù)后隨訪2.5年，四肢及軀體無(wú)感覺(jué)及運(yùn)動(dòng)障礙，影像學(xué)檢查未見(jiàn)腫瘤復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移,目前口服達(dá)因-35治療PCOS，月經(jīng)規(guī)律，血糖控制良好，性激素水平基本正常。

病例2：25歲，未婚，有性生活史，因體檢B超提示右卵巢囊腫2個(gè)月于2016年11月入院。身高159 cm，體重54 kg，G0，全身查體無(wú)異常，既往史及月經(jīng)史無(wú)特殊。雙合診：右附件區(qū)可觸及8 cm×7 cm的囊實(shí)性包塊，無(wú)壓痛，活動(dòng)差。B超示：右附件區(qū)低回聲包塊8.1 cm×5.8 cm，邊界清，其內(nèi)探及多個(gè)形狀不規(guī)則的無(wú)回聲，血流信號(hào)較豐富。CA125等腫瘤標(biāo)記物均正常。入院診斷：右側(cè)卵巢腫物性質(zhì)待查 。2016年11月21日行腹腔鏡探查，術(shù)中見(jiàn)子宮左附件正常，子宮右后方，骶骨右前方的腹膜后有約8 cm×6cm的囊實(shí)性腫物，質(zhì)軟，色黃，包膜血運(yùn)豐富，表面光滑。右附件位于腹膜后該腫物之上(圖5)。打開后腹膜，避開右側(cè)髂血管和輸尿管將骶骨前腫物完整剝除。術(shù)中出血600 ml，手術(shù)時(shí)間166 min。術(shù)后2 d出院。術(shù)后病理為腹膜后神經(jīng)鞘瘤，免疫組化：S-100(+)，見(jiàn)圖6。術(shù)后隨訪2個(gè)月，恢復(fù)良好。

2 討論

原發(fā)性腹膜后腫瘤主要是指腹膜后間隙的脂肪、疏松結(jié)締組織、肌肉、筋膜、血管、神經(jīng)、淋巴組織等形成的腫瘤, 不包括在腹膜后器官如腎、胰、腎上腺及輸尿管來(lái)源的腫瘤。腹膜后腫瘤組織類型多樣，惡性腫瘤有脂肪肉瘤、纖維肉瘤、平滑肌肉瘤、胚胎癌、神經(jīng)纖維肉瘤和惡性淋巴瘤等，約占腹膜后腫瘤的70%。良性腫瘤有畸胎瘤和纖維瘤等。神經(jīng)鞘瘤占腹膜后所有腫瘤類型的0.5%～3%[1，2]。李晉忠等[3]報(bào)道1994 年4月～2010 年6月16年治療71例原發(fā)性腹膜后腫瘤，其中神經(jīng)鞘瘤13例，占所有組織類型的第1位，與文獻(xiàn)報(bào)道的不同。

神經(jīng)鞘瘤任何年齡均可發(fā)生，女性多見(jiàn)，90%是良性，生長(zhǎng)較慢,惡性神經(jīng)鞘瘤較少見(jiàn)。絕大多數(shù)首診于普外科和泌尿科，發(fā)生在女性盆腔腹膜后的神經(jīng)鞘瘤非常罕見(jiàn)，國(guó)內(nèi)僅報(bào)道3例，我院婦科近30年僅診治2例。

圖1 MRI:盆腔左側(cè)囊實(shí)性占位4.9 cm×4.6 cm ×4 cm，子宮、左附件受壓前移，增強(qiáng)掃描實(shí)性部分明顯強(qiáng)化，左側(cè)盆腔可見(jiàn)輕度增大的淋巴結(jié)，雙側(cè)卵巢多囊樣改變，子宮偏小 圖2 腹腔鏡下見(jiàn)盆腔腹膜后腫物，左側(cè)輸尿管及髂血管位于腫物上 圖3 可見(jiàn)分化好的雪旺細(xì)胞和膠原基質(zhì)，包膜完整(HE染色 ×400) 圖4 免疫組化S-100陽(yáng)性 ×400 圖5 腹腔鏡下見(jiàn)右側(cè)骶前腹膜后腫物 圖6 免疫組化S-100陽(yáng)性 ×200

盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤可能來(lái)源于骶神經(jīng)和下腹下神經(jīng)叢。起病隱匿, 臨床無(wú)特異的癥狀體征，隨著腫瘤增大，壓迫或侵及周圍臟器及組織時(shí)可能出現(xiàn)疼痛[4]、腹痛、腹脹及相應(yīng)的梗阻或壓迫癥狀。大多無(wú)神經(jīng)功能障礙，當(dāng)發(fā)生在盆腔腹膜后時(shí)，首診常在婦科而不是外科。由于腫瘤部位深在,婦科雙合診和三合診僅能觸及盆腔腫物，而不能分辨腫物的來(lái)源，尤其是當(dāng)患者肥胖、腫物體積大時(shí)常常誤診為闊韌帶肌瘤[5]、附件實(shí)性腫物[6]，臨床誤診率高，有的是因無(wú)關(guān)癥狀行影像學(xué)檢查偶然發(fā)現(xiàn)。B超提示為低回聲團(tuán)塊, 回聲均勻, 邊界清或囊實(shí)性，無(wú)明顯血流。腫瘤體積大時(shí)B超也很難確定腫瘤的來(lái)源。病例1為青春期合并生殖系統(tǒng)畸形、PCOS、肥胖癥，以繼發(fā)閉經(jīng)就診，曾考慮卵巢性索間質(zhì)腫瘤，神經(jīng)鞘瘤生長(zhǎng)在左側(cè)盆腔閉孔內(nèi),肛門指檢腫瘤的活動(dòng)度及大小觸診不滿意。病例2神經(jīng)鞘瘤位于骶前右側(cè)，增加診斷難度。2例術(shù)前B超均提示卵巢囊實(shí)性腫物。CT、MRI是術(shù)前診斷的主要依據(jù)。CT特點(diǎn)：圓形或橢圓形均質(zhì)低密度灶，邊界光整，規(guī)則，增強(qiáng)掃描未見(jiàn)明顯強(qiáng)化，內(nèi)部有囊性變時(shí)可見(jiàn)瘤內(nèi)局部云霧狀輕度強(qiáng)化。 MRI比B超和CT診斷準(zhǔn)確：有助于確定腫瘤的位置， T1 加權(quán)為均勻低信號(hào),T2 加權(quán)為不均勻的明顯高信號(hào)。因至少66%神經(jīng)鞘瘤是囊性[7]，還可能出血、囊性變、鈣化，因此，T1、T2 加權(quán)也可為混合信號(hào)，術(shù)前影像學(xué)檢查也缺乏特異性，診斷率僅15.9%。對(duì)于腫瘤體積大者可以B超引導(dǎo)下細(xì)針穿刺活檢明確診斷，但常因組織量少而診斷不準(zhǔn)確[8]。牟一平等[9]認(rèn)為盆腔腹膜后解剖復(fù)雜，B超引導(dǎo)下細(xì)針穿刺有損傷腹膜后大血管致出血的風(fēng)險(xiǎn)不推薦采用。大多是術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)，最終靠術(shù)后病理確診。

組織學(xué)上神經(jīng)鞘瘤需要與腹膜后其他良、惡性腫瘤進(jìn)行鑒別，神經(jīng)鞘瘤的鏡下病理特點(diǎn)：可見(jiàn)分化好的雪旺細(xì)胞和膠原基質(zhì)，包膜完整。免疫組化：S-100、vimentin、CD56強(qiáng)陽(yáng)性，其中S-100是確診神經(jīng)鞘瘤最可靠的指標(biāo)。SMA、CD34、CD117陰性可以排除。

腹膜后腫瘤的治療以手術(shù)切除為主。由于盆腔腹膜后有輸尿管和髂內(nèi)、外動(dòng)靜脈、子宮動(dòng)脈及分支，閉孔內(nèi)有閉孔神經(jīng)、豐富的靜脈叢和淋巴管，且有交感和副交感神經(jīng)構(gòu)成的下腹下神經(jīng)叢等，解剖復(fù)雜，被婦科大夫稱之為“狼窩”，如果神經(jīng)鞘瘤壓迫或浸潤(rùn)周圍組織會(huì)導(dǎo)致髂血管、神經(jīng)、輸尿管等局部解剖變異，手術(shù)難度增加。處理不當(dāng)會(huì)損傷髂血管導(dǎo)致嚴(yán)重失血危及生命；損傷輸尿管影響腎功能；損傷周圍神經(jīng)組織導(dǎo)致支配的肢體或臟器功能障礙等嚴(yán)重的并發(fā)癥。因此,盆腔腹膜后腫瘤切除術(shù)對(duì)婦科、泌尿科、普外科大夫都具有極大的挑戰(zhàn)性,無(wú)論選擇開腹還是腹腔鏡手術(shù)都比較困難。我院外科曾報(bào)道開腹切除腹膜后腫瘤61例[3]，手術(shù)時(shí)間1～7 h，出血量(500.56±20.75)ml，出血最多達(dá)11 000 ml，輸血24例，輸血量(300.68±15.43)ml，術(shù)后因大出血導(dǎo)致多器官功能衰竭死亡1例。

1994年Targarona等[10]完成首例腹腔鏡下腹膜后腫瘤切除,隨著腹腔鏡技術(shù)的逐步成熟, 國(guó)內(nèi)外陸續(xù)有腹腔鏡下切除腹膜后腫瘤的報(bào)道。腹腔鏡手術(shù)視野暴露好，解剖更清晰，能夠近距離探查腫瘤與周圍血管及重要組織臟器的毗鄰關(guān)系，超聲刀在大血管周圍分離、切割、止血不會(huì)對(duì)其產(chǎn)生熱損傷，更加可靠地完成對(duì)血管、組織結(jié)構(gòu)的精細(xì)解剖，創(chuàng)傷小, 術(shù)后恢復(fù)快, 手術(shù)并發(fā)癥少，更安全。近年機(jī)器人手術(shù)也有應(yīng)用[11]。

腹腔鏡手術(shù)并沒(méi)有絕對(duì)禁忌證，但并非所有的盆腔腹膜后腫瘤都可以行腹腔鏡手術(shù)切除，如何選擇術(shù)式取決于術(shù)前的影像學(xué)檢查，盡管CT或MRI診斷率不高，但可以初步了解腫瘤大小、位置、來(lái)源、性質(zhì)、是否為囊性、有無(wú)完整包膜、血流是否豐富、腫瘤與鄰近臟器的關(guān)系，判斷能否完整切除腫瘤。如果術(shù)前能夠明確腫瘤來(lái)自腹膜后，腫瘤直徑> 6 cm，基底很廣、血液供應(yīng)豐富、惡性可能性大，與重要臟器或大血管粘連緊密,選擇開腹手術(shù)更明智。惡性腫瘤應(yīng)爭(zhēng)取完整切除，評(píng)估切緣及切除的徹底性，降低復(fù)發(fā)的風(fēng)險(xiǎn)，術(shù)后根據(jù)病理組織學(xué)類型決定進(jìn)一步的輔助治療。如果腫瘤邊界清楚, 周圍血管、器官無(wú)明顯受侵,考慮良性腫瘤可能性大，可以選擇腹腔鏡手術(shù)。術(shù)前做好充分的準(zhǔn)備：術(shù)前髂內(nèi)動(dòng)脈栓塞避免術(shù)中大出血；膀胱鏡下放置輸尿管支架保護(hù)輸尿管。正確選擇患者的手術(shù)體位及trocar孔位置，術(shù)中處理腫瘤與周圍組織結(jié)構(gòu)的關(guān)系時(shí)小心謹(jǐn)慎，避免操之過(guò)急，積極止血，使術(shù)野解剖清晰，易于辨認(rèn)。大多數(shù)神經(jīng)鞘瘤能完整切除根治，極少數(shù)與周圍組織粘連緊密不能完整切除,也可行包膜內(nèi)切除術(shù)。術(shù)后復(fù)發(fā)率5%～10%[1]。神經(jīng)鞘瘤表面多有神經(jīng)纖維通過(guò), 應(yīng)避免切除過(guò)多, 防術(shù)后出現(xiàn)神經(jīng)功能損傷，本文2例神經(jīng)鞘瘤完整切除，術(shù)后隨訪未發(fā)現(xiàn)影響神經(jīng)功能。

遺憾的是,腹膜后腫瘤大多是術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)，是否需要中轉(zhuǎn)開腹需要根據(jù)術(shù)中腫瘤的體積、位置、與周圍組織的關(guān)系、是否適宜顯露及操作、術(shù)前是否有充分的準(zhǔn)備、術(shù)中病理報(bào)告腫瘤的組織類型等情況來(lái)決定。如果腫瘤>10 cm、病理提示惡性，有破裂、播散風(fēng)險(xiǎn)；有周圍臟器損傷和出血的風(fēng)險(xiǎn)；或需行血管重建等難以在腹腔鏡下完成操作時(shí)應(yīng)及時(shí)考慮中轉(zhuǎn)開腹手術(shù)[12]。關(guān)鍵是術(shù)者必須熟悉腹膜后解剖，具備熟練的腹腔鏡手術(shù)和開腹腹膜后手術(shù)操作的技能和經(jīng)驗(yàn)，如果具備一支包括外科、泌尿科合作良好的團(tuán)隊(duì)，手術(shù)則更加安全。本文2例腹腔鏡術(shù)中發(fā)現(xiàn)盆腔腹膜后腫瘤體積較大，但快速病理證實(shí)是良性神經(jīng)鞘瘤，故未中轉(zhuǎn)開腹，例1術(shù)中果斷阻斷髂內(nèi)動(dòng)脈的血運(yùn)是手術(shù)成功的重要前提。

綜上所述,盆腔腹膜后神經(jīng)鞘瘤罕見(jiàn)，臨床和影像學(xué)檢查都不特異，術(shù)前診斷困難，主要靠術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)，病理確診。手術(shù)難度較大，腹腔鏡手術(shù)是治療腹膜后良性神經(jīng)鞘瘤的適宜手段，但必須嚴(yán)格掌握適應(yīng)證，由具備豐富的腹腔鏡操作經(jīng)驗(yàn)，熟悉腹膜后解剖的醫(yī)生進(jìn)行，避免發(fā)生嚴(yán)重的并發(fā)癥。神經(jīng)鞘瘤的預(yù)后良好。

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(修回日期：2017-02-19)

(責(zé)任編輯：李賀瓊)

Laparoscopic Resection of Pelvic Retroperitoneal Schwannoma: Two Cases Report and Review of Literature

ZhangLufang,LiHua.

DepartmentofObstetricsandGynecology,PekingUniversityThirdHospital,Beijing100083,China

Correspondingauthor:ZhangLufang,E-mail:lufang_z@sina.com

【Summary】 We reported two cases of pelvic retroperitoneal schwannomawe occurred in the young unmarried female successfully resected by laparoscopic surgery. One was a 16-year-old girl presented with secondary amenorrhea. Ultrasound and MRI found the existence of an ovarian cystic and solid mass,5.3 cm×4.5 cm in size. Laparoscopic exploration found pelvic mass completely located in the left retroperitoneal obturator fossa and complicated with rudimentary horn of the uterus. The other was a 25-year-old female and asymptomatic. Ultrasound showed a mass in the right ovary. During operation a pelvic mass was discovered in the anterior of right sacral retroperitoneum, 8 cm×6 cm in size. Two cases of retroperitoneal lesions were preoperatively misdiagnosed as ovarian mass and had densely adhered to the surrounding tissues. Histopathologic examinations confirmed to be benign schwannoma and resected radically by laparoscopy without any complications. The operation time was 120 min and 166 min, respectively. The intraoperative bleeding was 150 ml and 600 ml, respectively. The S-100 protein on pathological immunohistochemistry showed strong positivity. We deem that laparoscopic resection is necessary for diagnosis and treatment of pelvic retroperitoneal schwannomawe, being safe and effective. Complete excision is benefical to prevent recurrence.

Retroperitoneal; Schwannoma; Laparoscopy; Laparotomy

D

1009-6604(2017)06-0571-04

10.3969/j.issn.1009-6604.2017.06.027

2016-11-14)

* 通訊作者，E-mail：lufang_z@sina.com