曹忠書，田家祥，江海良，魏振

(山東省棗莊礦業(yè)集團中心醫(yī)院骨科，山東 棗莊 277800)

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膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎治療方法的選擇

曹忠書，田家祥，江海良，魏振

(山東省棗莊礦業(yè)集團中心醫(yī)院骨科，山東 棗莊 277800)

目的 探討不同類型膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的最佳臨床治療方案選擇并對此進行總結(jié)。方法 回顧性研究2004年8月至2015年8月我科收治的經(jīng)術(shù)后病理證實的膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎31例；主要臨床表現(xiàn)為膝關(guān)節(jié)的反復(fù)腫脹、積液及持續(xù)疼痛，關(guān)節(jié)穿刺液為黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液，部分患者X線檢查可見關(guān)節(jié)軟骨退行性改變或軟骨多部位小范圍侵蝕樣改變；根據(jù)病史、臨床表現(xiàn)、年齡、影像學表現(xiàn)及對治療效果期望值綜合分析后，26例行關(guān)節(jié)鏡下關(guān)節(jié)內(nèi)病變切除(ASR組)，5例行人工全膝關(guān)節(jié)表面置換術(shù)(TKA組)。結(jié)果 ASR組采用Lysholm膝關(guān)節(jié)評分，由術(shù)前的(44.8±2.5)分增加到術(shù)后(85.8±2.8)分，差異有統(tǒng)計學意義(t=55.695，P=0.000)；TKA組采用美國特種外科醫(yī)院評分(HSS評分)，由術(shù)前(49.4±8.8)分提高到術(shù)后的(85.4±11.6)分，差異有統(tǒng)計學意義(t=5.529，P=0.001)。結(jié)論 對關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎，應(yīng)根據(jù)患者年齡、臨床癥狀、疾病分型等個體化治療，?？色@得滿意療效。

色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎；關(guān)節(jié)鏡；全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)

色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis，PVS)是Chassaignac等于1852年首次提出，Broca于1861年首先描述。膝關(guān)節(jié)PVS是Simon于1865年首先提出，當時報道的是局限性膝關(guān)節(jié)PVS，Dowd于1921年進一步報道描述了彌漫性膝關(guān)節(jié)PVS，Jaffe等[1]于1941年正式命名為PVS，并提出本病的本質(zhì)是一種炎癥性病變而非腫瘤；其病因及性質(zhì)目前尚有爭論，既往學者認為多與反復(fù)外傷、出血或炎癥相關(guān)，但朱敬先等[2]研究后排除與外傷因素相關(guān)；病因有以下幾種假說：良性腫瘤性病變、炎性反應(yīng)學說、局部脂質(zhì)代謝紊亂、反復(fù)的微創(chuàng)傷、反復(fù)出血等；部分觀點認為其可能是介于炎癥及良性腫瘤之間的一種滑膜疾病，是一種主要累及關(guān)節(jié)滑膜、滑囊和腱鞘的滑膜增生性疾病[3]。該病多累及人體大關(guān)節(jié)，且多為單側(cè)發(fā)病，最常見于膝、髖關(guān)節(jié)[4]。對于膝關(guān)節(jié)病變早期治療多為開放切除病變，近年來常用治療方法有關(guān)節(jié)鏡下切除病變滑膜、關(guān)節(jié)鏡下切除病變輔助術(shù)后放療，對病變嚴重、老年(大于60歲)伴有關(guān)節(jié)退變者行人工全膝關(guān)節(jié)表面置換術(shù)。筆者根據(jù)患者不同情況采用不同的治療方法，療效滿意，匯報如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 2004年8月至2014年8月，我科共收治膝關(guān)節(jié)PVS 31例，年齡28～69歲，平均39歲；其中男15例，女16例；左膝14例，右膝17例，均為單膝發(fā)??；病程2～30年不等，平均10年；其中小于50歲患者21例，合并盤狀半月板3例(均為外側(cè)盤狀半月板)，合并半月板損傷15例，合并骨關(guān)節(jié)炎13例(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；50～60歲患者5例，均合并骨關(guān)節(jié)炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)，5例患者MRI顯示半月板Ⅲ級退變；大于60歲患者5例，均合并重度骨關(guān)節(jié)炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅲ～Ⅳ級)及不同程度的半月板退變(Ⅲ級退變者3例，Ⅳ級者2例)，2例患者合并前交叉韌帶部分撕裂。年齡在60歲以下患者關(guān)節(jié)炎退變?yōu)镵ellgren-Lawrence分級Ⅱ級者，選擇關(guān)節(jié)鏡治療；而年齡為60歲以上者關(guān)節(jié)炎退變?yōu)镵ellgren-Lawrence分級Ⅲ～Ⅳ級者選擇膝關(guān)節(jié)置換治療。

1.2 臨床表現(xiàn)、輔助檢查及術(shù)中改變

1.2.1 臨床表現(xiàn) 9例患者合并反復(fù)輕微外傷史，2例患者幼年有病變關(guān)節(jié)感染史，2例患者青少年時有風濕性關(guān)節(jié)炎病史；所有31例患者均有關(guān)節(jié)腫脹，波動試驗陽性，浮髕試驗陽性25例；患者均行關(guān)節(jié)穿刺抽液，抽出關(guān)節(jié)液外觀為黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液；31例患者均伴有關(guān)節(jié)疼痛，疼痛性質(zhì)可為脹痛、隱痛或活動后疼痛加劇，其中明顯疼痛者8例(VAS評分小于6分)；11例關(guān)節(jié)周圍有明顯壓痛者伴髕上囊處海綿樣觸感；23例患者病變側(cè)關(guān)節(jié)較健側(cè)皮溫升高，其中15例患者皮溫較健側(cè)升高1～2℃(電子皮溫計測量)；其中20例患者膝關(guān)節(jié)活動受限，表現(xiàn)為主動屈伸活動度較健側(cè)丟失15°～30°，被動活動度丟失10°～20°。

1.2.2 輔助檢查

1.2.2.1 血化驗檢查 2例患者血白細胞稍低，分別為3.1×109/L和3.0×109/L(考慮與2周以上連續(xù)抗生素治療相關(guān)，停抗生素5日后復(fù)查正常)，5例患者血白細胞稍高，分別為11.1×109/L，11.3×109/L，10.9×109/L，10.8×109/L，11.4×109/L；15例患者血沉較正常增快(均小于30 mm/h)；31例患者抗O均正常；7例患者C-反應(yīng)蛋白值稍高，為6～10 mg/L。

1.2.2.2 X線檢查及MRI檢查 31例患者中，年齡小于50歲患者合并骨關(guān)節(jié)炎13例(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；50～60歲患者5例，均合并骨關(guān)節(jié)炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；大于60歲患者5例，均合并重度骨關(guān)節(jié)炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅲ～Ⅳ級)。10例患者有不同程度的關(guān)節(jié)退行性改變或軟骨多部位小范圍侵蝕樣改變(見圖1)。MRI檢查，示病灶在T1WI、T2WI序列上均表現(xiàn)為不均勻低信號結(jié)節(jié)(見圖2)，在T2梯度回聲序列尤其突出，范圍更大，這是PVS的特征性MRI表現(xiàn)[5]；如有關(guān)節(jié)軟骨破壞，表現(xiàn)為關(guān)節(jié)面軟骨變薄毛糙，呈長T1長T2信號；常伴關(guān)節(jié)積液，表現(xiàn)為T2WI高信號，T1WI信號亦可升高[6]。

圖1 正側(cè)位X線片示關(guān)節(jié)退行性改變

圖2 MRI示病灶在T1WI、T2WI序列上均表現(xiàn)為不均勻低信號結(jié)節(jié)

1.2.3 術(shù)中改變 26例行關(guān)節(jié)鏡手術(shù)：術(shù)中可見黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液流出，量約30～100 mL不等，平均約60 mL；黃褐色積液6例，鐵銹色積液10例，陳舊血性積液10例；11例局限型表現(xiàn)為棕黃色或紅褐色絨毛結(jié)節(jié)位于髕上囊、髁間窩及髕前脂肪周圍；15例彌漫型表現(xiàn)為關(guān)節(jié)腔內(nèi)大量增生的棕黃色或紅褐色絨毛結(jié)節(jié)樣滑膜組織，主要分布于髕上囊、髁間窩、關(guān)節(jié)軟骨與半月板的邊緣以及交叉韌帶的被覆滑膜等處，表現(xiàn)為海藻狀或棉絮狀漂浮于關(guān)節(jié)腔；可見不同程度的軟骨面損傷；血管翳侵入骨組織中導(dǎo)致局灶性骨破壞。

5例行人工全膝關(guān)節(jié)表面置換手術(shù)：5例均為彌漫型，術(shù)中切開關(guān)節(jié)腔見約100～150 mL紅褐色、鐵銹色或陳舊血性液流出，關(guān)節(jié)內(nèi)滑膜明顯增生、肥厚，呈棕黃色、紅褐色或鐵銹色遍布關(guān)節(jié)內(nèi)，股骨髁及脛骨平臺軟骨見明顯軟骨剝脫或侵蝕，軟骨下骨質(zhì)裸露，關(guān)節(jié)間隙變窄，關(guān)節(jié)邊緣有較小范圍非包容性骨缺損或增生骨贅。

1.3 治療方法 本組26例采用關(guān)節(jié)鏡治療。采用腰麻、硬膜外或神經(jīng)阻滯麻醉，患者仰臥位，采用常規(guī)前入路(前外、前內(nèi)、髕上內(nèi)外)，依次觀察髕上囊、外側(cè)間溝、外側(cè)間室、髁間窩、內(nèi)側(cè)間室、內(nèi)側(cè)間溝、髕股關(guān)節(jié)、前間室、后內(nèi)間室、后外間室，見孤立結(jié)節(jié)樣或彌漫棕黃色、紅褐色絨毛，按順序進刨刀刨削至滑膜淺層，等離子電刀止血，軟骨損傷處等離子電刀燒灼處理；后內(nèi)、后外間室病變光源定位后輔助后內(nèi)、后外切口進刨刀及等離子電刀處理，力求鏡下所見病變滑膜均予以處理；退鏡后大量生理鹽水沖洗(大于2 500 mL)，彈力繃帶加壓包扎，術(shù)后按R(休息)I(間斷冰敷48 h)C(加壓至術(shù)后48 h換藥)E(患肢間斷抬高3～5 d)原則處理，圍手術(shù)期不使用抗生素，術(shù)后第2日帶護膝下地行走，并指導(dǎo)功能鍛煉。

本組5例采用人工全膝關(guān)節(jié)表面置換手術(shù)治療。采用連續(xù)硬膜外麻醉或全麻，仰臥位，患肢大腿根部上止血帶(壓力為患者術(shù)中收縮壓+100 mm Hg，時間控制在90 min內(nèi))，常規(guī)膝前正中切口，髕旁內(nèi)側(cè)入路，外翻髕骨顯露后，按由上至下、由內(nèi)到外順序清理肉眼病變滑膜，按膝關(guān)節(jié)置換步驟切除病變軟骨，安裝假體，留置引流管1枚；術(shù)后視引流量24～48 h拔除引流；術(shù)后拔除引流后當天復(fù)查X線片、血管彩超，排除禁忌后助行器輔助下地行走，按膝關(guān)節(jié)置換術(shù)后常規(guī)指導(dǎo)功能鍛煉，預(yù)防性應(yīng)用抗生素72 h，采用低分子肝素鈉4 000 iu皮下注射預(yù)防血栓形成。

2 結(jié) 果

31例患者均得獲隨訪。26例接受關(guān)節(jié)鏡手術(shù)患者隨訪2～6年，期間6例(23.1%)于術(shù)后7～24個月復(fù)發(fā)，行二次關(guān)節(jié)鏡手術(shù)，輔助術(shù)后放療后隨訪4年無復(fù)發(fā)；5例行人工全膝關(guān)節(jié)表面置換術(shù)患者隨訪2～6年，無一例復(fù)發(fā)。關(guān)節(jié)鏡組(ASR組)采用Lysholm膝關(guān)節(jié)評分，由術(shù)前(44.8±2.5)分提高到術(shù)后的(85.8±2.8)分，差異具有統(tǒng)計學意義(t=55.695，P=0.000)。人工全膝關(guān)節(jié)表面置換組(TKA組)采用美國特種外科醫(yī)院(HSS)評分，由術(shù)前(49.4±8.8)分提高到術(shù)后的(85.4±11.6)分，差異具有統(tǒng)計學意義(t=5.529，P=0.001)。

6例關(guān)節(jié)鏡手術(shù)患者在術(shù)后7～24個月內(nèi)復(fù)發(fā)，行二次關(guān)節(jié)鏡滑膜切除，術(shù)中對有軟骨損傷及骨破壞患者，分別用刨刀、刮匙、磨頭作病灶清除，殘面用等離子刀燒灼汽化止血，術(shù)后3～4周后輔助放療；我們采用6MVX射線直線加速器行外照射，照射野包括全部關(guān)節(jié)及關(guān)節(jié)鏡切口上下緣3 cm，中心線從關(guān)節(jié)腔穿入，行內(nèi)外雙側(cè)對穿野照射；每次200 cGY，每周5次，共約4周，中心平面總量約為4 000 cGY。本組6例放療后2例出現(xiàn)輕度腫脹，未做特殊處理，休息后約2周明顯消退；2例出現(xiàn)放射性皮炎，經(jīng)皮膚科會診后對癥處理，1例約3周后緩解，1例遺留皮膚色素沉著；6例中1例出現(xiàn)關(guān)節(jié)功能僵直受限，經(jīng)CPM機功能鍛煉并輔助活血、消腫藥物后完全恢復(fù)至放療前；1例無明顯放療并發(fā)癥出現(xiàn)。

典型病例：a)52歲男性患者，因膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎行關(guān)節(jié)鏡下病灶清除術(shù)，鏡下圖片見圖3～4。b)62歲男性患者，因膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎伴關(guān)節(jié)骨關(guān)節(jié)炎行全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)，手術(shù)前后影像學資料見圖5～6。

圖5 術(shù)前正側(cè)位X線片示關(guān)節(jié)間隙狹窄，軟骨下骨硬化

圖6 全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)后正側(cè)位X線片示假體位置良好

3 討 論

3.1 色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎臨床特點 色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎，是一種較為少見的發(fā)生于關(guān)節(jié)滑膜、滑囊和腱鞘的慢性良性病變，每百萬人中約有1.8人發(fā)病，在骨關(guān)節(jié)腫瘤中屬瘤樣病損[7]。Granowitz等(1976)將其分為：a)色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎：分為局限型和彌漫型；b)色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑囊炎；c)色素性絨毛結(jié)節(jié)性腱鞘炎。局限結(jié)節(jié)型屬Ⅰ期良性遲發(fā)性病變，其余多數(shù)屬Ⅱ期良性活躍性、包囊內(nèi)病變；滑膜高度增生、絨毛及結(jié)節(jié)形成和棕色含鐵血黃素沉著為其特點，多發(fā)生于單個膝關(guān)節(jié)，63%發(fā)生于膝關(guān)節(jié)[8]，好發(fā)于中青年，男女發(fā)病無明顯差異，沒有明顯的全身癥狀，局部癥狀在早期較輕微，因此患者就診一般較晚，病程較長。其病理基礎(chǔ)為反復(fù)關(guān)節(jié)腔出血后滑膜肥厚，其表面局限性或彌漫性絨毛增生，逐漸聚集成海綿狀，有的增生絨毛又融合成結(jié)節(jié)樣，增生肥厚的滑膜具有豐富的毛細血管，在關(guān)節(jié)的屈伸活動中會受到研磨或擠壓，從而引起反復(fù)的纖維出血，結(jié)節(jié)越多，出血越重。出血后吞噬含鐵血黃素的巨噬細胞增多[5]?；さ脑錾鹧┖统鲅脑黾?，而出血又加劇滑膜增生，從而形成惡性循環(huán)過程。

3.2 色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎治療選擇 徹底清除病變的滑膜組織是治療PVS的關(guān)鍵[6]，目前早期PVS病例多采用關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)，術(shù)后可輔助放療，療效滿意[9]；Shabat等[10]對10例采用手術(shù)切除后加用關(guān)節(jié)內(nèi)放療，術(shù)后平均隨訪6年無復(fù)發(fā)。Chin等[11]認為關(guān)節(jié)內(nèi)放療雖然對于較小病灶的清除有效，但是最終療效還在于徹底切除病灶。趙金忠等[12]對32例進行了全關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除手術(shù)，術(shù)后未做放療，平均隨訪31個月，僅1例復(fù)發(fā)且無癥狀。Sharma等[13]對未做放射治療的16例PVS術(shù)后患者平均隨訪6年，局限型無復(fù)發(fā)，彌漫型復(fù)發(fā)率23%(3/13)。人工全膝關(guān)節(jié)表面置換術(shù)治療晚期嚴重彌漫性PVS病變合并重度骨關(guān)節(jié)炎患者，其在完全切除病變滑膜基礎(chǔ)上對病變滑膜侵蝕或退變的關(guān)節(jié)軟骨可一并處理，對病變軟組織或骨組織均切除徹底，療效滿意[14]。Hamlin等[15]報道TKA治療18例PVS患者，14例為彌漫型，4例為局限型，平均隨訪9.9年，14例假體固定良好，功能滿意；4例失敗的患者均為彌漫型，3例因為假體無菌性松動，1例因為病變復(fù)發(fā)。

3.3 色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎治療體會 目前對于膝關(guān)節(jié)PVS最佳治療方法仍未形成共識。我們的體會如下：a)對于小于50歲PVS患者，首選關(guān)節(jié)鏡下病變滑膜切除，術(shù)中盡可能將鏡下所見病變完全切除，可刨刀切除至滑膜淺層，輔助等離子電刀或鈥激光燒灼；尤其是局限型患者療效確切；彌漫型患者可根據(jù)病變程度及術(shù)中處理情況，酌情輔助放療；b)對于50～60歲PVS患者仍以關(guān)節(jié)鏡下病變滑膜切除為首選，但即使術(shù)后輔助放療，仍有較高的復(fù)發(fā)率，可多次行關(guān)節(jié)鏡切除，盡量將患者病程延緩至60歲以后；c)對于60歲以上患者，如為局限型不合并明顯骨關(guān)節(jié)炎或軟骨退變，尤其疼痛癥狀較輕，初次手術(shù)仍首選關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除，術(shù)后可不輔助放療；如為彌漫型不合并明顯關(guān)節(jié)軟骨退變或骨關(guān)節(jié)炎，初次手術(shù)首選關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除，輔助術(shù)后常規(guī)放療，如果復(fù)發(fā)且疼痛較前明顯加重，二次手術(shù)選擇人工全膝關(guān)節(jié)表面置換；如為彌漫型且合并明顯關(guān)節(jié)軟骨退變或骨關(guān)節(jié)炎患者，疼痛重，初次手術(shù)首選人工全膝關(guān)節(jié)表面置換術(shù)，無需輔助術(shù)后放療。

綜上所述，對關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎，應(yīng)根據(jù)患者年齡、臨床癥狀、疾病分型等采取個體化治療，常可獲得滿意療效。

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The Clinical Treatment and Analysis for Different Kinds of Pigmented Villonodular Synovitis on the Knee

Cao Zhongshu，Tian Jiaxiang，Jiang Hailiang，et al

(Department of Orthopedics，Central Hospital of Zaozhuang Mining Group of Shandong，Zaozhuang 277800，China)

Objective To explore and summarize the best clinical treatment options for different types of pigmented villonodular synovitis on the knee.Methods A retrospective study of 31 patients with pigmented villonodular synovitis which were confirmed by postoperative pathology，were treated in our department from August 2004 to August 2015.The clinical manifestationin cluded knee repeated swelling，fluid and persistent pain，yellow brown joint puncture fluid，and rusty or old blood solution.The X-rays of showed articular cartilage had degenerative change or small-scale multi-section erosion change in some patients.There were 26 patients underwent of arthroscopy (ASR group) and 5 patients underwent of total knee arthroplasty(TKA group)，according to history，clinical manifestations，age，imaging performance and expectations of treatment.Results The Lysholm knee score in ASR group increased from preoperative (44.8±2.5) points to postoperative (85.8±2.8) points，the difference was significant(t=55.695，P=0.000)；the HSS in TKA group increased from preoperative (49.4±8.8) points to postoperative (85.4±11.6) points，the difference was significant(t=5.529，P=0.001).Conclusion For pigmented villonodular synovitis on the knee，should be individualized treated based on the patient age，clinical symptoms，and disease classification.Only in this way can the patient achieve satisfactory outcomes.

pigmented villonodular synovitis；arthroscopy；total knee arthroplasty

1008-5572(2017)06-0503-05

R684.3

B

2016-12-30

曹忠書(1982- )，男，主治醫(yī)師，山東省棗莊礦業(yè)集團中心醫(yī)院骨科，277800。

曹忠書，田家祥，江海良，等.膝關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎治療方法的選擇[J].實用骨科雜志，2017，23(6)：503-506；518.