李宇 張豪 王立志 鄭秋 肖世卓 楊洪彬

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎(PVNS)是一種罕見的良性增生性疾病，多累及關(guān)節(jié)滑膜、腱鞘和滑囊等，導(dǎo)致關(guān)節(jié)腫脹和骨質(zhì)侵蝕[1]，最常見于膝關(guān)節(jié)和髖關(guān)節(jié)[2]。雖然肩關(guān)節(jié)PVNS較罕見，但其常累及肩關(guān)節(jié)周圍組織而導(dǎo)致肩袖損傷。肩關(guān)節(jié)PVNS合并肩袖損傷的診斷較困難，相關(guān)文獻(xiàn)報道較少[3]。對于PVNS，手術(shù)切除是主要治療方法，有開放性手術(shù)切除和關(guān)節(jié)鏡下手術(shù)切除兩種[4]。本文回顧性分析2015 年6月至 2018 年1月西南醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院收治的14例經(jīng)關(guān)節(jié)鏡手術(shù)治療的肩關(guān)節(jié)PVNS合并肩袖損傷患者的臨床療效，現(xiàn)報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料

2015年6月至2018 年1月，我院收治肩關(guān)節(jié)PVNS合并肩袖損傷患者14例，年齡20～65歲，平均50歲；其中男8例，女6例；左5例，右9例，均為單側(cè)；病程2～36個月，平均18個月，其中5例具有肩部外傷史。所有患者肩關(guān)節(jié)均有明顯疼痛、腫脹伴活動受限。術(shù)前MRI檢查均提示肩關(guān)節(jié)肱骨頭骨髓水腫，滑膜明顯增厚，部分呈結(jié)節(jié)狀，關(guān)節(jié)腔積液，肩袖撕裂；X線檢查提示有骨質(zhì)改變。

1.2 手術(shù)方法

術(shù)前對所有患者行肩關(guān)節(jié)MRI檢查、肩關(guān)節(jié)正位和岡上肌出口位X線檢查，以評估患者肩關(guān)節(jié)病灶范圍大小、肩袖損傷情況及對手術(shù)的耐受能力。

本組所有患者均行關(guān)節(jié)鏡下肩關(guān)節(jié)探查、全關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓、肩袖修復(fù)、滑膜活檢術(shù)。全麻下取側(cè)臥位，牽引患肢，建立后側(cè)、外側(cè)及前側(cè)入路，關(guān)節(jié)鏡下探查盂肱關(guān)節(jié)及肩峰下間隙，可見部分患者由于肩峰與關(guān)節(jié)囊及肩袖產(chǎn)生撞擊，關(guān)節(jié)腔內(nèi)大量滑膜呈黃褐色結(jié)節(jié)狀增生，肱骨頭軟骨受侵蝕，呈鋸齒狀破壞，軟骨下骨質(zhì)硬化，肩袖撕裂。關(guān)節(jié)鏡下切除全部滑膜，行肩峰下間隙減壓及肩袖修復(fù)術(shù)。本組患者中，6例為肩袖全層撕裂(撕裂≤2 cm，撕裂的肩袖未出現(xiàn)分層，肩袖肱骨止點(diǎn)部分存在)，其中2例為Bigliani Ⅱ型肩峰，4例為Bigliani Ⅲ型肩峰，均予以行關(guān)節(jié)鏡下肩關(guān)節(jié)探查、全關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓、肩袖清理單排錨釘縫合、滑膜活檢術(shù)；4例為肩袖滑囊側(cè)部分撕裂，其中2例為Bigliani Ⅰ型肩峰，2例為Bigliani Ⅱ型肩峰，均行關(guān)節(jié)鏡下肩關(guān)節(jié)探查、全關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓、肩袖清理錨釘縫合、滑膜活檢術(shù)；4例為肩袖關(guān)節(jié)側(cè)部分撕裂(肩袖撕裂厚度≤30%)，均為Bigliani Ⅱ型肩峰，予以行關(guān)節(jié)鏡下肩關(guān)節(jié)探查、全關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓、肩袖清理修復(fù)、滑膜活檢術(shù)。術(shù)畢縫合切口，放置引流管。術(shù)后病理檢查證實(shí)符合PVNS病理改變。

對術(shù)區(qū)予以無菌敷料加壓包扎，患肩予以外展60°位外展支架固定。術(shù)后當(dāng)天即囑患者主動活動手部、腕關(guān)節(jié)、肘關(guān)節(jié)，予以口服非甾體類消炎藥物、鎮(zhèn)痛及局部冰敷，緩解腫脹。術(shù)后24 h內(nèi)拔除引流管。術(shù)后3 d～6周行肩關(guān)節(jié)被動活動，避免主動活動肩關(guān)節(jié)；術(shù)后6周開始主動活動肩關(guān)節(jié)。對僅進(jìn)行肩袖清理修復(fù)而未行肩袖縫合的患者，在術(shù)后6周開始予以小劑量放療。

1.3 評價指標(biāo)及方法

術(shù)前及術(shù)后末次隨訪時采用美國肩肘外科協(xié)會評分(ASES)、美國加州大學(xué)(UCLA)肩關(guān)節(jié)評分、疼痛視覺模擬評分(VAS)進(jìn)行評估。

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法

本研究采用SPSS 19.0 軟件進(jìn)行統(tǒng)計學(xué)分析，計量資料以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差表示，術(shù)前與術(shù)后隨訪比較采用Wilcoxon符號秩檢驗(yàn)。檢驗(yàn)水準(zhǔn)P=0.05，以P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

所有患者術(shù)后均獲得12～24個月門診隨訪，平均16個月。所有患者術(shù)后關(guān)節(jié)腫脹均消失，疼痛癥狀消失或仍輕微不適，關(guān)節(jié)活動度明顯改善，關(guān)節(jié)功能恢復(fù)良好，術(shù)后隨訪均未見復(fù)發(fā)。

送檢組織為增生滑膜組織，病理檢查顯示呈絨毛狀及乳頭狀增生，大量纖維素性滲出物及含鐵血黃素沉著，結(jié)合臨床符合PVNS診斷。

患者術(shù)前與術(shù)后末次隨訪時ASES評分、UCLA肩關(guān)節(jié)評分、VAS 評分差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)(表1)。

表1 手術(shù)前后ASES評分、UCLA肩關(guān)節(jié)評分、VAS評分比較(均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差)

典型病例：患者女性，56歲，右肩關(guān)節(jié)疼痛1年以上，加重伴腫脹3個月入院；入院后結(jié)合患者肩關(guān)節(jié)MRI及X線檢查診斷為右肩關(guān)節(jié)PVNS、右肩袖損傷；在全麻下行關(guān)節(jié)鏡下肩關(guān)節(jié)探查、全關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓、肩袖清理錨釘縫合、滑膜活檢術(shù)，術(shù)后療效滿意。手術(shù)前后資料見圖1。

3 討論

PVNS是一種較罕見且相對良性的病變，伴有進(jìn)行性滑膜增生和巨噬細(xì)胞、多核巨細(xì)胞浸潤及含鐵血黃素沉積。其病因和發(fā)病機(jī)制目前仍不明確，提出較多的病因?qū)W說主要有創(chuàng)傷及關(guān)節(jié)內(nèi)出血、慢性炎癥反應(yīng)、血脂異常、腫瘤侵蝕等[5]。文獻(xiàn)報道，PVNS發(fā)病率約為1.8/100萬，其中大多影響膝關(guān)節(jié)和髖關(guān)節(jié)功能[6]。由于PVNS能引起關(guān)節(jié)疼痛、腫脹和僵硬，可能會被誤診為骨關(guān)節(jié)炎、類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、韌帶損傷等[7]。PVNS治療后有反復(fù)復(fù)發(fā)的可能，持續(xù)炎癥及對局部骨質(zhì)侵蝕可導(dǎo)致受累關(guān)節(jié)破壞及骨關(guān)節(jié)炎惡化，影響關(guān)節(jié)功能，導(dǎo)致生活質(zhì)量下降[7-8]。

肩關(guān)節(jié)PVNS的臨床表現(xiàn)大多為非特異性，主要為肩部疼痛、腫脹及肩關(guān)節(jié)活動受限，這些非特異性癥狀使診斷較困難，經(jīng)常出現(xiàn)延誤診斷。因此，必須結(jié)合影像學(xué)資料、術(shù)中情況及術(shù)后病理檢查結(jié)果。MRI檢查是診斷肩關(guān)節(jié)PVNS最為準(zhǔn)確的影像學(xué)方法，對手術(shù)方式的制定起著重要作用，主要表現(xiàn)為肩關(guān)節(jié)滑膜增生、增生的絨毛結(jié)節(jié)內(nèi)含鐵血黃素沉積、關(guān)節(jié)囊性改變、周圍軟組織侵蝕及關(guān)節(jié)面骨質(zhì)凹陷缺損等[9]。術(shù)后病理檢查可明確診斷PVNS，鏡下可見滑膜呈廣泛絨毛狀或結(jié)節(jié)狀增生，絨毛結(jié)節(jié)內(nèi)血管豐富，大量含鐵血黃素沉著及含有纖維基質(zhì)、多核巨細(xì)胞、泡沫細(xì)胞、淋巴細(xì)胞和大量吞噬細(xì)胞，滑膜間質(zhì)肥厚充血，組織細(xì)胞浸潤[10]。本組患者術(shù)前均經(jīng)MRI檢查提示為PVNS，并明確診斷為合并有肩袖損傷，對手術(shù)方案制定及術(shù)前準(zhǔn)備具有指導(dǎo)意義；術(shù)后病理檢查均確診為肩關(guān)節(jié)PVNS。

圖1典型病例 a. 術(shù)前肩關(guān)節(jié)MRI影像; b. 術(shù)前肩關(guān)節(jié)正位X線片; c. 術(shù)后1年復(fù)查肩關(guān)節(jié)正位X線片; d. 關(guān)節(jié)鏡下見增生滑膜及肱骨軟骨改變; e. 術(shù)中滑膜切除術(shù)后關(guān)節(jié)鏡下所見; f. 帶線錨釘縫合撕裂肩袖組織; g. 肩關(guān)節(jié)增生滑膜組織蘇木精-伊紅染色病理切片(×200); h. 術(shù)后1年復(fù)查時肩關(guān)節(jié)功能狀態(tài)

目前關(guān)于肩關(guān)節(jié)PVNS的研究報道很少。1999年Müller等[11]報道對25例肩關(guān)節(jié)PVNS行開放性肩關(guān)節(jié)滑膜切除術(shù)。與開放性滑膜切除術(shù)相比，關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)可更好地評估肩部病變情況，更有效地切除病變滑膜，術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率亦更低[12]。Mahieu等[13]報道2例經(jīng)關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)治療的彌漫性PVNS，其術(shù)前診斷困難，但經(jīng)關(guān)節(jié)鏡下切除病變滑膜，均獲得滿意的臨床效果，且未見復(fù)發(fā)。 Koh等[14]對彌漫性PVNS患者進(jìn)行關(guān)節(jié)鏡下關(guān)節(jié)腔及肩峰下間隙完全徹底地滑膜切除，經(jīng)隨訪認(rèn)為關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)治療彌漫性PVNS可獲得良好的臨床療效。肩關(guān)節(jié)PVNS常伴有肩袖撕裂，而肩袖撕裂影響治療策略和功能預(yù)后，關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)和肩袖損傷修復(fù)術(shù)的臨床療效優(yōu)于單純滑膜切除術(shù)[3,14]。Chiang等[3]報道對5例肩關(guān)節(jié)PVNS合并巨大肩袖撕裂的患者行關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除聯(lián)合肩袖撕裂修復(fù)術(shù)，術(shù)后隨訪發(fā)現(xiàn)，臨床療效滿意，未見復(fù)發(fā)及繼發(fā)骨關(guān)節(jié)炎。

本組患者均為肩關(guān)節(jié)PVNS合并肩袖損傷。對于肩關(guān)節(jié)PVNS，均行關(guān)節(jié)鏡下全肩關(guān)節(jié)滑膜切除、肩峰下間隙減壓術(shù)。降低PVNS復(fù)發(fā)概率的關(guān)鍵在于徹底切除病變滑膜，因此術(shù)中均聯(lián)合多入路，取典型病變滑膜組織送病理檢查后利用刨削刀對滑膜進(jìn)行徹底切除，等離子刀汽化燒灼，可初步對滑膜組織進(jìn)行滅活，徹底清除殘留的病變滑膜，并注意保護(hù)周圍軟組織，以利于術(shù)后肩關(guān)節(jié)功能盡快恢復(fù)。肩袖損傷處理主要包括關(guān)節(jié)鏡下肩峰下間隙減壓術(shù)和肩袖修復(fù)術(shù)。關(guān)節(jié)鏡下肩峰下間隙減壓術(shù)：通過高速磨鉆打磨肩峰，行肩峰成形，以增大肩峰下間隙，減除肩峰下間隙狹窄和增生骨贅引起的肩峰撞擊綜合征[15]；在用磨鉆打磨肩峰時，打磨程度應(yīng)根據(jù)術(shù)前測量和術(shù)中觀察而定，肩峰下間隙一般打磨1個磨鉆寬度。關(guān)節(jié)鏡下肩袖修復(fù)術(shù)：對于肩袖關(guān)節(jié)側(cè)撕裂或不全撕裂厚度<25%者，先行肩袖清理修復(fù)，若修復(fù)后肩袖表面穩(wěn)定、平整，肩袖組織張力可，肩袖正常愈合概率大，則不行錨釘縫合；對于肩袖滑囊側(cè)部分撕裂或關(guān)節(jié)側(cè)部分撕裂厚度>50%者，將撕裂處擴(kuò)創(chuàng)為全層撕裂，對撕裂邊緣進(jìn)行新鮮化清理，磨鉆將肩袖止點(diǎn)處打磨至松質(zhì)骨后，行錨釘縫合；肩袖全層撕裂較小(<2 cm)者肩袖的肱骨止點(diǎn)部分存在，可在清理打磨后予以單排錨釘縫合固定；肩袖全層撕裂較大(>2 cm)者撕裂的肩袖出現(xiàn)分層，肩袖的肱骨止點(diǎn)游離，則可在清理打磨后予以雙排錨釘縫合固定。對于術(shù)后是否需行放療，尚存有爭議。有學(xué)者認(rèn)為放療可作為肩關(guān)節(jié)PVNS手術(shù)治療的補(bǔ)充手段，尤其是彌漫性、不能完全切除和復(fù)發(fā)的PVNS病例[16-17]?？紤]到放療可能影響肩袖腱骨愈合，本組中對行肩袖縫合術(shù)的患者未行放療，僅對進(jìn)行肩袖清理修復(fù)術(shù)的患者術(shù)后6周開始予以小劑量放療。本組隨訪結(jié)果顯示，術(shù)后未見復(fù)發(fā)，肩關(guān)節(jié)功能均恢復(fù)良好，療效滿意。

采用關(guān)節(jié)鏡手術(shù)治療肩關(guān)節(jié)PVNS合并肩袖損傷具有滑膜切除徹底、復(fù)發(fā)率低、術(shù)后功能快速恢復(fù)的優(yōu)點(diǎn)，能最大限度地減少術(shù)后疼痛，早期獲得滿意的肩關(guān)節(jié)活動度，近期臨床療效滿意。但由于本研究病例數(shù)較少，隨訪時間較短，后期需要增加病例數(shù)及進(jìn)行更長期的隨訪觀察。