丁衛(wèi)敏 白曉霞 栗寶華

胎盤絨毛膜血管瘤是胎盤最常見的非滋養(yǎng)細(xì)胞腫瘤樣病變，由絨毛組織血管發(fā)育異常所致，臨床上相對罕見，據(jù)報道其發(fā)生率為1%[1]。而一般將直徑＞5 cm的胎盤絨毛膜血管瘤定義為巨大胎盤絨毛膜血管瘤，其可影響胎兒的血液動力學(xué)和血液循環(huán)的改變，導(dǎo)致一系列母兒妊娠并發(fā)癥，如產(chǎn)前出血、子癇前期、溶血性貧血、非免疫性胎兒水腫、羊水過多、胎兒宮內(nèi)生長受限、早產(chǎn)、胎膜早破、胎兒宮內(nèi)死亡等[2]。目前國內(nèi)外對于妊娠合并巨大胎盤絨毛膜血管瘤的分娩方式意見不一，本文通過回顧性分析浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬婦產(chǎn)科醫(yī)院15例妊娠合并巨大胎盤絨毛膜血管瘤且有陰道分娩意愿的足月孕婦經(jīng)陰道分娩的臨床結(jié)局，旨在為此類孕婦在分娩方式的選擇上提供更多參考。

1 對象和方法

1.1 對象 收集2003年1月至2019年12月在本院診斷為妊娠合并巨大胎盤絨毛膜血管瘤且有陰道分娩意愿的足月孕婦15例。所有胎盤絨毛膜血管瘤均經(jīng)產(chǎn)后胎盤病理檢查確診，均為自然受孕、單胎；年齡23～38（28±4）歲；BMI 21～32.8（27.0±3.3）kg/m2；孕次 1～4（1.9±1.1）次；產(chǎn)次 1～2（1.0±0.3）次；分娩孕周 38～40（38.9±0.5）周；初產(chǎn)婦13例（86.7%），經(jīng)產(chǎn)婦2例（13.3%）。本研究經(jīng)醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會審批通過（20180044）。

1.2 診斷標(biāo)準(zhǔn) 產(chǎn)前彩色多普勒超聲檢查表現(xiàn)為胎盤胎兒面（可靠近臍帶胎盤插入處）、母體面或?qū)嵸|(zhì)內(nèi)圓形或類圓形不均質(zhì)低回聲或中等回聲，邊界清，個別為強回聲或囊實性回聲，可見血流信號[3]。產(chǎn)后病理檢查包括肉眼可見胎盤胎兒面、母體面、胎盤實質(zhì)內(nèi)腫塊，切面灰紅、暗褐，無分層結(jié)構(gòu)，質(zhì)中，界欠清；鏡下檢查可見干絨毛膨大，絨毛間質(zhì)中可見大量增生的毛細(xì)血管，與周圍組織邊界欠清，未形成明顯的結(jié)節(jié)，血管排列無規(guī)律性，細(xì)胞呈梭形，胞質(zhì)少，核呈圓形或卵圓形；血管周圍圍繞疏松網(wǎng)狀纖維束；未累及終末絨毛，部分呈海綿狀血竇樣[4]。

1.3 方法 分析15例孕婦的一般臨床特征、腫瘤大小、腫瘤位置、血流情況、妊娠合并癥、分娩方式、分娩結(jié)局和子代結(jié)局等。

2 結(jié)果

2.1 巨大胎盤絨毛膜血管瘤的特征 15例孕婦均在分娩前經(jīng)本院彩色多普勒超聲檢查診斷，初始發(fā)現(xiàn)孕周為 17～40（31.7±6.9）周。腫瘤大小為 5.0～10.9（6.7±1.5）cm；腫瘤血流情況：可見血流信號10例（66.7%），可見豐富血流信號3例（20.0%），未見血流信號2例（13.3%）；腫瘤位置：位于胎兒面3例（20.0%），母體面1例（6.7%），胎盤實質(zhì)內(nèi)8例（53.3%），胎盤邊緣3例（20.0%）。

2.2 妊娠合并癥 合并妊娠期糖尿病1例（6.7%），經(jīng)生活指導(dǎo)，血糖控制良好；合并妊娠期肝內(nèi)膽汁淤積癥1例（6.7%）；合并子癇前期1例（6.7%），無臟器損害；合并羊水過多2例（13.3%）；合并胎膜早破2例（13.3%）。

2.3 分娩過程及結(jié)局 15例孕婦中，自然臨產(chǎn)10例（66.7%），計劃性引產(chǎn)5例（33.3%）。引產(chǎn)方式：縮宮素靜脈滴注引產(chǎn)3例、普貝生聯(lián)合縮宮素靜脈滴注引產(chǎn)1例、宮頸擴張球囊聯(lián)合普貝生引產(chǎn)1例。最終順利經(jīng)陰道分娩 13例（86.7%），總產(chǎn)程為（557.6±244.5）min，無產(chǎn)程異常，無不良妊娠結(jié)局；中轉(zhuǎn)剖宮產(chǎn)2例（13.3%），中轉(zhuǎn)原因：宮腔感染1例（6.7%），胎兒窘迫1例（6.7%）。產(chǎn)后出血1例（6.7%），出血量共計580 ml，考慮宮縮乏力經(jīng)藥物積極促宮縮后控制。

2.4 子代結(jié)局 產(chǎn)時發(fā)生胎兒窘迫4例（26.7%），其中1例中轉(zhuǎn)剖宮產(chǎn)，新生兒Apgar評分1、5 min均為10分。分娩女嬰10例（66.7%），男嬰 5例（33.3%）；體質(zhì)量為（3 254±460）g；合并先天性異常 2例（13.3%），其中合并雙足外翻1例（6.7%），合并腹腔畸胎瘤1例（6.7%）。

3 討論

胎盤絨毛膜血管瘤確切的發(fā)生機制目前不明，考慮為孕期胎盤血管發(fā)育異?；騽屿o脈異常分流所致，是胎盤非滋養(yǎng)細(xì)胞腫瘤中最常見的腫瘤。有文獻(xiàn)報道，胎盤絨毛膜血管瘤易發(fā)生在高海拔地區(qū)，可能與缺氧刺激內(nèi)皮生長因子有關(guān)[5]。胎盤絨毛膜血管瘤臨床較罕見，據(jù)報道其發(fā)生率為1%[1]。本院2003年1月至2019年12月胎盤絨毛膜血管瘤發(fā)生率為0.043%（99/229 780），因彩色多普勒超聲無輻射、經(jīng)濟方便、且可動態(tài)觀察腫瘤的變化，目前普遍認(rèn)為彩色多普勒超聲是早期診斷胎盤絨毛膜血管瘤的主要方法[3]。另外，MRI可作為彩色超聲的重要補充診斷工具[6]。

胎盤絨毛膜血管瘤發(fā)生率的增加與孕婦高齡、高血壓、糖尿病、新生兒性別、早產(chǎn)、初次分娩和多胎妊娠均有關(guān)[7]。據(jù)報道，孕育女性胎兒者并發(fā)胎盤絨毛膜血管瘤的概率更高。Guschmann等[8]調(diào)查了136例胎盤絨毛膜血管瘤患者，其中女性胎兒占72.2%。同樣Wou等[9]發(fā)現(xiàn)的23例胎盤絨毛膜血管瘤孕婦中有16例是女性胎兒（69.6%）。本研究顯示，15例妊娠合并巨大胎盤絨毛膜血管瘤孕婦中女性胎兒占66.7%，與文獻(xiàn)報道一致。胎盤絨毛膜血管瘤尤其是腫瘤直徑＞5.0 cm的巨大胎盤絨毛膜血管瘤可影響母胎的血液動力學(xué)，進(jìn)而引起一系列妊娠并發(fā)癥。文獻(xiàn)報道巨大胎盤絨毛膜血管瘤引起的并發(fā)癥包括羊水過多、子癇前期、胎兒貧血、非免疫性胎兒水腫、胎兒宮內(nèi)生長受限、早產(chǎn)和宮內(nèi)死亡等，總的圍生兒死亡率高達(dá)30%～40%[10-11]。本研究孕婦合并妊娠期糖尿病1例（6.7%），經(jīng)生活指導(dǎo)，血糖控制良好；合并子癇前期1例（6.7%），孕期進(jìn)行高危管理無臟器損害；合并羊水過多2例（13.3%）；合并胎膜早破2例（13.3%），入院后預(yù)防感染的同時積極引產(chǎn)?？梢娫缙诎l(fā)現(xiàn)妊娠合并癥、做好妊娠期的管理對于合并胎盤絨毛膜血管瘤孕婦的預(yù)后及其重要。在妊娠并發(fā)癥中胎兒合并先天異常最早是由Ulrich等[12]在1999年報道，其發(fā)現(xiàn)分娩的女嬰患有多種畸形（Wolf-Hirschhorn綜合征），而本研究中胎兒合并先天性異常亦有2例，1例為先天性足外翻，1例為合并巨大腹腔畸胎瘤，目前原因尚不明確，是否與胎盤絨毛膜血管瘤的胚胎源性相關(guān)仍需大樣本的研究。

因分娩過程中隨著宮腔壓力的增加，存在血管瘤破裂致胎兒失血、胎盤早剝和胎兒窘迫等風(fēng)險，Batukan等[13]亦報道了1例分娩過程中胎盤絨毛膜血管瘤破裂導(dǎo)致胎兒狀況急劇惡化最終死亡的病例，故目前臨床上多趨向于采取擇期剖宮產(chǎn)結(jié)束分娩。但在本研究中，15例有陰道分娩意愿的孕婦最終順利經(jīng)陰道分娩 13例（86.7%），總產(chǎn)程為（557.6±244.5）min，無一例產(chǎn)程延長，且無不良妊娠結(jié)局，其中1例因產(chǎn)程中胎兒窘迫及時中轉(zhuǎn)剖宮產(chǎn)，新生兒結(jié)局良好。由于病例較少，無法準(zhǔn)確地得出這種胎兒窘迫是否是由胎盤絨毛膜血管瘤引起的。杜趁香等[14]也報道了1例巨大胎盤絨毛膜血管瘤經(jīng)陰道分娩，新生兒結(jié)局良好。故在做好孕婦妊娠管理篩查下，即使是合并巨大胎盤絨毛膜血管瘤，對于大部分無陰道分娩禁忌證的孕婦仍可選擇先行陰道分娩，但應(yīng)密切監(jiān)測產(chǎn)程及胎兒情況。

隨著二胎政策的開放，產(chǎn)前篩查技術(shù)的不斷提高，妊娠合并胎盤絨毛膜血管瘤的診斷率也不斷提高，而該類孕婦的生育及分娩問題管理仍存在欠缺，爭取成功的陰道分娩是產(chǎn)科長期的追求目標(biāo)。目前，尚無針對胎盤絨毛膜血管瘤孕婦管理的指南，在分娩方式的選擇上還需要大樣本的研究。對于該類孕婦應(yīng)密切監(jiān)測產(chǎn)程及胎兒情況，若發(fā)現(xiàn)產(chǎn)程異常、胎兒窘迫等，應(yīng)盡早中轉(zhuǎn)剖宮產(chǎn)，從而減少不良母兒結(jié)局。