李平甘 吳若豪 李棟方 孫怡 何展文 周小琳 李宇 陳啟慧 羅向陽

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder，ASD)是一種非常具有代表性的廣泛性發(fā)育障礙疾病[1]。ASD一般起病于 36個月以內(nèi)，主要表現(xiàn)為三大類核心癥狀，即：社會交往障礙、交流障礙、興趣狹窄和刻板重復的行為方式[2]。如果ASD的患兒沒有得到及時有效的治療干預，將會給ASD患兒的家庭和社會帶來非常沉重的經(jīng)濟負擔和精神壓力。

BTR整體策略為中山大學孫逸仙紀念醫(yī)院兒科羅向陽教授國內(nèi)首創(chuàng)，具體內(nèi)容包括：B1-Biology(生物學)，T1-Therapy(治療)，R1-Rehabilitation(康復)，B2-Bit(兩指法教育)，T2-Teach(孤獨癥教學)，R2-Rule(規(guī)則)，B3-Block(模塊-整體)，T3-Technology(技術)，R3-Relation(融合)。中心理念是“醫(yī)教結合”，即從醫(yī)學與生活方式上尋找ASD病因，利用適當?shù)乃幬镏委熍浜弦浴皟芍阜ń逃睘楹诵牡慕虒W干預，最終讓ASD患兒建立基本的行為道德準則，遵守規(guī)則，得到最大程度的康復，并實現(xiàn)科學融合，與人群建立穩(wěn)定的關系。具體訓練時提供以家庭為背景的親情教學的成長環(huán)境，以社會為背景的集體課學習環(huán)境，以自然為背景的游戲課的融合環(huán)境，旨在培養(yǎng)ASD兒童的社交技能，培養(yǎng)社會規(guī)則。其中 “兩指法教育”[3]是指利用兩個手指來教育孩子，拇指表示表揚、鼓勵、理解和包容；食指表示指示、命令、批評和懲罰。兩指法不僅適用于廣大兒童，更適用于ASD兒童。

本研究選取了在本院接受治療的ASD患兒30例，給予BTR策略康復訓練，現(xiàn)將結果報告如下。

對象與方法

1.對象：選取2018年1月至2018年9月在中山大學孫逸仙紀念醫(yī)院兒科住院的ASD兒童30例，其中男性患兒23例，女性患兒7例?；純耗挲g2～6歲，平均(3.4 ± 1.1)歲。納入標準：(1)符合《美國精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊(第5版)》(DSM-5)關于ASD的診斷標準[4]；(2)已經(jīng)排除精神發(fā)育遲滯、Rett綜合征和語言發(fā)育障礙等其他類型的疾??；(3)以往沒有接受過其他形式的訓練治療。所有患兒家長均簽署知情同意書。

2. BTR策略方法：以家庭、社會、自然等環(huán)境為主要教學場景，以集體課為載體，以游戲課為主要方式，固定的特教老師對ASD兒童進行康復訓練，特教老師與訓練兒童的比例約為1∶2。住院期間通過行為觀察選擇適合物品作為強化物，進行個訓、游戲及團體課，每次課程30分鐘。主導老師進行指令提出、執(zhí)行、強化行為工作，輔助老師配合兒童完成指令，適當給予相應輔助、提示。訓練結束后指導家長在家庭中鞏固訓練。所有患兒在治療前、治療3個月及6個月時進行心理評估復測。若患兒存在嚴重的異常行為，如攻擊和自傷行為、睡眠障礙、激惹、多動及注意力缺陷等則予利培酮0.3～0.5 mg/d(年齡大于5歲的患兒)[5]。

3. 評估工具：

(1)采用ASD兒童行為評定量表(autism behavior checklist，ABC)評定ASD兒童行為特征，異常興趣行為與問題行為越多，情緒控制越差，社交障礙越重，評分越高。

(2)采用兒童孤獨癥評定量表(childhood autism rating scale，CARS)評價兒童ASD嚴重程度，30～36分為輕-中度，>36分為重度，評分越高，程度越重。

(3)采用兒童心理教育量表(psycho-educational profile，PEP)評估ASD兒童溝通能力。該量表由美國北卡羅來納州立大學Schopler等編制而成，于2005年修訂為第3版(PEP-3)。本研究采用由香港協(xié)康會編制而成的中文版PEP-3[6]，可評估ASD兒童的強弱項以及發(fā)展/適應程度。中文版PEP-3評估內(nèi)容分為三個部分：發(fā)展及行為副測驗、兒童照顧者報告和合成分數(shù)。其中發(fā)展及行為副測驗包括：認知(語言/語前)(CVP)、語言表達(EL)、語言理解(RL)、小肌肉 (FM)、大肌肉 (GM)、模仿 (視覺/動作 )(VMI)、情感表達(AE)，社交互動(SR)、行為特征-非語言(CMB)、行為特征-語言(CVB)。兒童照顧者報告包括：問題行為(PB)、個人自理(PSC)、適應行為(AB)。合成分數(shù)包括：溝通(C)、體能(M)、行為(MB)。中文版PEP-3使用原積分、發(fā)展年齡評估孤獨癥兒童的發(fā)展能力和行為特征[7]。

本研究中所有ASD兒童均由有資質(zhì)的專業(yè)人員實行評估測試，使用統(tǒng)一指導語，嚴格按照操作程序實施評估。測試結果應用PEP-3軟件分析系統(tǒng)進行分析。

結果

1. 治療前后臨床癥狀對比：以3例患兒的治療前后情況對比為例，病例1～3依次為1歲11月女童，2歲3月男童和5歲7月男童。治療后3例患兒的語言能力、行為情緒控制能力提升，問題行為發(fā)生減少；自我意識、目光交流狀態(tài)均提升。ABC評分、CARS評分降低，PEP-3對應的月齡提升。見表1。

表1 3例ASD兒童康復前及訓練3、6個月后的情況對比

注：*強化次數(shù)

2.治療前后 ABC、CARS量表評分值的比較：治療6個月后30例ASD患兒ABC量表各個因子得分及總分均顯著低于治療前(P<0.05)。見表2。治療前ASD患兒CARS平均分值為(38.9±5.5)，治療6個月后降至(32.7±4.3)，CARS評分顯著優(yōu)于治療前(P<0.05)。

3. 治療前后PEP-3量表評估分值及月齡的比較：治療6個月后，患兒語言能力、行為情緒控制能力提升，問題行為發(fā)生減少；自我意識、目光交流狀態(tài)均提升。PEP-3對應的月齡提升。見表3。

討論

兒童ASD預后不理想[8]，病因不明確[9-10]，因此沒有特效的根治方法。目前在臨床上對于兒童ASD的治療，大多采用綜合訓練為主，加上一些其他輔助治療方法[11-12]。

BTR策略，亦稱BTR初級模式是指：B1-Biology從生物學角度認識自閉癥，T1-Therapy(治療)，按患兒異常行為的嚴重程度(如攻擊和自傷行為、睡眠障礙、激惹、多動及注意力缺陷等)予利培酮0.3～0.5 mg/d(年齡大于5歲的患兒)，治療前后均定期進行心電圖、血常規(guī)、肝功能的檢測；R1-Rehabilitation(康復)，以家庭、社會、自然等環(huán)境為主要教學場景，以集體課為載體，以游戲課為主要方式，針對ASD的核心癥狀，培養(yǎng)孩子的社交技能與社會規(guī)則；B2-Bit(兩指法教育)，嚴-形成三律：出生后至幼兒期的規(guī)律、學齡前期至青春前期的紀律以及青春期的法律，寬-促進三探索：空間探索、知識探索、思想探索；T2-Teach(孤獨癥教學)，即(1)以專家給出的康復指導作為依據(jù)，結合“兩指法教育”理念；(2)提供以家庭為背景的親情教學的成長環(huán)境，以社會為背景的集體課的學習環(huán)境，以自然為背景的游戲課的融合環(huán)境；(3)培養(yǎng)孩子的社交技能，培養(yǎng)社會規(guī)則；R2-Rule(規(guī)則)，給孩子建立社會規(guī)則，并讓孩子遵守，是孩子融入社會的一道大門，是周圍的人接納孩子的第一步；B3-Block(模塊-整體)，T3-Technology(技術)，R3-Relation(融合)，由于訓練場所不再是空洞的教室，而是仿真家庭模式，并且由單純的老師指引變成了家長同時輔助，仿真的生活環(huán)境與熟悉的人物，除了可以減少孩子對參與干預學習的排斥感以外，還可以幫助孩子把訓練效果延續(xù)到生活中，從而幫助孩子建立起友好的自我關系、與人關系、與環(huán)境關系，在社會上搭建起社交的橋梁，幫助孩子實現(xiàn)融合。見圖1、圖2。

表2 治療前后ASD患兒ABC量表評估分值的比較分，n=30 )

注：兩組比較，*P<0.05

表3 治療前后ASD患兒PEP-3量表評估分值及月齡的比較

注：兩組比較，*P<0.05

圖1 嚴/寬-兩分法教育

圖2 BTR策略模式圖

BTR策略一改目前醫(yī)療單位及康復機構單純康復訓練的治療方法，而是“醫(yī)教結合”，即從醫(yī)學與生活方式上尋找ASD病因，利用適當?shù)乃幬镏委熍浜弦浴皟芍阜ń逃睘楹诵牡慕虒W干預，最終讓ASD孩子建立基本的行為道德準則，遵守規(guī)則，得到最大程度的康復，并實現(xiàn)科學融合，與人群建立穩(wěn)定的關系。

在完成6個月康復訓練的ASD患兒中，PEP相對應的溝通月齡(認知、語言理解、語言表達、溝通能力)均明顯提升，同時交流態(tài)度改善，交流意識增強，對自我意識(呼名反應)由無或偶爾提升至4～5次/10次，與人目光交流、對視次數(shù)相應提升；ABC評分和CARS評分均降低。實踐證明，BTR策略的運用在ASD兒童學習新的詞匯、詞匯量的擴展甚至象征性理解能力的提高方面具有一定的作用。

目前我國孤獨癥患者人數(shù)已超1 000萬，其中孤獨癥兒童人數(shù)超過200萬名[13]，這其中還未包括癥狀較輕、尚未就診或確診的人群。在如此嚴峻的情況下，本院兒童神經(jīng)專科針對ASD，開展了專業(yè)性、科學性的診斷、治療和康復工作。首創(chuàng)的BTR策略因其實用性、易操作性、廣泛適應性為ASD兒童的康復工作開創(chuàng)了新的局面，可以為ASD患者提供有效幫助，讓ASD患者與社會群體更好地完成科學性的融合。目前BTR策略在ASD兒童的康復訓練處于探索階段，需要進一步完善。