王浩驊，楊斌，張承磊

（昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院 血管外科，云南 昆明 650032）

頸動脈體瘤（carotid body tumor，CBT）又稱副神經(jīng)節(jié)瘤或化學(xué)感受器瘤[1]，是一種發(fā)生于頸總動脈分叉處的罕見的化學(xué)感受器腫瘤，發(fā)病率低（1:30 000），占頭頸部副神經(jīng)節(jié)瘤的60%[2-7]。國內(nèi)外臨床相關(guān)文獻(xiàn)報道，其多發(fā)于30～40歲人群[8]，女性發(fā)病率遠(yuǎn)超男性發(fā)病率，男女比例約1:31.2[9]，多為單側(cè)發(fā)病，雙側(cè)發(fā)病更為少見，有家族遺傳傾向[10-12]，其發(fā)病機(jī)制尚不明確，可能考慮同慢性低氧刺激及女性激素變化有關(guān)[13-15]。因體瘤發(fā)病部位特殊，時常累及頸部重要神經(jīng)和血管，病變發(fā)展后可能引起相關(guān)的占位癥狀，故目前國內(nèi)外主張一旦診斷明確，應(yīng)盡早手術(shù)切除[16-20]。由于病變血供豐富，部分學(xué)者認(rèn)為可通常使用術(shù)前栓塞術(shù)[21-24]，但該方式一直存在爭議。支持者認(rèn)為栓塞可以最大程度減少術(shù)中失血和相關(guān)并發(fā)癥，批評者認(rèn)為該方式造成卒中的風(fēng)險大于獲益[25-26]。因此本文回顧性分析昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院血管外科3年間收治的65例CBT患者的臨床資料，對無術(shù)前栓塞情況下切除腫瘤的相關(guān)治療經(jīng)驗做一總結(jié)，現(xiàn)報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料

選取昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院血管外科2017年1月—2020年1月確診并行手術(shù)的65例患者的臨床資料，其中男9例，女56例，男女比為1:6.22；年齡11～73歲，年齡中位數(shù)48歲，平均年齡為4 9.0 8 歲；單側(cè)病變6 3 例，雙側(cè)病變2 例（選取第一次手術(shù)側(cè)資料），共計6 5 個瘤體；病程6個月至26年，中位數(shù)為3.7年；腫瘤大小為1.0 cm×0.5 cm×1.0 cm～8.0 cm×6.5 cm×8.5 cm，平均大小為4.6 cm×3.2 cm×2.3 cm。根據(jù)Shamblin分型[27]，63例單側(cè)CBT患者的分型分別為：I型13例，II型32例，III型18例；2例雙側(cè)CBT患者的分型分別為：左側(cè)I型、右側(cè)II型1例，左側(cè)II型、右側(cè)III型1例（表1）。因單純頸部腫塊就診、無其他臨床癥狀者57例，伴腫物疼痛者3例，伴頭暈者4例，伴聲音嘶啞者1例。1例有家族遺傳病史（其父曾診斷C B T）?；颊叩赜蚍植紴椋罕Ｉ? 例，楚雄7 例，大理3 例，迪慶2 例，紅河3 例，昆明16例，麗江1例，怒江1例，普洱1例，曲靖16例，玉溪5例，昭通9例。

1.2 臨床表現(xiàn)

多數(shù)患者為無意中發(fā)現(xiàn)頸部包塊或行其他檢查提示頸部包塊前來就診，少數(shù)患者表現(xiàn)為聲音嘶啞、吞咽不適或頭暈為首發(fā)癥狀。陽性體征：觸診可及下頜角頸動脈分叉處搏動性包塊，不能上下移動可左右平移，部分患者聽診可聞及雜音。入院時合并聲音嘶啞1例，頭暈4例，術(shù)前惡性高血壓（有神經(jīng)內(nèi)分泌活性）3 例。雙側(cè)病變2例，左側(cè)病變36例，右側(cè)病變27例。

1.3 診斷方法

主要根據(jù)體格檢查及B 超或C T 血管造影（computed tomography angiography，CTA）做出診斷。所有患者均行術(shù)前CTA檢查，表現(xiàn)為頸動脈分叉處近圓形邊界清晰的腫塊，增強(qiáng)后明顯均勻強(qiáng)化，頸動脈分叉變大，部分患者腫塊不同程度包繞頸動脈，CTA同時明確頭頸動脈血管走形情況及大腦Willis環(huán)是否完整（圖1）。

表1 65 例患者一般資料情況Table 1 General information of the 65 patients

圖1 1 例Shamblin III 型CBT 患者的CTA 圖像（瘤體較大，包繞頸動脈，瘤體內(nèi)血供豐富） A：橫斷面；B：矢狀面；C：冠狀面Figure 1 CTA images of one case with Shamblin type III CBT(a relatively large tumor enveloping the carotid artery,with abundant blood supply in the tumor body) A:Transverse plane;B:Vertical plane;C:Coronal plane

1.4 手術(shù)方法

65例患者術(shù)前診斷明確，均于全麻下行手術(shù)治療，術(shù)前予以頸動脈壓迫試驗（Matas試驗）鍛煉患者16例，術(shù)前2周開始，每天3～5次，單側(cè)按壓開始5 min逐漸增加至20～30 min，以出現(xiàn)缺血情況為止，以促進(jìn)腦血管側(cè)支循環(huán)的建立。2例雙側(cè)病變患者評估后均先行瘤體較大側(cè)手術(shù)，手術(shù)切口選擇胸鎖乳突肌前緣，切口長度約5～10 cm，常規(guī)分離至頸動脈，探查瘤體與頸內(nèi)外動脈關(guān)系，暴露頸總動脈、頸內(nèi)動脈、頸外動脈及甲狀腺上動脈，分別過阻斷帶預(yù)阻斷，若術(shù)中出現(xiàn)嚴(yán)重出血可立即予以阻斷。

單純瘤體切除：瘤體較小易于剝離，未損傷周圍血管；瘤體切除合并頸外動脈結(jié)扎：此類患者瘤體較大，血供大多來自頸外動脈，術(shù)中分離困難，可保留頸內(nèi)動脈且出血量大需快速下瘤時選擇結(jié)扎頸外動脈同瘤體一同切除；瘤體、頸內(nèi)動脈、頸外動脈切除并重建頸內(nèi)動（選擇自體大隱靜脈）：均為Shamblin III型CBT，其瘤體同頸內(nèi)動脈粘連緊密，無法分離或分離過程中動脈破裂。結(jié)扎頸外動脈及重建頸內(nèi)動脈者，術(shù)中均肝素化，術(shù)后均予以阿司匹林（100 mg）、氯吡格雷（75 mg）雙聯(lián)抗血小板治療3個月后改為單一藥物抗血小板治療維持。

1.5 隨訪

術(shù)后1、3個月返院復(fù)查，術(shù)后半年、1年分別電話隨訪方式，隨訪內(nèi)容包括：血壓及心率情況，有無聲音嘶啞、飲水嗆咳等不適，有無復(fù)發(fā)，有無頭暈、頭痛，有無肢體活動障礙等。

2 結(jié)果

2.1 患者手術(shù)情況

本組患者行單純瘤體切除51例，行瘤體切除合并頸外動脈結(jié)扎患者8例，行瘤體、頸內(nèi)動脈、頸外動脈切除并重建頸內(nèi)動脈6 例。術(shù)中失血量為10～1 800 mL，平均247 mL。4例患者應(yīng)用轉(zhuǎn)流管，其余患者未用。本組病例手術(shù)成功率100%，圍術(shù)期1例出現(xiàn)術(shù)后腦梗塞死亡。14例患者出現(xiàn)迷走神經(jīng)損傷癥狀，表現(xiàn)為聲音嘶啞、飲水嗆咳；5例患者出現(xiàn)舌下神經(jīng)損傷癥狀，表現(xiàn)為伸舌偏斜、吞咽困難（表2）。病理檢查結(jié)果，65例均為頸動脈副神經(jīng)節(jié)瘤。部分患者相關(guān)圖片資料見圖2-4。

2.2 患者術(shù)后隨訪情況

均門診隨訪，術(shù)后1個月返院復(fù)查完善頸動脈CTA后，2例患者頸內(nèi)動脈閉塞（均為自體大隱靜脈重建頸內(nèi)動脈后），其中1例無明顯臨床癥狀，復(fù)查CTA見同側(cè)椎動脈代償良好，暫予以保守治療。另1例頸內(nèi)動脈閉塞患者表現(xiàn)為頭暈并存在聲音嘶啞和吞咽困難，其余隨訪患者血管通暢。后期平均隨訪18個月，失訪3例，2例雙側(cè)病變者均建議擇期行對側(cè)手術(shù)，其余隨訪患者無復(fù)發(fā)。隨訪患者神經(jīng)損傷癥狀者術(shù)后建議加用甲鈷胺等營養(yǎng)神經(jīng)治療，隨訪后均不同程度恢復(fù)，6例癥狀同術(shù)后出院，無明顯恢復(fù)。上述3例患者隨訪CTA資料見圖5。

表2 65 例患者手術(shù)情況及術(shù)后并發(fā)癥情況Table 2 Surgical characteristics and postoperative complications of 65 patients

圖2 患者1（遺傳性家族史的年輕患者，術(shù)中可見頸內(nèi)動脈收侵蝕，由于患者年輕，評估后選擇自體大隱靜脈行頸內(nèi)動脈重建） A：體表可見包塊；B：術(shù)中重建頸內(nèi)動脈；C：瘤體剖面Figure 2 Patients 1(a young patient with a family history,carotid artery invasion found during operation,and autologous great saphenous vein for internal carotid artery reconstruction recommended due to young age) A:A lump on the skin surface;B:Reconstruction of the internal carotid artery during operation;C:Cut section of the tumor

圖3 患者2（瘤體侵蝕頸內(nèi)動脈予以切除） A：瘤體切除；B：自體大隱靜脈移植；C：瘤體標(biāo)本見切跡Figure 3 Patient 2(resection of the internal carotid artery for tumor invasion)A:Tumor resection;B:Autologous great saphenous vein transplantation;C:Incisura presented in the tumor specimen

圖4 患者3（瘤體較大，術(shù)中結(jié)扎頸外動脈后完整切除瘤體） A：瘤體切除中；B：瘤體切除后；C：瘤體標(biāo)本Figure 4 Patient 3(a relatively large tumor,and complete resection of the tumor after external carotid artery ligation during operation)A:Resecting the tumor;B:View after tumor resection;C:Tumor specimen

圖5 隨訪CTA 資料 A：患者1 術(shù)后1 個月頸內(nèi)動脈通暢；B：患者2 術(shù)后1 個月見頸內(nèi)閉塞（患者未訴不適，CTA 見椎動脈代償可暫予保守治療）；C：患者3 術(shù)后1 個月隨訪頸內(nèi)動脈通暢Figure 5 CTA data during follow-up A:Patent internal carotid artery in patient 1 on postoperative one month;B:Occlusion of the internal carotid artery in patient 2 on postoperative one month(undergoing conservative treatment for no discomfort complaint and CTA showing vertebral artery compensation);C:Patent internal carotid artery in patient 3 on postoperative one month

3 討論

CBT起病隱匿，通常表現(xiàn)為無痛性腫塊，女性多見[22,28]。其發(fā)病機(jī)制尚不明確，可能考慮同慢性低氧刺激及女性激素變化有關(guān)，增生型CBT的患者多長期暴露于低氧刺激中，在觀察中發(fā)現(xiàn)CBT的發(fā)生主要見于罹患慢性阻塞性肺疾病、先天性紫紺型心臟病的患者及在海拔＞5 000英尺（約1 525 m）氧濃度低的地區(qū)的居民[13]。

本組患者中有2例患者雙側(cè)發(fā)病，考慮CBT為交界性副神經(jīng)節(jié)瘤，存在惡變可能，瘤體越大其惡變可能性越高[29-30]，故本組2例患者均優(yōu)先處理較大一側(cè)。本組患者中死亡1例，為頸內(nèi)動脈自體血管重建術(shù)后患者，死亡原因考慮術(shù)后移植血管再發(fā)血栓而導(dǎo)致的急性腦梗塞有關(guān)。其余患者存在不同程度的神經(jīng)損傷，表現(xiàn)為聲音嘶啞、飲水嗆咳、伸舌偏斜、吞咽困難等，隨訪后期部分患者并發(fā)癥得到改善，參考相關(guān)文獻(xiàn)考慮多是由術(shù)中過度牽拉引起的暫時性神經(jīng)麻痹，涉及迷走神經(jīng)、舌下神經(jīng)和下頜神經(jīng)[31-32]。

近年來關(guān)于CBT患者術(shù)前栓塞方式的利弊仍存在爭議，有關(guān)術(shù)前栓塞有研究認(rèn)為其可以減少術(shù)中的出血情況并不增加并發(fā)癥，但此類研究尚少[33-34]。但也有文章提出完全相反的觀點，認(rèn)為術(shù)前栓塞可能導(dǎo)致患者術(shù)中出血量增加，栓塞手術(shù)患者其平均住院日延長，平均住院費用增高[35]。一項Meta分析[19]顯示，在手術(shù)相關(guān)參數(shù)和手術(shù)切除后并發(fā)癥方面，接受術(shù)前栓塞治療的CBT患者和未接受手術(shù)栓塞治療的CBT患者沒有顯著差異。這表明術(shù)前栓塞方式對患者無益[27,31]。于大瘤體患者，Sen等[36]完成的一項研究中，79%的患者為Shamblin III型患者，其文章指出術(shù)前栓塞確實可以減少術(shù)中出血，但卻并沒有降低神經(jīng)系統(tǒng)相關(guān)并發(fā)癥的發(fā)生率。與此同時，近期也有學(xué)者[37]認(rèn)為無需進(jìn)行術(shù)前栓塞同樣可以安全切除病變，同栓塞組患者相比不增加并發(fā)癥的發(fā)生率。

CBT血供豐富，毗鄰頸部重要神經(jīng)血管，手術(shù)難度隨瘤體增大而增大，故建議發(fā)現(xiàn)盡早行手術(shù)治療。術(shù)中剝離瘤體為整個手術(shù)的關(guān)鍵，能否完整剝離涉及是否損傷周圍血管及是否需重建血管，瘤體剝離過程的難易同瘤體質(zhì)地有不同變化，瘤體質(zhì)地軟，完整剝離的可能性較大；瘤體質(zhì)地較硬，手術(shù)損傷周圍頸內(nèi)、頸外動脈可能性較大，查閱文獻(xiàn)目前尚無關(guān)于瘤體質(zhì)地的相關(guān)報道，需進(jìn)一步總結(jié)研究。

本研究局限性在于病例樣本量較少，所有患者均為手術(shù)切除瘤體，是由于本中心術(shù)前栓塞組樣本量尚少，尚不能完成組間對比統(tǒng)計，此外瘤體的大小通常在患者是否行術(shù)前栓塞起很大作用。具有前瞻性設(shè)計的隨機(jī)對照試驗可能更有幫助闡明這個主題。

綜上所訴，C B T 因腫塊累及重要血管和神經(jīng)，建議發(fā)現(xiàn)后早期行手術(shù)治療，手術(shù)并發(fā)癥的嚴(yán)重程度與手術(shù)方式以及腫瘤大小有關(guān)，無術(shù)前栓塞情況下切除腫瘤安全有效。