胡明 褚珺 李晨晨 李菁菁

肛門前移位(Anterior displaced anus，ADA)又稱前異位肛門，是肛門正常解剖位置的常見變異，是因?yàn)榕咛グl(fā)育過程中肛門未能移到正常肛門隱窩處所導(dǎo)致[1]。

圖1 女性肛門指數(shù)Fig.1 API of female

大多數(shù)ADA無須干預(yù)，不會出現(xiàn)便秘、排便困難等臨床表現(xiàn)，但部分患兒因肛門存在狹窄及直腸盲袋，常會出現(xiàn)不同程度排便困難和便秘[2-3,5]，且肛門距離尿道較近，易尿路感染。如保守治療無效則需手術(shù)治療。目前肛門前移位的手術(shù)方法較多，但并無統(tǒng)一標(biāo)準(zhǔn)。本文針對需要手術(shù)干預(yù)的肛門前移位女童，采用一種新型手術(shù)設(shè)計(jì)方案“經(jīng)會陰延長及肛門梯形皮瓣轉(zhuǎn)移術(shù)”，該方法療效良好，具體報(bào)告如下。

1 資料和方法

1.1 一般資料

2016年12月至2018年12月，上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬上海兒童醫(yī)學(xué)中心收治11例肛門前移位女童，患兒年齡6～36個(gè)月(中位年齡16個(gè)月)，術(shù)前均存在肛門狹窄和不同程度便秘(表1)。本組患兒均給予經(jīng)會陰延長及肛門梯形皮瓣轉(zhuǎn)移術(shù)進(jìn)行治療。

表1 患者基本信息Table 1 Basic information of patients

納入標(biāo)準(zhǔn)：①女性；②肛門前移位(肛門指數(shù)<0.34)；③有肛門狹窄、便秘和排便困難；④患兒家長知情同意。

排除標(biāo)準(zhǔn)：①男性 ；②無肛合并直腸前庭瘺(直腸舟狀窩瘺)；③一穴肛畸形 ；④合并神經(jīng)系統(tǒng)疾病(如脊髓終絲牽拉、脊膜膨出等)。

1.2 手術(shù)方式

1.2.1 術(shù)前準(zhǔn)備

完善各項(xiàng)常規(guī)術(shù)前實(shí)驗(yàn)室檢查。

術(shù)前行鋇劑灌腸(BE)檢察，以明確肛直腸盲袋的具體情況，了解有無繼發(fā)性的直腸盲袋形成及嚴(yán)重程度，如有嚴(yán)重的盲袋，建議清潔灌腸一段時(shí)間后再行手術(shù)；排除有無其他瘺管存在，如果病情特殊，需要重新制定針對性手術(shù)方案。

術(shù)前行MRI檢察，了解肛直腸括約肌解剖結(jié)構(gòu)以及脊髓神經(jīng)形態(tài)。如有神經(jīng)系統(tǒng)脊髓栓系等情況，建議先行脊髓栓系松解術(shù)。

術(shù)前腸道準(zhǔn)備(抗生素、清潔灌腸)：抗生素可采用廣譜抗生素二代頭孢，術(shù)前預(yù)防性用藥；清潔灌腸建議術(shù)前3 d，每天1次，可用緩瀉劑輔助，確保術(shù)前腸道內(nèi)無積糞。

1.2.2 手術(shù)過程

全部患兒均采取氣管內(nèi)插管+骶管阻滯麻醉。將患兒置于手術(shù)床尾，仰臥截石位，臀部適當(dāng)墊高，雙膝略彎曲。雙腳以石膏棉紙或彈力繃帶包扎固定于護(hù)架上(圖2)。術(shù)中置入導(dǎo)尿管。于前移肛門的上方作橫向弧形小切口2～3 cm(圖3，C點(diǎn)到D點(diǎn))。切開皮膚及皮下結(jié)締組織，暴露肛門外括約肌皮下纖維，鈍性分離肛管上方肌肉，使肛管前壁較為松弛。沿肛門下緣做0.5～1.0 cm小切口，并向5點(diǎn)鐘和7點(diǎn)鐘方向放射狀切開皮膚，游離皮下組織將其形成梯形皮瓣，并縫線牽引(梯形皮瓣E-G-F，圖4)。直腸后壁于6點(diǎn)鐘處縱向切開1.5 cm肛管黏膜及黏膜下層，將梯形皮瓣頂端(G點(diǎn))插入該切口的終點(diǎn)(H點(diǎn))并與之縫合。皮瓣兩邊與直腸黏膜及肌層間斷縫合(圖3)。將弧形切口內(nèi)的肛門外括約肌及皮下組織由上往下縱行縫合，A、B為肛門上弧形切口C-D的中點(diǎn)，將C-D兩端縫合，AB間距自然拉長，間斷縫合A-B之間的縱行切口，延長會陰體長度(圖5)。肛門指檢，確定無明顯狹窄后，于肛門內(nèi)放置肛管或支撐物并固定。

圖2 體位Fig.2 Position

圖3 手術(shù)切口設(shè)計(jì)Fig.3 Surgical incision design

圖4 梯形皮瓣示意圖Fig.4 Schematic diagram of trapezoidal flap

圖5 完成縫合Fig.5 Stitching finished

1.2.3 術(shù)后處理

術(shù)后常規(guī)禁食3～5 d，可飲水，TPN營養(yǎng)支持。術(shù)后48 h拔除肛門支撐物。留置導(dǎo)尿管5～10 d，應(yīng)用抗生素3～5 d。術(shù)后2～3周起擴(kuò)肛，持續(xù)3～6個(gè)月。

1.2.4 隨訪及評價(jià)

通過回顧性查閱病史、影像學(xué)資料、手術(shù)記錄、術(shù)后門診定期復(fù)診記錄(無法復(fù)診者電話隨訪)，對手術(shù)時(shí)間、術(shù)后并發(fā)癥及家屬滿意度(以很滿意、滿意、一般、不滿意、很不滿意進(jìn)行評價(jià))進(jìn)行整理歸納。

對比手術(shù)前后陰唇系帶-肛門的長度及肛門位置指數(shù)(API)。API的測量，盡量做到精確無誤，體位采取截石位，建議患兒睡眠或者鎮(zhèn)靜時(shí)測量。在會陰部中線粘貼透明膠布，其上標(biāo)記“陰唇系帶、肛門、尾骨尖”的位置。然后取下膠布測量標(biāo)記之間的距離[3,7]。Ertürk等[8]推薦“電子游標(biāo)卡尺”測距更為精準(zhǔn)。本研究所有患者術(shù)前測量2次，術(shù)后測量3次，取平均值。術(shù)前測量：第1次，門診檢查初篩；第2次，麻醉狀態(tài)下。術(shù)后測量：第1次，手術(shù)結(jié)束；第2次，術(shù)后7 d；第3次，術(shù)后1個(gè)月。采用SPSS 20軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析，采用配對t檢驗(yàn)，P<0.05表示差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

對于預(yù)后評估采用肛門術(shù)后排便功能臨床評分[4]：有便意、偶有便意、無便意分別為2、1、0分，無污糞、偶爾污糞(每1～2周1次)、經(jīng)常污糞(每周1次以上)、經(jīng)常污糞和稀便時(shí)失禁、完全失禁分別評為4、3、2、1、0分。評分：5～6 分為優(yōu)，3～4分為良，0～2分為差。評分方法：術(shù)后由2位臨床醫(yī)生不同時(shí)間段詢問家屬，根據(jù)家屬反饋得出評分結(jié)果。

2 結(jié)果

所有患兒均通過新手術(shù)設(shè)計(jì)方式完成手術(shù)并進(jìn)行了隨訪，隨訪時(shí)間6～25個(gè)月，平均手術(shù)時(shí)長為(35±6.25) min，平均住院天數(shù)(9±2.65) d。其中，2例術(shù)后2 d拔除導(dǎo)尿管后隔日即出現(xiàn)傷口輕度紅腫，無膿腫形成，1例經(jīng)局部消毒處理后一期愈合，另1例因傷口裂開，行清創(chuàng)縫合后恢復(fù)良好。另1例患兒在術(shù)中分離時(shí)，直腸壁略有破損，予以及時(shí)縫合，術(shù)后無糞漏及直腸狹窄。所有病例術(shù)后肛門均后移至正常解剖位置，有效延長“陰唇系帶-肛門”距離的長度(P<0.01)；API恢復(fù)正常范圍，均大于0.34(表2)，與術(shù)前相比有顯著統(tǒng)計(jì)學(xué)差異(P<0.01)。短期隨訪所有11例患兒術(shù)后肛門排便功能臨床評分均為優(yōu)。均無肛門狹窄，傷口無疤痕增生或攣縮，無便秘、污糞、肛門失禁等并發(fā)癥，自主排便正常，所有家屬對患兒術(shù)后肛門外觀及排便情況的改善表示滿意(圖6)。

表2 手術(shù)前后“陰唇系帶-肛門距離”及肛門位置指數(shù)對比Table 2 Comparison of “Fourchette-anal distance” and API before and after surgery

左：術(shù)前；中：術(shù)后即刻；右：術(shù)后1個(gè)月。Left: Before operation; Middle: Immediately after operation; Right: One month after operation.圖6 典型病例Fig.6 Typical case

3 討論

肛門位置指數(shù)(API)是判斷嬰幼兒肛門位置是否正常的指標(biāo)[3,5]。女性新生兒的肛門指數(shù)為0.40±0.04[4]，若API低于0.34 , 則為肛門前移位[5,9]。肛門前移位患兒出生后數(shù)月，因母乳或配方奶喂養(yǎng)，大便呈稀糊軟便，并無排便困難，易被忽視；隨年齡增長并添加輔食后，大便增稠變粗，因肛門開口小，導(dǎo)致便秘和排便困難，部分女嬰還會反復(fù)出現(xiàn)尿路感染。有文獻(xiàn)報(bào)道，肛門狹窄、肛門后鞘膜和直腸盲袋是便秘的原因[2]，這類患兒還存在外括約肌中環(huán)發(fā)育畸形[10]。

輕度肛門狹窄、便秘的肛門前移位患兒可先選擇非手術(shù)保守治療，如飲食調(diào)整、軟化大便、開塞露通便、擴(kuò)肛等措施。若保守治療無效或嚴(yán)重肛門狹窄排便困難的患兒，則需手術(shù)糾治。目前常用的手術(shù)方法有后矢狀路肛門成形術(shù)(Posterior sagittal anorectoplasty，PSARP)、Stephens肛門后切術(shù)、肛門后切V-Y皮瓣轉(zhuǎn)移術(shù)等，但都有一定的局限性。

本術(shù)式的設(shè)計(jì)是在V-Y后切皮瓣轉(zhuǎn)移術(shù)的基礎(chǔ)上，增加會陰體橫切口，以“橫切縱縫”的原理，將前移的肛門及肛管鈍性分離“搬家”后移至肛門的正常位置，能有效延長陰唇系帶至肛門的距離，起到解剖復(fù)位的目的，并同時(shí)加固縫合肛門前半圈的肛門外括約肌，防止肛門回移。本術(shù)式中“梯形皮瓣”比“V形皮瓣”增加了吻合口肛管的直徑，更為有效地?cái)U(kuò)大肛門直徑，解除肛門狹窄。本組11例患兒術(shù)后肛門均后移至正常解剖位置，增加了“陰唇系帶-肛門”的距離，且肛門指數(shù)均大于0.34。

本術(shù)式不切斷肛周肌肉組織，僅做鈍性分離，可避免肛周肌肉血管神經(jīng)的損傷，有效降低肛門失禁的風(fēng)險(xiǎn)。但應(yīng)注意以下幾點(diǎn)：①在肛門上方橫切口內(nèi)鈍性分離靠近前庭的肛門外括約肌時(shí)，應(yīng)仔細(xì)謹(jǐn)慎以免損傷陰道后壁及直腸壁。本組中有1例患兒術(shù)中鈍性分離該處時(shí)截石位12點(diǎn)鐘處直腸腸壁略有破損，但陰道后壁無破損，予以術(shù)中縫合。縱行關(guān)閉該切口時(shí)，應(yīng)由上而下、由內(nèi)而外依次間斷縫合肛門外括約肌淺部、皮下脂肪層和皮膚，使肛門得以逐步向后移位。肌肉層的縫合尤為重要，縫線需要穿過5 mm左右的肌層，這樣可以減少傷口裂開的風(fēng)險(xiǎn)，本組患兒中有1例傷口裂開，與縫合深度密切相關(guān)，也可能與該患兒術(shù)后導(dǎo)尿管拔除過早(術(shù)后2 d)有一定的關(guān)系。②為避免肛直腸周圍神經(jīng)損傷，應(yīng)慎用(高能量)單極電刀止血，建議壓迫止血或雙極電凝止血。③氣管插管全麻+骶管神經(jīng)阻滯麻醉能有效放松肛直腸及其周圍肌群，有利于手術(shù)操作 。④手術(shù)時(shí)機(jī)建議選擇在出生后6個(gè)月左右[15]。如年齡過大，肛門括約肌可能廢用性萎縮，術(shù)后排便功能的恢復(fù)時(shí)間更久。本組患兒平均年齡略大(中位年齡16個(gè)月)，可能療效還達(dá)不到最理想狀態(tài)，需積累一定的病例再做進(jìn)一步對照研究。⑤為避免傷口感染及裂開，術(shù)前必須清空腸道內(nèi)積累的宿便，充分腸道準(zhǔn)備，否則增加術(shù)后傷口裂開風(fēng)險(xiǎn)；另外，術(shù)后需注意肛門及會陰部傷口的護(hù)理，保證干燥，定時(shí)消毒預(yù)防切口感染，建議導(dǎo)尿管保留時(shí)間為7 d左右。如傷口愈合良好，術(shù)后2～3周應(yīng)開始擴(kuò)肛，防止瘢痕增生、攣縮導(dǎo)致狹窄，持續(xù)3～6個(gè)月，根據(jù)肛門指檢結(jié)果決定是否停止擴(kuò)肛。

綜上所述，經(jīng)會陰延長及梯形皮瓣轉(zhuǎn)移術(shù)不僅能將肛門解剖復(fù)位，還解除了肛門狹窄，術(shù)后可保證排便通暢，有效改善便秘。本術(shù)式簡便易行，組織損傷小，術(shù)后并發(fā)癥較少，療效滿意。由于本研究隨訪時(shí)間尚短，對于遠(yuǎn)期療效數(shù)據(jù)暫時(shí)不足，將進(jìn)一步長期跟蹤隨訪。