徐大波 張軍 徐榮明

患者，男，59歲，因自3 m高處墜落致全身多處外傷，疼痛劇烈，活動受限，難以站立行走3 h于2018年9月4日就診于寧波明州醫(yī)院并被收入院。體格檢查：體溫36.1℃，脈搏98次/min，呼吸18次/min，血壓133/83 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)；神志清，痛苦貌，雙瞳孔等大等圓；枕后部可捫及一血腫，頭頂部見約5 cm創(chuàng)口，深達(dá)皮下，鼻周腫脹壓痛；頸部疼痛明顯伴活動受限，胸廓擠壓征(+)，腹部軟，骨盆分離擠壓征(-)，腰背部約L2平面壓痛并叩擊痛，腰部活動受限；雙上肢肌力及活動尚好，右腕部腫脹明顯，局部壓痛，可捫及骨擦感，右腕關(guān)節(jié)活動受限，各手指血液循環(huán)及活動好；右小腿中下段可見腫脹明顯，局部畸形，可捫及骨擦感，右足背動脈搏動可捫及，各足趾活動略受限；左膝腫脹明顯，局部可見畸形，壓痛，可捫及骨擦感，關(guān)節(jié)活動受限，側(cè)方應(yīng)力試驗和抽屜試驗因疼痛無法進(jìn)行，左足背動脈搏動可捫及，各足趾血液循環(huán)及活動尚可。X線檢查：右脛腓骨中下段粉碎骨折；右橈骨遠(yuǎn)端粉碎骨折；左脛骨上端及腓骨頭粉碎骨折；左膝關(guān)節(jié)積液，左膝軟組織腫脹。頭顱CT平掃檢查：顱內(nèi)未見明顯出血；鼻骨骨折；蝶竇積血，可疑蝶竇骨折；枕頂部皮下血腫；左側(cè)上頜竇炎。胸腹部 CT平掃檢查結(jié)果：兩肺下葉少許挫傷考慮；左側(cè)多發(fā)肋骨不全骨折；T4椎體壓縮骨折，L1椎體骨折，L1左橫突及L2左上關(guān)節(jié)突骨折。頸部CT平掃檢查：寰椎前后弓多發(fā)骨折；C4椎體骨折；椎前軟組織腫脹。初步診斷：寰椎前后弓骨折伴寰樞椎后脫位；L2椎體壓縮骨折；右脛腓骨中下段粉碎骨折；左脛骨平臺粉碎骨折；右橈骨遠(yuǎn)端粉碎骨折；鼻骨骨折；C4椎體骨折；T4椎體骨折；多發(fā)肋骨骨折；多發(fā)腰椎橫突骨折；枕部頭皮血腫；頭頂部挫裂傷。

術(shù)前頸椎檢查：側(cè)位X線示寰椎后弓后移，寰齒前間距(atlas-dens interval，ADI)測量值在正常范圍內(nèi)(圖1A)；CT橫截面掃描示寰椎前弓骨折，骨折線位于前弓與側(cè)塊交接區(qū)，齒突攜帶前弓骨折塊向前分離(圖1B)，后弓不完全骨折(圖1C)；患者無法配合攝張口位像。CT矢狀面重建示寰椎前弓交界區(qū)骨折線，側(cè)塊及后弓相對樞椎向后分離移位(圖2A)；ADI未增大，枕骨基底部和齒突之間的距離(basion-dens interval，BDI)減小，Wackenheim線位于齒突之后，寰椎與枕骨一起向后脫位(圖2B)；寰樞椎關(guān)節(jié)面交鎖(圖2C)。冠狀位CT示寰椎前弓與齒突位置關(guān)系未見明顯異常(圖3A)；寰椎側(cè)塊附近可見小骨塊，側(cè)塊分離移位考慮與其后脫位伴部分旋轉(zhuǎn)有關(guān)(圖3B)；寰枕關(guān)節(jié)較完整(圖3C)。 CT三維重建示寰椎后脫位，左右均可見寰樞關(guān)節(jié)交鎖(圖4)。

治療：就診當(dāng)日一期行右脛、腓骨和右橈骨遠(yuǎn)端骨折切開復(fù)位內(nèi)固定術(shù)，術(shù)后持續(xù)顱骨牽引。患者病情穩(wěn)定后，于2018年9月10日二期行寰椎和左脛骨平臺骨折切開復(fù)位內(nèi)固定術(shù)。采用全身麻醉；患者取俯臥位。術(shù)中維持Gardner-Wells牽引，調(diào)整頭架，使頸部呈頭部輕度斜向下的拉伸位，使皮膚減少皺褶，固定后常規(guī)消毒頸后部。取頸后正中切口，以C1和C2為中心，全長約8 cm。切開皮膚和皮下組織，切開項韌帶，自棘突向兩側(cè)剝離，暴露C1后弓以及C2和C3椎板側(cè)塊，徹底止血。依次置入C1椎弓根釘(長度26 mm)，C2椎弓根釘(長度28 mm)和C3側(cè)塊螺釘(長度16 mm)。經(jīng)“C”型臂X線機透視確認(rèn)無誤后安裝合適長度的連接棒，固定螺釘尾帽。以生理鹽水反復(fù)沖洗創(chuàng)面，予創(chuàng)面徹底止血，并用可吸收止血海綿填塞止血。放置負(fù)壓引流管1根，依次縫合肌肉、皮下和皮膚。以無菌敷料包扎。

結(jié)果：手術(shù)過程順利。手術(shù)時間90 min，術(shù)中出血約100 ml。未出現(xiàn)椎動脈及神經(jīng)根損傷，無脊髓損傷。術(shù)后患者訴頸部疼痛明顯緩解，患者頭頸部屈伸活動正常。寰齒間隙對稱(圖5A)，未見頸椎不穩(wěn)(圖5B，C)，寰椎前弓骨折復(fù)位(圖5D)，Wackenheim 線相切于齒突(圖5F)，骨折脫位均得到良好復(fù)位(圖5E，F(xiàn))。交鎖的寰樞關(guān)節(jié)得到復(fù)位(圖5G，H)。術(shù)后3年隨訪，患者訴右上肢偶有輕度不適感，四肢肌力正常，張口位X線示左右ADI正常，CT示寰椎前弓骨折愈合，ADI正常，BDI丟失不明顯(圖6A，B)；Wackenheim 線相切于齒突(圖6B)；枕寰樞復(fù)合體對位序列良好，內(nèi)固定位置與先前比較無變化(圖6C～E)。頸椎MRI示術(shù)前脊髓形態(tài)向后移位，寰樞后方軟組織高信號，關(guān)節(jié)囊韌帶損傷，橫韌帶損傷未斷裂，咽后壁水腫信(圖7A～C)，術(shù)后脊髓形態(tài)正常，未見脊髓受壓(圖7D)。

討論寰椎骨折形式多樣，其分型及診斷也較為混亂。胡東才和王建平[1]曾對Jefferson骨折進(jìn)行勘誤，認(rèn)為Jefferson骨折為前后弓各兩處爆裂骨折，是寰椎骨折中的一種。中國相關(guān)組織于2015年在《成人急性寰椎骨折循證臨床診療指南》中提出Levine分型和Landells分型，這兩種分型方法均是基于CT影像和損傷機制，臨床應(yīng)用較多[2]。Lee和Woodring[3]提出將前弓雙骨折劃歸為前1/2骨折，并強調(diào)寰椎前弓骨折容易導(dǎo)致不穩(wěn)和神經(jīng)損傷。

1.寰椎犁式骨折的特點：寰椎前弓骨折主要有垂直骨折(Jefferson骨折)和水平骨折兩類，分別由軸向暴力和過伸暴力引起[3-8]。本研究病例為罕見的寰椎前弓骨折，伴有寰樞椎后脫位和枕頸部等效半脫位，并非真正的寰枕脫位,較難歸入上述分類。齒突穿過并導(dǎo)致寰椎前弓的高能剪切骨折，攜帶或不攜帶前弓骨折片，形似犁地，被稱為Plough骨折(犁式骨折)[9-10]。2003年Mohit等[9]最早報道了1例寰椎前弓犁式骨折合并后弓明顯粉碎骨折，患者合并心臟疾病，結(jié)果病死于心肺衰竭。Mohit等[9]通過頸椎CT影像發(fā)現(xiàn)這是一種獨特的前弓骨折；不是寰椎前下方水平樣骨折。Hirose等[10]也報道了1例相似骨折病例，認(rèn)為是一種不穩(wěn)定的罕見骨折，需要手術(shù)復(fù)位和固定；Broom等[11]描述了由寰樞椎前弓雙側(cè)垂直骨折合并齒突斜撕脫骨折引起的后脫位寰樞椎不穩(wěn)定病例，也可歸為寰椎犁式骨折；Pratt等[12]報道了前弓單處骨折病例，比較獨特，脫位齒突穿過骨折線；Sasaka等[13]也報道了1例犁式骨折，CT示前弓和側(cè)塊交界處骨折，后弓完好無損但向后脫位；Ghailane等[14]報道1例高齡寰椎前弓骨折伴非典型寰樞關(guān)節(jié)脫位病例；Howard和Duplessis[15]報道的寰椎前弓骨折伴寰樞椎后脫位旋轉(zhuǎn)病例，與本文病例較類似，不同之處是寰椎存在一定的旋轉(zhuǎn)脫位?，F(xiàn)有寰椎犁式骨折病例臨床資料見表1。

2.寰椎犁式骨折的損傷機制：寰椎側(cè)塊為楔形結(jié)構(gòu)，在頭部軸向暴力下極易出現(xiàn)寰椎骨折和骨折塊分離位移及旋轉(zhuǎn)位移，所以在臨床檢查中多見患者頭部損傷，特別是頭頂部。犁式骨折患者更多表現(xiàn)為面部及前額部軟組織損傷，而不是頭頂受力，傷情不同于Jefferson骨折[3]。Mohit等[9]報道的病例，法醫(yī)考慮為面部受力導(dǎo)致頭部過伸引起寰椎骨折。犁式骨折寰椎側(cè)塊完整，前弓向前明顯移位，后弓向后嚴(yán)重分離，損傷機制被認(rèn)為是頭部受力過伸向后移位，齒突保持慣性向前與后向運動的寰椎形成剪切力；此外，可能也與患者年齡較大有關(guān)，老年患者骨質(zhì)疏松，更容易出現(xiàn)齒突對前弓剪切暴力造成交界區(qū)骨折，即使不是很嚴(yán)重的外力，如平地跌倒，即可導(dǎo)致嚴(yán)重的寰椎骨折伴脫位。

寰椎沒有椎體，取而代之的是前弓-齒突-橫韌帶復(fù)合體，維系寰樞關(guān)節(jié)主要依賴前后寰樞韌帶和寰椎橫韌帶。與寰樞椎后脫位相關(guān)的最常見骨折是齒突骨折，而寰椎骨折常見前脫位，橫韌帶損傷往往與寰樞關(guān)節(jié)脫位相關(guān)，也被認(rèn)為是評定寰樞關(guān)節(jié)穩(wěn)定性的重要因素[17]。通常認(rèn)為寰椎前弓為“等效橫韌帶”，可防止齒突前脫位導(dǎo)致寰樞椎后脫位。在犁式骨折患者，即使橫韌帶完整，由于前弓游離骨折無法約束齒突前脫位，更易發(fā)生寰樞關(guān)節(jié)不穩(wěn)。總之，寰樞關(guān)節(jié)脫位除與橫韌帶及齒突骨折相關(guān)外，與前弓及前后附著韌帶也存在極大的關(guān)聯(lián)性。本例患者M(jìn)RI提示橫韌帶相對完整，故寰椎離心性脫位不明顯，前弓骨折后發(fā)生的主要是橫韌帶支點偏移導(dǎo)致的前后脫位和左右輕微旋轉(zhuǎn)移位。

本例患者術(shù)前CT提示W(wǎng)ackenheim線位于齒突之后，但寰椎側(cè)塊關(guān)節(jié)面和枕骨髁相對位移不大。Wackenheim 線位于齒突之后系顱骨與后弓同時向后脫位引起，可稱之為枕頸部等效半脫位。上述特點提示損傷是由前后剪切力引發(fā)，而不是單純枕骨和樞椎對后弓擠壓。

關(guān)于犁式骨折發(fā)生時患者頭部撞擊的精確位置、頸部姿勢和撞擊能量，目前知之甚少。Sasaka等[13]認(rèn)為損傷是由顱椎交界處的軸向負(fù)荷引起，伴隨寰樞關(guān)節(jié)屈曲，因此沒有發(fā)生寰椎后弓骨折，而是出現(xiàn)寰椎側(cè)塊粉碎骨折和后弓向后移位。Sasaka等[13]報道的病例不存在寰椎側(cè)塊橫向移位，沒有出現(xiàn)ADI增寬，因此認(rèn)為橫韌帶是完整的。根據(jù)寰椎側(cè)塊后弓向后半脫位的表現(xiàn)，可推測這種損傷不是單純軸向負(fù)荷引起的，存在過度屈曲。本例患者存在較多合并傷，如C4骨折和鼻骨骨折等，證明患者受傷過程中存在頸椎過伸性機制，但也不能排除復(fù)合其他機制。犁式骨折的損傷機制可能更為特殊，因此較為罕見。

為了證明頸部過伸在頸椎骨折的發(fā)生中起重要作用，Ivancic[18]進(jìn)行了生物力學(xué)實驗，利用人上頸椎標(biāo)本(枕骨至C3椎體)模擬水平方向頭面部撞擊，撞擊分為中線上前額、前額上外側(cè)和頭部上外側(cè)3個部位，成功模擬1例犁式骨折樣本，標(biāo)本為89 歲女性，撞擊模式為中線上前額，推測前弓骨折脫位發(fā)生在樞椎骨折之后瞬間或同時。但是，該實驗的驅(qū)動力模擬是由軀體傳遞到頸椎及頭部，而不是由頭部傳遞到軀干；實驗選用上頸椎節(jié)段，而不是整個頸椎。盡管存在不足之處，但該實驗有利于加深對犁式骨折損傷機制的認(rèn)識。對罕見頸椎骨折特點和損傷機制的研究，促使我們對上頸椎韌帶及相關(guān)骨性結(jié)構(gòu)損傷修復(fù)進(jìn)行新的審視和思考。

3.寰椎犁式骨折治療方案的選擇：根據(jù)《成人急性寰椎骨折循證臨床診療指南》，保守治療是寰椎骨折治療的主要手段。而Bransford等[19]在對上頸椎損傷進(jìn)行總結(jié)時提到，犁式骨折不穩(wěn)定，治療主要采用Halo-vest支架和C1-C2后路融合固定。Ghailane等[14]選擇在全身麻醉和CT引導(dǎo)下，徒手經(jīng)口腔復(fù)位寰椎前弓骨折及前脫位的齒突，以剛性頸托固定2個月，隨訪8個月，獲得了不錯的效果。CT掃描示患者前弓骨折缺損口直徑小于齒突橫徑；這種非典型寰樞椎關(guān)節(jié)后脫位不存在韌帶相關(guān)性不穩(wěn)定。雖然作者未采用MRI評估橫韌帶，但是CT提示ADI沒有增寬，推測后脫位相關(guān)的尖韌帶和翼狀韌帶等也沒有斷裂，因此選擇保守治療。Sasaka等[13]對其所報道的寰椎側(cè)塊粉碎骨折并后弓向后移位病例，應(yīng)用牽引+邁阿密“J”型頸托，隨訪4個月，遠(yuǎn)期有效性未知。

寰椎骨折的手術(shù)治療可有效恢復(fù)寰椎解剖結(jié)構(gòu)并獲得即刻穩(wěn)定，但手術(shù)方案多樣，選擇存在爭議。在理論上，前路復(fù)位寰椎骨折并固定可以治療犁式骨折，但是技術(shù)難度及感染風(fēng)險較高。近年比較流行后路寰椎單節(jié)段固定治療寰椎骨折，基于Li等[20]提出的“浮標(biāo)假說理論”，即使寰椎橫韌帶斷裂，通過側(cè)塊螺釘橫向加壓牽拉縱向韌帶，可以恢復(fù)寰樞關(guān)節(jié)力學(xué)穩(wěn)定性。顯然這種后路單節(jié)段固定方式不適用于犁式骨折，因為寰椎前弓骨折脫位破壞了枕寰樞椎復(fù)合體的前后穩(wěn)定性，相當(dāng)于骨性橫韌帶斷裂，需要復(fù)位前后脫位才能恢復(fù)縱向頸椎序列，所以固定方式的選擇更傾向于寰樞椎融合。Hirose等[10]行手術(shù)治療有神經(jīng)癥狀的犁式骨折患者1例，術(shù)前檢查確定寰枕骨關(guān)節(jié)完整，樞椎無骨折，顱骨牽引1周后行C1-C2后路復(fù)位融合，術(shù)后3個月CT顯示寰樞椎融合，患者神經(jīng)功能改善，可以使用輪椅。故認(rèn)為犁式骨折罕見且不穩(wěn)定，可以通過釘棒系統(tǒng)后路C1-C2融合來治療，該技術(shù)安全穩(wěn)定可靠。Howard和Duplessis[15]應(yīng)用Magerl 經(jīng)關(guān)節(jié)螺釘固定和改良 Brooks 融合使用髂嵴骨移植物和椎板下導(dǎo)絲治療前弓骨折伴C1-C2后外側(cè)脫位患者1例，認(rèn)為患者寰枕骨關(guān)節(jié)骨性穩(wěn)定結(jié)構(gòu)正常且大部分韌帶完整，不需要固定到枕骨，術(shù)后復(fù)查X線證實C1-C2關(guān)節(jié)復(fù)位和內(nèi)固定良好。本研究患者脫位較為嚴(yán)重，表現(xiàn)為等效枕頸部脫位，并非寰枕關(guān)節(jié)真正脫位，手術(shù)固定節(jié)段無需上延至枕骨，可保留寰枕關(guān)節(jié)功能，因此采用了C1-C2固定融合+C3側(cè)塊螺釘加強固定，固定到C3可防止C2椎體應(yīng)力過于集中，使用6枚螺釘可避免使用4枚萬向螺釘?shù)乃倪呅涡?yīng)。術(shù)后復(fù)查CT見枕寰樞復(fù)合體對位序列良好。長期隨訪見內(nèi)固定位置無明顯變化，寰椎前弓骨性愈合，患者完全勝任正常工作和生活，未訴特殊疼痛不適。

寰椎前弓犁式骨折罕見，僅行普通X線檢查易導(dǎo)致誤診及漏診，CT更利于寰椎骨折的診斷，三維重建技術(shù)可以在軸位、矢狀位和冠狀位提供清晰的損傷全貌。目前對該類骨折的治療經(jīng)驗極少，缺乏統(tǒng)一認(rèn)識。對本例患者通過切開復(fù)位寰樞椎融合手術(shù)及時解除了痛苦，完整保留了寰枕關(guān)節(jié)功能。這一結(jié)果需要日后更多的臨床研究加以驗證。