解鴻躍 周喆聿 邵光鑫 孫玖玖 徐曉亮 孫倍成

關(guān)鍵詞：肝移植； 腫瘤， 肌組織； 黃疸， 阻塞性

基金項(xiàng)目：國(guó)家自然科學(xué)基金青年項(xiàng)目（82103135）

Liver transplantation for treating refractory hepatic inflammatory myofibroblastic tumor： A case report

XIE Hongyue1， ZHOU Zheyu1， SHAO Guangxin2， SUN Jiujiu3， XU Xiaoliang2， SUN Beicheng1，2，3. （1. Department of Hepatobiliary and Pancreatic Surgery， Nanjing Drum Tower Hospital， Chinese Academy of Medical Science & Peking Union Medical College， Nanjing 210008， China; 2. Department of Hepatobiliary and Pancreatic Surgery， Nanjing Drum Tower Hospital， Nanjing University Medical School， Nanjing 210008， China; 3. Department of Hepatobiliary and Pancreatic Surgery， Medical School of Southeast University Nanjing Drum Tower Hospital， Nanjing 210008， China）

Corresponding author：

XU Xiaoliang， xuxiaoliang1990@yeah.net （ORCID：0000-0002-3617-6193）

Key words：

Liver Transplantation; Neoplasms， Muscle Tissue; Jaundice， Obstructive

Research funding：

Youth Project of National Natural Science Foundation of China （82103135）

肝炎性肌纖維母細(xì)胞瘤（hepatic inflammatory myofibroblastic tumor， HIMT）是一種少見的間葉組織起源的交界性實(shí)體腫瘤，病因及發(fā)病機(jī)制尚不明確，臨床表現(xiàn)及影像學(xué)特征不典型，很容易誤診，大多數(shù)經(jīng)保守治療或手術(shù)局部切除后治愈，預(yù)后較好，少數(shù)有復(fù)發(fā)傾向和惡變潛能。本文主要介紹1例難治性HIMT，病灶肝內(nèi)多發(fā)并累及肝門部膽管引發(fā)膽管狹窄，患者反復(fù)出現(xiàn)梗阻性黃疸癥狀7年余，予以多種治療手段效果均欠佳，最終行肝移植術(shù)后成功治愈，結(jié)合患者病史及相關(guān)資料，現(xiàn)將病例報(bào)告如下。

1 病例資料

患者女性，21歲，2019年9月15日因“反復(fù)皮膚鞏膜黃染7年余”就診于南京鼓樓醫(yī)院肝膽胰中心肝臟與移植外科，入院后診斷為HIMT。患者7年前無明顯誘因出現(xiàn)皮膚鞏膜黃染，并逐漸加重，伴皮膚瘙癢，至當(dāng)?shù)蒯t(yī)院查磁共振胰膽管成像（MRCP）示：肝門部膽管梗阻伴肝內(nèi)膽管明顯擴(kuò)張，膽總管全程閉塞；CT示：肝內(nèi)多發(fā)低密度影，肝內(nèi)膽管擴(kuò)張，肝右葉小囊腫，肝內(nèi)多發(fā)異常強(qiáng)化影，脾腫大，膽囊炎，門靜脈海綿樣變，腹膜后多發(fā)淋巴結(jié)、部分稍大。后至本院消化內(nèi)科行經(jīng)內(nèi)鏡逆行胰膽管成像（ERCP）+膽道支架置入術(shù)后黃疸減退。2012年8月14日患者在本中心行腹腔淋巴結(jié)+尾狀葉腫瘤活檢術(shù)，術(shù)后病理提示炎性肌纖維母細(xì)胞瘤（inflammatory myofibroblastic tumor，IMT）。2012年10月出現(xiàn)上腹部脹痛，向腰背部放射，進(jìn)食后加重，伴皮膚鞏膜黃染及發(fā)熱，于2012年10月9日在本院消化內(nèi)科行ERCP+膽道狹窄擴(kuò)張+膽道支架更換，術(shù)后癥狀緩解。2012年10月18日在外院接受肝臟病灶伽馬刀治療。后分別于2013年1月29日、2014年7月8日在本院消化內(nèi)科行ERCP更換膽道支架。2015年5月因黃疸癥狀反復(fù)在本院消化內(nèi)科行經(jīng)皮肝穿刺膽道引流術(shù)。2015年7月2日在外院行肝內(nèi)病灶碘粒子植入術(shù)。后又分別于2017年4月、2017年8月、2018年8月、2019年2月在本院消化內(nèi)科行ERCP更換膽道支架?；颊咴?019年7月1日為行肝移植入院，但在住院期間出現(xiàn)反復(fù)發(fā)熱、感染性休克，血培養(yǎng)示大腸埃希菌和糞屎球菌陽性，經(jīng)抗感染抗休克治療后好轉(zhuǎn)出院?；颊呒韧鶡o肝炎史，無外傷史，無輸血史，未合并其他系統(tǒng)疾病。查體未見特殊異常。

術(shù)前輔助檢查：2019年4月19日在本院查MRCP+增強(qiáng)（圖1）示：肝臟右葉邊緣不光整，內(nèi)見多發(fā)異常信號(hào)，增強(qiáng)掃描可見肝右緣線狀強(qiáng)化；增強(qiáng)掃描肝左葉見條狀低信號(hào)；門靜脈主干及左支曲張伴多發(fā)側(cè)支形成；肝內(nèi)膽管擴(kuò)張，肝左葉膽管區(qū)見結(jié)節(jié)狀短T1短T2信號(hào)，較大者直徑約1.5 cm，局部膽管壁可見增厚強(qiáng)化；膽囊壁增厚；膽總管上段局部顯示欠佳；脾臟體積增大，胰及雙腎未見明顯異常，腹腔內(nèi)多發(fā)游離積液；腹腔及腹膜后多發(fā)小淋巴結(jié)；右側(cè)心隔角旁見約30 cm×16 cm軟組織信號(hào)；右側(cè)胸腔積液。實(shí)驗(yàn)室檢查：紅細(xì)胞計(jì)數(shù)2.45×1012/L、血紅蛋白66 g/L、血小板計(jì)數(shù)27×109/L；谷酰轉(zhuǎn)肽酶70.5 U/L、直接膽紅素17.7 μm/L、白蛋白31.3 g/L、膽固醇1.4 mmol/L、C反應(yīng)蛋白88.7 mg/L；凝血酶原時(shí)間17.7 s、活化部分凝血活酶時(shí)間45.7 s、D二聚體4.17 mg/L；直接抗人球蛋白試驗(yàn)陽性，其余檢查指標(biāo)未見異常。心電圖、心臟超聲、肺功能、胸部CT均未見特殊異常。? 肝移植經(jīng)過：患者于2019年9月18日在本院行同種異體經(jīng)典原位肝移植術(shù)。手術(shù)指征：HIMT引發(fā)肝門部膽管頑固性狹窄，患者病情反復(fù)并伴有加重，其他治療手段效果不佳，且不能排除惡性可能，滿足肝移植條件，未見手術(shù)禁忌。手術(shù)過程順利，全程610 min，無肝期59 min，術(shù)中出血量約8 000 mL，共輸注洗滌紅細(xì)胞23 U、懸浮少白細(xì)胞紅細(xì)胞6 U、冷沉淀凝血因子9 U、冰凍血漿3 900 mL、輻照單采血小板2個(gè)治療量、人纖維蛋白原6 g，術(shù)中快速病理示：（尾狀葉腫塊）送檢組織示纖維細(xì)胞及纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞增生伴少量淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞浸潤(rùn)，未見明確上皮性惡性腫瘤；（肝門部淋巴結(jié)）淋巴結(jié)1枚示反應(yīng)性增生?；颊咝g(shù)后生命體征平穩(wěn)，術(shù)后5 h拔除氣管插管，在重癥監(jiān)護(hù)室觀察1日無特殊異常后轉(zhuǎn)回病房，予以抗感染、保肝、補(bǔ)液等對(duì)癥支持治療，免疫抑制方案為甲強(qiáng)龍聯(lián)合嗎替麥考酚酯及他克莫司，術(shù)后1周肝功能恢復(fù)正常，多次病原學(xué)培養(yǎng)均未見陽性，患者術(shù)前曾伴有明顯的貧血、低血小板及低白蛋白血癥和凝血功能異常，術(shù)后未見好轉(zhuǎn)，予以多次輸注紅細(xì)胞、血小板、白蛋白及營(yíng)養(yǎng)支持治療后逐漸恢復(fù)，患者于2019年11月25日順利出院。術(shù)后病理（圖2）回報(bào)：（右肝）肝組織示膽管管壁擴(kuò)張，管壁纖維組織增生伴多量急、慢性炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)，擴(kuò)張膽管壁周圍小膽管增生，部分區(qū)肝細(xì)胞脂肪變，肝竇擴(kuò)張肝細(xì)胞顯著淤膽，局灶大泡性脂肪變性，肝竇稍擴(kuò)張，匯管區(qū)慢性炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)（F1，G2，S0）；肝門部膽管壁顯著增厚、膠原組織結(jié)節(jié)狀增生，局灶肌纖維母細(xì)胞增生。免疫組化：細(xì)胞角蛋白（cytokeratin， CK） （-），LCA散在（+），CD117散在（+），間變性淋巴瘤激酶（anaplastic lymphoma kinase， ALK） （-），平滑肌肌動(dòng)蛋白（+），結(jié)蛋白散在（+），波形蛋白（+++），HMB45（-），CD34血管（+）。

術(shù)后隨訪：2020年7月23日查上腹部增強(qiáng)CT（圖3）示：肝移植術(shù)后，肝裂包裹性積液，肝囊腫可能；腸系膜脂肪多發(fā)片絮影及淋巴結(jié)影；右側(cè)心隔角區(qū)、腹腔及腹膜后多發(fā)淋巴結(jié)；脾腫大；肝門部結(jié)構(gòu)及膽囊顯示不清；腹腔腸管致密影，部分腸管內(nèi)積氣；右側(cè)胸腔積液。未見HIMT復(fù)發(fā)征象。目前患者肝移植術(shù)后3年，定期隨訪未再出現(xiàn)黃疸癥狀，最近一次門診時(shí)間為2022年10月20日，患者精神狀態(tài)佳，平常未訴不適，查血常規(guī)、生化全套、凝血五項(xiàng)等未見異常。

2 討論

IMT是由肌纖維母細(xì)胞和成纖維梭形細(xì)胞伴有炎癥細(xì)胞（包括淋巴細(xì)胞和嗜酸性粒細(xì)胞）組成的腫瘤，鑒于復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移的風(fēng)險(xiǎn)較低，目前被歸類為具有中等生物學(xué)潛力的腫瘤疾?。郏?2］。IMT原發(fā)灶大多位于腹腔，特別是腸系膜、大網(wǎng)膜和腹膜后間隙，也可累及肺、膀胱、中樞神經(jīng)系統(tǒng)和女性生殖系統(tǒng)［3］等部位，發(fā)生在肝臟和膽管的相對(duì)較為罕見，主要影響兒童和年輕人，且多為孤立性病灶［4］。HIMT具有上述相同的病理特點(diǎn)，在我國(guó)是一種罕見的肝臟實(shí)體腫瘤，大多數(shù)患者在體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)，少數(shù)出現(xiàn)癥狀者主要表現(xiàn)為上腹部疼痛和發(fā)熱［5］。本例肝內(nèi)多發(fā)并累及肝門部膽管、以梗阻性黃疸為主要癥狀的HIMT，屬于治療上較為棘手的特殊個(gè)案，在臨床上非常罕見。

HIMT的發(fā)病機(jī)制目前尚不明確，可能與細(xì)菌、病毒、寄生蟲等感染有關(guān)［6］，膽汁中膽汁酸濃度高、膽管損傷和膽管周圍炎也可能是潛在致病因素［7］。另外，約50%的IMT患者中可見ALK基因和ALK陽性細(xì)胞重排，并與腫瘤的侵襲性相關(guān)，同時(shí)IMT通常可見IgG4陽性細(xì)胞，提示自身免疫可能在IMT中發(fā)揮作用，但具體機(jī)制有待進(jìn)一步研究［8］。

由于缺乏獨(dú)特的診斷性臨床、實(shí)驗(yàn)室或影像學(xué)特征，加之發(fā)病率低而對(duì)HIMT的認(rèn)識(shí)普遍不足，HIMT在最初幾年的誤診率高達(dá)70%以上［5］。HIMT的確診目前主要依賴病理組織學(xué)檢查，可分為黏液樣血管型、致密梭形細(xì)胞型和低細(xì)胞纖維型三種，以膠原基質(zhì)中大量梭形細(xì)胞增殖，伴漿細(xì)胞、淋巴細(xì)胞等炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)為主要特點(diǎn)［9］。在免疫組化方面，大多數(shù)梭形細(xì)胞中平滑肌肌動(dòng)蛋白和波形蛋白呈陽性，部分病例中結(jié)蛋白、ALK及CK可呈陽性，而S-100蛋白和CD34等大多呈陰性，可以協(xié)助病理診斷［6］。HIMT的影像學(xué)檢查首選超聲檢查，多表現(xiàn)為實(shí)性或囊實(shí)性的低回聲腫物，但特異性較差［10］。CT表現(xiàn)為肝實(shí)質(zhì)內(nèi)低密度影，邊緣模糊，形態(tài)多不規(guī)整，動(dòng)脈期可呈輕度強(qiáng)化，門靜脈期和實(shí)質(zhì)期持續(xù)強(qiáng)化；MRI表現(xiàn)為T1WI和T2WI上不均勻等信號(hào)或略低信號(hào)，邊界模糊，增強(qiáng)掃描與CT基本一致，動(dòng)脈期輕度強(qiáng)化或無明顯強(qiáng)化，門靜脈期輕度強(qiáng)化，實(shí)質(zhì)期強(qiáng)化程度較前明顯［11］?？偟膩碚f，HIMT的影像學(xué)檢查缺乏特異性表現(xiàn)，大多只能發(fā)現(xiàn)異常區(qū)域而不能判斷病變性質(zhì)，最終通過組織活檢或術(shù)后病理確診。需特別說明的是，發(fā)生在肝門部膽管的IMT雖然很少見，但極易誤診為膽管癌［12］，遇到類似病例應(yīng)仔細(xì)鑒別。

HIMT的治療目前主張先行保守治療，保守治療無效或不能排除惡性者才考慮手術(shù)治療，傳統(tǒng)的保守治療方法包括激素、非甾體抗炎藥、抗生素、膽汁引流等［13］，新興的分子靶向治療及免疫治療也已在IMT的治療中應(yīng)用，并取得初步成效［1］?？傊?，絕大多數(shù)的HIMT在治療上并不復(fù)雜，且都能取得不錯(cuò)的預(yù)后［5］，而對(duì)于罕見的難治性HIMT，目前臨床診療經(jīng)驗(yàn)尚欠缺，有待更多的研究和報(bào)道。

肝移植是大多數(shù)終末期肝病最重要且最為有效的治療手段，主要適應(yīng)證包括各種良性肝病導(dǎo)致的不可逆肝衰竭，以及符合移植標(biāo)準(zhǔn)的以肝細(xì)胞癌為代表的各種肝惡性腫瘤［14］，近年來，肝移植的適應(yīng)證界限不斷擴(kuò)大，許多非肝細(xì)胞癌原發(fā)性和轉(zhuǎn)移性肝惡性腫瘤在肝移植后也能達(dá)到很好的效果［15］。在本例報(bào)道中，單純的HIMT并不能達(dá)到肝移植指征，但該患者HIMT累及肝門部膽管引起持續(xù)反復(fù)的膽管狹窄，在多種治療手段不能長(zhǎng)久緩解癥狀和遏制病情進(jìn)展的情況下，加之并不能完全排除肝門部膽管癌的風(fēng)險(xiǎn)，肝移植或許是能夠治愈該疾病的最后選擇。另外最近有1例罕見的單純肝門部膽管IMT的報(bào)道［16］，在行局部腫瘤切除+肝門部膽管整形+膽腸吻合術(shù)后患者康復(fù)出院，取得不錯(cuò)的治療效果，不過本例患者HIMT肝內(nèi)多發(fā)并且肝內(nèi)小膽管也出現(xiàn)病變，在這種情況下，腫瘤的局部切除手術(shù)無法實(shí)施，肝移植儼然成為唯一也是最佳的選擇。

查閱文獻(xiàn)發(fā)現(xiàn)，在國(guó)外既往共有8例因HIMT行肝移植術(shù)的個(gè)案報(bào)道，患者均為14歲以下兒童，而導(dǎo)致移植的主要原因也都與本例相同，即HIMT累及肝門部膽管導(dǎo)致膽管狹窄，患者黃疸癥狀明顯，且腫瘤經(jīng)局部手術(shù)無法切除［17-23］。不過，與本例報(bào)道不同的是，上述報(bào)道的HIMT中部分表現(xiàn)出明顯的侵襲性，病變累及門靜脈或下腔靜脈，引發(fā)閉塞性靜脈炎和門靜脈高壓，移植過程中需進(jìn)行血管重建，還有1例HIMT侵犯肝總動(dòng)脈和胰頭，在肝移植的同時(shí)實(shí)施了胰十二指腸切除術(shù)［21］。最終，上述報(bào)道病例的肝移植均取得成功，術(shù)后隨訪期間均未見復(fù)發(fā)，結(jié)合本文報(bào)道經(jīng)驗(yàn)認(rèn)為，保守治療無效、局部手術(shù)無法切除的肝門部HIMT是肝移植的良好適應(yīng)證，同時(shí)基于HIMT惰性腫瘤的生物學(xué)特征，無論HIMT術(shù)前是否表現(xiàn)出明顯的侵襲性，是否有血管和周圍組織侵犯，在能夠完全切除腫瘤病灶的情況下，均可行肝移植術(shù)。

綜上所述，HIMT是一種少見的肝腫瘤，對(duì)其認(rèn)識(shí)仍存在不足，誤診率較高，大多數(shù)經(jīng)保守或手術(shù)治療后能夠治愈，但對(duì)于極少數(shù)類似于本例的復(fù)雜難治性HIMT，在其他治療手段效果有限的情況下，肝移植或許是值得考慮的重要選擇，往往能取得很好的治療效果，本文所報(bào)告病例的成功經(jīng)驗(yàn)值得借鑒。

倫理學(xué)聲明：本例報(bào)告已獲得患者知情同意。

利益沖突聲明：本文不存在任何利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：解鴻躍、周喆聿負(fù)責(zé)資料分析，論文撰寫；邵光鑫、孫玖玖參與收集數(shù)據(jù)，修改論文；孫倍成、徐曉亮負(fù)責(zé)課題設(shè)計(jì)，指導(dǎo)寫作并最后定稿。

參考文獻(xiàn)：

［1］

GROS L， DEI TOS AP， JONES RL， et al. Inflammatory myofibroblastic tumour： State of the art［J］. Cancers （Basel）， 2022， 14（15）： 3662 . DOI： 10.3390/cancers14153662.

［2］JO VY， FLETCHER CD. WHO classification of soft tissue tumours： an update based on the 2013 （4th） edition［J］. Pathology， 2014， 46（2）： 95-104. DOI： 10.1097/PAT.0000000000000050.

［3］JIA RX， ZHOU X， SHI ZK，et al. Recurrent vulvar angiomyofibroblastoma： A case report and literature review［J］. J Jilin Univ（Med Edit）， 2023， 49（1）：? 193-197. DOI： 10.13481/j.1671-587X.20230125.

賈榮霞， 周旭， 石贄堃， 等. 外陰血管肌纖維母細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)1例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)［J］. 吉林大學(xué)學(xué)報(bào)（醫(yī)學(xué)版）， 2023， 49（1）： 193-197. DOI： 10.13481/j.1671-587X.20230125.

［4］SIEMION K， RESZEC-GIELAZYN J， KISLUK J， et al. What do we know about inflammatory myofibroblastic tumors？-A systematic review［J］. Adv Med Sci， 2022， 67（1）： 129-138. DOI： 10.1016/j.advms.2022.02.002.

［5］GUO XF， GAO C， SUN H， et al. Epidemiological characteristics and diagnosis analysis of liver inflammatory myofibroblastic tumor in recent 20 years in China［J］. Chin J Clin Rat Drug Use， 2017， 10（21）： 34-6. DOI： 10.15887/j.cnki.13-1389/r.2017.21.017.

郭祥峰， 高超， 孫華， 等. 我國(guó)近20年肝臟炎性肌纖維母細(xì)胞瘤流行病學(xué)特征及診治分析［J］. 臨床合理用藥雜志， 2017， 10（21）： 34-36. DOI： 10.15887/j.cnki.13-1389/r.2017.21.017.

［6］LIANG YR， HUANG SH， BAO SY， et al. Hepatic inflammatory myofibroblastic tumors： Analysis of 24 cases［J］. World Chin J of Dig， 2014， 22（20）： 2952-2956.

梁泳榮， 黃孫輝， 鮑思揚(yáng)， 等. 肝臟炎性肌纖維母細(xì)胞瘤24例［J］. 世界華人消化雜志， 2014， 22（20）： 2952-2956.

［7］FARAJ W， AJOUZ H， MUKHERJI D， et al. Inflammatory pseudo-tumor of the liver： a rare pathological entity［J］. World J Surg Oncol， 2011， 9： 5. DOI： 10.1186/1477-7819-9-5.

［8］SHIMODAIRA Y， SUGAWARA K， FUKUDA S， et al. Aggressive inflammatory myofibroblastic tumor without anaplastic lymphoma kinase gene rearrangement in the rectum with liver metastasis［J］. Intern Med， 2020， 59（4）： 495-499. DOI： 10.2169/internalmedicine.3686-19.

［9］ELPEK G. Inflammatory myofibroblastic tumor of the liver： A diagnostic challenge［J］. J Clin Transl Hepatol， 2014， 2（1）： 53-57. DOI： 10.14218/JCTH.2013.00023.

［10］SHEN P， TANG SS. Ultrasound features of hepatic inflammatory myofibroblastic tumor： a report of 4 cases［J］. J Clin Hepatol， 2018， 34（ 5）： 1042-1045. DOI： 10.3969 /j.issn.1001-5256.2018.05.023.

沈鵬， 唐少珊. 4例肝炎性肌纖維母細(xì)胞瘤的超聲表現(xiàn)特征分析［J］. 臨床肝膽病雜志， 2018， 34（5）： 1042-1045. DOI： 10.3969 /j.issn.1001-5256.2018.05.023.

［11］LIU XW， WANG TT， WEN H， et al. Pathological features of hepatic inflammatory myofibroblastoma and the CT and MRI imaging signs［J］. Chin J CT and MRI， 2022， 20（2）： 84-86. DOI： 10.3969/j.issn.1672-5131.2022.02.028.

劉曉偉， 王婷婷， 溫輝， 等. 肝臟炎性肌纖維母細(xì)胞瘤病理特點(diǎn)及CT、MRI影像征象分析［J］. 中國(guó)CT和MRI雜志， 2022， 20（2）： 84-86. DOI： 10.3969/j.issn.1672-5131.2022.02.028.

［12］STRAINIENE S， SEDLECKAITE K， JARASUNAS J， et al. Complicated course of biliary inflammatory myofibroblastic tumor mimicking hilar cholangiocarcinoma： A case report and literature review［J］. World J Clin Cases， 2021， 9（21）： 6155-6169. DOI： 10.12998/wjcc.v9.i21.6155.

［13］WU G， CHEN XC. Hepatic inflammatory myofibroblastic tumor［J］. Chin J of Pract Surg， 2013， 33（9）： 749-751. DOI： 1005-2208（2013）09-0749-03.

吳剛， 陳旭春. 肝臟炎性肌纖維母細(xì)胞瘤診斷和治療［J］. 中國(guó)實(shí)用外科雜志， 2013， 33（9）： 749-751. DOI： 1005-2208（2013）09-0749-03.

［14］SCHULZ MS， GU W， SCHNITZBAUER AA， et al. Liver transplantation as a cornerstone treatment for acute-on-chronic liver failure［J］. Transpl Int， 2022， 35： 10108. DOI： 10.3389/ti.2022.10108.

［15］AMER A， WILSON CH， MANAS DM. Liver transplantation for unresectable malignancies： Beyond hepatocellular carcinoma［J］. Eur J Surg Oncol， 2019， 45（12）： 2268-2278. DOI： 10.1016/j.ejso.2019.07.024.

［16］GAO SQ， BAO YJ， LUO JS. Inflammatory myofibroblastic tumor of the hilar bile duct： A case report and literature review［J］. Front Surg， 2022， 9： 928669. DOI： 10.3389/fsurg.2022.928669.

［17］HENEGHAN MA， KAPLAN CG， PRIEBE CJ Jr， et al. Inflammatory pseudotumor of the liver： a rare cause of obstructive jaundice and portal hypertension in a child［J］. Pediatr Radiol， 1984， 14（6）： 433-435. DOI： 10.1007/BF02343436.

［18］KIM HB， MALLER E， REDD D， et al. Orthotopic liver transplantation for inflammatory myofibroblastic tumor of the liver hilum［J］. J Pediatr Surg， 1996， 31（6）： 840-842. DOI： 10.1016/s0022-3468（96）90148-7.

［19］DASGUPTA D， GUTHRIE A， MCCLEAN P， et al. Liver transplantation for a hilar inflammatory myofibroblastic tumor［J］. Pediatr Transplant， 2004， 8（5）： 517-521. DOI： 10.1111/j.1399-3046.2004.00206.x.

［20］KIM SJ， KIM WS， CHEON JE， et al. Inflammatory myofibroblastic tumors of the abdomen as mimickers of malignancy： imaging features in nine children［J］. AJR Am J Roentgenol， 2009， 193（5）： 1419-1424. DOI： 10.2214/AJR.09.2433.

［21］BERUMEN J， MCCARTY P， MO J， et al. Combined liver transplant and pancreaticoduodenectomy for inflammatory hilar myofibroblastic tumor： Case report and review of the literature［J］. Pediatr Transplant， 2017， 21（2）： e12846. DOI： 10.1111/petr.12846.

［22］SETYA A， JASWINDER K， ANAND G， et al. Liver transplant as treatment modality for inflammatoryMyofibroblastic tumor of the liver［J］. Acad J Gastroenterol Hepatol， 2020， 2（1）： 1-4. DOI： 10.33552/ajgh.2020.02.000527.

［23］COSTA CM， NETO JS， BENAVIDEZ MR， et al. Liver transplantation for hilar inflammatory myofibroblastic tumor： Case report and review of the literature［J］. Pediatr Transplant， 2022： e14445. DOI： 10.1111/petr.14445.

收稿日期：

2022-11-21；錄用日期：2022-12-08

本文編輯：王亞南

引證本文：

XIE HY， ZHOU ZY， SHAO GX，? et al.

Liver transplantation for treating refractory hepatic inflammatory myofibroblastic tumor： A case report［J］. J Clin Hepatol， 2023， 39（7）： 1673-1677.

解鴻躍， 周喆聿， 邵光鑫，? 等.

肝移植治療難治性肝炎性肌纖維母細(xì)胞瘤1例報(bào)告

［J］. 臨床肝膽病雜志， 2023， 39（7）： 1673-1677.