朱戈，何崇儒，薛晨晨，傅夏威，汪滋民

［1.海軍軍醫(yī)大學(xué)第一附屬醫(yī)院（長海醫(yī)院），上海 200433；2.上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬第九人民醫(yī)院，上海200001］

布魯菌病是全球最常見的細(xì)菌性人畜共患疾病，2020 年我國布魯菌病發(fā)病率為3.37/10 萬人［1］。布魯菌可導(dǎo)致全身感染，表現(xiàn)為發(fā)熱、多汗、乏力等；部分患者有局部感染，累及骨關(guān)節(jié)最常見，表現(xiàn)為骶髂關(guān)節(jié)、髖、膝肩關(guān)節(jié)的游走性疼痛，也可表現(xiàn)為脊柱炎、周圍關(guān)節(jié)炎、骨髓炎等［2］。國內(nèi)外肩關(guān)節(jié)布魯菌病的相關(guān)報告罕見，尚無合并肩袖損傷的病例，因此本文報告1 例肩關(guān)節(jié)布魯菌病合并肩袖損傷的病例。

1 病例資料

患者，男，65 歲。因“左肩疼痛伴活動受限4個月余，加重伴腫脹1 個月”入院。患者4 個月前無明顯誘因感左肩疼痛伴活動受限。在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院接受肩關(guān)節(jié)封閉注射（具體藥物不詳）治療，疼痛稍緩解。1 個月前左肩疼痛加重伴腫脹，發(fā)熱38℃。行MRI檢查示：左肩三角肌下滑囊及關(guān)節(jié)腔積液。予以肩關(guān)節(jié)穿刺，抽出黃色渾濁關(guān)節(jié)液，遂給予抗生素治療（具體不詳），治療后體溫恢復(fù)正常，疼痛緩解，4 d后癥狀復(fù)發(fā)至本院就診?；颊呒韧? 型糖尿病史，入院血糖正常。查體：左肩關(guān)節(jié)明顯腫脹，觸診皮溫升高，可觸及三角肌下波動感，壓痛明顯。左肩任意方向的運動均可誘發(fā)難以忍受的疼痛，激發(fā)試驗無法配合。疼痛導(dǎo)致左肩活動度顯著降低，左肩主動外展0°～15°，外旋0°～15°。內(nèi)旋可觸及S1椎體。輔助檢查：白細(xì)胞4.0×109/L，淋巴細(xì)胞0.7×109/L，紅細(xì)胞3.0×1012/L，C 反應(yīng)蛋白100 mg/L 血沉75 mm/H。MRI 示：左肩肩袖損傷，三角肌下滑囊及關(guān)節(jié)腔內(nèi)大量積液（圖1a）。三角肌下滑囊穿刺抽出黃色渾濁關(guān)節(jié)液約40 ml，關(guān)節(jié)液常規(guī)：細(xì)胞數(shù)13 520×106/L，其中有核細(xì)胞數(shù)6 500×106/L；細(xì)菌涂片革蘭染色及抗酸染色均為陰性，細(xì)菌培養(yǎng)及結(jié)核桿菌培養(yǎng)均為陰性。初步診斷為左肩肩袖損傷，左肩化膿性關(guān)節(jié)炎，2 型糖尿病。

圖1 患者，男，65 歲。1a: 術(shù)前1 個月肩關(guān)節(jié)MRI 示三角肌下滑囊及關(guān)節(jié)腔積液，肩袖部分損傷；1b: 術(shù)中關(guān)節(jié)鏡下顯示盂肱關(guān)節(jié)內(nèi)滑膜被覆膿苔，滑膜增生；1c: 術(shù)中關(guān)節(jié)鏡下顯示肩袖巨大撕裂，肩峰下滑膜顯著增生（已清理肩峰下滑膜），滑膜及肩袖覆蓋白色膿苔；1d: 病理示滑膜組織見大量淋巴細(xì)胞及中性粒細(xì)胞浸潤，局部可見壞死，伴肉芽組織形成（HE 染色×200）；1e: 肩袖修補(bǔ)術(shù)后1 年MRI 示肩袖覆蓋良好。Figure 1.A 65-year-old male.1a:MRI 1 month before surgery showed effusion of subdeltoid bursa and the capsule with partial injury of rotator cuff.1b:Intraoperative arthroscopy showed that the synovial membrane in glenohumeral joint was covered with pus moss,accompanied synovial hyperplasia.1c:Intraoperative arthroscopy showed huge tear of rotator cuff,significant hyperplasia of subacromial synovium(subacromial synovium had been debrided),and the synovium and rotator cuff were covered with white pus moss.1d: Pathological examination showed a large number of lymphocytes and neutrophil infiltration in synovial tissue,local necrosis,and granulation tissue formation(HE staining×200).1e:MRI showed good coverage 1 year after rotator cuff repair.

手術(shù)方法：全麻成功后取側(cè)臥位，向后成角30°使肩甲盂垂直于地面，使用肩關(guān)節(jié)牽引架將肩關(guān)節(jié)外展45°，并沿肢體長軸方向牽引。常規(guī)消毒、鋪無菌單。先行三角肌下滑囊穿刺術(shù)，抽出黃色渾濁液體約30 ml，送細(xì)菌、真菌、結(jié)合桿菌培養(yǎng)及涂片鏡檢，并行二代測序檢查。建立后方入路作為觀察入路，置入關(guān)節(jié)鏡見關(guān)節(jié)腔內(nèi)充滿淡黃色渾濁關(guān)節(jié)液，沖洗后見：關(guān)節(jié)囊及肩峰下滑囊均覆蓋白色膿苔，肩峰下滑膜顯著增生，巨大肩袖損傷，回縮至肩甲盂，肩袖質(zhì)量差，脂肪浸潤嚴(yán)重（圖1b,1c），建立前方入路及外側(cè)入路，以髓核鉗在不同部位取滑膜組織送病理檢查及培養(yǎng)，以刨削和消融徹底清除被覆膿苔的滑膜，以大量生理鹽水沖洗關(guān)節(jié)腔。

病原學(xué)檢測及補(bǔ)充病史：術(shù)后第2 d 二代測序結(jié)果提示：布魯菌屬，相對豐度21.5%，序列數(shù)59。在感染科指導(dǎo)下調(diào)整培養(yǎng)基后，術(shù)后第4 d 關(guān)節(jié)液培養(yǎng)顯示羊布魯菌，術(shù)后第7 d 組織培養(yǎng)顯示羊布魯菌。病理報告提示：符合慢性化膿性滑膜炎表現(xiàn)（圖1d），其余病原體培養(yǎng)及涂片檢查均為陰性。明確病原菌后進(jìn)行流行病學(xué)調(diào)查，得知患者常居地為江蘇省啟東市新安鎮(zhèn)，從事豬羊養(yǎng)殖，曾屠宰羊，有機(jī)會接觸病羊而患病。獲取關(guān)節(jié)液和滑膜組織后，術(shù)中使用頭孢呋辛鈉1.5 g。病原菌明確后經(jīng)感染科會診給予多西環(huán)素100 mg，2 次/d，口服；并聯(lián)合使用利福平600 mg，1 次/d，口服，共計6 周。

術(shù)后1 個月血沉及CRP 恢復(fù)正常水平，左肩疼痛及腫脹顯著緩解，外旋明顯改善。6 個月后行左肩關(guān)節(jié)鏡下肩袖修補(bǔ)術(shù)并指導(dǎo)康復(fù)鍛煉。術(shù)后1 年隨訪未出現(xiàn)感染復(fù)發(fā)表現(xiàn)，患肩外旋及外展功能顯著改善，復(fù)查MRI 顯示肩袖組織覆蓋良好，關(guān)節(jié)腔無明顯積液（圖1e）。

2 討 論

自2000 年起，我國畜牧業(yè)發(fā)展迅速，布魯菌病發(fā)病率的上升速度明顯增快［1］。骨關(guān)節(jié)是局部感染最常見的部位，臨床表現(xiàn)缺乏特異性，在非牧區(qū)極易誤診，初診誤診率可超過60%［2］。布魯菌導(dǎo)致肩關(guān)節(jié)感染時可表現(xiàn)為滑膜炎，除其他感染性疾病以外還需要與類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎、結(jié)核、色素沉著絨毛結(jié)節(jié)滑膜炎等鑒別［2,，3］。

肩關(guān)節(jié)化膿性關(guān)節(jié)炎最常見的致病菌為葡萄球菌屬及鏈球菌［4］，而布魯菌為革蘭陰性菌，因此抗生素的選擇大相徑庭。未經(jīng)有效抗生素治療的布魯菌病可能進(jìn)展為慢性感染，從而導(dǎo)致后續(xù)的診療更加困難。布魯菌病的病原菌檢出率很低，僅有11%，如不使用特殊培養(yǎng)基，培養(yǎng)時間往往需要2～3 周［5］。本研究中，二代測序在術(shù)后第2 d 即報告布魯氏菌感染，檢驗科調(diào)整培養(yǎng)方式后關(guān)節(jié)液和組織培養(yǎng)結(jié)果分別在術(shù)后第4 d 和術(shù)后第7 d 報告。因此二代測序檢測迅速且敏感性高，可為常規(guī)培養(yǎng)提供參考，并且對盡早采取針對性的抗生素治療有重要意義。

關(guān)節(jié)鏡清創(chuàng)是治療肩關(guān)節(jié)化膿性關(guān)節(jié)炎安全有效的方法，系統(tǒng)綜述顯示62%的化膿性關(guān)節(jié)炎經(jīng)單次清創(chuàng)后可治愈［6］。Wang 等［7］報道1 例類似的病例，該病例為青年男性，且肩袖完好，經(jīng)單次關(guān)節(jié)鏡清創(chuàng)沖洗術(shù)及后續(xù)抗生素治療后治愈。化膿性關(guān)節(jié)炎合并肩袖損傷時，可以選擇一期清創(chuàng)后修補(bǔ)或二期修補(bǔ)［8，9］。本病例因布魯菌有復(fù)發(fā)風(fēng)險，且患者有糖尿病史、肩袖撕裂范圍廣及剩余肩袖質(zhì)量差，因此決定分期處理肩袖，在本次清創(chuàng)沖洗清除感染后予以二期修補(bǔ)。

患者術(shù)前1 個月的MRI 顯示肩袖部分損傷，而關(guān)節(jié)鏡探查時發(fā)現(xiàn)巨大肩袖損傷，提示本次感染進(jìn)展迅速。通過本病例的診療，筆者總結(jié)以下經(jīng)驗：在臨床實踐中除了常見的致病菌以外還需要考慮布魯菌病的可能性，仔細(xì)詢問牧區(qū)患者或動物制品相關(guān)從業(yè)者的流行病史，除了局部癥狀外還需要關(guān)注發(fā)熱、乏力、肝脾腫大等全身癥狀。術(shù)前建議復(fù)查MRI，了解關(guān)節(jié)內(nèi)結(jié)構(gòu)的最新狀態(tài)。二代測序可作為快速篩查病原體的有用工具，有助于該疾病的早期診斷和即時治療。