王苗苗，安秀青，楊金煜，盧巖松，歐宏宇，趙順云，劉林勛，阿吉德

（1.青海大學(xué) 研究生院，青海 西寧 810000；2.青海省人民醫(yī)院 普通外科，青海 西寧 810007）

方法：回顧性分析青海省人民醫(yī)院普通外科收治的1例肝兩型棘球蚴病混合感染伴腹壁膿腫及竇道形成患者的臨床資料及診治過(guò)程，并結(jié)合國(guó)內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)對(duì)該病的發(fā)生機(jī)制、臨床特點(diǎn)、疾病診斷及治療方案等進(jìn)行分析總結(jié)。

結(jié)果：患者為39歲藏族女性，因出現(xiàn)間斷上腹部脹痛不適1個(gè)月余，加重1周入院，影像學(xué)檢查提示肝細(xì)粒棘球蚴病、腹壁膿腫，術(shù)中與術(shù)后病理結(jié)果提示肝細(xì)粒棘球蚴病、肝多房棘球蚴病混合感染，行多肝段聯(lián)合切除術(shù)+腹壁竇道切除手術(shù)治療。術(shù)后腹部切口愈合良好，痊愈出院。患者術(shù)后長(zhǎng)期規(guī)律口服阿苯達(dá)唑治療，至今未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

結(jié)論：肝兩型棘球蚴同時(shí)感染是一種罕見(jiàn)的特殊類(lèi)型肝棘球蚴病，缺乏典型的臨床及影像學(xué)表現(xiàn)，該病呈浸潤(rùn)式增殖，不僅可以直接侵犯鄰近的組織結(jié)構(gòu)，還可以經(jīng)淋巴及血運(yùn)轉(zhuǎn)移到腹膜后和遠(yuǎn)隔器官如腦、肺等部位，故有“蟲(chóng)癌”之稱(chēng)，出現(xiàn)癥狀時(shí)多達(dá)中晚期；病理學(xué)檢查是其診斷金標(biāo)準(zhǔn)；目前國(guó)內(nèi)外尚無(wú)肝兩型棘球蚴病混合感染者的診治共識(shí)，就目前國(guó)內(nèi)外對(duì)于單種棘球蚴病診治指南中，對(duì)于有手術(shù)切除機(jī)會(huì)的患者應(yīng)積極手術(shù)治療，盡可能完整切除病灶并長(zhǎng)期口服阿苯達(dá)唑治療，防止復(fù)發(fā)。

棘球蚴病常見(jiàn)于我國(guó)西北、西南等牧區(qū)，我國(guó)西部地區(qū)棘球蚴病平均患病率為1.08%[1]，肝棘球蚴病分為兩種，即由細(xì)粒棘球絳蟲(chóng)感染所致肝囊型棘球蚴病和由多房棘球絳蟲(chóng)感染所致肝泡型棘球蚴病。肝細(xì)粒棘球蚴病，主要通過(guò)膨脹性生長(zhǎng)壓迫周?chē)M織器官，早期無(wú)明顯壓迫癥狀。肝多房棘球蚴病以出芽的方式或浸潤(rùn)式增殖，不僅可以直接侵犯鄰近的組織結(jié)構(gòu)，還可以經(jīng)淋巴及血運(yùn)轉(zhuǎn)移到腹膜后和遠(yuǎn)隔器官如腦、肺等部位，故有“蟲(chóng)癌”之稱(chēng)[2-4]。肝棘球蚴病的臨床診斷主要依賴(lài)于影像學(xué)檢查及免疫學(xué)檢測(cè)，影像學(xué)檢查主要依賴(lài)腹部彩超和CT，免疫學(xué)檢測(cè)方法主要是酶聯(lián)免疫吸附試驗(yàn)（ELISA）。根治性病灶切除仍被認(rèn)為是治療棘球蚴病的最佳手段[5-7]。肝棘球蚴病患者以單種棘球蚴感染為主，兩種棘球蚴混合感染者少見(jiàn)，僅占棘球蚴病患者的0.92%，而且肝兩型棘球蚴病混合感染型患者的診治較為復(fù)雜[8-9]。迄今為止，青海省人民醫(yī)院共收治5例肝兩型棘球蚴病混合感染同一器官的患者，其中同時(shí)出現(xiàn)侵犯腹壁并腹壁竇道形成的病例僅此1例。而且，國(guó)內(nèi)外關(guān)于此種類(lèi)型的個(gè)案報(bào)道較少。因此，本文主要介紹1例在青海省人民醫(yī)院普外科收住的肝兩型棘球蚴病混合感染并侵犯腹壁、腹壁竇道形成患者的診療經(jīng)過(guò)，旨在增加臨床醫(yī)生對(duì)晚期肝兩型棘球蚴病混合感染的認(rèn)識(shí)，并不斷完善疾病的治療方案[10]。

1 病例報(bào)告

患者 藏族女性，39歲。因“間斷性上腹部脹痛不適1個(gè)月余，加重1周”于2022年6月10日來(lái)青海省人民醫(yī)院就診。查體：患者全身皮膚、鞏膜無(wú)黃染，瞼結(jié)膜無(wú)蒼白，心肺未見(jiàn)明顯異常，腹微隆，腹壁臍上5.0 cm處見(jiàn)皮膚破潰并有膿液流出（圖1A），無(wú)腹壁靜脈曲張，未見(jiàn)胃腸蠕動(dòng)波，臍無(wú)紅腫及分泌物，腹式呼吸減弱，上腹部及臍周壓痛、反跳痛及肌緊張陽(yáng)性，余腹部無(wú)明顯壓痛及反跳痛，肝脾肋緣下未觸及，移動(dòng)性濁音陰性，腸鳴音3～5次/min。入院后實(shí)驗(yàn)室檢查：血常規(guī)：紅細(xì)胞5.98×1012/L，白細(xì)胞5.54×1012/L，血紅蛋白167 g/L，血小板240×109/L。肝功能：丙氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶9 U/L，天門(mén)冬氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶13 U/L，總膽紅素7.2 mol/L，直接膽紅素1.4 mol/L，間接膽紅素5.8 mol/L，白蛋白32.2 g/L，膽堿酯酶6 140 U/L。包蟲(chóng)ELISA實(shí)驗(yàn)陽(yáng)性。腹部彩超：肝內(nèi)異?；芈暎紤]包蟲(chóng)實(shí)變型。腹部CT：肝臟左葉及前間隙包蟲(chóng)合并感染，膈肌粘連，鄰近腹壁腫脹伴劍突下膿腫；肝右葉囊型包蟲(chóng)，肝內(nèi)散在鈣化灶（圖1B-C）。入院后診斷考慮肝囊型棘球蚴病、腹壁膿腫。術(shù)前評(píng)估：患者心肺功能正常，肝功能Child-pugh分級(jí)：A級(jí)（5分）。故于2022年6月20日在全麻下行多肝段聯(lián)合切除術(shù)+腹壁竇道切除術(shù)（圖1D-I）。術(shù)中可見(jiàn)：肝右前葉見(jiàn)一橢圓形囊性腫塊，大小約為10.0 cm×10.0 cm×10.0 cm，色白質(zhì)韌，表面光滑，與正常肝組織界限清楚，占據(jù)肝臟第Ⅵ、Ⅶ段，腫塊前壁與結(jié)腸、十二指腸漿膜粘連，符合肝細(xì)粒棘球蚴大體特征。肝左外葉見(jiàn)一不規(guī)則實(shí)性腫塊，大小約為5.0 cm×5.0 cm×5.0 cm，色白質(zhì)硬，表面凹凸不平，與正常肝組織界限清楚，占據(jù)肝臟第Ⅱ、Ⅲ段，腫塊與前腹壁粘連致密，符合肝多房棘球蚴大體特征。術(shù)中診斷：肝囊、泡混合感染型棘球蚴病、腹壁膿腫并竇道形成。決定行多肝段聯(lián)合切除術(shù)+腹壁竇道切除術(shù)。術(shù)后實(shí)施加速康復(fù)外科措施[11-12]?；颊哂谛g(shù)后7 d復(fù)查腹部CT：⑴ 多肝段聯(lián)合切除術(shù)+肝活檢術(shù)+腹腔粘連松解術(shù)+腹壁竇道切開(kāi)引流術(shù)后：術(shù)區(qū)脂肪間隙模糊，并積液及積氣；右下腹腹壁稍腫脹并少量滲出及積氣；⑵ 肝內(nèi)散在鈣化灶同前（圖1J）。術(shù)后第9天腹部切口愈合良好（圖1K），痊愈出院。術(shù)后病理：囊泡周?chē)?jiàn)纖維結(jié)締組織增生和炎性細(xì)胞浸潤(rùn)，形成大小不等結(jié)節(jié)（多房棘球蚴）黃色箭頭板層樣結(jié)構(gòu)清晰可見(jiàn)（細(xì)粒棘球蚴）（圖1L）?；颊咝g(shù)后長(zhǎng)期規(guī)律口服阿苯達(dá)唑治療，嚴(yán)格按照《肝兩型包蟲(chóng)病診斷與治療專(zhuān)家共識(shí)（2019版）》[7]標(biāo)準(zhǔn)執(zhí)行。

圖1 患者病情與治療相關(guān)圖片（白色箭頭表示腹壁膿腫竇道部位，藍(lán)色箭頭表示肝多房棘球蚴病灶部位，黃色箭頭表示肝細(xì)粒棘球蚴病灶部位） A：腹壁臍上5.0 cm處見(jiàn)皮膚破潰并有膿液流出；B-C：術(shù)前腹部CT；D-I：肝段聯(lián)合切除術(shù)+腹壁竇道切除術(shù)；J：術(shù)后腹部CT；K：術(shù)后切口外觀；L：術(shù)后病理（HE×200）

2 討 論

患者的術(shù)后病理切片中，囊泡周?chē)梢?jiàn)纖維結(jié)締組織增生和炎性細(xì)胞浸潤(rùn)，形成大小不等結(jié)節(jié)（多房棘球蚴），板層樣結(jié)構(gòu)清晰可見(jiàn)（細(xì)粒棘球蚴）。在病理金標(biāo)準(zhǔn)的指導(dǎo)下，可確診該患者為肝細(xì)粒棘球蚴和肝多房棘球蚴混合感染。而患者的術(shù)前診斷與術(shù)中、術(shù)后的診斷出現(xiàn)偏差，筆者總結(jié)分析如下。

在臨床工作中，肝棘球蚴病的術(shù)前診斷多參照雷光武等[13]提出的肝細(xì)粒棘球蚴病CT診斷標(biāo)準(zhǔn)，將肝細(xì)粒棘球蚴分為以下類(lèi)型：⑴ 單純囊腫型，CT平掃為肝內(nèi)囊性低密度灶，單發(fā)或多發(fā)，呈圓形或類(lèi)圓形，密度均勻，邊緣光滑，可伴囊壁、囊內(nèi)鈣化，增強(qiáng)后未見(jiàn)強(qiáng)化；⑵ 含子囊型，除具有單純囊腫表現(xiàn)外，在母囊內(nèi)可見(jiàn)更低密度的子囊，數(shù)量不等、大小不一，邊界清，子囊較多時(shí)呈車(chē)輪狀、蜂窩狀改變，增強(qiáng)囊內(nèi)及囊壁未見(jiàn)強(qiáng)化；⑶ 混合型，有多種病灶并存，可見(jiàn)鈣化型，亦可見(jiàn)含子囊型伴鈣化，增強(qiáng)后未見(jiàn)強(qiáng)化；⑷ 合并感染后表現(xiàn)，囊內(nèi)密度增高，囊壁增厚，增強(qiáng)后囊壁呈環(huán)形強(qiáng)化。肝多房棘球蚴病灶CT平掃圖像病灶表現(xiàn)為與周?chē)M織分界不清楚的不規(guī)則的低密度腫塊，形態(tài)不規(guī)則，大小變化較大，可為小的低密度結(jié)節(jié)，也可為數(shù)十厘米的巨大腫塊；增強(qiáng)后病灶無(wú)明顯強(qiáng)化，但因?yàn)橹車(chē)８闻K實(shí)質(zhì)強(qiáng)化而使病灶的邊界顯示得較為清楚，部分病灶可出現(xiàn)輕度強(qiáng)化。病灶內(nèi)可見(jiàn)液化壞死，表現(xiàn)為液性的更低密度區(qū)，壞死的形態(tài)范圍也大小及形態(tài)不一，病灶的實(shí)性部分內(nèi)可出現(xiàn)有診斷特征性的鈣化，表現(xiàn)為小圈狀、斑片、斑點(diǎn)、細(xì)顆粒狀鈣化。肝內(nèi)較大泡型棘球蚴病灶可呈“地圖狀”外觀，邊緣凹凸不平[14-16]。但是本例患者術(shù)前CT報(bào)告只發(fā)現(xiàn)囊型病灶，未診斷出泡型病灶大的原因可能有二：其一，泡型棘球蚴病病灶合并感染后內(nèi)部組織壞死徹底，并形成薄厚均勻的膿腫壁，故與囊型棘球蚴病難以鑒別。其二，囊泡混合型肝棘球蚴病實(shí)屬罕見(jiàn)，CT影像學(xué)介紹甚少，缺乏典型的CT影像特征，故此患者CT報(bào)告出現(xiàn)偏差。肝兩型棘球蚴病混合感染患者的手術(shù)治療應(yīng)在保證患者手術(shù)安全基礎(chǔ)上，盡可能行根治性手術(shù)清除所有病灶，并針對(duì)不同類(lèi)型患者采取個(gè)體化手術(shù)治療方案。所有行手術(shù)治療的混合感染者，術(shù)后需按照多房棘球蚴病診療規(guī)范繼續(xù)口服苯并咪唑類(lèi)藥物[7]。

棘球蚴病多侵犯于肝臟、肺、脾臟等器官，侵犯腹壁的甚是罕見(jiàn)，該患者以腹壁膿腫及竇道經(jīng)久不愈就診，除此之外無(wú)其他不適癥狀。雖然病灶未侵犯肝內(nèi)大血管，但是已經(jīng)出現(xiàn)了較為嚴(yán)重的并發(fā)癥，腹壁膿腫及竇道的根治性切除是手術(shù)成功的關(guān)鍵之一[17-20]。如病灶切除范圍不夠則會(huì)導(dǎo)致術(shù)后棘球蚴病灶復(fù)發(fā)，而切除范圍過(guò)大又會(huì)出現(xiàn)肝臟剩余體積不足及腹壁缺損較大，術(shù)后影響腹壁切口的愈合，更有甚者可能會(huì)引起更多更復(fù)雜的術(shù)后并發(fā)癥[21-24]。因此，該患者的手術(shù)方案需要綜合考慮，既要手術(shù)切除所有病灶，也要盡可能地減少術(shù)后并發(fā)癥。由于肝棘球蚴病屬感染性寄生蟲(chóng)病，若術(shù)中手術(shù)切除病灶不徹底，極易導(dǎo)致術(shù)后的殘余病灶復(fù)發(fā)，所以該患者既要保證手術(shù)安全切除范圍>1.0 cm，也要保留足夠的正常腹壁組織（缺損橫徑<3 cm）和血供[25-26]。以此為基礎(chǔ)，筆者通過(guò)充分的術(shù)前評(píng)估、精準(zhǔn)的手術(shù)預(yù)判及精確的術(shù)后管理，最終使得患者痊愈出院，未出現(xiàn)任何并發(fā)癥。

綜上所述，對(duì)于肝棘球蚴病混合感染的患者而言，精準(zhǔn)的術(shù)前診斷為評(píng)估患者病情，制定個(gè)體化治療方案、術(shù)中治療及術(shù)后并發(fā)癥預(yù)防策略提供更好的依據(jù)和參考[27-28]。其次，治療肝兩型棘球蚴病混合感染伴腹壁侵犯、竇道形成的病例雖然罕見(jiàn)，但總體治療原則與細(xì)粒棘球蚴或多房棘球蚴單純感染病例一致。對(duì)于病灶侵犯腹壁、竇道形成后經(jīng)久不愈的患者，術(shù)中需考慮病灶、竇道及腹壁膿腫的根治性切除及在根治性切除棘球蚴病灶的基礎(chǔ)上盡可能修補(bǔ)腹壁缺損，減少術(shù)后并發(fā)癥[29-30]。此外，此類(lèi)患者的遠(yuǎn)期預(yù)后還需做到阿苯達(dá)唑藥物的規(guī)范治療和定期隨訪。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：王苗苗負(fù)責(zé)病例資料收集、相關(guān)文獻(xiàn)收集及撰寫(xiě)文章；阿吉德、趙順云負(fù)責(zé)手術(shù)操作、提供圖片及文章修改；安秀青、楊金煜、盧巖松負(fù)責(zé)文獻(xiàn)收集及文章修改；歐宏宇、劉林勛負(fù)責(zé)病例資料收集、文章修改。