王紫旭,劉濤,唐晟杰,周海寧

610075 成都,成都中醫(yī)藥大學(xué) 醫(yī)學(xué)與生命科學(xué)學(xué)院(王紫旭);629099 四川 遂寧,遂寧市中心醫(yī)院 胸外科(劉濤、唐晟杰、周海寧)

異位甲狀旁腺腺瘤是一種罕見(jiàn)的良性腫瘤,常引起反復(fù)發(fā)作的尿路結(jié)石、骨痛、骨折、精神異常等原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥(primary hyperparathyroidism, PHPT)相關(guān)的臨床癥狀[1]。本文報(bào)道1例臨床癥狀無(wú)明顯特異性,主要表現(xiàn)為吞咽困難的食管旁異位甲狀旁腺腺瘤,擬通過(guò)分析和總結(jié)為該類疾病的臨床診治提供參考。

1 病例資料

患者,女,43歲,因“反復(fù)吞咽困難1+年,加重1周”于2020年3月就診于我院?；颊哂?+年前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)反復(fù)吞咽困難,未行特殊治療。1周前感吞咽困難加重,到我院胸外科就診。否認(rèn)家族性遺傳病史,既往史無(wú)特殊。體格檢查:頸軟,氣管居中,頸部未觸及腫大淋巴結(jié)及異常占位。頸胸部CT示:食管上段(T1～T3水平)管壁區(qū)域可見(jiàn)低密度軟組織影,截面約1.5 cm×2.0 cm,增強(qiáng)病灶不均勻強(qiáng)化,局部與食管分界欠清,考慮食管腫瘤可能(圖1)。電解質(zhì):血鈣2.71 mmol/L(正常值2.08～2.8 mmol/L)、血磷 0.78 mmol/L(正常值 1～1.94 mmol/L)。其它輔助檢查:甲狀腺功能(-)、生化功能(-)、心肌標(biāo)志物(-)、腫瘤標(biāo)志物(-)。胃鏡檢查示:食管黏膜完整光滑,食管上段黏膜隆起,考慮食管外壓性病變(圖2)。初步考慮食管腫瘤:食管平滑肌瘤？食管間質(zhì)瘤？其它？因病變位置較高,超聲胃鏡未完成。多學(xué)科討論后建議穿刺活檢明確性質(zhì),遂在超聲引導(dǎo)下行病變穿刺活檢術(shù)。患者穿刺后當(dāng)日出現(xiàn)頸部劇烈腫脹、疼痛不適,伴呼吸困難。行急診頸部CT檢查示:頸胸部(左側(cè)頜下-雙側(cè)頸根部-左側(cè)鎖骨上窩-上縱隔)新增軟組織腫脹并絮狀滲出,軟組織間隙積液,鄰近血管包饒,部分血管受壓管徑變細(xì),氣管受壓右移,管腔稍變窄,軟組織腫脹區(qū)CT值12～46 HU,考慮出血(圖3)。給予止血,吸氧等治療后,患者病情逐漸穩(wěn)定。3月后,待頸部血腫吸收,全麻下在左側(cè)胸鎖乳突肌前方,經(jīng)頸部橫切口行食管腫瘤探查切除術(shù),見(jiàn)病變位于頸段食管肌層壁外,鄰近左頸總動(dòng)脈、左鎖骨下動(dòng)脈包繞,呈橢圓狀,大小約2.0 cm×2.0 cm×1.5 cm,紫褐色,包膜完整,表面光滑,推擠食管肌層,與周圍組織界限尚清晰,完整切除腫瘤,確認(rèn)食管黏膜完整。病理檢查示:甲狀旁腺腺瘤伴出血囊性變(圖4)。術(shù)后患者吞咽困難消失,甲狀旁腺激素(parathyroid hormone,PTH)和血清鈣均正常。門診隨訪1年余,恢復(fù)良好。

圖1 患者穿刺前頸胸部增強(qiáng)CT圖像

圖2 胃鏡檢查結(jié)果

圖3 患者穿刺后頸胸部增強(qiáng)CT圖像

圖4 患者術(shù)后組織病理學(xué)檢查

2 討 論

PHPT是一種常見(jiàn)的內(nèi)分泌疾病,其特征是PTH異常和高鈣血癥,其中80%～85%由良性甲狀旁腺腺瘤引起,由異位甲狀旁腺腺瘤引起的病例不到5%[2]。PHPT包括無(wú)癥狀型、腎型、骨腎型、骨型和伴高鈣危象型,無(wú)癥狀型病例多因體檢或其他疾病就診行常規(guī)檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)頸部腫物或血鈣升高等確診[3-4]。甲狀旁腺腺瘤應(yīng)根據(jù)血鈣、血磷、堿性磷酸酶等實(shí)驗(yàn)室檢查,結(jié)合超聲、CT、MRI進(jìn)行診斷[5],懷疑異位甲狀旁腺腺瘤時(shí),可聯(lián)合99mTcm-MIBI核素顯像對(duì)亢進(jìn)的病灶行定位診斷,對(duì)于大小范圍在150 mg～8 g的腫瘤敏感性在90%以上[1,6]。異位甲狀旁腺腺瘤常見(jiàn)于甲狀旁腺切除術(shù)后復(fù)發(fā)PHPT的病例[7],可停留在胚胎期間下降途徑中的任何部位,多異位于縱隔、胸腺內(nèi)、甲狀腺內(nèi)、食管后、頸動(dòng)脈鞘等[8-10]。其中食管旁異位甲狀旁腺腺瘤非常罕見(jiàn),在一項(xiàng)231例PHPT的調(diào)查中,食管旁異位甲狀旁腺僅占其中異位甲狀旁腺的2.7%[11]。在本病例中,患者以進(jìn)行性吞咽困難為首發(fā)癥狀,實(shí)驗(yàn)室檢查僅表現(xiàn)血磷輕微降低的不典型臨床表現(xiàn)[12]。CT檢查表現(xiàn)為食管上段管壁邊緣低密度軟組織影。胃鏡見(jiàn)食管黏膜完整光滑,食管上段黏膜隆起。異位甲狀旁腺腺瘤罕見(jiàn)位于食管旁,輔助檢查都缺乏特異性,且排除既往甲狀旁腺切除術(shù)后復(fù)發(fā),故易誤診為食管腫瘤。診斷該病需充分結(jié)合PHPT相關(guān)臨床癥狀、實(shí)驗(yàn)室檢查、核素影像等檢查手段。由于各種檢查仍有其局限性,確診異位甲狀旁腺腺瘤需依賴組織病理學(xué)檢查。手術(shù)切除是異位甲狀旁腺腺瘤的最佳治療方式,對(duì)于PHPT伴高鈣危象的患者,需將血鈣水平降至安全水平后再行病變切除,避免鈣磷代謝紊亂[13]。術(shù)前的良好定位是手術(shù)成功的關(guān)鍵,可采用術(shù)前放射性核素掃描聯(lián)合術(shù)中靜滴亞甲藍(lán)的方法定位異位甲狀旁腺腺瘤[14]。常用的手術(shù)方式是開放病灶探查術(shù),切除腺瘤及甲狀旁腺或僅切除瘤體。對(duì)于在胸骨后及前縱隔的異位甲狀旁腺腺瘤,據(jù)術(shù)中具體情況行開胸探查[15]。

綜上所述,由于PHPT的癥狀不典型,不應(yīng)在幾次陰性結(jié)果后,就否定PHPT的診斷。血鈣正?；蜷g歇升高同樣具有意義,應(yīng)反復(fù)測(cè)定。異位甲狀旁腺腺瘤由于其罕見(jiàn)的發(fā)病率,腺瘤位置變異大,診斷有一定難度。臨床醫(yī)生在面對(duì)有吞咽困難癥狀,檢查發(fā)現(xiàn)食管占位時(shí),需考慮到異位甲狀旁腺腺瘤等罕見(jiàn)情況,應(yīng)注意是否合并PHPT相關(guān)臨床癥狀,同時(shí)監(jiān)測(cè)血鈣、血磷和PTH水平,必要時(shí)完善99mTcm-MIBI核素顯像,避免誤診或漏診。

作者聲明：本文全部作者對(duì)于研究和撰寫的論文出現(xiàn)的不端行為承擔(dān)相應(yīng)責(zé)任;并承諾論文中涉及的原始圖片、數(shù)據(jù)資料等已按照有關(guān)規(guī)定保存,可接受核查。

學(xué)術(shù)不端：本文在初審、返修及出版前均通過(guò)中國(guó)知網(wǎng)(CNKI)科技期刊學(xué)術(shù)不端文獻(xiàn)檢測(cè)系統(tǒng)的學(xué)術(shù)不端檢測(cè)。

同行評(píng)議：經(jīng)同行專家雙盲外審,達(dá)到刊發(fā)要求。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

文章版權(quán)：本文出版前已與全體作者簽署了論文授權(quán)書等協(xié)議。