[摘要]目的 斷蒂是治療咽后壁瓣咽成形術(shù)后通氣障礙的主要手段，但目前對其治療效果及預(yù)后相關(guān)因素的討論有限。本研究旨在探討斷蒂治療改善咽成形術(shù)后通氣障礙和低鼻音的有效性，并分析影響術(shù)后并發(fā)癥出現(xiàn)的危險(xiǎn)因素。方法 回顧本單位咽后壁瓣咽成形術(shù)后通氣障礙采取斷蒂治療的腭裂患者，使用鼻通氣阻塞癥狀評估量表、語音評估表、鼻咽纖維鏡和頭顱側(cè)位片對患者術(shù)前術(shù)后的通氣、語音及相關(guān)因素進(jìn)行評估。使用鼻咽纖維鏡觀察患者通氣孔阻塞情況、腭咽閉合功能、咽側(cè)壁動(dòng)度，使用頭顱側(cè)位片評估患者上下顴骨關(guān)系及腺樣體大小。建立單因素和多因素Logistics回歸模型篩選影響術(shù)后出現(xiàn)持續(xù)性通氣障礙和高鼻音的預(yù)后因素。結(jié)果研究共納入63名患者。斷蒂治療術(shù)后56名患者（88.9％）通氣障礙嚴(yán)重程度有效降低，但其中20名患者（31.7％）仍在術(shù)后表現(xiàn)出中重度以上通氣障礙，手術(shù)年齡（P=0.023）和腺樣體肥大（P=0.003）與術(shù)后持續(xù)性通氣障礙顯著相關(guān)。39名術(shù)前低鼻音患者均在術(shù)后得到有效改善，11名患者（17.5％）在斷蒂術(shù)后出現(xiàn)輕度高鼻音，單側(cè)通氣孔堵塞（P=0.004）和BMI（P=0.027）可能是術(shù)后出現(xiàn)高鼻音的獨(dú)立影響因素。結(jié)論 斷蒂是改善咽后壁瓣咽成形術(shù)后通氣障礙和低鼻音的有效手段，但部分患者斷蒂后可能仍存在持續(xù)性通氣障礙及出現(xiàn)高鼻音。手術(shù)年齡和腺樣體肥大是斷蒂術(shù)后持續(xù)性通氣障礙的預(yù)后相關(guān)因素，單／雙側(cè)通氣孔阻塞和BMI是斷蒂術(shù)后出現(xiàn)高鼻音的相關(guān)因素。

[關(guān)鍵詞]咽成形術(shù)；通氣障礙；咽瓣術(shù)后斷蒂治療；高鼻音

[中圖分類號]R782.2[文獻(xiàn)標(biāo)志碼]A[doi]10.7518/hxkq.2024.2024218

先天性腭裂是人類最常見的顱頸面先天畸形，有10％-30％的腭裂患者在一期術(shù)后仍存在腭咽閉合不全（velopharyngealinsufficiency，VPI）。咽后壁瓣咽成形術(shù)（posterior pharyngeal flap，PPF）是糾正腭裂術(shù)后VPI的有效術(shù)式，通過連接軟腭和咽后壁，以機(jī)械封堵的形式有效縮小腭咽通氣孔徑，借助咽壁運(yùn)動(dòng)實(shí)現(xiàn)腭咽閉合。前期研究提示，14歲以下腭咽閉合率小于80％以及14歲以上腭咽閉合率小于90％是應(yīng)用PPF干預(yù)腭裂術(shù)后VPI的合理適應(yīng)證。

在語音功能改善的同時(shí)，腭咽氣道面積的大幅減小造成患者通氣功能較PPF術(shù)前出現(xiàn)不同程度的下降。文獻(xiàn)報(bào)道PPF術(shù)后氣道阻塞發(fā)生率為10％～60％，嚴(yán)重者可出現(xiàn)睡眠呼吸障礙，繼而導(dǎo)致異常頜面部生長發(fā)育甚至心腦血管疾病等風(fēng)險(xiǎn)。PPF術(shù)后通氣障礙的干預(yù)手段主要分為非手術(shù)治療和手術(shù)治療兩類。非手術(shù)治療包括持續(xù)正壓通氣、放置通氣孔支架、低劑量激光等，手段較多但均未在臨床常規(guī)應(yīng)用；手術(shù)治療包括斷蒂術(shù)和通氣孔開大術(shù)等，前者通過斷開軟腭和咽后壁的機(jī)械性連接，擴(kuò)大通氣道面積，改善通氣功能，是目前最為常用的PPF術(shù)后通氣障礙干預(yù)手段。

然而，目前關(guān)于PPF術(shù)后斷蒂治療效果評價(jià)的研究有限。斷蒂后可能出現(xiàn)通氣障礙改善不佳、腭咽閉合不全復(fù)發(fā)等問題，但其相關(guān)預(yù)后風(fēng)險(xiǎn)因素目前尚不明確。針對該問題，本研究全面回顧PPF斷蒂患者臨床資料，嘗試明確斷蒂治療PPF術(shù)后通氣障礙有效性和并發(fā)癥的相關(guān)因素，以期為更準(zhǔn)確地把握斷蒂適應(yīng)證提供指引。

1材料和方法

本研究獲得四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會批準(zhǔn)（批準(zhǔn)號：WCHSIRB-D-2017-104）。

1.1患者納入和排除標(biāo)準(zhǔn)

本研究納入2011年3月至2023年3月期間在四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院接受PPF斷蒂手術(shù)的腭裂患者。納入標(biāo)準(zhǔn)：1）咽瓣術(shù)后1年以上仍出現(xiàn)通氣障礙；2）斷蒂治療后隨訪周期≥1年，期間未采取干預(yù)通氣或語音的措施；3）術(shù)前術(shù)后通氣、語音及相關(guān)因素?cái)?shù)據(jù)完整。排除標(biāo)準(zhǔn)：1）綜合征型唇腭裂；2）認(rèn)知障礙；3）肌張力障礙；4）正頜手術(shù)史及頜面外傷史；5）存在口鼻瘺；6）全身系統(tǒng)性疾??；7）其他氣道疾病。

1.2手術(shù)方法

對于PPF術(shù)后1年以上、鼻通氣阻塞癥狀評估量表（nasal obstruction symptom evaluation，NO-SE）得分中度及以上且鼻咽纖維鏡（nasopharyn-geal fiberscope，NPF）觀察到通氣孔存在明確狹窄或閉鎖的患者予以PPF斷帶。全麻狀態(tài)下，緊貼咽后壁斷開咽瓣的蒂部，將咽瓣組織保留于軟腭鼻腔面，充分止血后關(guān)閉咽后壁及軟腭創(chuàng)面。

1.3樣本量計(jì)算

樣本量計(jì)算采用G-power軟件（Franz Faul，基爾大學(xué)，德國）。參照咽瓣術(shù)后通氣障礙同類研究中的效應(yīng)量中間值0.40，a水平為0.05，檢驗(yàn)效力為0.80，計(jì)算出本研究所需最小樣本量為50。

1.4數(shù)據(jù)收集

1.4.1通氣評估

采用NOSE量表對患者斷蒂術(shù)前和術(shù)后通氣狀況進(jìn)行評估，患者本人或家屬根據(jù)最近1個(gè)月患者的通氣情況對5個(gè)項(xiàng)目進(jìn)行打分，每個(gè)項(xiàng)目評分均為0-4分，依次代表“根本沒有”“很輕”“中等”“比較嚴(yán)重”和“非常嚴(yán)重”。將總分轉(zhuǎn)化為百分制計(jì)算，0為無通氣障礙，5～25為輕度通氣障礙，30～50為中度通氣障礙，55-75為重度通氣障礙，80-100為極端通氣障礙。

1.4.2語音評估

采取語音評估表對患者斷蒂術(shù)前和術(shù)后發(fā)音情況進(jìn)行評估，評估由兩位專業(yè)語音師獨(dú)立進(jìn)行，存在爭議的結(jié)果將進(jìn)行重新評估以達(dá)一致。語音評價(jià)標(biāo)準(zhǔn)包含23個(gè)聲母、38個(gè)韻母、4個(gè)聲調(diào)和1個(gè)中音，可得到患者鼻腔共鳴、鼻腔漏氣、構(gòu)音功能、語音清晰度四個(gè)方面的評估。高鼻音被分級為無、輕度、中度、重度，低鼻音被分為有和無。

1.4.3相關(guān)因素評估

相關(guān)因素包括患者的手術(shù)年齡、性別、身體質(zhì)量指數(shù)（body mass index，BlvU）、上下頜骨關(guān)系、腺樣體大小、通氣孔阻塞情況、咽側(cè)壁動(dòng)度、斷蒂術(shù)后隨訪時(shí)長。

年齡將根據(jù)氣道發(fā)育規(guī)律，即恒牙列中氣道容積普遍大于替牙列時(shí)期，將年齡分組為lt;12歲和≥12歲。

BMI根據(jù)體重（kg）除以身高平方（m2）計(jì)算，體質(zhì)偏瘦者BMIlt;18 kg/m2，體質(zhì)正常者BMI位于18～24 kg/m2之間，體質(zhì)偏胖者BMIgt;24 kg/m2。

上下頜骨關(guān)系和腺樣體大小將通過患者頭顱側(cè)位片進(jìn)行明確，上下頜骨關(guān)系分為安氏I類、安氏Ⅱ類、安氏Ⅲ類，腺樣體大小根據(jù)X線片中腺樣體厚度占鼻咽深度的比例計(jì)算，前者與后者之比大于0.6時(shí)，則認(rèn)為該患者存在腺樣體肥大。

鼻咽纖維鏡（奧林巴斯OTV-S1，奧林巴斯公司，日本）下通過患者發(fā)音和靜息狀態(tài)下觀察通氣孔阻塞情況、腭咽閉合功能、咽側(cè)壁動(dòng)度等，通氣孔阻塞分為雙側(cè)堵塞和單側(cè)堵塞（另一側(cè)通氣孔通暢）。腭咽閉合功能分為閉合完全（閉合100％）、臨界閉合（90％-100％）和閉合不全（≤90％）。咽側(cè)壁活動(dòng)度分為弱、中、好。

1.5數(shù)據(jù)分析

所有統(tǒng)計(jì)分析由SPSS 25.0軟件進(jìn)行。滿足正態(tài)分布的連續(xù)變量將采用t檢驗(yàn)進(jìn)行比較，采用平均值士標(biāo)準(zhǔn)差的方式表述，否則將采用非參數(shù)檢驗(yàn)，用中位數(shù)（四分之一位數(shù)，四分之三位數(shù)）表示。分類變量將采用卡方檢驗(yàn)及Fisher精確檢驗(yàn)，等級變量采用Mann-Whitney U檢驗(yàn)進(jìn)行分析，均用數(shù)量（百分?jǐn)?shù)）的形式表示。在單因素分析中，Plt;0.2的因素將被納人多因素分析中，進(jìn)一步通過邏輯回歸模型判斷影響作用，Plt;0.05被認(rèn)為具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2結(jié)果

本研究中共納入63名患者，斷蒂年齡平均數(shù)為12.9歲，中位數(shù)為11.0歲（6～41歲），平均隨訪時(shí)長為35 3個(gè)月，中位數(shù)為24.0個(gè)月（12-72月）。

斷蒂后，共56名（88.9％）患者經(jīng)NOSE評估顯示通氣障礙改善，即通氣障礙的嚴(yán)重程度下降超過1級，其中16名（254％）患者術(shù)后無通氣障礙，但20名（31.7％）患者術(shù)后仍存在中重度通氣障礙（表1）。

斷帶術(shù)前有39名患者（61.9％）出現(xiàn)低鼻音，24名（38.1％）無明顯鼻音，術(shù)后顯示39名患者的低鼻音均改善，11名患者（17.5％）術(shù)后出現(xiàn)輕度高鼻音和鼻漏氣。出現(xiàn)高鼻音的11名患者或家屬自覺語音清晰度較斷蒂術(shù)前無明顯退化，且鼻咽纖維鏡檢查均提示臨界腭咽閉合，因此均未接受進(jìn)一步干預(yù)（表2）。

單因素分析表明手術(shù)年齡（P=0.023）和腺樣體肥大（P=0.003）與斷蒂術(shù)后持續(xù)性通氣障礙顯著相關(guān)，而性別、通氣孔阻塞情況、BMI、上下頜骨關(guān)系、咽側(cè)壁動(dòng)度、術(shù)后隨訪時(shí)長與通氣情況不相關(guān)（表3、4）。多因素分析證實(shí)手術(shù)年齡是斷蒂術(shù)后發(fā)生持續(xù)通氣障礙的獨(dú)立相關(guān)因素（P=0.045），12歲以下的患者（66.0％）較12歲以上患者（34.0％）在術(shù)后出現(xiàn)持續(xù)性通氣障礙風(fēng)險(xiǎn)更大（表3）。在不同年齡組中考慮腺樣體大小的影響，發(fā)現(xiàn)腺樣體肥大是12歲以上患者斷蒂后發(fā)生持續(xù)通氣障礙的風(fēng)險(xiǎn)因素（P=0.023），而在12歲以下患者中無顯著影響（表5）。

將斷蒂術(shù)后出現(xiàn)高鼻音的單因素分析中Plt;0.2的因素（表6）納人多因素分析，提示單側(cè)通氣孔阻塞（P=0.004）和BMI（P=0.027）可獨(dú)立影響術(shù)后高鼻音的發(fā)生，而手術(shù)年齡、腺樣體肥大、上下頜骨關(guān)系、咽側(cè)壁動(dòng)度、術(shù)后隨訪時(shí)長與術(shù)后高鼻音出現(xiàn)無明顯相關(guān)關(guān)系（表6、7）。單側(cè)通氣孔阻塞患者（81.8％）斷蒂后出現(xiàn)高鼻音比例高于雙側(cè)通氣孔阻塞患者（18.2％）。BMIgt;24 kg/m2的患者在斷蒂術(shù)均未出現(xiàn)高鼻音，顯著低于BMI更低的患者。

3討論

對于一期腭裂手術(shù)后仍存在解剖異常的患者，咽后壁瓣咽成形術(shù)可通過縮小過大的腭咽面積，有效建立腭咽閉合。目前臨床上最常使用是Hogan的側(cè)方通氣孔控制法，插入直徑為4 mm的導(dǎo)管控制皮瓣兩側(cè)的側(cè)孔大小，有效平衡語音和通氣，然而通氣孔的彈性形變及術(shù)后軟組織的恢復(fù)具有個(gè)體差異性，因此術(shù)后仍會出現(xiàn)氣道阻塞、低鼻音等并發(fā)癥，其中嚴(yán)重的氣道阻塞會導(dǎo)致患者出現(xiàn)鼻炎、張口呼吸、睡眠呼吸暫停、顱面發(fā)育障礙等，嚴(yán)重降低患者的生存質(zhì)量。

前期本中心通過回顧大樣本的腭咽閉合不全的患者隊(duì)列，建立了腭裂術(shù)后腭咽閉合不全的管理流程。患者往往會根據(jù)自身對語音和通氣的考慮選擇就診時(shí)間，因此本院完成咽瓣手術(shù)的患者年齡從5-44歲不等，對于14歲以下腭咽閉合率低于90％的患者和14歲以上腭咽閉合率低于80％的患者，本中心會采取咽后壁瓣咽成形術(shù)治療。

目前，斷蒂手術(shù)治療較常用于改善咽瓣術(shù)后通氣障礙，3份研究中發(fā)現(xiàn)斷蒂手術(shù)對通氣障礙改善率在67％-100％，且91％-100％的患者在語音及腭咽閉合功能方面無明顯變化。然而，Por等發(fā)現(xiàn)11名斷蒂患者中8名通氣障礙癥狀有改善，3名咽瓣發(fā)生了再黏連；Prabhu等跟蹤1名斷蒂患者發(fā)現(xiàn)術(shù)后OSA癥狀并未減輕；Caouette-Laberge等在9名咽瓣完全斷開的病例中發(fā)現(xiàn)5例出現(xiàn)再粘連。

因此，本研究旨在進(jìn)一步評估斷蒂手術(shù)的手術(shù)效果，63名患者中56名患者（88.9％）咽瓣術(shù)后通氣障礙得到有效改善，術(shù)前低鼻音患者（100.0％）均得到了有效糾正。其中，52名患者（82.5％）仍可維持術(shù)前腭咽閉合完全以及鼻腔共鳴的狀態(tài)。經(jīng)分析和總結(jié)文獻(xiàn)發(fā)現(xiàn)可能有以下3個(gè)原因：首先，原咽瓣手術(shù)通過關(guān)閉咽后壁創(chuàng)面或瘢痕攣縮已持久性縮窄腭咽口，改變上氣道的解剖結(jié)構(gòu)；其次，軟腭后緣仍保留了游離的咽后壁瓣，在一定程度上保持了軟腭的長度；最后，在咽瓣手術(shù)后1年以上的時(shí)間里，患者個(gè)人的發(fā)音習(xí)慣可能在斷蒂術(shù)后仍進(jìn)一步保持。Katzel等對18名斷蒂患者研究發(fā)現(xiàn)，90％的患者語音未發(fā)生退化；Por等在研究中發(fā)現(xiàn)11名斷蒂患者術(shù)后5名（45 5％）出現(xiàn)腭咽閉合不全，聯(lián)合Furlow治療的患者術(shù)后出現(xiàn)腭咽閉合不全的可能性更低（15.4％）。本研究中發(fā)現(xiàn)11名（17.5％）患者在斷蒂術(shù)后出現(xiàn)腭咽臨界閉合，伴有輕度高鼻音，進(jìn)一步隨訪患者的主觀滿意度，發(fā)現(xiàn)11名患者或家屬均認(rèn)為發(fā)音相比于斷蒂術(shù)前無明顯退化，無需進(jìn)一步干預(yù)。

考慮到術(shù)后仍然存在通氣障礙的患者，因此進(jìn)行了危險(xiǎn)因素的分析，研究發(fā)現(xiàn)手術(shù)年齡和腺樣體肥大是關(guān)鍵因素。由表中數(shù)據(jù)分析可得，術(shù)后仍面臨通氣障礙的患者，其手術(shù)時(shí)年齡中位數(shù)（10歲）明顯低于未出現(xiàn)通氣障礙患者的手術(shù)年齡中位數(shù)（12.5歲）。這一現(xiàn)象很可能歸因于氣道容積會隨著生長發(fā)育進(jìn)程而發(fā)生變化，在兒童階段，軟組織生長速度往往超過氣道容積增長速度，這導(dǎo)致外界壓力如舌體較大時(shí)，更易引發(fā)氣道阻塞的風(fēng)險(xiǎn)增加；此外，研究指出，在恒牙列階段，氣道容積相較于替牙列時(shí)期會有所增大。研究表明，與咽瓣手術(shù)相關(guān)的阻塞性睡眠呼吸暫停（obstructive sleep apnea，OSA）的嚴(yán)重程度在兒童中往往高于成人。本研究數(shù)據(jù)也初步證實(shí)了手術(shù)年齡與斷蒂術(shù)后通氣障礙的不同發(fā)生率有關(guān)，小于12歲的患者發(fā)生率往往高于大年齡組。

腺樣體位于鼻咽頂壁和后壁交界處，一般在胚胎4個(gè)月時(shí)開始生長，在6-7歲時(shí)達(dá)到頂峰，8歲后開始逐漸減小，10～12歲完全退化。當(dāng)前研究表明，在部分成年人群體中，過度生長現(xiàn)象依然存在，會占據(jù)鼻咽通氣道容積，對于腭裂手術(shù)患者來說，這一現(xiàn)象可能進(jìn)一步加劇氣道障礙的風(fēng)險(xiǎn)。Abdel-Aziz等的研究明確指出，所有患有腺樣體肥大的患者在接受咽瓣手術(shù)后，均出現(xiàn)OSA。進(jìn)一步分析顯示，腺樣體大小與呼吸暫停低通氣指數(shù)（apnea hyponea index，AHI）呈正相關(guān)，即腺樣體越大，AHI值越高，呼吸障礙越嚴(yán)重。這些患者接受腺樣體切除術(shù)后，通氣障礙情況得到了顯著改善。由于腺樣體肥大的患者均在術(shù)后持續(xù)性發(fā)生通氣障礙，因此腺樣體肥大組無通氣障礙的患者人數(shù)為0，可能造成數(shù)據(jù)偏倚，多因素分析中無法得出有效結(jié)論。因此，這需要術(shù)前關(guān)注患者年齡、頭顱側(cè)位片和鼻咽纖維鏡結(jié)果，根據(jù)患者鼻咽道實(shí)際情況評估是否需要增加腺樣體切除術(shù)。

在手術(shù)治療使腭咽通氣道面積擴(kuò)大的情況下，11名（17.5％）患者在斷蒂術(shù)后出現(xiàn)了輕度高鼻音。通過因素分析發(fā)現(xiàn)，術(shù)前若患者存在單側(cè)通氣孔阻塞（另一側(cè)保持通暢）的情況，其術(shù)后出現(xiàn)高鼻音的概率會高于那些雙側(cè)通氣孔均阻塞的患者，從臨床的角度審視，斷蒂手術(shù)對于原本通暢的一側(cè)通氣孔而言，構(gòu)成了一定程度的過度干預(yù)。因此，針對單側(cè)通氣孔阻塞的患者來說，斷蒂手術(shù)并非是唯一或最優(yōu)的解決方案，在此情況下，可以考慮通氣孔開大或其他非手術(shù)治療方式，如持續(xù)氣道正壓通氣或植入氣道支架，同樣可能具有一定的改善作用。

肥胖一直是通氣障礙的危險(xiǎn)因素之一，相對于BMI正常水平，體重指數(shù)增加6 kg/m2，會導(dǎo)致OSA發(fā)生風(fēng)險(xiǎn)增加4倍。本研究結(jié)果并未發(fā)現(xiàn)其與唇腭裂患者術(shù)后通氣障礙的相關(guān)性，卻發(fā)現(xiàn)了其在一定程度上可能降低術(shù)后高鼻音的發(fā)生率。有文獻(xiàn)指出，肥胖能夠通過脂肪沉積以及脂肪組織的代謝活動(dòng)，影響上呼吸道解剖結(jié)構(gòu)，導(dǎo)致腭咽通氣道的面積減小，在一定程度上促進(jìn)腭咽閉合功能的改善。

本研究深入分析了所有接受斷蒂治療的患者在術(shù)前與術(shù)后的關(guān)鍵信息，但仍不可避免地存在一定的局限性。具體而言，患者選擇咽瓣術(shù)后進(jìn)行斷蒂治療的時(shí)間點(diǎn)，很大程度上基于其個(gè)人主觀意愿，盡管所有病例均滿足了術(shù)后至少一年的恢復(fù)期，且大多數(shù)患者的腭部及咽腔狀態(tài)已趨于穩(wěn)定。然而，鑒于患者間的個(gè)體化差異顯著，尚未能提煉出一個(gè)普適性的、適用于所有患者的最佳通氣障礙治療時(shí)間節(jié)點(diǎn)。為克服這一局限，本研究將繼續(xù)收集咽瓣術(shù)后通氣障礙的患者信息，并進(jìn)行前瞻性研究，旨在通過科學(xué)方法精確界定手術(shù)的最優(yōu)時(shí)機(jī)。與此同時(shí)，還將致力于擴(kuò)大研究樣本量，并豐富現(xiàn)有的統(tǒng)計(jì)維度，納入如一期腭裂的具體類型、所采用的手術(shù)方式、軟腭動(dòng)度等多因素，以及通過多導(dǎo)睡眠監(jiān)測等手段，對患者通氣障礙進(jìn)行更為客觀、全面的評估。這一系列舉措旨在為制定更為精準(zhǔn)有效的、可應(yīng)用于臨床工作的咽瓣術(shù)后通氣障礙治療策略。

斷蒂是改善咽瓣術(shù)后通氣障礙和低鼻音的有效手段，但部分患者斷蒂后可能仍存在持續(xù)性通氣障礙及出現(xiàn)高鼻音。手術(shù)年齡和腺樣體肥大是斷蒂術(shù)后持續(xù)性通氣障礙的預(yù)后相關(guān)因素，單／雙側(cè)通氣孔阻塞和BMI是斷蒂術(shù)后出現(xiàn)高鼻音的相關(guān)因素。

致謝：感謝四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院尹恒、吳敏老師對于語音的評估和診斷以及對本臨床實(shí)驗(yàn)的支持。

利益沖突聲明：作者聲明本文無利益沖突。