高慶峰，何耀華

(上海交通大學(xué)附屬第六人民醫(yī)院骨科，上海 200233)

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎(pigmented vilonodular synovitis，PVNS)是一組原因不明的發(fā)生于關(guān)節(jié)、滑膜、腱鞘及滑囊的慢性滑膜瘤樣增生性病變。其特點(diǎn)是關(guān)節(jié)、腱鞘、滑囊的滑膜增生，伴色素(含鐵血黃素)沉著，常有關(guān)節(jié)反復(fù)出血、腫脹。本病發(fā)病率約為1.8/1 000 000，易侵犯大關(guān)節(jié)，尤其是膝關(guān)節(jié)。本病發(fā)病機(jī)制不明，發(fā)病也很罕見，前交叉韌帶重建術(shù)后出現(xiàn)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎在臨床上的報道更是罕見。本文報道1例前交叉韌帶術(shù)后出現(xiàn)色素沉著絨毛性滑膜炎的罕見病例，通過此病例討論色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的發(fā)病誘因及其機(jī)制。

1 病例報告

江某，男，46歲，主因“右膝前交叉韌帶重建術(shù)后2年”于2013年2月入住上海交通大學(xué)附屬第六人民醫(yī)院要求行內(nèi)固定取出術(shù)。體格檢查:雙膝關(guān)節(jié)外形正常，活動正常，無內(nèi)外翻畸形存在，右膝關(guān)節(jié)略腫脹，積液征陽性，皮溫不高，lachman試驗(yàn)陰性，軸移試驗(yàn)陰性。術(shù)前MRI顯示:右膝前交叉韌帶重建術(shù)后，大量滑膜增生。入院第2天在全麻下行右膝內(nèi)固定取出術(shù)及滑膜清理術(shù)。術(shù)中關(guān)節(jié)腔內(nèi)有大量棕黃色滑膜組織增生，關(guān)節(jié)滑膜肥厚、充血、水腫，部分滑膜破裂，在關(guān)節(jié)內(nèi)呈縱形裂開，并有絨毛和皺襞形成。絨毛呈暗紅色或棕黃色，長者如珊瑚狀，短者增殖融合呈結(jié)節(jié)樣變，直徑1～3 cm不等。病理檢查結(jié)果:色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎?；颊咴?年前在上海交通大學(xué)附屬第六人民醫(yī)院骨科行前交叉韌帶重建術(shù)時，鏡下檢查膝關(guān)節(jié)并無滑膜炎病變?；颊咴谛g(shù)后嚴(yán)格按照康復(fù)計劃進(jìn)行鍛煉但膝關(guān)節(jié)一直腫脹，略疼痛，在本次行關(guān)節(jié)清理術(shù)后患者恢復(fù)良好，順利出院。典型病例影像學(xué)資料見圖1～8。

2 討 論

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎是1941年由Jaffe等［1］首先命名的，至今仍未明確其發(fā)病機(jī)制。總結(jié)各家之說大致出現(xiàn)過4種學(xué)說:a)類脂質(zhì)代謝紊亂;b)創(chuàng)傷及出血;c)炎癥;d)腫瘤樣變。色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎常隱匿起病，進(jìn)展緩慢，病程以3年內(nèi)較多，常以受累關(guān)節(jié)腫痛為首發(fā)癥狀。好發(fā)于四肢關(guān)節(jié)，大多單關(guān)節(jié)發(fā)病，以膝關(guān)節(jié)最常見。雖然前交叉韌帶術(shù)后的患者都會有不同程度的滑膜增生，但病理檢查都顯示為創(chuàng)傷性滑膜炎。Christopher等［2］回顧分析了50例關(guān)節(jié)外的PVNS的患者，只有2例存在明顯的創(chuàng)傷史。從病理組織學(xué)角度分析，PVNS的病理與創(chuàng)傷性滑膜炎不同，沒有證據(jù)說明兩者存在什么關(guān)聯(lián)。本例患者的術(shù)前檢查和最終病理檢查都證明是色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎而不是常見的創(chuàng)傷性滑膜炎。本例患者在行韌帶重建術(shù)后出現(xiàn)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的具體病因機(jī)制不詳，可能是因手術(shù)引起的創(chuàng)傷性出血及其脂質(zhì)(血細(xì)胞破壞所致)侵入而引起的一種反應(yīng)性增生性炎癥［3-5］。筆者建議如患者韌帶重建術(shù)后出現(xiàn)不明原因的關(guān)節(jié)持續(xù)腫脹和疼痛，不應(yīng)排除本病的發(fā)生。

［1］Jaffe HL，Lichtenstein L，Sutro CJ.Pigmented villonodular synovitis，bursitis and tenosynovitis［J］.Arch Pathol，1941(31):731-765.

［2］Somenhausen NS，F(xiàn)letcher CD.Diffuse-type giant cell tumor:clinicopathologic and immunohistochemical analysis of 50 cases with extraarticular disease［J］.Am J Surg Pathol，2000，24(4):479-492.

［3］武忠弼，楊光華.中華外科病理學(xué)［M］.北京:人民衛(wèi)生出版社，2002:2340-2342.

［4］Perka C，Lobs K，Zippel H，et al.Localized pigmented villonodular synovitis of the knee joint:neoplasm or reactive granuloma?A review of 18 cases［J］.Rheumatology，2000，39(2):172-178.

［5］Flandry F，Hughston JC.Pigmented Villonodular Synovitis［J］.J Bone Joint Surg(Am)，1987，69(6):942-949.