史玉泉 龔寶琪
病例報(bào)告
英夫利西單抗治療腸白塞病一例報(bào)告
史玉泉 龔寶琪
貝赫切特綜合征;胃腸疾??;抗體,單克?。徊±龍?bào)告;英夫利西單;腸白塞病
患者 男,18歲。主因反復(fù)口腔、陰部潰瘍伴腹痛1年,加重2 d,于2012年10月12日入院?;颊哂谌朐呵?年開始出現(xiàn)復(fù)發(fā)性口腔潰瘍,痛性,偶有陰囊部潰瘍,隨后出現(xiàn)腹痛,右上腹明顯,較為劇烈,伴腹脹,稀便,間斷發(fā)熱,體溫最高38℃,無惡心、嘔吐,無黏液膿血便,曾出現(xiàn)下肢痛性紅斑。先后就診于多家醫(yī)院查:血常規(guī)白細(xì)胞(WBC)13.6×109/L,中性粒細(xì)胞0.775,血紅蛋白(HGB)112 g/L,血小板(PLT)293×109/L;抗核抗體及抗中性粒細(xì)胞胞漿抗體均陰性;腫瘤標(biāo)志物正常;B超示升結(jié)腸腸壁增厚(考慮炎性病變);CT示升結(jié)腸壁增厚,周圍脂肪密度增高,并多發(fā)淋巴結(jié)腫大;立位腹平片示腸梗阻;結(jié)腸鏡示升結(jié)腸巨大潰瘍,病理黏膜組織活檢為壞死滲出,肉芽組織符合潰瘍,可見小血管炎改變。予醋酸潑尼松50 mg,每日1次,沙利度胺50 mg,每晚1次治療,3周后復(fù)查腸鏡見潰瘍明顯縮小。醋酸潑尼松逐漸減量至10 mg,每日1次后,患者再次出現(xiàn)腹痛,入住我院。既往體健。入院查體:體溫36.5℃,心率72次/min,呼吸16次/ min,血壓120/70 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa),發(fā)育正常,淺表淋巴結(jié)未觸及腫大,雙肺呼吸音清,未聞及干、濕啰音,心律齊,腹軟,右上腹壓痛,無反跳痛,未觸及包塊,肝脾肋下未觸及,無移動(dòng)性濁音,腸鳴音2次/min。完善檢查:血常規(guī)WBC12.68×109/L,HGB129 g/L,PLT310×109/L;肝腎功能未見異常;紅細(xì)胞沉降率27 mm/1h;C反應(yīng)蛋白86.6 mg/L,類風(fēng)濕因子<20 IU/mL;結(jié)核菌素試驗(yàn)陰性;血培養(yǎng)無細(xì)菌生長。腹部增強(qiáng)CT示回盲部及升結(jié)腸近段腸壁增厚,腸腔狹窄,伴腸周滲出及鄰近腸系膜多發(fā)增大淋巴結(jié)。結(jié)腸鏡示升結(jié)腸黏膜充血、水腫、出血、潰瘍,覆白苔,腸管變細(xì);橫結(jié)腸、降結(jié)腸、乙狀結(jié)腸及直腸黏膜片狀充血水腫。診斷:白塞病,腸道損害。繼續(xù)應(yīng)用醋酸潑尼松10 mg,每日1次,加用英夫利西單抗300 mg(5 mg/kg),每月1次,患者腹痛癥狀消失,2次后復(fù)查腸鏡見結(jié)腸潰瘍明顯好轉(zhuǎn),此后門診繼續(xù)應(yīng)用英夫利西單抗3次,患者病情平穩(wěn),醋酸潑尼松減量至5 mg,每日1次。
白塞病(Behcet’s disease,BD)是一種全身性、慢性、血管炎癥性疾病。以口腔和(或)生殖器潰瘍,皮膚病變及眼部損害最為常見,也可累及血管、神經(jīng)系統(tǒng)、消化道、關(guān)節(jié)、肺、腎、附睪等器官。BD治療以激素及慢作用藥為主,近年生物制劑治療本病報(bào)道增多。BD病因至今不明,目前認(rèn)為與感染、遺傳、自身免疫反應(yīng)及環(huán)境因素等有關(guān)?;顒?dòng)期的BD患者外周血中腫瘤壞死因子及可溶性腫瘤壞死因子受體增高。腸白塞病患者臨床表現(xiàn)以腹痛、腹瀉、便血或黑便等為主,消化道出血、腸穿孔是較常見的并發(fā)癥,內(nèi)鏡表現(xiàn)以回盲部潰瘍多見[1]。腫瘤壞死因子抑制劑最早應(yīng)用于類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、銀屑病關(guān)節(jié)炎、Crohn病等,逐漸擴(kuò)展至有嚴(yán)重并發(fā)癥的BD患者。Sfikakis等[2]分析認(rèn)為,腫瘤壞死因子抑制劑確實(shí)可以緩解BD患者的病情,尤其是用常規(guī)方法難以治療的患者,這些患者90%應(yīng)用英夫利西單抗。Yuriko等[3]報(bào)道單一應(yīng)用英夫利西單抗治療腸白塞病,C反應(yīng)蛋白降至正常,消化道潰瘍完全愈合。
腫瘤壞死因子抑制劑多用于治療白塞眼病,治療腸道病變報(bào)道少見。本例患者復(fù)發(fā)性口腔、陰部潰瘍,下肢結(jié)節(jié)紅斑,符合國際白塞病研究組診斷標(biāo)準(zhǔn)[4],合并消化道巨大潰瘍,激素及沙利度胺治療后病情反復(fù),經(jīng)英夫利西單抗治療后取得滿意療效,避免了手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)。
[1]張定國,林湫泠,王立生,等.成人腸白塞病臨床特征和內(nèi)鏡特點(diǎn)分析[J].中國全科醫(yī)學(xué),2013,16(2C):660-662.
[2]Sfikakis PP,Markomichelakis N,Alpsoy E,et al.Anti-TNF therapy in the management of Behcet’s disease-review and basis for recommendations[J].Rheumatology,2007,46(5):736-741.
[3]Yuriko M,Tadakazu H,Katsuyoshi M,et al.A case of intestinal Behcet's disease treated with infliximab monotherapy who successfully maintained clinical remission and complete mucosal healing for six years[J].Intern Med,2012,51(16):2125-2129.
[4]Criteria for diagnosis of Beh?et’s disease.International Study Group for Beh?et’s Disease[J].Lancet,1990,335(8697):1078-1080.
(2013-05-24收稿 2013-09-30修回)
(本文編輯 魏杰)
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10.3969/j.issn.0253-9896.2014.04.033
天津市第一中心醫(yī)院風(fēng)濕免疫科(郵編300192)