劉和謙 于德新張志強 謝棟棟 王 毅

張 濤 丁德茂 陳 磊 閔 捷 鄒 慈

安徽醫(yī)科大學(xué)第二附屬醫(yī)院泌尿外科（合肥 230601）

陰囊脂質(zhì)肉芽腫5例報告

劉和謙 于德新*張志強 謝棟棟 王 毅

張 濤 丁德茂 陳 磊 閔 捷 鄒 慈

安徽醫(yī)科大學(xué)第二附屬醫(yī)院泌尿外科（合肥 230601）

目的探討陰囊脂質(zhì)肉芽腫的臨床特征及診治，提高臨床醫(yī)生對陰囊脂質(zhì)肉芽腫的認識。方法 回顧性分析5例陰囊脂質(zhì)肉芽腫患者的臨床資料，復(fù)習(xí)相關(guān)文獻。結(jié)果本組5例患者均因陰囊進行性增大就診，結(jié)合相關(guān)輔助檢查，術(shù)前診斷考慮陰囊多發(fā)結(jié)節(jié)，并行手術(shù)切除。術(shù)后組織病理均提示陰囊脂質(zhì)肉芽腫，其中2例一年內(nèi)復(fù)發(fā)而再手術(shù)。結(jié)論陰囊脂質(zhì)肉芽腫是一種罕見的良性病變，其臨床表現(xiàn)、影像學(xué)應(yīng)與陰囊腫瘤相鑒別，確診需依賴組織病理學(xué)，手術(shù)切除為最佳治療方法。

肉芽腫; 陰囊

脂質(zhì)肉芽腫具有典型肉芽腫特點，是由巨噬細胞及其衍生的細胞（如上皮樣細胞，多核巨細胞）局限性浸潤和增生所形成的結(jié)節(jié)狀病灶，其本質(zhì)是一種對內(nèi)源性或外源性脂性物質(zhì)的炎癥反應(yīng)，屬于一種較為罕見的良性病變。目前未見相關(guān)流行病學(xué)報道，僅少量個案報道。其可出現(xiàn)在肺、肝臟、皮膚等全身各組織器官中，泌尿生殖系統(tǒng)較為少見，主要為睪丸附睪肉芽腫，而陰囊脂質(zhì)肉芽腫更為罕見，且常與陰囊腫瘤相混淆?，F(xiàn)回顧5例陰囊脂質(zhì)肉芽腫的臨床資料并結(jié)合相關(guān)文獻，總結(jié)臨床診療經(jīng)驗，匯報如下。

資料及方法

回顧2000年1月至2013年11月安徽醫(yī)科大學(xué)一附院和二附院收治的5例陰囊脂質(zhì)肉芽腫病例（見表1）。本組5例患者年齡28歲～47歲，平均38歲。發(fā)現(xiàn)時間7～30d，平均15.4d。患者均因陰囊進行性增大就診，均否認肺結(jié)核、結(jié)節(jié)病、梅毒及真菌感染病史，無輸精管、附睪、睪丸手術(shù)史，否認近期陰囊創(chuàng)傷。病程中無尿頻、尿急、尿痛等尿路刺激癥狀。查體：5名患者陰囊腫大，陰囊底部可觸及不同大小的實性包塊，形態(tài)不規(guī)則，較大者長徑約7cm，較小者長徑約4cm，質(zhì)地韌，無明顯觸痛，邊界不清，活動度差，雙側(cè)睪丸及附睪可觸及，未見明顯異常。輔助檢查：3例患者血常規(guī)見嗜酸性粒細胞（E）增高，最高達8.0%，尿常規(guī)、肝腎功能均未見明顯異常。胸片未見明顯異常，無肺結(jié)核相關(guān)表現(xiàn)。5例中，2例行盆腔CT平掃檢查，3例行陰囊超聲檢查（圖1為其中1例患者術(shù)前超聲結(jié)果）。術(shù)前診斷：陰囊多發(fā)結(jié)節(jié)。

表1 5例陰囊脂質(zhì)肉芽腫病例資料

圖1 陰囊彩超

結(jié) 果

5例患者均行“陰囊探查及腫塊切除術(shù)”，術(shù)中陰囊肉膜內(nèi)沿縱隔可觸及大小不等結(jié)節(jié)，相互串聯(lián)式融合，呈串珠樣或馬鈴薯根樣。并向陰莖腳處延伸，在球部與尿道海綿體粘連、固定。未侵及雙側(cè)睪丸、附睪。術(shù)后病理肉眼見灰黃灰褐不規(guī)則組織，切面灰黃質(zhì)韌，鏡下見大量多核巨細胞、上皮樣細胞、淋巴細胞、嗜酸性粒細胞浸潤（圖2為其中1例術(shù)后病理圖片）。術(shù)后隨訪3～42個月，1例術(shù)后一周出現(xiàn)切口感染，2例一年內(nèi)復(fù)發(fā)，再次手術(shù)切除。

討 論

圖2 組織病理學(xué)切片（HE ×400）

脂質(zhì)肉芽腫是一種巨噬細胞及其衍生細胞聚集形成的結(jié)節(jié)，常伴有其他炎癥細胞的出現(xiàn)，包括感染性肉芽腫、異物性肉芽腫及結(jié)節(jié)病性肉芽腫3類。陰囊脂質(zhì)肉芽腫多見于陰囊脂肪組織損傷后的肉芽腫反應(yīng)，具有典型肉芽腫特點，其內(nèi)可見多核巨細胞、淋巴細胞浸潤，纖維滲出及少量壞死[1,2]。多數(shù)病人有異物注射、外傷、凍傷、擠壓傷、睪丸扭轉(zhuǎn)等病史。而該組5名患者均否認肺結(jié)核、真菌感染、外源性藥物注射、陰囊創(chuàng)傷及結(jié)節(jié)病病史，無明顯病因或誘因，考慮為原發(fā)陰囊脂質(zhì)肉芽腫。

目前，原發(fā)陰囊脂質(zhì)肉芽腫發(fā)病機制尚不明確，主要為過敏反應(yīng)假說，Matsuda等[3]研究發(fā)現(xiàn)在肉芽腫及患者外周血中酸性粒細胞數(shù)目增多，隨后多篇文獻均報道陰囊肉芽腫內(nèi)及外周可見大量嗜酸性粒細胞[4-6]。本組病變中病理可見重度嗜酸性粒細胞浸潤，3例外周血中嗜酸性粒細胞比例升高，支持過敏反應(yīng)學(xué)說，余2例外周血中嗜酸性粒細胞較少，可能病程較短，屬病變早期改變。此外，有學(xué)者取肉芽腫組織及病人血清進行細胞培養(yǎng)，找到細菌和病毒小體，并提出發(fā)病機制可能與細菌病毒感染有關(guān)的觀點，但目前尚無相關(guān)文獻報道，尚待進一步驗證。本組案例中1例術(shù)后出現(xiàn)感染，不排除此因素影響可能。

陰囊脂質(zhì)肉芽腫臨床表現(xiàn)為陰囊無痛性包塊，生長速度快，缺乏特異性臨床表現(xiàn)，而特殊形狀的生長方式為其較為典型的特征，其多呈左右對稱的Y型生長[7]。本組病例肉芽腫總體形狀類似Y型，符合上述特征。正常陰囊在兒童時期含大量皮下脂肪，在第二性征發(fā)育后消失，而Shafik和Olfat[8]研究發(fā)現(xiàn)，在兩睪丸、陰莖底部及會陰之間，存在連續(xù)的脂肪組織，這可能與原發(fā)陰囊肉芽腫呈Y型生長特點有關(guān)。

陰囊脂質(zhì)肉芽腫的臨床診斷主要依賴輔助檢查，其中陰囊超聲是重要的檢查手段，在發(fā)現(xiàn)包塊、鑒別良惡性和區(qū)分附睪病變方面具有重要意義[2]。超聲檢查可見包塊邊界不清，形態(tài)不規(guī)則，內(nèi)見裂隙樣改變，回聲不均勻，這是由于在超聲聲阻抗在水脂肪或脂肪水交界處不同引起。此外，盆腔CT或MRI平掃檢查，可清楚顯示包塊在陰囊內(nèi)位置，明確有無睪丸、附睪及輸精管浸潤，這對腫塊與陰囊腫瘤或附睪急性炎癥等鑒別有一定意義[6]。

陰囊脂質(zhì)肉芽腫主要需與陰囊結(jié)核性肉芽腫、陰囊腫瘤及精子肉芽腫相鑒別。（1）結(jié)核性肉芽腫常伴有其他結(jié)核菌感染癥狀，發(fā)生于菌量較少、毒力較弱及機體抵抗力較差的患者，且隨著病程延續(xù)，陰囊結(jié)核可與皮膚粘連，形成寒性膿腫或破潰成經(jīng)久不愈的竇道，輸精管常增粗變硬呈串珠狀，觸診可及大小不等的硬結(jié)。超聲常見不均勻回聲，病理學(xué)常在其中央見典型干酪樣壞死[9]。本組患者既往均無肺結(jié)核感染證據(jù)，且病理未見明顯干酪樣壞死，可排除結(jié)核性肉芽腫可能。（2）陰囊腫瘤多為表面光滑的無痛性腫塊，質(zhì)地硬，生長緩慢，腫瘤指標可見增高，偶可觸及腹股溝淋巴結(jié)腫大，超聲或CT等輔助檢查可見陰囊內(nèi)實質(zhì)腫物，組織病理可明確診斷[10]。（3）精子肉芽腫是精子外溢至間質(zhì)引起炎性反應(yīng)形成，為異物肉芽腫，多見于輸精管手術(shù)及陰囊外傷，主要位于睪丸旁及附睪，以附睪尾部最多見，疾病早期病理切片下可見少量精子，疾病早期CT下表現(xiàn)為病灶呈結(jié)節(jié)樣強化并可伴有附睪腫脹、鞘膜積液及精索靜脈曲張等征象，后期可出現(xiàn)環(huán)形強化結(jié)節(jié)表現(xiàn)[11]。

陰囊脂質(zhì)肉芽腫的確診依賴于組織病理學(xué)，手術(shù)切除后組織病理見大量多核巨細胞、上皮樣細胞、淋巴細胞、嗜酸性粒細胞浸潤，局部脂肪壞死等典型表現(xiàn)，免疫組化見CD68、UCHC-1及CD20陽性可進一步明確[12]。此外，Terada等[13]在原發(fā)陰囊肉芽腫病理中發(fā)現(xiàn)廣泛壞死，考慮缺血引起，應(yīng)注意與結(jié)核性肉芽腫的干酪樣壞死鑒別。而Hirokawa等[14]認為，細針穿刺活檢術(shù)對明確診斷陰囊脂質(zhì)肉芽腫及與陰囊腫瘤鑒別有重要作用，但穿刺活檢術(shù)是否增加腫瘤種植或轉(zhuǎn)移風(fēng)險目前尚無定論。

目前，手術(shù)切除腫塊是可能治愈陰囊脂質(zhì)肉芽腫的主要方法，術(shù)中需注意切盡腫物，避免殘留，防止復(fù)發(fā)，預(yù)后應(yīng)良好，但目前陰囊脂質(zhì)肉芽腫的研究報道較少，有待病例數(shù)的積累，評估手術(shù)切除預(yù)后及提高診療水平。

綜上所述，目前陰囊脂質(zhì)肉芽腫屬于良性病變，臨床醫(yī)生需注意將其與陰囊腫瘤、結(jié)核、附睪炎等疾病相鑒別，組織病理學(xué)手段是明確診斷的最有效方法。其治療以手術(shù)切除為主，手術(shù)切除徹底是良好預(yù)后的重要保障，術(shù)后需要進行密切隨訪。

1 Terada T, Minami S, Onda H,et al. Primary sclerosing lipogranuloma with broad necrosis of the scrotum.Pathol Int2003; 53(2): 121-125

2 Jung SE, Lee JM, Kang CS,et al. Sclerosing lipogranuloma of the scrotum: sonographic findings and pathologic correlation.J Ultrasound Med2007; 26(9): 1231-1233

3 Matsuda T, Shichiri Y, Hida S,et al. Eosinophilic sclerosing lipogranuloma of the male genitalia not caused by exogenous lipids.J Urol1988; 140(5): 1021-1024

4 Watanabe K, Hoshi N, Baba K,et al.Immunohistochemical profile of primary sclerosing lipogranuloma of the scrotum: report of five cases.Pathol Int1995; 45(11): 854-859

5 Hirokawa M, Monobe Y, Shimizu M,et al. Sclerosing lipogranuloma of the scrotum: report of a case with f ne needle aspiration biopsy f ndings.Acta Cytol1998; 42(5): 1181-1183

6 Motoori K, Takano H, Ueda T,et al. Sclerosing lipogranuloma of male genitalia: CT and MR images.J Comput Assist Tomogr2002; 26(1): 138-140

7 Bussey LA, Norman RW, Gupta R. Sclerosing lipogranuloma: an unusual scrotal mass.Can J Urol2002; 9(1): 464-1469

8 Shaf k A, Olfat S. Scrotal lipomatosis.Br J Urol1981; 53(1): 50-54

9 Jung YY, Kim JK, Cho KS. Genitourinary tuberculosis: comprehensive cross-sectional imaging.AJR Am J Roentgenol2005; 184(1): 143-150

10 Cassidy FH, Ishioka KM, McMahon CJ,et al. MR imaging of scrotal tumors and pseudotumors.Radiographics2010; 30(3): 665-683

11 陸風(fēng)旗, 于向榮, 張追陽, 等. 附睪精子肉芽腫的CT表現(xiàn)及病理對照研究. 中華放射學(xué)雜志 2013; 47(1): 82-84

12 Ohtsuki Y, Miyazaki J, Kamei Y,et al.Three cases of sclerosing lipogranuloma: an immunohistochemical study.Med Mol Morphol2007;40(2):108-111

13 Terada T, Minami S, Onda H,et al. Primary sclerosing lipogranuloma with broad necrosis of the scrotum.Pathol Int2003; 53(2): 121-125

14 Hirokawa M, Monobe Y, Shimizu M,et al. Sclerosing lipogranuloma of the scrotum: report of a case with f ne needle aspiration biopsy f ndings.Acta Cytol1998; 42(5): 1181-1183

（2013-12-15收稿）

Scrotum lipogranulomas—reports of f ve cases

Liu Heqian, Yu Dexin*, Zhang Zhiqiang, Xie Dongdong, Wang Yi,
Zhang Tao, Ding Demao, Chen Lei, Min Jie, Zou Ci
Department of Urology, Second Aff liated Hospital of Anhui Medical University, Hefei 230601, China

Yu Dexin , Email: yudx_urology@126.com

ObjectiveTo explore clinicopathologic features,diagnosis,treatment and prognosis of scrotum lipogranuloma, and improve clinician awareness of the scrotum lipogranulomas.MethodsA retrospective study was performed including reviewing the clinical documents and pathologieal sections of 5 cases of scrotum lipogranuloma, and the related literatures were reviewed.ResultsThe patients were f rst diagnosed as scrotal mass according to their clinical manifestations and examinational finding. The final diagnosis was defined as scrotum lipogranuloma by postoperative histopathological. Two cases recurred relapsed within a year and underwent surgery again.ConclusionThe scrotum lipogranuloma is a rare benign neoplasm which can be easily confused with scrotum tumor or other benign disease.The f nal diagnosis of the scrotum lipogranuloma depends on histopathology．Surgical excision may be the only potentially curative treatment of scrotum lipogranuloma.

granuloma; scrotum

10.3969/j.issn.1008-0848.2014.03.011

R 697.21

*通訊作者, E-mail: Email: yudx_urology@126.com