張麗娜 申婷 牛好曼 耿寧 湯亞玲 陳宇

口腔疾病研究國家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室 華西口腔醫(yī)院病理科（四川大學(xué)），成都 610041

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·病例報(bào)告·

下頜骨骨化纖維瘤并發(fā)組合性牙瘤1例

張麗娜 申婷 牛好曼 耿寧 湯亞玲 陳宇

口腔疾病研究國家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室 華西口腔醫(yī)院病理科（四川大學(xué)），成都 610041

［摘要］本文報(bào)道1例左下頜骨骨化纖維瘤并發(fā)組合性牙瘤，并結(jié)合相關(guān)的文獻(xiàn)對(duì)其臨床病理特征及診斷治療進(jìn)行討論。

［關(guān)鍵詞］骨化纖維瘤； 組合性牙瘤； 下頜骨

骨化纖維瘤（ossifying fibroma，OF）是發(fā)生于頜骨的中心性良性腫瘤，常單獨(dú)發(fā)病，并發(fā)牙瘤的病例十分罕見。本文報(bào)道下頜骨骨化纖維瘤并發(fā)組合性牙瘤1例。

1 病例報(bào)告

患者，男性，19歲，2014年3月自覺左下頜疼痛于綿陽市當(dāng)?shù)蒯t(yī)院就診，曲面斷層片示：左下頜牙瘤伴左下頜骨質(zhì)異常增殖。2014年3月19日于四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院門診就診，拍攝錐形束CT，未做其他處理，隨后發(fā)現(xiàn)口內(nèi)左下頜后牙區(qū)域牙齦表面隆起成皰狀，自覺疼痛明顯，隨后隆起處破潰，有黃色分泌液流出，自述服用消炎藥和止痛藥后疼痛有所緩解，于2014年4月11日以“頜骨病變待診”收入院。

入院時(shí)?？撇轶w：患者面型不對(duì)稱，開口度正常，開口型偏左側(cè)。左下頜膨隆明顯，范圍約5.0 cm× 3.0 cm，向前延伸至D5根尖處，向后延伸至下頜升支，質(zhì)硬，觸之無乒乓樣感?？趦?nèi)檢查示D5～D8缺失，左側(cè)頜下有一腫大淋巴結(jié)，質(zhì)硬，活動(dòng)，大小約1.5 cm×1.5 cm。曲面斷層片示：左下頜D4根尖區(qū)至左下頜升支乙狀切跡下方可見一異常高密度團(tuán)塊影，團(tuán)塊中心密度不均勻，病變邊緣光滑，周緣可見低密度條帶影包繞，D5～D8牙埋伏阻生于病變內(nèi)，似不規(guī)則小牙體征象，病變區(qū)頜骨向頰舌向膨隆明顯，下頜神經(jīng)管受壓后向下移位（圖1）。錐形束CT示：左下頜D5～D7缺失，D5～D7位置下頜骨內(nèi)可見牙瘤樣結(jié)構(gòu)，左下頜骨膨隆明顯，膨隆向上至下頜骨升支乙狀切跡下方，向下至下頜骨下緣，向前至下頜骨體D5位置，向后至下頜升支中份，骨質(zhì)膨隆內(nèi)可見鈣化程度不同的阻射影（圖2）。胸片示心肺征象未見明顯異常，血常規(guī)、電解質(zhì)、血生化檢查（血小板低，服用利可君片后恢復(fù)正常）也均未見異常。

圖 1 曲面斷層片F(xiàn)ig 1 Panoramic radiograph

2014年4月18日于全身麻醉下行“左下頜骨牙瘤切除術(shù)+左下頜骨包塊刮治活檢術(shù)+D3～D8牙齦翻瓣術(shù)”，術(shù)中見下牙槽神經(jīng)血管束穿過牙瘤樣組織，病變累及整個(gè)左側(cè)下頜骨體部的高度，左下頜骨包塊部位骨質(zhì)疏松，偏向下頜骨升支舌側(cè)，下頜骨升支舌側(cè)較正常骨質(zhì)薄弱。手術(shù)順利，術(shù)后給予相應(yīng)的抗炎、消腫及補(bǔ)液治療。

術(shù)后病理檢查。大體見：零碎的灰白軟硬組織一堆，體積約3.0 cm×2.5 cm×0.5 cm，可見多塊似小牙樣結(jié)構(gòu)及碎骨渣。顯微鏡檢查：纖維結(jié)締組織疏密不等，排列成束狀或旋渦狀，其中含有大小不等、排列不規(guī)則的編織骨、板層骨和圓形、卵圓形無細(xì)胞嗜堿性牙骨質(zhì)樣物，骨小梁周圍見成排的成骨細(xì)胞。此外，鏡下還可見多處圓錐形、不規(guī)則牙樣結(jié)構(gòu)，釉質(zhì)、牙本質(zhì)和牙髓的組織結(jié)構(gòu)排列如同正常牙（圖3）。術(shù)后病理診斷為：（左下頜骨）骨化纖維瘤伴組合性牙瘤形成，部分區(qū)域細(xì)胞活躍。術(shù)后半年復(fù)查，患者無復(fù)發(fā)。

圖 2 錐形束CTFig 2 Cone beam computed tomography

圖 3 術(shù)后病理 HEFig 3 Pathology after operation HE

2 討論

2.1 臨床病理特征

OF的命名一直存在爭議，由Montgamery在1927年首先報(bào)道并命名［1］。1971年WHO牙源性腫瘤的組織學(xué)分類將OF定為牙源性腫瘤，1992年對(duì)牙源性腫瘤的組織學(xué)分類進(jìn)行修改，將其歸為與骨相關(guān)的真性腫瘤，并且獨(dú)立命名為牙骨質(zhì)-骨化纖維瘤［2］。2005 年WHO新分類簡化了與骨相關(guān)病變的分類和命名，認(rèn)為在牙根以外的部位，牙骨質(zhì)與骨組織并無明顯差異，區(qū)別二者的臨床意義不大，因此以“骨化纖維瘤”代替“牙骨質(zhì)-骨化纖維瘤”，并且將“青少年小梁狀骨化纖維瘤（juvenile trabecular ossifying fibroma，JTOF）”和“青少年沙瘤樣骨化纖維瘤（juvenile psammomatoid ossifying fibroma，JPOF）”作為OF的兩種組織學(xué)變異型。OF病因尚不明確，目前認(rèn)為OF與外傷、感染及拔牙有關(guān)［3］，Kumar等［4］在2006年提出了OF起源于牙周膜。腫瘤組織可向骨質(zhì)和纖維組織雙向分化并能夠形成板層骨。葉林松等［2］曾報(bào)道了1例遺傳性巨大牙骨質(zhì)骨化纖維瘤，并認(rèn)為OF可能為X-連鎖隱性遺傳。本例患者否認(rèn)家族史。

牙瘤（odontoma）是牙源性的良性腫瘤，也有學(xué)者認(rèn)為其為發(fā)育異常，瘤體內(nèi)含有高分化的釉質(zhì)、牙本質(zhì)、牙骨質(zhì)和牙髓等正常牙體組織的結(jié)構(gòu)［5］。根據(jù)這些組織結(jié)構(gòu)排列不同，可分為組合性牙瘤和混合性牙瘤?；旌闲匝懒鰹榕帕形蓙y的釉質(zhì)、牙本質(zhì)、牙骨質(zhì)和牙髓形成的硬質(zhì)團(tuán)塊，無成形的牙齒；組合性牙瘤由大小、形狀不定、數(shù)目不等的牙齒聚集而成，鏡下可見各種牙體組織成分的排列及分布與正常牙齒相同［6］。

OF常單獨(dú)發(fā)病，查閱文獻(xiàn)偶見并發(fā)混合性牙瘤、含牙囊腫、牙源性角化囊性瘤、骨髓炎等［7-11］，但其并發(fā)的病因尚不明確。國外曾報(bào)道1例46歲女性患者雙側(cè)下頜骨第一磨牙區(qū)骨化纖維瘤并發(fā)混合性牙瘤及下頜前牙區(qū)根尖周骨結(jié)構(gòu)不良，這3種疾病發(fā)生于同一頜骨的關(guān)系及原因尚不明確，不排除偶然因素［7］。OF伴囊腫樣改變可能是腫瘤的纖維成份變性液化所致［10］，伴發(fā)骨髓炎可能是腫瘤繼發(fā)感染所致［11］。另外，尚有牙瘤并發(fā)含牙囊腫［12-14］、牙瘤并發(fā)牙源性鈣化囊性瘤［15-17］的相關(guān)報(bào)道。除了OF及牙瘤以外，頜面部其他腫瘤、瘤樣病變及非腫瘤性疾病亦偶見并發(fā)。龔大東等［18］報(bào)道1例McCune-Albright綜合征伴牙源性角化囊腫及成釉細(xì)胞瘤，但對(duì)于伴發(fā)情況是同一來源還是偶發(fā)尚未給出定論。劉進(jìn)忠等［19］報(bào)道1例牙源性鈣化囊腫伴成釉細(xì)胞纖維瘤。綜合來看，伴發(fā)或并發(fā)的原因雖尚無定論，但有可能是這類腫瘤有共同或相似的組織來源，或者可以相互誘發(fā)。

2.2 診斷及治療

頜骨疾病的診斷必須通過臨床表現(xiàn)、放射檢查和病理檢查三者結(jié)合確診。OF主要和骨纖維異常增殖癥（又稱纖維結(jié)構(gòu)不良，fibrous dysplasia，F(xiàn)D）相鑒別。二者均為頜骨纖維-骨病變，臨床表現(xiàn)及病理特征均較相似，但由于二者的臨床處理原則不同，因此對(duì)其進(jìn)行鑒別診斷非常重要，影像學(xué)往往起著決定性作用。1）影像學(xué)檢查。OF為境界清楚的單房性密度減低區(qū)，病變中央常見不透光區(qū)。FD為病變區(qū)阻射性降低，呈磨玻璃樣改變，病變與周圍正常骨質(zhì)界限不明顯。本例影像學(xué)特征為左下頜骨局部可見異常高密度團(tuán)塊影，團(tuán)塊密度不均勻，可見牙樣結(jié)構(gòu)，病變邊界清晰，符合OF的影像學(xué)改變。2）病理學(xué)檢查。OF鏡下為增生的纖維組織和一些大小不等、排列不規(guī)則的骨小梁和鈣化團(tuán)塊，骨小梁從未成熟幼稚骨小梁到成熟板層骨小梁均可見到，其周邊可見成排的成骨細(xì)胞。FD由細(xì)胞豐富的纖維組織構(gòu)成，內(nèi)含編織骨形成的孤立的骨小梁，這些幼稚的骨小梁彼此缺乏鏈接，無板層結(jié)構(gòu)，常呈英文字母形，其邊緣通常沒有成骨細(xì)胞圍繞。張佩瑜等［20］認(rèn)為，光學(xué)鏡下HE染色、網(wǎng)狀纖維染色及偏光顯微鏡觀察相結(jié)合有助于OF和FD的鑒別診斷，因?yàn)镺F組織中有發(fā)育成熟的板層骨，而FD病變中骨小梁屬于編織骨，偏光顯微鏡下，板層骨有明暗平行的雙折光帶，編織骨的雙折光帶雜亂。本例除有典型OF的鏡下改變之外，還呈現(xiàn)出經(jīng)典的組合性牙瘤的特征（圖3）。

OF主要以手術(shù)切除治療為主，同時(shí)盡可能行一期頜骨缺損修復(fù)及牙種植修復(fù)。早期腫瘤較小時(shí)可采用刮治和剜除術(shù)治療，生長較快、破壞較大的腫瘤應(yīng)采用節(jié)段性頜骨切除術(shù)，兩種處理方法復(fù)發(fā)率均較低［21］。但有學(xué)者［22］認(rèn)為，OF在臨床上有12%的復(fù)發(fā)率，因此應(yīng)長期隨訪。巨大型OF行節(jié)段性下頜骨切除后，即刻使用髂骨和耳大神經(jīng)移植進(jìn)行重建，并使用種植體植入和假體固定，可較好地恢復(fù)患者的頜面部美學(xué)和功能［23］。OF放療后極易發(fā)生惡變，故嚴(yán)禁放療。本例患者采用“左下頜骨牙瘤切除術(shù)+左下頜骨包塊刮治活檢術(shù)+D3～D8牙齦翻瓣術(shù)”方法進(jìn)行治療，未見復(fù)發(fā)，預(yù)后良好。

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（本文編輯 李彩）

［中圖分類號(hào)］R 739.8

［文獻(xiàn)標(biāo)志碼］B ［doi］ 10.7518/hxkq.2016.01.020

［收稿日期］2015-05-16； ［修回日期］ 2015-07-18

［作者簡介］張麗娜，碩士，E-mail：renawwhx@126.com

［通信作者］陳宇，教授，博士，E-mail：chen_yu55@hotmail.com

Mandibular ossifying fibroma and compound odontoma: a case report

Zhang Lina， Shen Ting， Niu Haoman， Geng Ning，Tang Yaling， Chen Yu.
（State Key Laboratory of Oral Diseases， Dept. of Pathology， West China Hospital of Stomatology，Sichuan University， Chengdu 610041， China）

Correspondence: Chen Yu， E-mail: chen_yu55@hotmail.com.

［Abstract］A case diagnosed as ossifying fibroma and compound odontoma in the mandible was reported. The clinicopathological features， diagnosis， and treatment were discussed with the literature review.

［Key words］ossifying fibroma； compound odontoma； mandible