李小兵 王蓓妮 沈立 等

[摘要] 目的 總結(jié)先天性血管環(huán)患兒的臨床資料和外科手術(shù)治療經(jīng)驗(yàn)。 方法 回顧性分析2011年3月～2015年10月在上海市兒童醫(yī)院接受手術(shù)治療的35例先天性血管環(huán)患兒臨床資料，34例合并不同程度氣管狹窄，臨床表現(xiàn)為反復(fù)肺炎、慢性咳嗽、喘鳴、呼吸窘迫、吞咽困難和反復(fù)嘔吐。22例肺動(dòng)脈吊帶、6例雙主動(dòng)脈弓和1例右位主動(dòng)脈弓伴左側(cè)動(dòng)脈導(dǎo)管患兒采用在非體外循環(huán)下手術(shù)治療，6例肺動(dòng)脈吊帶患兒采用在體外循環(huán)下手術(shù)治療。所有患兒氣管狹窄術(shù)中均未處理。術(shù)后觀察呼吸道癥狀、消化道癥狀、生長(zhǎng)發(fā)育情況和氣管狹窄的變化。 結(jié)果 35例患兒均順利完成手術(shù)，術(shù)后呼吸機(jī)輔助時(shí)間為（47.80±133.19）h，監(jiān)護(hù)室時(shí)間為（116.42±190.02）h，住院時(shí)間為（19.22±13.07）d；6例患兒體外循環(huán)時(shí)間為（125.16±29.99）min；3例患兒主動(dòng)脈阻斷時(shí)間為（70.00±13.00）min。1例患兒術(shù)后并發(fā)氣管內(nèi)肉芽生成造成氣道狹窄加重，脫離呼吸機(jī)困難，術(shù)后10 d行氣管內(nèi)支架置入手術(shù)，術(shù)后順利脫離呼吸機(jī)。2例患兒拔出氣管插管后呼吸困難，再次氣管插管呼吸機(jī)輔助，經(jīng)積極處理后順利撤離呼吸機(jī)。1例患兒術(shù)后42 d仍不能脫離呼吸機(jī)，最終家長(zhǎng)放棄治療。全組34例患兒順利出院，1例術(shù)后放棄治療。術(shù)后隨訪1個(gè)月～4年，患兒術(shù)后呼吸道癥狀完全消失17例，喉喘鳴癥狀明顯好轉(zhuǎn)14例，反復(fù)嘔吐消失2例。患兒生長(zhǎng)發(fā)育改善，氣管狹窄隨訪中。 結(jié)論 先天性血管環(huán)患兒易出現(xiàn)呼吸道和消化道癥狀，臨床上出現(xiàn)反復(fù)肺炎、呼吸困難、喘鳴、吞咽困難和反復(fù)嘔吐癥狀的患兒應(yīng)懷疑血管環(huán)的可能，心臟超聲和多排螺旋CT血管造影檢查可確診，早發(fā)現(xiàn)、早期手術(shù)治療效果良好，合并心內(nèi)畸形和局限性的氣管狹窄并不需要同時(shí)糾治。

[關(guān)鍵詞] 先天性；血管環(huán)；雙主動(dòng)脈弓；肺動(dòng)脈吊帶

[中圖分類號(hào)] R726.2 [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A [文章編號(hào)] 1673-7210（2016）02（b）-0144-04

Surgical diagnosis and treatment for congenital vascular ring

LI Xiaobing WANG Beini SHEN Li XIE Yewei ZHANG Rufang▲

Department of Cardiothoracic Surgery， Children's Hospital of Shanghai Children's Hospital Affiliated to Shanghai Jiaotong University， Shanghai 200062， China

[Abstract] Objective To summarize the clinical experience of surgical treatment and the clinical information of children diagnosed of congenital vascular ring. Methods The clinical information of 35 patients diagnosed of congenital vascular ring treated in Children's Hospital of Shanghai from March 2011 to October 2015 were analyzed retrospectively， among whom 34 patients suffered from different degree of tracheostenosis， clinical manifestation were repeated pneumonia， chronic cough， asthma wheezing， respiratory distress， dysphagia and repeated vomiting. 22 cases of pulmonary artery sling， 6 cases of double aortic archard and 1 case of right aortic arch with left artery catheter accepted vascular repairation without extracorporeal circulation. 6 patients of pulmonary artery sling completed vascular repairation undergoing extracorporeal circulation. The tracheostenosis weren't dealt with in the operation. Respiratory symptoms， enteron symptoms， physical development and the change of tracheostenosis were observed postoperatively. Results All 35 patients received the surgery successfully. The mean mechanical ventilation time was （47.80±133.19） h， the mean ICU observing time was （116.42±190.02） h， the mean length of stay was （19.22±13.07） d. The mean time of 6 cases of extracorporeal circulation was （125.16±29.99） min. The mean time of 3 cases of aortic clamp was （70.00±13.00） min. 1 patient suffered from endotrachealgranulation tissue formation which aggravated the tracheostenosis. The patient accepted endotracheal metallic stents placement 10 d after surgery and weaned from ventilator after the placement. 2 patients suffered from dyspnea when weaned from ventilator， they accepted intubation immediately and were able to the remove the trachea cannula successfully. 1 patient wasn't able to be weaned from ventilator 42 d after surgery and the parents gave up treatment. 34 patients were discharged successfully and 1 case gave up treatment after operation. Postoperative follow-up lasted for 1 month to 4 years. In 17 cases， respiratory symptoms subsided completely. In 14 cases， asthma wheezing subsided. In 2 cases， recurrent vomitting subsided. Pediatric physical were improved and the tracheostenosis was under follow-up visit. Conclusion Patients suffered from congenital vascular ring are easily to have respiratory and enteron symptoms. Patients with manifestation of recurrent pneumonia， dyspnea， asthma wheezing， dysphagia and recurrent vomiting should be considered to be congenital vascular ring. Echocardiography and MSCTA can confirm the diagnosis. The outcome of surgery can be good if diagnosed early. Congenital vascular ring associated with intracardiac anomalies and focal limited tracheostenosis do not need to be treated simultaneously.

[Key words] Congenital； Vascular ring； Double aortic arches； Pulmonary artery sling

先天性血管環(huán)屬于先天性主動(dòng)脈弓血管畸形，盡管有些畸形并不形成一個(gè)完整的環(huán)，但都可形成血管包繞和壓迫氣管或食管。血管環(huán)是一種少見(jiàn)的先天性大血管發(fā)育異常，占先天性心臟病的0.8%～1.3%[1]。1737年Hommel首先報(bào)道了雙主動(dòng)脈弓伴有氣管和食管壓迫綜合征，直到1945年Gross首次對(duì)1例雙主動(dòng)脈弓患者進(jìn)行外科手術(shù)，第1次在外科文獻(xiàn)中引入“血管環(huán)”這個(gè)名稱，現(xiàn)已被全球醫(yī)師認(rèn)可。血管環(huán)解剖特點(diǎn)具有多樣性，一般分為完全性血管環(huán)、不完全性血管環(huán)及肺動(dòng)脈吊帶（pulmonary artery sling，PAS）3種類型。先天性血管環(huán)臨床表現(xiàn)以反復(fù)肺炎、呼吸困難、喘鳴、吞咽困難、反復(fù)嘔吐為主要癥狀，臨床癥狀隨年齡增長(zhǎng)而加重，不能自愈，需外科手術(shù)治療。既往先天性血管環(huán)患兒容易出現(xiàn)漏診，隨著多排螺旋CT血管造影檢查技術(shù)的開(kāi)展和臨床醫(yī)生重視，現(xiàn)今診斷率已逐年提高。2011年3月～2015年10月上海市兒童醫(yī)院（以下簡(jiǎn)稱“我院”）共完成35例先天性血管環(huán)患兒手術(shù)治療，現(xiàn)回顧性總結(jié)報(bào)道如下：

1 資料與方法

1.1 一般資料

回顧性分析于我院接受手術(shù)治療的35例先天性血管環(huán)患兒臨床資料，男22例，女13例；年齡1個(gè)月～9歲，平均（19.48±27.48）個(gè)月，<1歲22例，1～3歲9例，>3歲4例；體重3.5～22 kg，平均（9.74±5.32）kg。本研究中大部分患兒因“呼吸急促伴喉喘鳴”就診，2例患兒因“吞咽困難，反復(fù)出現(xiàn)進(jìn)食后嘔吐”就診；1例患兒無(wú)臨床癥狀，因行雙側(cè)隱睪矯治術(shù)，術(shù)前心臟超聲檢查發(fā)現(xiàn)主動(dòng)脈弓異常。34例患兒合并不同程度氣管狹窄。9例患兒為單純性血管環(huán)；20例患兒合并其他心血管畸形：房間隔缺損或卵圓孔未閉12例，室間隔缺損7例（含肌部缺損1例），動(dòng)脈導(dǎo)管未閉10例，永存左上腔靜脈6例，右室雙腔心1例，肺動(dòng)脈閉鎖1例；2例患兒合并非心血管畸形（雙側(cè)隱睪和食管裂孔疝各1例）；4例患兒同時(shí)合并心血管畸形和非心血管畸形（房間隔缺損、無(wú)肛1例；房間隔缺損、尿道狹窄、無(wú)肛、血管瘤、脂肪瘤、小耳畸形、雙側(cè)肺氣腫、右肺發(fā)育不良1例；室間隔缺損、永存左上腔靜脈、漏斗胸、膈膨升1例；動(dòng)脈導(dǎo)管未閉、韋伯綜合征1例）。

1.2 檢查方法

35例患兒使用彩色超聲診斷儀（PHILIPS iE 33或iE Elite）行心臟超聲檢查；33例患兒使用CT掃描機(jī)（GE lightspeed VCT或TOSHIBA AquilionTSX-101A）行多排螺旋CT血管造影檢查（multi-slice computed tomographyangiography，MSCTA）；10例患兒使用內(nèi)鏡診斷儀（OLYMPUS CV-290）行纖維支氣管鏡檢查；2例患兒使用X線機(jī)（SHIMADZ Uni-vision）行消化道鋇餐檢查。全組確診28例PAS，6例雙主動(dòng)脈弓（double aortic arch，DAA）和1例右位主動(dòng)脈弓伴左側(cè)動(dòng)脈導(dǎo)管。氣管狹窄的判斷根據(jù)Freitag等[2]提出的標(biāo)準(zhǔn)，并制訂狹窄小于氣管全長(zhǎng)1/3的為局限性狹窄，大于1/3為長(zhǎng)段狹窄。全組34例患兒均為局限性氣管狹窄。

1.3 手術(shù)方法

21例PAS、6例DAA和1例右位主動(dòng)脈弓伴左側(cè)動(dòng)脈導(dǎo)管患兒采用左后外側(cè)切口非體外循環(huán)下行血管環(huán)矯治手術(shù)（同時(shí)行主動(dòng)脈懸吊術(shù)3例，膈肌折疊1例，食管裂孔疝修補(bǔ)1例）；1例PAS患兒采用胸骨正中切口非體外循環(huán)下行PAS矯治術(shù)和房間隔缺損封堵術(shù)；6例PAS患兒采用胸骨正中切口體外循環(huán)下行血管環(huán)矯治術(shù)（包括心臟不停跳并行循環(huán)下手術(shù)3例，心臟停跳下同時(shí)行心內(nèi)畸形矯治術(shù)3例）。34例患兒合并氣管狹窄均未手術(shù)處理。

2 結(jié)果

2.1 手術(shù)情況

35例患兒均順利完成手術(shù)，34例患兒順利出院，1例患兒術(shù)后放棄治療，自動(dòng)出院。全組患兒術(shù)后呼吸機(jī)輔助時(shí)間為2 h～29 d，平均（47.80±133.19）h；監(jiān)護(hù)室時(shí)間為16.5 h～42 d，平均（116.42±190.02）h；住院時(shí)間為9～68 d，平均（19.22±13.07）d。采用體外循環(huán)的6例手術(shù)患兒體外循環(huán)時(shí)間為96～180 min，平均（125.16±29.99）min；采用心臟停跳的3例手術(shù)患兒主動(dòng)脈阻斷時(shí)間為55～78 min，平均（70.00±13.00）min。1例患兒術(shù)后發(fā)生乳糜胸，保守治療后痊愈；1例患兒術(shù)后并發(fā)氣管內(nèi)肉芽生成造成氣道狹窄加重，脫離呼吸機(jī)困難，術(shù)后10 d行氣管內(nèi)支架置入手術(shù)，術(shù)后順利脫離呼吸機(jī)；2例患兒術(shù)后拔出氣管插管后呼吸困難，再次氣管插管呼吸機(jī)輔助，經(jīng)積極處理后順利撤離呼吸機(jī)，痊愈出院；1例患兒非體外循環(huán)下手術(shù)未能成功，12 d后體外循環(huán)下手術(shù)，術(shù)后多次撤離呼吸機(jī)失敗，術(shù)后42 d仍不能脫離呼吸機(jī)，最終患兒家長(zhǎng)放棄治療。

2.2 隨訪情況

術(shù)后隨訪時(shí)間為1個(gè)月～4年，患兒術(shù)后呼吸道癥狀完全消失17例，喉喘鳴癥狀明顯好轉(zhuǎn)15例，反復(fù)嘔吐消失2例，生長(zhǎng)發(fā)育明顯改善，氣管狹窄隨訪中。1例患兒術(shù)后半年行肺動(dòng)脈閉鎖、室間隔缺損、房間隔缺損矯治手術(shù)，術(shù)后痊愈出院；1例患兒術(shù)后半年行雙側(cè)隱睪下降固定術(shù)，痊愈出院；1例患兒術(shù)后1年在體外循環(huán)下行右室雙腔心矯治術(shù)，痊愈出院。

3 討論

先天性血管環(huán)指主動(dòng)脈弓及其分支血管的先天性異常，血管結(jié)構(gòu)、動(dòng)脈韌帶包繞和壓迫氣管或食管，常伴有氣管狹窄或軟化。先天性血管環(huán)可單獨(dú)存在，也可合并其他畸形，其發(fā)病原因?yàn)榕咛グl(fā)育過(guò)程中正常消失的仍然保留，正常應(yīng)該保留的卻退化消失。胚胎發(fā)育早期主動(dòng)脈囊先后發(fā)出6對(duì)主動(dòng)脈弓（腮弓型），第4對(duì)主動(dòng)脈弓持續(xù)存在則形成環(huán)繞氣管及食管的DAA。PAS則是因左肺動(dòng)脈發(fā)育過(guò)程中落后于氣管、支氣管樹(shù)的發(fā)育，不能與左側(cè)的第6弓相連發(fā)生迷走，迷走的左肺動(dòng)脈自右肺動(dòng)脈后上壁發(fā)出，繞過(guò)右主支氣管向左后，穿行于氣管與食管之間，向左進(jìn)入左側(cè)肺門(mén)，在氣管遠(yuǎn)端和主支氣管近端形成吊帶，形成不完全型血管環(huán)，當(dāng)伴有動(dòng)脈導(dǎo)管或韌帶時(shí)形成完全型血管環(huán)。

先天性血管環(huán)主要臨床表現(xiàn)為反復(fù)肺炎、呼吸困難、喘鳴、吞咽困難、反復(fù)嘔吐等癥狀，個(gè)別患兒無(wú)臨床癥狀。PAS主要以呼吸道癥狀為主，反復(fù)咳嗽伴喘息，一般無(wú)消化道癥狀。DAA主要以呼吸道癥狀為主，伴或不伴消化道癥狀。臨床上出現(xiàn)的難治性氣喘，應(yīng)排除先天性血管環(huán)的診斷[3-4]。本研究中32例患兒出現(xiàn)呼吸系統(tǒng)癥狀，2例出現(xiàn)消化系統(tǒng)癥狀，1例無(wú)臨床癥狀。

先天性血管環(huán)主要影像診斷方法有X線胸片、上消化道吞鋇檢查、纖維支氣管鏡、心臟超聲和MSCTA，現(xiàn)已有應(yīng)用產(chǎn)前超聲檢查早期發(fā)現(xiàn)先天性血管環(huán)的報(bào)道[5-6]。X線胸片特異性較差。上消化道吞鋇檢查對(duì)于氣管病變不能很好顯示，但可以發(fā)現(xiàn)食管受壓情況，本研究中2例患兒通過(guò)上消化道吞鋇檢查發(fā)現(xiàn)食管有扭曲，食管雙側(cè)及背側(cè)受壓改變。纖維支氣管鏡檢查在氣管狹窄的診斷和手術(shù)療效的評(píng)估方面有很重要的作用，可以幫助辨別氣管狹窄是外部受壓改變還是氣管本身的先天性畸形，有利于指導(dǎo)手術(shù)方案和對(duì)預(yù)后的評(píng)估[7-8]。本研究中10例患兒應(yīng)用纖維支氣管鏡觀察氣管狹窄大多是外部受壓所致。心臟超聲能早期發(fā)現(xiàn)肺血管異常，明確心內(nèi)畸形類型。MSCTA檢查及三維重建技術(shù)可以準(zhǔn)確地顯示血管與氣管、食管的位置關(guān)系，提示氣管、食管狹窄的部位、程度和范圍，可為制訂手術(shù)方案提供依據(jù)[9-10]?；純盒g(shù)前不做MSCTA檢查，容易漏診，本研究中有2例患兒漏診。1例患兒出生后發(fā)紺，診斷為肺動(dòng)脈閉鎖，低氧血癥，急診行姑息手術(shù)，好轉(zhuǎn)出院。術(shù)后3個(gè)月患兒出現(xiàn)進(jìn)食后嘔吐，MSCTA檢查發(fā)現(xiàn)術(shù)前漏診DAA。1例患兒行先天性心臟病術(shù)后1年復(fù)查心超時(shí)發(fā)現(xiàn)肺動(dòng)脈異常，MSCTA檢查發(fā)現(xiàn)術(shù)前漏診PAS。

血管環(huán)診斷明確即有手術(shù)指征，早期手術(shù)效果佳[11-12]。血管環(huán)患兒常伴有心內(nèi)其畸形和/或氣管狹窄，完整治療方案包括血管環(huán)的矯治、心內(nèi)畸形的矯治及氣管狹窄的矯治。合并心內(nèi)畸形和氣管狹窄的患兒?jiǎn)渭冃醒墉h(huán)矯治還是同期行心內(nèi)畸形和/或氣管狹窄的矯治目前并無(wú)定論。Oshima等[13]報(bào)道行一期根治術(shù)的28例患者，病死率為18%。安育林等[14]報(bào)道行一期根治術(shù)的6例患兒，病死率為16.7%。Okamoto[15]建議對(duì)患兒采取分期手術(shù)方式。Rutter等[16]認(rèn)為呼吸道癥狀不嚴(yán)重，輕度氣管狹窄，不用采取過(guò)于積極的手術(shù)方案，只需進(jìn)行血管環(huán)糾治術(shù)。Antón-Pacheco[17]對(duì)5例輕微氣管狹窄的患兒行保守治療，隨訪11年，生存率為100%，未出現(xiàn)嚴(yán)重并發(fā)癥，認(rèn)為輕微氣管狹窄的患兒行保守治療是可行的，而只有嚴(yán)重的梗阻才需進(jìn)行外科治療。Cheng等[18]報(bào)道對(duì)部分節(jié)段性及漏斗形狹窄保守治療是一種安全有效的措施，長(zhǎng)期隨訪觀察發(fā)現(xiàn)，患兒9歲時(shí)的氣管管徑完全達(dá)到了正常孩子的水平。國(guó)內(nèi)學(xué)者也認(rèn)為血管環(huán)合并氣管狹窄并不需要同時(shí)治療，應(yīng)制訂個(gè)體化治療方案[19]。筆者認(rèn)為應(yīng)在術(shù)前明確氣管軟骨環(huán)發(fā)育情況，以判斷是否處理氣管狹窄，小兒往往能忍受50%以上的氣管狹窄。血管環(huán)患兒合并的氣管狹窄多為繼發(fā)改變，氣管壓迫解除后氣管發(fā)育能逐步好轉(zhuǎn)。本研究中氣管狹窄均未處理，避免了氣管手術(shù)后的繼發(fā)問(wèn)題。術(shù)后患兒呼吸道癥狀完全消失17例，喉喘鳴癥狀明顯好轉(zhuǎn)15例，反復(fù)嘔吐消失2例，生長(zhǎng)發(fā)育明顯改善，氣管狹窄變化需要長(zhǎng)時(shí)間隨訪觀察，本研究中患兒術(shù)后隨訪時(shí)間較短，尚無(wú)遠(yuǎn)期資料。

先天性血管環(huán)手術(shù)可在體外循環(huán)下完成也可在非體外循環(huán)下完成，采用哪種方法更好，目前尚無(wú)定論。本研究者中29例患兒采用非體外循環(huán)下手術(shù)，其中，28例患兒采用左后外側(cè)切口非體外循環(huán)下行血管環(huán)矯治（包括主動(dòng)脈懸吊術(shù)3例，膈肌折疊1例，食管裂孔疝修補(bǔ)1例），1例患兒采用胸骨正中切口非體外循環(huán)下行血管環(huán)矯治術(shù)和房間隔缺損封堵術(shù)。體外循環(huán)引起的全身炎性反應(yīng)綜合征可導(dǎo)致全身多器官功能損害，尤其是肺功能損害，術(shù)后呼吸機(jī)輔助時(shí)間長(zhǎng)，甚至呼吸機(jī)脫離困難。我院2012年11月之前，5例PAS患兒手術(shù)均在體外循環(huán)下完成，其中，2例PAS患兒在體外循環(huán)并行下完成手術(shù)，3例PAS合并心內(nèi)畸形在心臟停跳下完成手術(shù)。5例患兒術(shù)后呼吸機(jī)輔助時(shí)間長(zhǎng)，呼吸機(jī)脫離困難，醫(yī)療費(fèi)用昂貴。2012年11月之后，所有血管環(huán)患兒均首選在非體外循環(huán)進(jìn)行手術(shù)，29例患兒手術(shù)成功，1例患兒手術(shù)失敗。合并心內(nèi)畸形的患兒僅1例通過(guò)介入方法矯治心內(nèi)畸形，余患兒均未予處理。沈磊等[20]報(bào)道，血管環(huán)患兒術(shù)后需盡早拔出氣管插管，必要的無(wú)創(chuàng)通氣支持是保證患兒術(shù)后康復(fù)的主要措施。本研究采用單純行血管環(huán)矯治手術(shù)的方法，避免了體外循環(huán)導(dǎo)致的全身炎性反應(yīng)綜合征，為術(shù)后早期拔出氣管插管創(chuàng)造了條件。本研究中在非體外循環(huán)下手術(shù)失敗的1例PAS患兒，因該患兒右肺發(fā)育不良，右肺容積明顯小于左側(cè)，伴有雙側(cè)肺氣腫改變，無(wú)法耐受左側(cè)肺動(dòng)脈血流阻斷，所以放棄非體外循環(huán)下手術(shù)?；純盒g(shù)后12 d在體外循環(huán)下完成手術(shù)，術(shù)后脫離呼吸機(jī)困難，呼吸機(jī)輔助治療42 d，最終患兒家長(zhǎng)放棄治療。

先天性血管環(huán)患兒易出現(xiàn)呼吸道和消化道癥狀，臨床上出現(xiàn)反復(fù)肺炎、呼吸困難、喘鳴、吞咽困難和反復(fù)嘔吐癥狀的患兒應(yīng)懷疑血管環(huán)的可能，心臟超聲和MSCTA檢查可確診，早發(fā)現(xiàn)、早期手術(shù)治療效果良好，合并心內(nèi)畸形和局限性的氣管狹窄并不需要同時(shí)糾治。

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（收稿日期：2015-11-12 本文編輯：程 銘）