蘇巍 李東利 龐偉峰

. 病例報告 Case report.

嬰兒肱骨近端巨大單純性骨囊腫一例

蘇巍 李東利 龐偉峰

嬰兒（1～23 月）；骨囊腫；肱骨；病例報告

單純性骨囊腫（simple bone cyst，SBC）又名單房性骨囊腫（unicameral bone cyst，UBC），是一種好發(fā)于兒童和青少年長骨干骺端的骨組織良性瘤樣病變，94% 發(fā)生于肱骨及股骨近端［1］，其發(fā)病原因不明。我院收治1 例發(fā)病不足 8 個月的嬰兒肱骨近端巨大 SBC 病例，現(xiàn)報道如下。

臨床資料

患兒，女，11 個月。主因發(fā)現(xiàn)左上臂腫物疼痛伴活動障礙 3 個月余入院。于 3 個月前發(fā)現(xiàn)左上臂近端軟組織腫脹逐漸加重，因疼痛哭鬧，左肩關節(jié)自主活動消失，左上肢被動活動疼痛明顯。于外院就診，攝片示左肱骨近端腫物，并有病理性骨折，行石膏外固定，術后1 個月復查，行腫物穿刺抽出黃色黏性液體，初診為 SBC，注入甲潑尼龍（劑量不詳），間隔1 個月后再次穿刺出淡紅色黏性液體，并注射甲潑尼龍，癥狀緩解不明顯，復查 X 線片示：左側肱骨近端囊性腫物進行性增大；轉入我院。查體：左上臂近段腫大，周徑明顯增粗，表面皮膚無明顯發(fā)紅及靜脈曲張，皮溫不高，質硬，有壓痛及叩擊痛，頸部及腋下淋巴結未及腫大，左肩關節(jié)活動障礙，被動伸展及旋轉活動度正常，左上肢感覺及血運正常。X 線片示：左肱骨近干骺端骨質溶骨樣破壞，呈毛玻璃樣改變，邊界清楚，骨皮質膨脹變薄（圖1）。實驗室檢查：白細胞計數(shù)13.61×109/ L，中性粒細胞百分比 44.4%，甲胎蛋白32 ng / ml，乳酸脫氫酶（LDH）384 IU / L。初步診斷為左肱骨近端 SBC。

于全麻下行左肱骨近端腫物探查切除術，手術采用肱骨近端前外側入路，術中見：骨皮質變薄，空腔內(nèi)充滿淡紅色黏性液體，囊壁為薄層纖維樣組織，邊界刮取出少量灰白色纖維樣組織送病檢，骨皮質開槽約 3.0 cm×1.0 cm，徹底刮除囊壁纖維組織，95% 乙醇、碘酒滅活髓腔，在空腔內(nèi)填塞移植入大量同種異體骨。病理診斷：內(nèi)膜為疏松結締組織，可見分化好的成纖維細胞，散在多核巨細胞，符合活動型骨囊腫（圖2）。術后復查 X 線片（圖3），上肢超肩關節(jié)石膏托固定 2 周，切口 I 期愈合。術后1 年隨訪，患肢發(fā)育與對側肢體等長，無腫脹疼痛，肩、肘關節(jié)活動好，復查 X 線片：左肱骨近端局部骨密度不均勻，多發(fā)不規(guī)則囊性改變，見透亮區(qū)陰影（圖4）?；贾δ芑謴蜐M意。

討　論

SBC 的病因目前仍不清楚，較為主流的病因學假說有阻滯學說、滲出液潴留假說、骨質吸收學說以及靜脈阻塞學說等。由于起病隱匿，臨床表現(xiàn)及體征不明顯，該病生長緩慢，往往在輕微外傷發(fā)生病理性骨折后，由常規(guī)攝片發(fā)現(xiàn)?？墒龟P節(jié)變形，影響肢體發(fā)育，甚至造成肢體短縮［2］。本例為女性嬰兒發(fā)病時僅 8 個月大，臨床表現(xiàn)、化驗檢查、反復穿刺囊液、術中所見及病理檢查均符合典型活動型 SBC，尤其 X 線特征：骨質膨大溶骨性改變與骨干長軸一致，病變沒有超過骺板，囊腫巨大，其橫徑超過了骨骺，因病理性骨折而被發(fā)現(xiàn)。

由于 SBC 發(fā)病的隱匿性，往往是在發(fā)生病理性骨折后才能發(fā)現(xiàn)并進行正規(guī)治療。局部的骨折使病灶內(nèi)壓力緩解，可采用患肢牽引、夾板或石膏固定等方法保守治療，但病理性骨折僅14.8% 可自發(fā)愈合［3］，且發(fā)生在肱骨的 SBC 經(jīng)制動治療后有 82% 發(fā)生反復的病理性骨折［4］，需要采用其它方式干預治療。傳統(tǒng)手術方法是開窗病灶刮除加植骨術，需要在刮除囊腫內(nèi)壁的同時充分植骨，但有研究表明此術式存在一些不足，如骺板損傷、復發(fā)率高、感染等［5］。囊腫內(nèi)壁的處理方法存在爭議，有研究者發(fā)現(xiàn)使用無水乙醇、苯酚或氯化鋅、甚至低溫技術等處理囊腫內(nèi)壁，均取得較好的治療效果。對于填充物的選擇應首選自體骨，但囊腔較大時自體骨量往往有限，導致病灶填塞不夠充分，是復發(fā)率較高的主要原因之一，有學者采用異體骨、骨水泥或硅代磷酸鈣進行填充均獲得良好的修復。Bumci 等［6］報道刮除囊壁植骨后，打入髓內(nèi)釘使髓腔通暢，取得良好的效果，且復發(fā)率更低、愈合時間更短。

近年來，SBC 的微創(chuàng)治療逐漸被越來越多的醫(yī)生采納，包括囊腫鉆孔減壓、激素注射治療、自體紅骨髓移植、可注射骨替代材料治療等，這些方法治療 SBC 有微創(chuàng)優(yōu)勢和較好的治療效果，但均會出現(xiàn)療效差的個體，需要重復治療，常出現(xiàn)局部復發(fā)的問題。Yandow 等［7］發(fā)現(xiàn)在治療 SBC 時注射材料可滲入循環(huán)系統(tǒng)，病灶內(nèi)藥物緩慢流失，需要二次或多次注射治療。劉文生等［8］報道采用甲潑尼龍囊內(nèi)注射的方法總有效率達到 81.8%，肱骨療效最佳。Hashemi 等［9］研究發(fā)現(xiàn)激素的療效并不確切，有高達12.5% 的患者治療無效，30% 的患者病灶復發(fā)，如果病灶在負重骨則療效更差；且激素可能對患者激素水平及功能造成影響，微創(chuàng)注射可能存在一定的風險。Kanellopoulos等［10］和方建峰等［11］采用自體骨髓囊腔注射結合彈性髓內(nèi)釘治療愈合率達100%，無一例發(fā)生病理性骨折及復發(fā)，取得非常滿意的效果。

本例患兒經(jīng)激素注射治療 2 次后骨化跡象不明顯，遂采取手術治療。因自體骨量不足全部選擇同種異體骨移植，術后1 年隨訪肱骨正常發(fā)育生長，肩關節(jié)功能恢復良好，在手術中對骺板的保護尤為重要。移植骨出現(xiàn)部分囊變和吸收，但骨皮質完整，周圍軟組織未見生長，患者生活質量提高。SBC 的發(fā)病原因不明，治療方法多樣，哪種方式最好？目前尚無定論，多傾向以微創(chuàng)治療為主。無論開放性手術還是微創(chuàng)下各種藥物或新型材料的注入，其最終目的都是修復囊腔、促進病灶部位修復、避免發(fā)生病理性骨折和復發(fā)。隨著對 SBC 發(fā)病及治療方法研究的深入，學者們逐漸認識到 SBC 的發(fā)生部位、病灶大小、活躍程度及患兒年齡等諸多因素都會影響到疾病的預后［12］。臨床醫(yī)生在對 SBC 診斷治療的同時應綜合考慮各方面因素，選擇合理的治療方案。

圖1 a：術前左肱骨近端骨囊腫伴病理性骨折；b：骨囊腫經(jīng)兩次甲潑尼龍注射治療圖2 經(jīng)甲潑尼龍注射治療 2 次后，可見疏松結締組織，成纖維細胞和散在多核巨細胞（HE ×100）圖3 術后 X 線片示大量異體骨填塞囊腔圖4 術后1 年移植骨出現(xiàn)部分骨質吸收和囊變Fig.1 a: Bone cysts in the proximal humerus with pathological fractures before the treatment.b: Bone cysts in the proximal humerus after 2 injections of methylprednisoloneFig.2 After 2 injections of methylprednisolone，the histopathologic results showed loose connective tissues，fibroblasts and scattered multinuclear giant cells（HE ×100）Fig.3 The postoperative X-ray film showed that a large amount of transplanted allogeneic bone filling the cavityFig.4 At1 year after the operation，the films showed bone partial resorption and cystic changes

［1］Baig R，Eady JL.Unicameral（simple） bone cysts.South Med J，2006，99（9）:966-976.

［2］Shrader MW，Schwab JH，Shaughnessy WJ，et al.Pathologic femoral neck fractures in children.Am J Orthop，2009，38（2）: 83-86.

［3］Garceau GJ，Gregory CF.Solitary unicameral bone cyst.J Bone Joint Surg Am，1954，36（A:2）:267-280.

［4］Boseker EH，Bickel WH，Dahlin DC.A clinicopathologic study of simple unicameral bone cysts.Surg Gynecol Obstet，1968，127（3）:550-560.

［5］Hagmann S，Eichhorn F，Moradi B，et al.Mid- and long-term clinical results of surgical therapy in unicameral bone cysts.BMC Musculoskelet Disord，2011，12:281.

［6］Bumci I，Vlahovi? T.Significance of opening the medullar canal in surgical treatment of simple bone cyst.J PediatrOrthop，2002，22（1）:125-129.

［7］Yandow SM，Marley LD，F(xiàn)illman RR，et al.Precordial Doppler evaluation of simple bone cyst injection.J Pediatr Orthop，2009，29（2）:196-200.

［8］劉文生，牛曉輝，鄧志平，等.骨囊腫的激素治療效果評價.中國骨與關節(jié)雜志，2013，2（9）:509-512.

［9］Hashemi-Nejad A，Cole WG.Incomplete healing of simple bone cysts after steroid injections.J Bone Joint Surg Br，1997，79（5）: 727-730.

［10］Kanellopoulos AD，Mavrogenis AF，Papagelopoulos PJ，et al.Elastic intramedullary nailing and DBM-bone marrow injection for the treatment of simple bone cysts.World J Surg Oncol，2007，5:111.

［11］方建峰，王曉東.AO鈦制彈性髓內(nèi)釘結合自體骨髓囊腔注射治療兒童長骨骨囊腫.中華骨科雜志，2009，29（7）:653-657.

［12］Haidar SG，Culliford DJ，Gent ED，et al.Distance from the growth plate and Its relation to the outcome of unicameral bone cyst treatment.J Child Orthop，2011，5（2）:151-156.

（本文編輯：王萌）

更正

本刊 2016 年第 5 卷第 8 期 582～587 頁，第一作者為溫群的“1.5 T 磁共振 T2值定量測定在評價腰椎間盤退行性變中的價值研究”一文，漏注基金項目。特此更正基金項目為：閔行區(qū)自然科學研究基金（2013MHZ068）。

《中國骨與關節(jié)雜志》編輯部

本人謝曉濤在《中國骨與關節(jié)雜志》2016 年 9 月第 5 卷第 9 期 647～652 頁，發(fā)表的文章《老年肱骨近端骨折患者的鎖定加壓鋼板內(nèi)固定與人工肱骨頭置換療效對比分析》，作者：謝曉濤、周軍杰、呂順、高文武、陳賢奇、劉鋮

、張磊。未注通信作者?，F(xiàn)更正：通信作者： 張磊 Email：053065@163.com。

作者：謝曉濤

Giant simple bone cyst in the proximal humerus in the infant:1 case report

School of Public Health，Shanxi Medical University，Taiyuan，Shanxi，030001，PRC

Objective To discuss a case of giant simple bone cyst in the proximal humerus in the infant treated with curettage and bone grafting.Methods An infant who was less than 8 months with giant simple bone cyst in the proximal humerus

2 injections of hormone，but the results were not good.Open curettage and bone grafting were then performed on the patient.The clinical data were retrospectively analyzed，including clinical manifestation，imaging data and pathology before and after the operation.Results The development of the affected limb was equal to that of the contralateral side，and there was no functional disorder.The postoperative imaging revealed some bone resorption and cystic changes.Conclusions There are many methods in the treatment of simple bone cyst.However，it’s hard to say which is the best.Minimally invasive treatment is currently the main tendency.The incidence of the disease is low，with an early onset.

Inf（1 to 23 mo）；Bone cysts；Humerus；Case reports

SU Wei，LI Dong-li，PANG Wei-feng.

10.3969/j.issn.2095-252X.2016.10.017

R738.1

030001 太原，山西醫(yī)科大學公共衛(wèi)生學院（蘇?。?30006武警山西總隊醫(yī)院骨科（蘇巍、李東利、龐偉峰）

（2016-02-02）