李 進(jìn)，葉體輝，王振松，甘 潔，賀 燕

（1.山東中醫(yī)藥大學(xué)第二臨床學(xué)院，山東 濟(jì)南 250014；2.山東省曹縣人民醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 曹縣 274400；3.山東中醫(yī)藥大學(xué)第二附屬醫(yī)院放射科，山東 濟(jì)南 250001；4.山東省千佛山醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 濟(jì)南 250014）

肺動(dòng)靜脈瘺致腦梗死1例

李 進(jìn)1，葉體輝2，王振松3，甘 潔3，賀 燕4

（1.山東中醫(yī)藥大學(xué)第二臨床學(xué)院，山東 濟(jì)南 250014；2.山東省曹縣人民醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 曹縣 274400；3.山東中醫(yī)藥大學(xué)第二附屬醫(yī)院放射科，山東 濟(jì)南 250001；4.山東省千佛山醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 濟(jì)南 250014）

肺動(dòng)靜脈瘺；腦梗死；隱匿性卒中

肺動(dòng)靜脈瘺（pulmonary arteriovenous fistula，PAVF）致腦梗死是隱匿性卒中（concealed stroke，CS）的主要潛在病因。現(xiàn)將1例PAVF致腦梗死報(bào)道如下，以提高對(duì)此病的認(rèn)識(shí)。

女，46歲，因“突發(fā)言語(yǔ)不清、右上肢無(wú)力 27 h”入院，14年前因肺部感染行胸部CT提示左肺動(dòng)靜脈瘺，直徑2～3 cm，未進(jìn)一步診治。查體：構(gòu)音障礙，右上肢肌力Ⅳ級(jí)，雙側(cè)Babinski征（+），余神經(jīng)科查體未見(jiàn)異常，美國(guó)國(guó)立衛(wèi)生院卒中量表（NIHSS）評(píng)分2分。血常規(guī)、凝血常規(guī)、風(fēng)濕免疫系列、血沉、女性腫瘤全項(xiàng)、甲狀腺功能全項(xiàng)檢查無(wú)異常。心臟彩色多普勒超聲示二尖瓣、三尖瓣輕度反流；頸部動(dòng)脈超聲及四肢動(dòng)靜脈超聲檢查未見(jiàn)異常；甲狀腺超聲示右側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫。頭顱MRI示雙側(cè)額葉、左側(cè)頂葉及放射冠、右側(cè)顳葉內(nèi)側(cè)多發(fā)梗死病灶（圖1）。頭頸CTA示右側(cè)椎動(dòng)脈顱內(nèi)段管徑變細(xì)，考慮變異，右側(cè)大腦后動(dòng)脈起始端輕度局限性管徑狹窄，雙肺上野胸膜下異常團(tuán)塊及血管強(qiáng)化影，考慮動(dòng)靜脈畸形。胸部X線平片示左肺結(jié)節(jié)，符合動(dòng)靜脈畸形（圖2）；肺部CTA示：肺動(dòng)脈期可見(jiàn)雙側(cè)胸腔內(nèi)（雙肺門(mén)水平、近胸壁處）類圓形對(duì)比劑充填影，邊緣光滑，強(qiáng)化程度與同層面血管相當(dāng)（圖3）。經(jīng)顱多普勒超聲（TCD發(fā)泡實(shí)驗(yàn)）示平靜呼吸下及Valsalva動(dòng)作下靜脈注射激活生理鹽水后5 s雙側(cè)大腦中動(dòng)脈（MCA）可見(jiàn)栓子簾，考慮存在右向左分流。臨床診斷：PAVF致腦梗死。給予依達(dá)拉奉、低分子肝素、瑞舒伐他汀治療，患者恢復(fù)良好，NIHSS評(píng)分0分。于2015年8月27日行肺血管造影及栓塞術(shù)，術(shù)中于左右肺各見(jiàn)一畸形動(dòng)靜脈瘺，行彈簧圈栓塞術(shù)，術(shù)后造影示彈簧圈位置穩(wěn)定，病灶內(nèi)未見(jiàn)血供，左肺中野病灶明顯縮?。▓D4）。術(shù)后第2天復(fù)查T(mén)CD發(fā)泡試驗(yàn)，推泡后，見(jiàn)微量微泡信號(hào)。術(shù)后3個(gè)月復(fù)查胸片示左中肺野類橢圓形高密度病灶較栓塞術(shù)前縮小，密度減低?；颊呖诜_(dá)比加群、瑞舒伐他汀治療，隨訪1年無(wú)復(fù)發(fā)，改良Rankin量表（mRS）評(píng)分0級(jí)，復(fù)查T(mén)CD發(fā)泡實(shí)驗(yàn)推泡后，未見(jiàn)微量微泡信號(hào)。

討論：PAVF亦稱肺動(dòng)靜脈畸形（pulmonary arteriovenousmalformation，PAVM），是指1條或多條肺動(dòng)脈，繞過(guò)毛細(xì)血管而與肺靜脈直接連通，極少數(shù)為體循環(huán)動(dòng)脈與肺靜脈、肺動(dòng)脈與左心房直接相通所形成的異常血管團(tuán)。反常栓塞（paradoxical embolism，PDE）是指靜脈血栓從右向左分流進(jìn)入體循環(huán)。PAVF致PDE是CS的主要潛在病因。CS約占缺血性卒中的30%，因其病因查找困難從而使該類卒中的2級(jí)預(yù)防方案無(wú)法制訂。PAVF僅占PDE的5%，卻是卒中、特別是青年卒中不容忽視的病因之一。目前臨床對(duì)占PDE 95%的心源性分流，如房間隔缺損、卵圓孔未閉等已有充分認(rèn)識(shí)，但肺源性分流這一少見(jiàn)病因常被忽視。肺源性分流即肺血管畸形導(dǎo)致右向左分流，其中PAVF是造成肺源性分流的主要原因，也是CS易被忽視的病因之一。Nakamura等［1］認(rèn)為PAVF導(dǎo)致腦反常栓塞有3種機(jī)制：①瘺道內(nèi)血栓形成導(dǎo)致的栓塞；②下肢深靜脈血栓栓子導(dǎo)致的栓塞；③紅細(xì)胞增多癥引起的血栓或栓塞。該例血常規(guī)正常，未找到深靜脈血栓存在的證據(jù)，經(jīng)檢查也未發(fā)現(xiàn)其他栓子來(lái)源。事實(shí)上，傳統(tǒng)診斷技術(shù)也有可能發(fā)現(xiàn)不了小的栓子，尤其是當(dāng)栓子位于骨盆或中風(fēng)發(fā)作時(shí)已脫落轉(zhuǎn)移的栓子［2］。PAVF處血流緩慢，也有可能形成原位血栓，導(dǎo)致栓塞［3］。患者經(jīng)檢查，排除腦動(dòng)脈粥樣硬化、心源性栓塞、動(dòng)脈炎性病變、血液系統(tǒng)疾病、凝血功能障礙及內(nèi)分泌代謝等可能的病因，且14年前因肺部感染行肺CT時(shí)即發(fā)現(xiàn)左側(cè)PAVF，但未進(jìn)一步診治，隨著PAVF內(nèi)血流動(dòng)力學(xué)變化，PAVF體積逐漸增大，最終出現(xiàn) PDE，結(jié)合目前影像學(xué)檢查臨床診斷為PAVF致腦梗死明確。

PAVF的臨床診斷主要依賴影像學(xué)檢查。X線胸片作為PAVF的常規(guī)篩查手段，不提供任何細(xì)節(jié)性的東西，但可顯示98%的異常，敏感性70%～86%［3］。經(jīng)典的診斷PAVF的方法是對(duì)比增強(qiáng)胸部CT或MRI。利用MSCT胸部薄層平掃圖像行肺血管三維重組，能準(zhǔn)確診斷PAVF并明顯降低患者的輻射劑量，且可避免碘對(duì)比劑的使用，大大增加了檢查的安全性，在臨床上有較大價(jià)值，目前已取代傳統(tǒng)的肺動(dòng)脈造影，成為診斷PAVF首選的非侵襲性影像方法［4-5］。肺動(dòng)脈造影是公認(rèn)的診斷PAVF的“金標(biāo)準(zhǔn)”，能夠直接提供病灶及其相關(guān)血管的部位、數(shù)量及大小等，但因其有創(chuàng)，單純?cè)\斷時(shí)不使用，僅在治療前用以顯示血管解剖結(jié)構(gòu)和位置。李波等［6］認(rèn)為，經(jīng)胸超聲心動(dòng)圖聲學(xué)造影結(jié)合經(jīng)顱多普勒聲學(xué)造影可判定栓子的來(lái)源、評(píng)估分流程度，且簡(jiǎn)單、易行、重復(fù)性好，患者檢查無(wú)明顯痛苦及不適，安全性高，可檢測(cè)出一些隱性的右向左分流。疑診PAVF時(shí)行胸片、胸部CT增強(qiáng)掃描，CT未能明確PAVF時(shí)應(yīng)考慮行肺動(dòng)脈造影、介入栓塞術(shù)或手術(shù)治療［7］。

總之，重視PAVF這一CS少見(jiàn)病因的篩查對(duì)防治腦梗死事件十分必要。

圖1～4 女，46歲 圖1 T2FLAIR示雙側(cè)額葉及左側(cè)顳頂枕葉交界區(qū)見(jiàn)長(zhǎng)T2異常信號(hào)影，信號(hào)均勻，邊界清晰 圖2 胸部X線平片示左中肺野類橢圓形高密度影，邊緣光滑、清晰，密度均勻 圖3 肺動(dòng)脈CTA示雙肺上葉類圓形結(jié)節(jié)影，表面光滑，增強(qiáng)掃描后可見(jiàn)與肺動(dòng)靜脈相通，大者位于左肺上葉，約3.1 cm×2.3 cm 圖4 DSA介入栓塞治療后，左肺中野病灶明顯縮小

［1］Nakamura H，Miwa K，Haruki T，et al.Pulmonary arteriovenous fistula with cerebral infarction successfully treated by video-assisted thoracic surgery［J］.Ann Thorac Cardiovasc Surg，2008，14：35-37.

［2］Lethen H，F(xiàn)lachskampf FA，Schneider R，et al.Frequency of deep vein thrombosis in patients with patent foramen ovale and ischemic stroke or transient ischemic attack［J］.Am J Cardiol，1997，80：1066-1069.

［3］Cohen R，Cabanes L，Burckel C，et al．Pulmonary arteriovenous fistulae thrombosis responsible for recurrent stroke［J］．J Neural Neurosurg Psychiatry，2006，77：707-708．

［4］張瑩.多層螺旋CT胸部薄層平掃肺血管三維重組診斷肺動(dòng)靜脈瘺的價(jià)值［J］.實(shí)用中西醫(yī)結(jié)合臨床，2014，14（1）：55-56.

［5］袁知東，王成林，石橋，等.多層螺旋CT胸部薄層平掃肺血管三維重組診斷肺動(dòng)靜脈瘺的價(jià)值［J］.中國(guó)CT和MRI雜志，2012，10（4）：18-20.

［6］李波，詹曉英，馬小靜.經(jīng)胸超聲心動(dòng)圖聲學(xué)造影結(jié)合經(jīng)顱多普勒聲學(xué)造影在卵圓孔未閉診斷中的應(yīng)用［J/CD］.中華臨床醫(yī)師雜志（電子版），2015，9（22）：145-147.

［7］孫葳，周知，孫麗麗，等.反常栓塞導(dǎo)致以隱源性卒中為首發(fā)表現(xiàn)的肺動(dòng)靜脈畸形的診治［J］.中華神經(jīng)科雜志，2012，45（6）：409-413.

2016-09-20）

10.3969/j.issn.1672-0512.2017.03.043

賀燕，E-mail：13465410106@163.com。