張奇瑾，沈文彬，童冠圣，張春燕，陳孝柏，溫廷國，董 健，霍 萌，王仁貴*

(1.首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京世紀壇醫(yī)院放射中心，2.淋巴外科，3.核醫(yī)學(xué)科，北京 100038)

影像學(xué)檢查在胸導(dǎo)管末端探查術(shù)治療淋巴管肌瘤病合并乳糜胸術(shù)式選擇中的價值

張奇瑾1，沈文彬2，童冠圣3，張春燕1，陳孝柏1，溫廷國1，董 健1，霍 萌1，王仁貴1*

(1.首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京世紀壇醫(yī)院放射中心，2.淋巴外科，3.核醫(yī)學(xué)科，北京 100038)

目的探討影像學(xué)檢查在胸導(dǎo)管末端探查術(shù)治療淋巴管肌瘤病(LAM)合并乳糜胸術(shù)式選擇中的診斷價值。方法回顧性分析經(jīng)臨床和/或病理證實的34例LAM合并乳糜胸患者的臨床和影像學(xué)資料。所有患者均接受放射性核素99Tcm-右旋糖酐(DX)淋巴顯像和CT淋巴管造影(CTL)檢查。根據(jù)99Tcm-DX淋巴顯像對胸導(dǎo)管分型：Ⅰ型為異常濃聚型；Ⅱ型為異位引流型；Ⅲ型為未顯影或一過性顯影型，Ⅰ型和Ⅱ型為胸導(dǎo)管異常。根據(jù)CTL對胸導(dǎo)管分型：Ⅰ型為擴張型；Ⅱ型為末端梗阻型；Ⅲ型為主干縮窄型；Ⅳ型為異位引流型；Ⅴ型為未顯示型。以Ⅰ～Ⅳ型為胸導(dǎo)管異常。評價2種方法顯示胸導(dǎo)管病變的一致性。結(jié)果99Tcm-DX淋巴顯像顯示Ⅰ型17例，Ⅱ型3例，Ⅲ型14例。58.82%(20/34)的LAM合并乳糜胸病例存在胸導(dǎo)管病變。CTL顯示Ⅰ型15例，Ⅱ型3例，Ⅲ型5例，Ⅳ型2例，Ⅴ型9例，73.53%(25/34)的LAM合并乳糜胸病例存在胸導(dǎo)管病變。2種方法顯示胸導(dǎo)管是否存在病變的一致性較好(Kappa=0.679)。CTL胸導(dǎo)管分型中，Ⅰ型和Ⅱ型多采用胸導(dǎo)管—靜脈吻合術(shù)或胸導(dǎo)管末端松解術(shù)解除梗阻，Ⅲ型多采用胸導(dǎo)管末端壓迫帶/粘連松解術(shù)解除梗阻，Ⅳ型根據(jù)胸導(dǎo)管異常回流路徑來選擇手術(shù)入路和手術(shù)方式，Ⅴ型多采取保守治療。結(jié)論CTL優(yōu)于99Tcm-DX淋巴顯像，能準確顯示胸導(dǎo)管的病變情況，為胸導(dǎo)管末端探查術(shù)治療LAM合并乳糜胸的術(shù)式選擇提供影像學(xué)依據(jù)。

淋巴管肌瘤??；乳糜胸；胸導(dǎo)管；核素淋巴顯像；淋巴管造影術(shù)

淋巴管肌瘤病(lymphangioleiomyomatosis， LAM)是一種以軸狀淋巴管的異常平滑肌細胞進行性增生為特征的罕見疾病[1-3]，主要臨床表現(xiàn)為彌漫性肺部囊性變、反復(fù)氣胸、乳糜胸。胸導(dǎo)管是體內(nèi)最粗大的淋巴管，是全身淋巴液回流入血的終極通道，在淋巴循環(huán)中至關(guān)重要。本研究回顧性分析34例LAM乳糜胸患者的臨床和影像學(xué)資料，通過不同的影像學(xué)方法對胸導(dǎo)管病變進行分型，探討影像學(xué)檢查在胸導(dǎo)管末端探查術(shù)治療LAM合并乳糜胸術(shù)式選擇中的診斷價值。

1 資料與方法

1.1 一般資料 回顧性分析2009年1月—2015年12月間于本院確診的34例LAM合并乳糜胸患者，均為女性，年齡17～62歲，中位年齡40歲。17例經(jīng)病理證實，17例經(jīng)臨床和影像表現(xiàn)綜合確診，診斷標準為歐洲呼吸協(xié)會發(fā)布的LAM診斷指南[4]。所有患者均于手術(shù)前2周內(nèi)接受放射性核素99Tcm-右旋糖酐(dextran, DX)全身淋巴顯像和CT淋巴管造影(CT lymphangiography, CTL)檢查。

1.2 儀器與方法99Tcm-DX淋巴顯像[5]：采用Philips ADAC Forte雙探頭SPECT/CT顯像儀，能峰141 keV，窗寬20%，采集速度14～18 cm/min，采集矩陣512×512。于雙足第1、2趾間及第4、5趾間皮下緩慢注射99Tcm-DX，每點注射111～185 mMq (0.10～0.15 ml)，注射后10 min、1 h、3 h、6 h分別從頭到足行全身顯像。

CTL顯像[6-7]：先行直接淋巴管造影(direct lymphangiography, DLG)，造影后行胸腹部螺旋CT掃描。DLG于足背第1、2趾間皮下剝離淺淋巴管并穿刺置管，以6～8 ml/h的速度注入8～20 ml碘油后，于DSA下動態(tài)觀察對比劑經(jīng)淋巴管、淋巴干、胸導(dǎo)管的通行情況及胸導(dǎo)管末端的入血情況。DLG后0.3～6.0 h行胸腹盆部螺旋CT掃描，采用Siemens Somatom Sensation 16層螺旋CT和Philips Brilliance iCT 256 CT掃描儀，管電壓120 kV，管電流150 mAs，層厚5 mm，層間距5 mm，掃描范圍自鎖骨上3 cm至恥骨聯(lián)合下緣下5 cm。將原始圖像重建為層厚2 mm、層間距2 mm的薄層圖像，并行三維處理后觀察對比劑在胸導(dǎo)管內(nèi)的分布情況。

1.3 圖像分析 由2名核醫(yī)學(xué)科醫(yī)師和2名放射科醫(yī)師分別獨立閱讀99Tcm-DX淋巴顯像和CTL影像，意見有分歧時經(jīng)協(xié)商達成一致。99Tcm-DX淋巴顯像觀察內(nèi)容包括：①胸導(dǎo)管是否顯影及顯影時間、位置以及放射性隨時間變化的情況；②頸靜脈角處是否有放射性異常分布，及對側(cè)淋巴管的顯影情況；③有無其他伴隨的放射性分布異常。CTL觀察內(nèi)容包括：①數(shù)目，雙胸導(dǎo)管、單胸導(dǎo)管(左、右)；②主干管腔情況，擴張、正常、狹窄、未顯影，胸導(dǎo)管最寬徑>3 mm為擴張，最窄徑<2 mm為狹窄[8]；③梗阻部位，頸部、胸段、膈下段、乳糜池以下。

將99Tcm-DX淋巴顯像中胸導(dǎo)管表現(xiàn)分為3型：Ⅰ型為異常濃聚型，表現(xiàn)為顯像劑在左頸靜脈角處異常放射性濃聚；Ⅱ型為異位引流型，表現(xiàn)為右頸靜脈角區(qū)顯影劑持續(xù)性濃聚，伴或不伴有左頸靜脈角放射性濃聚；Ⅲ型為未顯影或一過性顯影型，表現(xiàn)為左頸靜脈角未顯影或在檢查過程中一過性顯影。Ⅰ型和Ⅱ型為99Tcm-DX淋巴顯像診斷胸導(dǎo)管異常。

將CTL顯像中胸導(dǎo)管表現(xiàn)分為5型：Ⅰ型為擴張型，表現(xiàn)為胸導(dǎo)管主干擴張，頸段或末端相對性狹窄，頸靜脈角區(qū)大量對比劑沉積；Ⅱ型為末端梗阻型，表現(xiàn)為胸導(dǎo)管主干管腔正常，梗阻部位在頸段或末端入血處，頸靜脈角區(qū)有異常對比劑沉積；Ⅲ型為主干縮窄型，表現(xiàn)為胸導(dǎo)管部分顯影，對比劑終止于胸段不再上行，未到達頸段及遠端；Ⅳ型為異位引流型，表現(xiàn)為右頸靜脈角區(qū)對比劑異常沉積，伴或不伴左胸導(dǎo)管顯影，提示雙胸導(dǎo)管或右位胸導(dǎo)管變異；Ⅴ型為未顯示型，表現(xiàn)為胸導(dǎo)管全程未顯影，梗阻點位于乳糜池以下。Ⅰ～Ⅳ型為CTL診斷胸導(dǎo)管異常。

表1 CTL與 99Tcm-DX淋巴顯像顯示胸導(dǎo)管病變分型(例)

圖1 患者女，42歲，LAM合并乳糜胸 A.99Tcm-DX淋巴顯像為Ⅱ型，雙側(cè)頸靜脈角放射性異常濃聚，雙側(cè)髂淋巴管、腰干擴張； B、C.CTL顯像為Ⅰ型，胸導(dǎo)管主干管腔擴張，末端對比劑入血不暢，大量沉積于左頸靜脈角區(qū)，雙側(cè)髂淋巴管及腰干擴張 圖2 患者女，36歲，LAM合并乳糜胸 A.99Tcm-DX淋巴顯像為Ⅰ型，左側(cè)頸靜脈角放射性異常濃聚，雙側(cè)髂淋巴管、腰干擴張； B、C.CTL顯像為Ⅱ型，胸導(dǎo)管主干管腔正常，末端對比劑入血不暢并沉積于左頸靜脈角區(qū)，雙側(cè)髂淋巴管及腰干擴張，對比劑囊樣積聚

1.4 統(tǒng)計學(xué)分析 采用SPSS 22.0統(tǒng)計分析軟件。采用Kappa檢驗評價99Tcm-DX和CTL診斷胸導(dǎo)管異常的一致性。Kappa值為0～0.60時一致性較差；0.61～0.80為一致性較好；0.81～1.00為一致性好。P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 2種影像學(xué)方法的顯像特征及結(jié)果99Tcm-DX淋巴顯像診斷20例(20/34，58.82%)胸導(dǎo)管異常；CTL顯像診斷25例(25/34，73.53%)胸導(dǎo)管病變，見表1和圖1～3。2種方法診斷胸導(dǎo)管異常的Kappa值為0.679(P<0.001)，一致性較好。

2.2 胸導(dǎo)管末端探查術(shù)與CTL結(jié)果對照分析 CTL顯示的25例胸導(dǎo)管異常的患者中，24例接受胸導(dǎo)管末端探查術(shù)，其中22例接受左胸導(dǎo)管探查術(shù)，2例接受右胸導(dǎo)管探查術(shù)；另1例由于肺功能差等原因行保守治療。術(shù)式選擇為7例行胸導(dǎo)管—靜脈吻合術(shù)，CTL顯示Ⅰ型5例，Ⅱ型1例，Ⅳ型1例。14例行胸導(dǎo)管末端粘連/壓迫帶松解術(shù)，CTL顯示Ⅰ型7例，Ⅱ型1例，Ⅲ型5例，Ⅳ型1例。3例同時行胸導(dǎo)管—靜脈吻合術(shù)和胸導(dǎo)管末端松解術(shù)，CTL顯示Ⅰ型2例，Ⅱ型1例。術(shù)中所見胸導(dǎo)管的結(jié)構(gòu)和入血通暢性均出現(xiàn)不同程度的異常，7例胸導(dǎo)管受血管鞘(椎動脈、頸內(nèi)動脈或甲狀腺動脈)牽拉回流受阻，2例單純性胸導(dǎo)管內(nèi)淋巴液入血緩慢，12例周圍纖維組織粘連壓迫、2例頸部腫大淋巴結(jié)、1例頸部乳糜囊腫壓迫胸導(dǎo)管導(dǎo)致回流受阻。與手術(shù)術(shù)式相對照，Ⅰ型和Ⅱ型多采用胸導(dǎo)管—靜脈吻合術(shù)和胸導(dǎo)管末端松解術(shù)解除梗阻。Ⅲ型多通過胸導(dǎo)管末端粘連/壓迫帶松解術(shù)解除梗阻。Ⅳ型則根據(jù)胸導(dǎo)管的異常回流路徑選擇手術(shù)入路和手術(shù)方式。Ⅴ型采取保守治療。99Tcm-DX淋巴顯像由于空間分辨率較低，對術(shù)式選擇方面的指導(dǎo)意義相對較弱，因此，未做其結(jié)果與術(shù)式選擇的對照分析。

圖3 患者女，42歲，LAM合并乳糜胸 A. 99Tcm-DX淋巴顯像為Ⅰ型，左側(cè)頸靜脈角放射性異常濃聚，雙側(cè)髂淋巴管和腰干擴張，左側(cè)胸腔及腹腔放射性濃聚，提示左側(cè)乳糜胸、乳糜腹； B、C. CTL顯像為Ⅲ型，對比劑走行終止于胸導(dǎo)管胸段，左側(cè)頸靜脈角未見對比劑沉積

3 討論

LAM是種罕見的多系統(tǒng)疾病，以肺及胸腹部軸狀淋巴管的不成熟平滑肌細胞進行性增生為特征，主要并發(fā)癥為乳糜胸、氣胸和其他肺外臨床表現(xiàn)[9]。LAM的主要治療方法為抗雌激素治療，但是否有效尚無研究[10-11]證實，目前主要針對其并發(fā)癥進行治療。作為三大并發(fā)癥之一的乳糜胸，其發(fā)生、發(fā)展與胸導(dǎo)管病變密切相關(guān)。

胸導(dǎo)管是體內(nèi)最粗大的淋巴管，引流雙下肢、盆腔、腹部、左上肢、左胸及左頸部近全身3/4的淋巴液。其最常見的變異為走行和數(shù)目變異，如右位胸導(dǎo)管、雙胸導(dǎo)管、甚至無胸導(dǎo)管[12-13]。胸導(dǎo)管末端入血處有瓣膜，能阻止血液逆流入胸導(dǎo)管；其解剖注入點多樣，有左、右靜脈角及左鎖骨下靜脈；注入方式有單干型、多干合一型、多支分別注入型[14]。

目前同位素示蹤顯像法是最常用的無創(chuàng)性診斷淋巴管的方法。99Tcm-DX經(jīng)足皮下注射后由淋巴管運至乳糜池后，經(jīng)胸導(dǎo)管和右淋巴導(dǎo)管回流入頸靜脈角。示蹤劑的異常濃聚與以下原因有關(guān)：①胸導(dǎo)管末端梗阻致淋巴回流受阻；②頸靜脈角回流壓力增高，乳糜液向靜脈排出受阻；③淋巴液產(chǎn)生過多，乳糜液入血口相對性狹窄。傳統(tǒng)淋巴管顯影的方法為DLG[15-17]，CTL是在DLG基礎(chǔ)上行胸腹部螺旋CT掃描。CTL可清楚顯示胸導(dǎo)管的結(jié)構(gòu)、走行、淋巴回流路徑以及周圍組織情況等。根據(jù)LAM合并乳糜胸的胸導(dǎo)管顯像特征，CTL提出了5型分類方法。本研究中，Ⅰ型和Ⅱ型或存在胸導(dǎo)管淋巴—靜脈回流受阻，或受周圍纖維組織壓迫粘連，多通過胸導(dǎo)管—靜脈吻合術(shù)或胸導(dǎo)管末端松解術(shù)解除梗阻。Ⅲ型多為血管鞘增厚或纖維化包繞、粘連胸導(dǎo)管所致，常采用胸導(dǎo)管粘連/壓迫帶松解術(shù)。Ⅳ型，即胸導(dǎo)管回流路徑異常，如右胸導(dǎo)管，常根據(jù)CTL顯示的淋巴回流路徑選擇手術(shù)入路和手術(shù)方式。對于胸導(dǎo)管發(fā)育不良、未發(fā)育的病例，常采取保守治療。本研究中99Tcm-DX淋巴顯像為Ⅲ型的5例患者，經(jīng)CTL顯示為Ⅰ型3例，Ⅱ型1例，Ⅲ型1例，采用胸導(dǎo)管末端粘連/壓迫帶松解術(shù)解除梗阻，提示99Tcm-DX淋巴顯像雖然能提供胸導(dǎo)管的直觀影像，但由于其空間分辨率低，對病變位置的診斷不如CTL準確，對淋巴回流異常的程度、病變周圍組織情況的細節(jié)顯示不足以做出有效診斷，因此對手術(shù)的術(shù)式選擇指導(dǎo)意義較差。CTL能檢出胸導(dǎo)管病變，識別其病變類型，并清晰顯示其周圍解剖關(guān)系，對99Tcm-DX淋巴顯像的低空間分辨率起補充作用，對治療方案的選擇有重要的參考價值。

總之，CTL可清楚顯示胸導(dǎo)管的病變類型及周圍組織情況，對病變部位的細節(jié)顯示及術(shù)式選擇的指導(dǎo)意義優(yōu)于99Tcm-DX淋巴顯像，為胸導(dǎo)管末端探查術(shù)治療LAM合并乳糜胸的術(shù)式選擇提供影像學(xué)依據(jù)。

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《五官頭頸病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》已出版

由南昌大學(xué)第一附屬醫(yī)院龔洪翰教授、江西省腫瘤醫(yī)院徐仁根主任醫(yī)師、上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬蘇州九龍醫(yī)院沈海林教授任主編，人民衛(wèi)生出版社出版的《五官頭頸病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》一書已出版，并在全國發(fā)行。本書采用CT與MR對比的方式進行撰寫，對五官頭頸部同一疾病，在同一時間、同一層面進行掃描的CT與MR所見進行對比，通過大量疾病的CT與MR圖像對比，讓讀者更好地理解CT與MR兩種不同成像技術(shù)在五官頭頸病變應(yīng)用的優(yōu)勢與限度。本書既適用于影像專業(yè)診斷人員，也適用于眼科、耳鼻咽喉-頭頸外科及口腔科專業(yè)人員。

本書是龔洪翰教授任總主編的《CT與MR對比臨床應(yīng)用系列叢書》的第五部，其他四部分別為《顱腦病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》《胸部病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》、《腹部病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》及《骨骼肌肉病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》。

《五官頭頸病變CT與MR對比臨床應(yīng)用》一書為16開精裝本，全書約130萬字。定價178元，全國新華書店均有銷售，也歡迎來函來電向我院購買，免費郵寄。聯(lián)系人：徐珍珍；地址：南昌市永外正街17號，南昌大學(xué)第一附屬醫(yī)院；郵編：330006；聯(lián)系電話：0791-88693825或88692582，傳真：0791-88623153。郵箱：1059245012@qq.com。

Valueofimagingexaminationsintreatmentoflymphangioleiomyomatosiswithchylothoraxbythoracicductextremityexploration

ZHANGQijin1,SHENWenbin2,TONGGuansheng3,ZHANGChunyan1,CHENXiaobai1,WENTingguo1,DONGJian1,HUOMeng1,WANGRengui1*
(1.DepartmentofRadiology, 2.DepartmentofLymphSurgery, 3.DepartmentofNuclearMedicine,BeijingShijitanHospital,CapitalMedicalUniversity,Beijing100038,China)

ObjectiveTo evaluate the value of imaging examinations in the treatment of lymphangioleiomyomatosis (LAM) with chylothorax by thoracic duct extremity exploration.MethodsData of 34 LAM with chylothorax confirmed by pathology and clinical diagnosis were retrospectively analyzed. All patients underwent99Tcm-DX lymphoscintigraphy and CT lymphangiography (CTL). Thoracic duct lesion types of99Tcm-DX lymphoscintigraphy were type Ⅰ (abnormal concentration pattern), type Ⅱ (ectopic drainage pattern), and type Ⅲ (without image or transient image pattern). The type Ⅰand type Ⅱ were diagnosed as thoracic duct abnormalities. Thoracic duct lesion types of CTL were type Ⅰ (dilatation pattern), type Ⅱ (distal obstruction pattern), type Ⅲ (truck constriction pattern), type Ⅳ (ectopic drainage pattern), and type Ⅴ (no-display pattern). Type Ⅰ—Ⅳ were diagnosed as thoracic duct abnormalities. Consistency of displaying thoracic duct abnormalities between99Tcm-DX lymphoscintigraphy and CTL was evaluated.ResultsThe thoracic duct abnormalities in99Tcm-DX lymphoscintigraphy were 58.82% (20/34; type Ⅰ in 17, type Ⅱ in 3, type Ⅲ in 14), and in CTL were 73.53% (25/34; type Ⅰ in 15, type Ⅱ in 3, type Ⅲ in 5, type Ⅳ in 2, type Ⅴ in 9). The consistency of CTL and99Tcm-DX lymphoscintigraphy for detecting thoracic duct abnormalities was good (Kappa=0.679). In CTL thoracic duct types, type Ⅰ and Ⅱ were operated by thoracic duct-venous anastomosis or thoracic duct extremity release operation, type Ⅲ was operated by thoracic duct adhesion or compression band release operation, operative approach and method were chosen according to the abnormal thoracic duct flow path in type Ⅳ, type Ⅴ was took conservative treatment.ConclusionCTL is superior to99Tcm-DX lymphoscintigraphy, which can clearly display the type of thoracic duct lesion and provide imaging informations to choose operation methods in thoracic duct exploration treatment for LAM with chylothorax.

Lymphangioleiomyomatosis; Chylothorax; Thoracic duct; Radionuclide lymphoscintigraphy; Lymphangiography

10.13929/j.1003-3289.201702097

T733； R817.4

A

1003-3289(2017)10-1517-05

張奇瑾(1981—)，女，遼寧東港人，博士，主治醫(yī)師。研究方向：胸部影像診斷。E-mail： wmdyt@163.com

王仁貴，首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京世紀壇醫(yī)院，100038。E-mail： renguiwang@aliyun.com

2017-02-23

2017-06-16