林云強(qiáng) 朱慧敏 連福鑫

(1浙江師范大學(xué)杭州幼兒師范學(xué)院,杭州 311231) (2杭州師范大學(xué)心理科學(xué)研究院,杭州 311121)

1 引言

自閉癥譜系障礙(Autism Spectrum Disorder,ASD,以下簡稱自閉癥)是一種神經(jīng)發(fā)育障礙,是兒童期常見的發(fā)展性疾病之一。美國國家疾病預(yù)防與控制中心(Centers for Disease Control and Prevention,CDC)2014年的數(shù)據(jù)顯示：每68名新生兒中,就有一名患有自閉癥。美國精神醫(yī)學(xué)學(xué)會(huì)(American Psychiatric Association,APA)2013年發(fā)布的《精神障礙診斷與統(tǒng)計(jì)手冊(第五版)》(Diagnostic and statistical manual of mental disorders,DSM-5)將自閉癥的基本癥狀界定為：社交溝通和社交互動(dòng)的持續(xù)損害,受限的、重復(fù)的行為、興趣或活動(dòng)模式(restricted repetitive patterns of behavior,interests,or activities,RRBs) (APA,2013)。

Kanner (1943)最先對自閉癥癥狀進(jìn)行詳細(xì)描述：兒童從一開始就無法以正常的方式將自己和他人與情境聯(lián)系起來,并且渴望保持同一性。隨后,Kanner對11名自閉癥兒童進(jìn)行了長達(dá)28年的追蹤研究,結(jié)果發(fā)現(xiàn)在4歲或5歲之前,他們整體的行為模式相似,存在兩個(gè)基本特征：自閉和刻板,進(jìn)入成年后,他們也都保留了上述兩個(gè)基本特征(Kanner,1971)。目前的研究大都表明自閉癥癥狀具有極大的穩(wěn)定性,甚至有可能伴隨終生(Barbaro & Dissanayake,2016; Kleinman et al.,2008; Zwaigenbaum et al.,2016)。

不過,也有部分研究得出了相對積極的結(jié)果。Kelley,Paul,Fein和Naigles (2006)的研究對象選擇了一組平均年齡為 7歲 3個(gè)月,完全融入普通班級,且無需任何額外教育支持的自閉癥兒童,稱他們達(dá)到了一種“最佳的” (optimal)狀態(tài),通過對其語言發(fā)展能力進(jìn)行測量,發(fā)現(xiàn)這些兒童獲得了完整的語法能力,只是語義和語用能力仍顯著差于正常發(fā)展兒童(typical development,TD)。隨后的研究中逐漸明確了此類群體的特征,并采用術(shù)語“最佳結(jié)果” (optimal outcome)進(jìn)行界定(Helt et al.,2008)。由于2006年研究中這些兒童被試年齡較小,未來是否會(huì)繼續(xù)縮小和正常發(fā)展兒童的差距,或者進(jìn)入青少年時(shí)期是否會(huì)再次出現(xiàn)行為和認(rèn)知問題尚不明確,因此以康涅狄格大學(xué)Fein教授和女皇大學(xué)Kelley教授領(lǐng)銜的研究團(tuán)隊(duì)在三年后再次對 2006年研究的部分兒童進(jìn)行相對全面的測量,發(fā)現(xiàn)部分早期被診斷為自閉癥的兒童,隨著年齡增長,在接受相關(guān)干預(yù)措施之后,其認(rèn)知能力、適應(yīng)能力等均可達(dá)到正常發(fā)展水平,并且不再被診斷為自閉癥,即真正意義上達(dá)到了“最佳結(jié)果” (Kelley,Naigles,& Fein,2010)。但是,這是否意味著自閉癥兒童能夠?qū)崿F(xiàn)“痊愈”較具爭議。

因此,如何理解自閉癥的預(yù)后效果和“最佳結(jié)果”的定義,達(dá)到該結(jié)果后還存在哪些剩余缺陷,以及哪些因素可以預(yù)測該結(jié)果,研究者將就上述問題進(jìn)行全面梳理,以期能為自閉癥個(gè)體的系統(tǒng)干預(yù)提供有效依據(jù)。

2 自閉癥預(yù)后結(jié)果評定和“最佳結(jié)果”定義演變

Rutter和Lockyer (1967)最先用4個(gè)等級(good,fair,poor,very poor)對自閉癥個(gè)體的社交生活和工作及學(xué)校中的表現(xiàn)進(jìn)行評價(jià)。隨后的研究在此基礎(chǔ)上發(fā)展出了可操作的整體社交結(jié)果標(biāo)準(zhǔn)(overall social outcome),包括獨(dú)立生活、友誼、職業(yè)三個(gè)領(lǐng)域,總分從“極好”到“極差”共 5個(gè)等級,其中“極好結(jié)果”表示：獨(dú)立工作、有親密的友誼和獨(dú)立生活(Howlin,Goode,Hutton,& Rutter,2004;Howlin,Mawhood,& Rutter,2000)。此評分標(biāo)準(zhǔn)側(cè)重于從社會(huì)適應(yīng)能力對自閉癥預(yù)后結(jié)果進(jìn)行評定。

Lovaas領(lǐng)導(dǎo)的加州大學(xué)洛杉磯分校(University of California,Los Angeles,UCLA)研究團(tuán)隊(duì),最先使用“痊愈” (recovery)一詞來描述自閉癥兒童的預(yù)后結(jié)果：在經(jīng)過早期集中行為干預(yù)(Early Intensive Behavioral Intervention,EIBI,每周40個(gè)小時(shí)以上的一對一干預(yù))之后,19個(gè)自閉癥兒童中有 9人的智商達(dá)到正常標(biāo)準(zhǔn),并且就讀于普通班級(Lovaas,1987)。但是某些高功能自閉癥兒童(high function autism,HFA),盡管智商接近正常發(fā)展水平,并適應(yīng)普通班級就讀的環(huán)境要求,卻仍然會(huì)表現(xiàn)出明顯的自閉癥癥狀,因此僅僅根據(jù)智商和學(xué)業(yè)能力來定義痊愈顯然證據(jù)不足(Mundy,1993)。隨后的研究驗(yàn)證了 Lovaas的結(jié)論,并將“痊愈”的定義擴(kuò)展為在認(rèn)知、語言、適應(yīng)性、社交和學(xué)業(yè)五個(gè)方面的能力處于正常范圍(Sallows& Graupner,2005)。

繼“痊愈”概念出現(xiàn)之后,Fein及其研究合作者提出并逐漸明確了“最佳結(jié)果”這一概念(詳見表1)。Kelley等(2006)首先描述了自閉癥預(yù)后結(jié)果的“最佳”狀態(tài),側(cè)重于教育安置; 其次,Sutera等(2007)明確提出了“最佳結(jié)果”,并要求個(gè)體脫離自閉癥譜系; 再次,Helt等(2008)從歷史診斷和當(dāng)前結(jié)果兩個(gè)方面對自閉癥的“最佳結(jié)果”進(jìn)行了操作性定義,并對可接受的干預(yù)服務(wù)類型進(jìn)行詳細(xì)說明。隨后的研究大多基于Helt等提出的操作性定義,從歷史診斷、當(dāng)前評估與診斷、教育安置和接受服務(wù)、認(rèn)知能力、適應(yīng)性五個(gè)方面定義“最佳結(jié)果”：(1)歷史診斷要求5歲之前被專家確診為 ASD,并且存在語言發(fā)展遲緩; (2)當(dāng)前評估和診斷要求不符合ADOS中ASD的標(biāo)準(zhǔn); (3)教育安置要求完全隨班就讀,并且不接受專門針對自閉癥的服務(wù),接受的其他服務(wù)的類型和時(shí)間也有相應(yīng)的要求; (4)在智力和適應(yīng)能力的標(biāo)準(zhǔn)化測驗(yàn)中表現(xiàn)正常(Kelley et al.,2010; Fein et al.,2013)。

通過梳理自閉癥預(yù)后結(jié)果評定和“最佳結(jié)果”定義演變,可以發(fā)現(xiàn)自閉癥的預(yù)后結(jié)果評定方法具有多樣性：基于生活適應(yīng)能力的社交結(jié)果評分、針對某項(xiàng)能力發(fā)展的標(biāo)準(zhǔn)化測試、專門的自閉癥診斷和評估工具。相比之下,“最佳結(jié)果”的定義既要求個(gè)體適應(yīng)真實(shí)的生活情境,也要求在標(biāo)準(zhǔn)化測試中表現(xiàn)正常,還要求不符合自閉癥譜系障礙診斷標(biāo)準(zhǔn),可以說達(dá)到該結(jié)果的個(gè)體已處于“最佳”的結(jié)果水平。但是研究還發(fā)現(xiàn)“最佳結(jié)果”個(gè)體仍存在不同程度的剩余缺陷(residual deficits)(Fein et al.,2013; see also Canfield,Eigsti,de Marchena,& Fein,2016; Orinstein,Suh,et al.,2015;Orinstein,Tyson,et al.,2015),因此不能將“最佳結(jié)果”簡單地等同于痊愈。

3 達(dá)到“最佳結(jié)果”個(gè)體剩余缺陷的具體表現(xiàn)

“最佳結(jié)果”的研究通常采用年齡、性別、非言語智商相匹配的三組兒童或青少年被試：高功能自閉癥個(gè)體、達(dá)到“最佳結(jié)果”個(gè)體、正常發(fā)展個(gè)體,即HFA組、OO組、TD組,并通過一系列結(jié)構(gòu)化、半結(jié)構(gòu)化、非結(jié)構(gòu)化的評估與測量工具,對三組兒童各項(xiàng)能力發(fā)展進(jìn)行橫向比較。研究發(fā)現(xiàn) OO組既在自閉癥的主要障礙方面存在剩余缺陷,如輕微的社會(huì)交往障礙,相對不足的語言和溝通能力,較為局限的重復(fù)性的行為、興趣與活動(dòng)模式; 同時(shí)還伴隨一些諸如注意缺陷以及以焦慮為主要特征的共病癥狀等。

表1 自閉癥研究之“最佳結(jié)果”定義

3.1 輕微的社會(huì)交往障礙

自閉癥個(gè)體在多種場合下存在社會(huì)交流和社交互動(dòng)持續(xù)性的損害,既表現(xiàn)在社交情感互動(dòng)中,如較少分享興趣、情緒或情感,不能啟動(dòng)或回應(yīng)社交互動(dòng); 也表現(xiàn)在發(fā)展、維持和理解人際關(guān)系方面,如難以調(diào)整自己的行為以適應(yīng)各種社交情境,難以和同伴展開想象的游戲,對同伴交往缺乏興趣等(APA,2013)。

Orinstein和 Suh等(2015)使用友誼描述評定量表(Friendship Description Rating Scale)、Reysen親和力量表(Reysen Likability Scale)以及兒童和青少年半結(jié)構(gòu)化臨床訪談(Semistructured Clinical Interview for Children & Adolescents),對達(dá)到“最佳結(jié)果”的兒童和青少年的社交能力進(jìn)行研究,結(jié)果顯示：一方面,OO組參與積極性最高,友好溫和,容易接近,被認(rèn)為和正常發(fā)展同齡人一樣受歡迎; 另一方面,OO組的社交不成熟,注意力和自制力存在缺陷,對社會(huì)關(guān)系的洞察力和友誼描述方面的表現(xiàn)顯著差于 TD組?？紤]到社交發(fā)起困難是自閉癥顯著特征,而 OO組參與的積極性最高,這在一定程度上反映了他們有較強(qiáng)的社交動(dòng)機(jī),雖然伴隨有自控能力問題,但是整體來看,其社會(huì)交往方面的剩余缺陷較少。

3.2 相對不足的語言和溝通能力

語言和溝通障礙是自閉癥的典型特征(APA,2013)。研究顯示,自閉癥個(gè)體的語言能力有很大的差異,25%的自閉癥個(gè)體有可能終身都無法發(fā)展出任何的功能性語言(Tek,Mesite,Fein,&Naigles,2014),而口語流暢的自閉癥個(gè)體在早期也存在一定的語言發(fā)育遲緩(Mayo,Chlebowski,Fein,& Eigsti,2013),即使達(dá)到了“最佳結(jié)果”的個(gè)體在詞匯、句法、語用以及總體語言能力方面仍存在一定程度的缺陷。

“最佳結(jié)果”個(gè)體語言和溝通剩余缺陷的研究最初主要采用標(biāo)準(zhǔn)化語言測試,研究顯示 OO組整體的語言發(fā)展水平顯著差于 TD組(Fein et al.,2013; Irvine,Eigsti,& Fein,2016; Tyson et al.,2014)。在句法能力方面,OO組使用動(dòng)詞、主語和賓語造句的能力存在“剩余缺陷” (Fein et al.,2013;Kelley et al.,2010; Tyson et al.,2014)。此外,研究普遍發(fā)現(xiàn) OO組的接受性詞匯知識(shí)得分低于 TD組,不過在Canfield等(2016)的研究中該差異未達(dá)到顯著性水平(p= 0.08),而在Tyson等(2014)的研究中則達(dá)到了顯著性水平(p= 0.05),且回歸分析顯示詞匯對核心語言能力有顯著預(yù)測作用(p=0.01)。使用加州語言學(xué)習(xí)測試(California Verbal Learning Test)對OO個(gè)體的語言學(xué)習(xí)特征進(jìn)行研究,發(fā)現(xiàn)OO組的辨別分?jǐn)?shù)(從干擾項(xiàng)中找出目標(biāo)項(xiàng),即再認(rèn)能力)顯著高于TD組和HFA組,回歸分析顯示,言語記憶和語音記憶分別對核心語言能力有顯著預(yù)測作用(Tyson et al.,2014)。語用能力研究的標(biāo)準(zhǔn)化測試則未發(fā)現(xiàn)剩余缺陷(Kelley et al.,2010; Orinstein,Suh,et al.,2015),這可能是由于語用需要在具體的社會(huì)情境下正確地使用語言,并且符合傾聽者個(gè)人的知識(shí)儲(chǔ)備和興趣(Geurts &Embrechts,2010),而標(biāo)準(zhǔn)化的語言測試對于語用的情境性和靈活性的控制是有限的(Young,Diehl,Morris,Hyman,& Bennetto,2005)。

隨后的研究強(qiáng)調(diào),自發(fā)性語言,如敘事(narratives)是測量語言能力最具生態(tài)效度的方式,并且研究顯示敘事能力和語用能力直接相關(guān)(Botting,2002)。Suh等(2014)研究發(fā)現(xiàn) OO組在對無字圖畫書進(jìn)行敘事的過程中,自我修正(selfcorrections)顯著多于HFA組和TD組(p=0.03),并且出現(xiàn)奇怪語言(如過于正式的語言、廣告語和自創(chuàng)單詞)的比例最高,為 6/15。有研究提出假設(shè),自我修正是聽者本位的,有助于傾聽者獲取信息,反映了普遍的語言能力,并非屬于語用缺陷(Lake,Humphreys,& Cardy,2011)。因此,OO組較多的自我修正可能更多反映的是沖動(dòng)的人格特質(zhì)。Canfield等(2016)則將敘事語法(story grammar)和敘事完整性共同定義為“故事優(yōu)秀度” (story goodness),從優(yōu)秀度、銜接度、精確度、奇異度四個(gè)方面,使用5點(diǎn)量表進(jìn)行評分,發(fā)現(xiàn)OO組在優(yōu)秀度(p= 0.04)和銜接度(p= 0.04)方面的得分顯著低于 TD組,并且通過對比敘述時(shí)是否看圖畫書的得分情況,發(fā)現(xiàn)敘事能力在一定程度上依賴于工作記憶。

可見,達(dá)到“最佳結(jié)果”的個(gè)體,整體語言能力、造句能力、詞匯知識(shí)、敘事能力都表現(xiàn)出相對不足,其核心語言能力在一定程度上依賴于詞匯知識(shí)、言語記憶和語音記憶,敘事能力則和工作記憶有一定的相關(guān)。在研究工具的不斷多樣化和改進(jìn)過程中,如使用自發(fā)性敘事,將會(huì)發(fā)現(xiàn)更多的語言和溝通剩余缺陷。

3.3 較為局限的重復(fù)性的行為、興趣與活動(dòng)模式

行為、興趣與活動(dòng)模式的局限性和重復(fù)性(RRBs)是自閉癥譜系障礙的常見癥狀之一,具體表現(xiàn)在兩個(gè)方面：第一,刻板或重復(fù)的行為,包括簡單的軀體刻板運(yùn)動(dòng)(如拍手)、重復(fù)操作物體(如旋轉(zhuǎn)硬幣)和使用言語(如機(jī)械地模仿語言、刻板地使用單詞或短語); 第二,過度地堅(jiān)持常規(guī)和局限的行為模式,表現(xiàn)在抗拒改變(如作息、飲食、物品擺放等不輕易改變)和儀式化的行為模式(如繞圈踱步) (APA,2013)。

Troyb,Orinstein,Tyson和 Eigsti等(2014)使用ADOS、ADI-R、重復(fù)刻板行為量表修訂版(Repetitive Behavior Scale-Revised,RBS-R)和耶魯特殊興趣調(diào)查表(Yale Special Interests Survey,YSIS),對三組被試歷史(2～6 歲)和目前(13～14 歲)的 RRBs進(jìn)行研究,結(jié)果發(fā)現(xiàn)不論哪個(gè)時(shí)間段,OO組都存在RRBs,在進(jìn)入青少年期后,其進(jìn)餐時(shí)間和睡眠時(shí)間存在儀式化行為,但其RRBS得分始終低于ASD組,說明RRBs可能繼續(xù)伴隨其長時(shí)間的發(fā)展。

3.4 其他

抽動(dòng)障礙、注意缺陷和多動(dòng)障礙、抑郁癥等都是自閉癥的高發(fā)共病癥,達(dá)到“最佳結(jié)果”的自閉癥個(gè)體同樣會(huì)伴隨其他一系列神經(jīng)發(fā)展病癥。Orinstein和 Tyson等(2015)使用學(xué)齡期兒童目前及終身版的情感障礙與精神分裂癥時(shí)間表(The Schedule for Affective Disorders and Schizophrenia for School-Age Children-Present and Lifetime version)對三組被試的四類精神病癥進(jìn)行了研究,包括焦慮障礙(如特殊恐怖癥)、情緒障礙(如重度抑郁癥)、外化障礙(如注意缺陷和多動(dòng)障礙)、其他障礙(包括抽動(dòng)障礙等),結(jié)果發(fā)現(xiàn)和TD組相比,OO組更多患有抽動(dòng)障礙、注意缺陷和多動(dòng)障礙、特殊恐怖癥,但患其他障礙的比例無顯著差異。隨著時(shí)間的發(fā)展,“最佳結(jié)果”個(gè)體的其他神經(jīng)病癥有可能治愈,但是注意缺陷和溝通障礙等病癥仍有可能持續(xù)存在,這和 Fein,Dixon,Paul和Levin (2005)的研究結(jié)果相吻合。

Troyb,Orinstein,Tyson和Helt等(2014)使用伍德科克—約翰遜第三版成就測驗(yàn)(Woodcock–Johnson III)對學(xué)業(yè)能力進(jìn)行測量,使用書面語言測試第三版(Test of Written Language)對閱讀理解、解決數(shù)學(xué)問題、和書面表達(dá)的能力進(jìn)行測試,結(jié)果顯示 OO組和TD組在所有測驗(yàn)項(xiàng)目中均無顯著差異,說明 OO組在學(xué)業(yè)方面不再存在剩余缺陷。Suh等(2016)使用大五人格問卷(Big Five Inventory)對三組兒童人格的五個(gè)因素,即神經(jīng)質(zhì)、外向性、開放性、宜人性和責(zé)任感進(jìn)行測量,結(jié)果顯示 OO組在 BFI中“外向性” (如,愛說話)得分顯著高于TD組,并且存在情緒不穩(wěn)定的傾向。

綜上所述,達(dá)到“最佳結(jié)果”的個(gè)體,在社交方面,更加主動(dòng)、友好、外向,和正常個(gè)體一樣受歡迎; 在學(xué)業(yè)方面,其閱讀理解、解決數(shù)學(xué)問題、書面表達(dá)能力正常,有助于適應(yīng)普通班級學(xué)習(xí)要求。但是他們對社會(huì)關(guān)系的洞察力相對不足,友誼質(zhì)量不高。由于 OO個(gè)體在造句、接受性詞匯知識(shí)、在談話中保持輪替等方面都體現(xiàn)出語言和溝通能力相對不足,并且存在注意力、自制力以及不成熟的障礙,還伴隨情緒不穩(wěn)定,這些因素均可能會(huì)影響到他們的社交及溝通。除此之外,OO個(gè)體在行為和興趣方面還存在少量儀式化的行為。這些剩余缺陷為進(jìn)一步的干預(yù)和研究指明了方向。

4 “最佳結(jié)果”的預(yù)測因素

自閉癥及“最佳結(jié)果”的研究通常從自閉癥個(gè)體特征和早期干預(yù)兩方面來探討其對結(jié)果的影響和預(yù)測,前者包括自閉癥癥狀及其嚴(yán)重程度、診斷類型、語言發(fā)展、動(dòng)作發(fā)展、智商及共病癥; 后者則包括診斷時(shí)間、開始干預(yù)的時(shí)間、干預(yù)方法及干預(yù)密集度等。除此之外,自閉癥兒童家庭因素也會(huì)影響結(jié)果。

4.1 個(gè)體特征對“最佳結(jié)果”的影響

研究顯示在早期階段,較少的刻板行為、癥狀嚴(yán)重程度為輕度或中度、被診斷為 PDD-NOS而非AD、較好的語言能力以及動(dòng)作發(fā)展水平都是“最佳結(jié)果”的積極預(yù)測因素,但智商的預(yù)測作用存在一定爭議,而共病癥的存在通常則是消極的預(yù)測因素。

在自閉癥癥狀方面,RRBs對之后的結(jié)果有顯著的預(yù)測作用,Anderson,Liang和Lord (2014)指出 3歲時(shí)較少的刻板行為可以預(yù)測之后“非常積極”的結(jié)果,Moulton,Barton,Robins,Abrams和Fein (2016)也發(fā)現(xiàn)早期OO組在DSM-IV中RRBs的得分顯著低于ASD組。

癥狀的嚴(yán)重程度是結(jié)果影響因素之一。Sutera等(2007)和 Helt等(2008)通過對比 OO組和 ASD組早期癥狀,發(fā)現(xiàn)組間差異未達(dá)到顯著性水平。隨后Fein等(2013)的研究指出OO組和ASD組早期雖然在溝通能力和刻板行為方面無顯著性差異,但前者社交方面的癥狀較輕。Mukaddes,Tutkunkardas,Sari,Aydin和 Kozanoglu (2014)研究發(fā)現(xiàn) 90%的OO組被試其早期癥狀處于輕度和中度水平。Moulton等(2016)對比兩組的 CARS分?jǐn)?shù),發(fā)現(xiàn)OO組得分顯著低于ASD組。

診斷類型相關(guān)的研究結(jié)果則顯示,2歲時(shí)診斷為PDD-NOS的被試,在4歲時(shí)有22%在達(dá)到“最佳結(jié)果”,而被診斷為AD的被試達(dá)到“最佳結(jié)果”的比例僅為14% (Moulton et al.,2016),即診斷為PDD-NOS比診斷為 AD 更容易達(dá)到“最佳結(jié)果”(Helt et al.,2008; Sutera et al.,2007)。

早期語言發(fā)展和動(dòng)作發(fā)展對自閉癥結(jié)果也有顯著的預(yù)測作用。Helt等(2008)指出早期語言理解能力和口語模仿能力可以預(yù)測“最佳結(jié)果”,Mukaddes等(2014)發(fā)現(xiàn)第一個(gè)詞和第一個(gè)短語出現(xiàn)時(shí)間和之后結(jié)果之間的相關(guān)顯著,即 OO組早期溝通和語言能力發(fā)展顯著優(yōu)于ASD組,其他研究也得出相同的結(jié)果(Levy et al.,2010; Magiati,Tay,& Howlin,2014)。達(dá)到“最佳結(jié)果”的個(gè)體,其早期的動(dòng)作發(fā)展,尤其是精細(xì)動(dòng)作的發(fā)展顯著優(yōu)于ASD組(Helt et al.,2008; Moulton et al.,2016;Sutera et al.,2007)。

智商是自閉癥結(jié)果的主要影響因素,但不是唯一因素,因?yàn)樵S多高智商的自閉癥個(gè)體仍出現(xiàn)較差的結(jié)果(Levy et al.,2010)。Magiati等(2014)在對以往自閉癥結(jié)果文獻(xiàn)回顧的基礎(chǔ)上,就認(rèn)為自閉癥兒童早期智商對結(jié)果的預(yù)測作用尚存爭議。部分研究甚至指出早期智商的預(yù)測作用不明顯(Moulton et al.,2016),但也有部分研究則稱其為強(qiáng)有力的預(yù)測因素(Helt et al.,2008; Sutera et al.,2007),這可能和智商測量工具、被試類型不同等有關(guān)。相關(guān)的精神疾病,如抽動(dòng)癥、智力遲緩,或其他共病癥則對結(jié)果有消極影響(Helt et al.,2008;Levy et al.,2010; Mukaddes et al.,2014)。

4.2 早期干預(yù)對于“最佳結(jié)果”的影響

越早接受干預(yù)和治療的兒童,其預(yù)后結(jié)果越好：體現(xiàn)在共同注意、社交水平(眼神接觸、自由游戲)、認(rèn)知能力(運(yùn)動(dòng)模仿、聲音模仿、回應(yīng)社交問題、跟隨指令)、運(yùn)動(dòng)能力、理解和表達(dá)能力以及癥狀嚴(yán)重程度等方面(Granpeesheh,Dixon,Tarbox,Kaplan,& Wilke,2009; Perry et al.,2011; Macdonald,Parry-Cruwys,Dupere,& Ahearn,2014)。研究發(fā)現(xiàn),在父母發(fā)現(xiàn)兒童患有發(fā)展性障礙的時(shí)間相當(dāng)?shù)那闆r下,OO組比HFA組更早得到父母的重視,從而較早接受了專家的確診以及接受了較早和較多的集中干預(yù)(Orinstein et al.,2014)。

在干預(yù)方法方面,Helt等(2008)通過回顧自閉癥干預(yù)結(jié)果的研究發(fā)現(xiàn),大部分的“最佳結(jié)果”發(fā)生在使用行為干預(yù)方法之后。但Orinstein等(2014)指出某些 OO個(gè)體同時(shí)接受了兩種及以上的干預(yù)方法。Matson和Goldin (2014)也指出,早期集中行為干預(yù)(Early Intensive Behavioral Interventions,EIBI)作為自閉癥兒童最有效的治療方法已被廣泛使用,其標(biāo)志就是同時(shí)采用多種行為方法進(jìn)行干預(yù)。

接受干預(yù)的密集程度對預(yù)后效果的預(yù)測作用不明顯,部分研究顯示OO組和HFA組的干預(yù)密度的組間差異在整體上并未達(dá)到顯著水平(Orinstein et al.,2014; Perry et al.,2011)。但關(guān)于干預(yù)密集程度是否能夠預(yù)測結(jié)果,尚存在三點(diǎn)疑問：第一,干預(yù)結(jié)果通常和干預(yù)的“質(zhì)”和“量”有關(guān),可能由“質(zhì)”決定,可能兩者相互影響共同決定,同時(shí)“質(zhì)”也可能會(huì)受到“量”的影響,兩者的關(guān)系尚未明確; 第二,有更多缺陷或者進(jìn)步更慢的兒童有可能接受更密集的干預(yù),這使得密集度和結(jié)果的關(guān)系更加復(fù)雜; 第三,按照干預(yù)的密集度進(jìn)行隨機(jī)分組,會(huì)涉及到研究的倫理問題。除了診斷時(shí)間、干預(yù)開始的時(shí)間,干預(yù)方法,干預(yù)密集度之外,干預(yù)人員的質(zhì)量、干預(yù)的場所在一定程度上可能會(huì)影響到干預(yù)效果。

相關(guān)研究還指出,家庭因素,如父母的參與度等也是需要考慮的因素(Kirby,2016; Narzisi,Grossi,Buscema,Calderoni,& Muratori,2015)。Mukaddes等(2014)指出父母的社會(huì)地位和受教育程度決定了是否能為兒童的干預(yù)提供充足的經(jīng)濟(jì)支持,并且還影響了干預(yù)的動(dòng)機(jī)和參與度?？傊?個(gè)體特征、早期干預(yù)、家庭情況三者共同作用于預(yù)后效果,兒童個(gè)體特征是早期干預(yù)各方面選擇的依據(jù),早期干預(yù)相應(yīng)地提高了兒童各方面能力發(fā)展,家庭情況則提供外部支持,共同促進(jìn)兒童達(dá)到“最佳結(jié)果”。

5 小結(jié)與討論

自閉癥能否被治愈一直是頗具爭議的話題。一方面,自閉癥預(yù)后效果差,通常被認(rèn)為終生無法治愈; 而另一方面,越來越多最初被診斷為自閉癥的兒童,脫離了自閉癥譜系診斷,達(dá)到了“最佳結(jié)果”。對于此類研究,我們認(rèn)為未來研究需重點(diǎn)厘清以下問題。

第一,如何界定和證明自閉癥兒童獲得了“最佳結(jié)果”或痊愈？這涉及到診斷工具及診斷的準(zhǔn)確性、診斷標(biāo)準(zhǔn)的變化、以及在此基礎(chǔ)上達(dá)成的對“最佳結(jié)果”界定的共識(shí)。首先,研究證明,自閉癥診斷結(jié)論具有較高的穩(wěn)定性。其次,Fein及其研究團(tuán)隊(duì),在選擇“最佳結(jié)果”被試時(shí),有專業(yè)的臨床醫(yī)生、實(shí)驗(yàn)人員以及一系列專業(yè)的評估工具,如 ADOS,ADI-R,降低了最初的誤診的可能性,因此得出的研究有較高的信度。然而,當(dāng)歷史診斷和當(dāng)前診斷標(biāo)準(zhǔn)不一致時(shí)(如 DSM-IV和DSM-5),是否會(huì)影響“最佳結(jié)果”的比例分布,即所謂的“最佳結(jié)果”是否是由于診斷標(biāo)準(zhǔn)變化所導(dǎo)致尚需進(jìn)一步探討。

第二,究竟有多少自閉癥兒童可以達(dá)到“最佳結(jié)果”？通過梳理自閉癥預(yù)后結(jié)果的文獻(xiàn),發(fā)現(xiàn)自閉癥個(gè)體能獨(dú)立生活比例最高為 16%,擁有長期親密友誼或結(jié)婚的比例最高為33%～38%,有全職工作的比例最高為27% (Henninger & Natalie,2013; Howlin & Moss,2012)。使用社交結(jié)果評分的文獻(xiàn)中達(dá)到較好結(jié)果(good/ very good)的自閉癥個(gè)體平均比例為19.7% (Steinhausen,Mohr Jensen,& Lauritsen,2016)。Zwaigenbaum 等(2016)對 373名兒童在 18個(gè)月、1歲、3歲三個(gè)時(shí)間段使用DSM-IV-R進(jìn)行診斷,發(fā)現(xiàn)有 2.2%脫離自閉癥譜系。根據(jù)“最佳結(jié)果”的定義,以上數(shù)據(jù)只能是在某種程度上預(yù)示了“最佳結(jié)果”個(gè)體的存在,或許還不能完全等同于“最佳結(jié)果”。由于“最佳結(jié)果”研究被試人數(shù)最多為34人,最少僅有13人,且年齡跨度大,最大超過 13歲。因此,“最佳結(jié)果”個(gè)體的比例分布有待進(jìn)一步調(diào)查研究。

第三,獲得“最佳結(jié)果”個(gè)體的剩余缺陷為何尚未消除,這和自閉癥兒童的核心缺陷有何關(guān)系,是否需要進(jìn)一步為這些剩余缺陷提供必要的干預(yù)服務(wù)措施？首先,研究方法及工具的不斷改進(jìn)有利于發(fā)現(xiàn)更多的剩余缺陷,如在標(biāo)準(zhǔn)化語言測試中表現(xiàn)正常的“最佳結(jié)果”被試,在敘事中則表現(xiàn)出一定的語用困難。其次,自閉癥的核心缺陷在“最佳結(jié)果”個(gè)體身上仍有體現(xiàn),對于達(dá)到該結(jié)果的個(gè)體的進(jìn)一步干預(yù),是應(yīng)該集中于核心缺陷方面,還是通過解決其他缺陷來間接解決核心缺陷,尚需進(jìn)一步探討。

第四,如何使更多的自閉癥兒童達(dá)到“最佳結(jié)果”,自閉癥兒童的個(gè)體特征、早期干預(yù)以及家庭因素在多大程度上可以預(yù)測“最佳結(jié)果？回顧以往的研究,自閉癥個(gè)體的早期智商和干預(yù)密集度的預(yù)測作用尚存爭議,各個(gè)可能的影響因素是否以某種組合的形式共同預(yù)測結(jié)果尚未可知,因此,未來的研究一方面可將元分析技術(shù)與大樣本的結(jié)構(gòu)建模作為研究方法,一方面可使用多層回歸分析來確定潛在的結(jié)果預(yù)測因子,以進(jìn)一步探究“最佳結(jié)果”的影響及預(yù)測因素。

第五,獲得“最佳結(jié)果”的兒童是否和未達(dá)到該結(jié)果的自閉癥兒童存在生物學(xué)上的本質(zhì)差異。目前已有研究針對“最佳結(jié)果”兒童、自閉癥兒童、正常發(fā)展兒童在嬰兒期的頭圍、身長和體重增長進(jìn)行研究(Mraz,Dixon,Dumont-Mathieu,& Fein,2009)。未來的研究可以使用腦功能成像技術(shù),如功能核磁共振(functional magnetic resonance imaging,fMRI)、光學(xué)成像技術(shù)(optical brain imagine)正電子發(fā)射層析成像(positron emission tomography,PET)、腦電圖(electroencephalogram,EEG)、腦磁圖(magnetoencephalography,MEG)等對自閉癥兒童和達(dá)到“最佳結(jié)果”的兒童的腦部功能發(fā)展進(jìn)行更加細(xì)致的研究,以發(fā)現(xiàn)兩類兒童是否存在生物學(xué)差異。

綜上,自閉癥雖然預(yù)后效果差,一直以來被認(rèn)為是伴隨終生的疾病,但是確實(shí)存在部分早期被診斷為自閉癥的兒童,隨著年齡增長和相關(guān)干預(yù)措施的介入,不再符合自閉癥診斷標(biāo)準(zhǔn),并且擁有正常的認(rèn)知能力和適應(yīng)能力,即達(dá)到了“最佳結(jié)果”。但就目前研究結(jié)果而言,首先,僅有一小部分自閉癥兒童可以達(dá)到該結(jié)果; 其次,達(dá)到該結(jié)果的兒童只是不再符合完整的診斷標(biāo)準(zhǔn),但仍存在自閉癥核心缺陷和共病癥狀,尚未達(dá)到完全的“痊愈”; 再次,能否達(dá)到“最佳結(jié)果”,與自閉癥個(gè)體本身的特征及干預(yù)特征相關(guān),只有將自身特征和干預(yù)實(shí)施適當(dāng)結(jié)合,才可能達(dá)到該結(jié)果;最后,“最佳結(jié)果”的研究主要來自美國和加拿大的研究團(tuán)隊(duì),土耳其和瑞典的研究人員也進(jìn)行了相關(guān)研究,而我國目前尚待引入自閉癥的“最佳結(jié)果”或者“痊愈”的概念,以上研究可為我國自閉癥個(gè)體的系統(tǒng)干預(yù)提供有效依據(jù)。