蔡少康 廖 翔 蔡 毅 熊東林 李穎波 △

（1華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬武漢市中心醫(yī)院疼痛科，武漢430061；2深圳市南山區(qū)人民醫(yī)院醫(yī)院疼痛科，深圳 518000）

多發(fā)性皮膚平滑肌瘤好發(fā)于頭面部、背部和四肢伸側(cè)[1]，以疼痛性結(jié)節(jié)為臨床特征表現(xiàn)，多伴有自發(fā)性疼痛，國內(nèi)外臨床上多采用平滑肌松弛劑治療，對疼痛有一定療效，相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道使用硝苯地平也可緩解皮膚平滑肌瘤的疼痛[2]。然而，目前對于平滑肌瘤引起的疼痛治療方法有限，且療效欠佳。我科近幾年開展了脊髓電刺激治療各種神經(jīng)病理性疼痛，于2017年11月使用短時(shí)程脊髓電刺激治療1例因頭面部平滑肌瘤引起的頭頸部疼痛的病人，放置電極刺激2周后拔除，病人病情較前好轉(zhuǎn)，現(xiàn)報(bào)道如下：

方 法

1.一般資料

男性病人，58歲，訴反復(fù)左側(cè)頭面部疼痛10余年，加重1年。疼痛部位分布于左側(cè)眶上、額部及左側(cè)頭部，呈陣發(fā)性放電樣、針刺樣疼痛，每天發(fā)作5次左右，發(fā)作持續(xù)時(shí)間1～2分鐘，冷刺激可誘發(fā)疼痛感，間歇期無明顯疼痛。近1年來疼痛發(fā)作次數(shù)增加，持續(xù)時(shí)間延長，曾在外院診斷為“三叉神經(jīng)痛”并行半月神經(jīng)節(jié)和頸部神經(jīng)射頻治療（具體不詳），疼痛改善欠佳；病人發(fā)病期間長期口服鎮(zhèn)痛藥物，疼痛控制不理想，于2017年11月來我科就診。

體格及相關(guān)實(shí)驗(yàn)室檢查：一般情況可，病人左側(cè)眶上、額部及左側(cè)顳骨、枕部毛發(fā)處可見廣泛平滑肌瘤分布，病人情緒焦躁，通過采用疼痛視覺模擬評分(visual analogue scale, VAS)及焦慮自評量表(self-rating anxiety scale, SAS) 和抑郁自評量表 (selfrating depression scale, SDS) 對病人進(jìn)行評定，提示病人存在中度焦慮及抑郁狀態(tài)，采用匹茲堡睡眠質(zhì)量指數(shù)評定病人存在睡眠障礙，左面部痛溫覺及輕觸覺敏感。靜息VAS：5分，疼痛狀態(tài)VAS：10分。實(shí)驗(yàn)室及影像學(xué)檢查未見明顯異常。

病人疼痛癥狀符合神經(jīng)痛特點(diǎn)，疼痛區(qū)域主要局限在平滑肌瘤密集區(qū)（左側(cè)眶上、額部及左側(cè)頭部），病人每日劇烈疼痛發(fā)作2～3次，每次持續(xù)5～15分鐘，程度劇烈，VAS：10分?？紤]病人多次嘗試射頻等介入治療，現(xiàn)口服藥物治療效果不佳，科室討論并取得病人同意，給予短時(shí)程脊髓電刺激術(shù)治療。

2.治療方法

入院給予口服鎮(zhèn)痛藥等治療效果欠佳，建議擇期行脊髓電刺激術(shù)治療，調(diào)節(jié)神經(jīng)功能，緩解疼痛癥狀，告知病人病情，完善術(shù)前準(zhǔn)備。于2017年11月12日送介入手術(shù)室，局麻下行脊髓電刺激術(shù)（見圖1、2）。術(shù)中病人取俯臥位，由于上胸段硬膜外腔小，為保證穿刺進(jìn)針安全性，穿刺點(diǎn)定位于T11/T12椎間隙。常規(guī)消毒、鋪巾，局部麻醉后，持Tuohy穿刺針與皮膚約成30度角進(jìn)針，后接玻璃空針（空針內(nèi)約2 ml空氣）進(jìn)針約5 cm后，玻璃空針負(fù)壓消失，Tuohy穿刺針進(jìn)入硬膜外腔，回抽無腦脊液及血液，拔出針芯，將球管調(diào)至正位，在C形臂機(jī)下置入8觸點(diǎn)電極，調(diào)整電極位置在頸段硬膜外腔正中稍偏左，電極位置位于寰椎椎體上緣和樞椎之間，電極調(diào)整到最佳位置后開啟測試模式，調(diào)節(jié)電壓2 V、頻率40 Hz、脈寬210 μs，病人訴左側(cè)額部頂部、枕部等平滑肌瘤分布區(qū)出現(xiàn)酥麻感并覆蓋頭面部疼痛區(qū)域，表示測試成功。將Tuohy穿刺針拔出，將電極插入到接頭組件中，縫合皮膚切口，無菌紗布包扎，膠布固定。術(shù)中嚴(yán)格無菌操作，術(shù)中、術(shù)后病人無訴特殊不適。將電極導(dǎo)線接上接收器，給于病人不同觸點(diǎn)的測試，根據(jù)病人的感覺及舒適度調(diào)節(jié)至電壓1 V、頻率60 Hz、脈寬210 μs后病人疼痛緩解。術(shù)程順利，術(shù)中麻醉情況滿意，出血量約1 ml。術(shù)中、術(shù)后病人生命體征平穩(wěn)，安返病房，術(shù)后予抗感染、抗炎鎮(zhèn)痛等治療。

圖1 頸椎正位

圖2 頸椎側(cè)位

結(jié) 果

電極置入后，病人自覺電刺激覆蓋疼痛區(qū)域60%，體位改變時(shí)偶可有左上肢麻木感，靜息VAS：1分，疼痛發(fā)作時(shí)VAS：3～4分。電極置入兩周時(shí)間內(nèi)，靜息VAS：1～3分，發(fā)作時(shí)VAS：3～5分，疼痛發(fā)作持續(xù)時(shí)間縮短在3分鐘左右，焦慮自評量表 (SAS) 和抑郁自評量表 (SDS) 提示病人情緒較前改善明顯，夜間有睡眠時(shí)間延長。2周后電極拔除。3個(gè)月回訪病人疼痛發(fā)作時(shí)間及間歇期明顯延長，靜息VAS：2～4分，發(fā)作時(shí)VAS：4～6分，偶爾疼痛發(fā)作評分大于7分時(shí)口服非甾體藥物即可有效控制疼痛。

討 論

平滑肌瘤多分布于面、頸、軀干及四肢，呈群集分布或者融合呈斑塊狀[3]，生長緩慢，多伴自發(fā)性、陣發(fā)性疼痛，壓迫或寒冷刺激疼痛感加重。由于平滑肌遇冷收縮，擠壓皮膚神經(jīng)纖維束導(dǎo)致疼痛感覺，所以冰塊試驗(yàn)有診斷和鑒別診斷的價(jià)值。研究提示[4]：皮膚平滑肌瘤引起的疼痛是由于肌瘤壓迫皮膚神經(jīng)所致，Mann在電鏡研究結(jié)果也支持皮膚平滑肌瘤直接侵犯皮膚神經(jīng)引起疼痛[5]。本例病人平滑肌瘤引起的頭面部疼痛的原因可能是頸叢神經(jīng)根的感覺纖維受到刺激。皮膚組織損傷不僅可通過外周機(jī)制引起周圍性敏化，當(dāng)傷害性刺激興奮脊髓神經(jīng)元后，還可通過興奮脊髓神經(jīng)突觸改變其興奮性，導(dǎo)致中樞性敏化[6]。研究發(fā)現(xiàn)[7]，中樞神經(jīng)敏化在神經(jīng)病性疼痛的發(fā)病過程中表現(xiàn)為疼痛區(qū)域的擴(kuò)大且反復(fù)出現(xiàn)爆發(fā)性疼痛，降低病人對疼痛的耐受。在慢性疼痛動物模型上[8]，神經(jīng)損傷后脊髓背角突觸前 γ-氨基丁酸 (γ-aminobutyric acid, GABA)釋放減少，從而不能抑制痛覺過敏現(xiàn)象，引起自發(fā)、持發(fā)性疼痛。

短時(shí)程脊髓神經(jīng)電刺激已經(jīng)被證實(shí)能治療神經(jīng)性疼痛[9]。其鎮(zhèn)痛機(jī)理一般認(rèn)為是基于閘門理論學(xué)說，通過不斷刺激后柱脊髓背角，減少疼痛信號傳導(dǎo)，降低了神經(jīng)可塑性改變，遏制了神經(jīng)中樞敏化；同時(shí)，神經(jīng)電刺激雙向傳導(dǎo)作用亦可改善外周神經(jīng)有害神經(jīng)遞質(zhì)釋放，從而抑制外周敏化的持續(xù)作用[10]，進(jìn)而達(dá)到止痛效果[11]。本例病人面部疼痛部位分布于三叉神經(jīng)體表投影區(qū)，將電極放置于頸椎硬膜外間隙后部，緊鄰脊髓后柱，行電刺激后，除頸神經(jīng)支配區(qū)域的痛感緩解外，左側(cè)眶上、額面部疼痛感隨之緩解。其機(jī)制在于頭面部所有的表面和深層結(jié)構(gòu)都是由三叉神經(jīng)及第C2-3神經(jīng)支配的，神經(jīng)解剖學(xué)研究發(fā)現(xiàn)，上部頸神經(jīng)和三叉神經(jīng)核團(tuán)之間聯(lián)系密切，頸神經(jīng)和三叉神經(jīng)在三叉神經(jīng)尾核水平有解剖和功能重疊[12]，所以在治療中，電刺激可能同時(shí)調(diào)節(jié)并緩解了頸神經(jīng)和三叉神經(jīng)支配區(qū)域的痛覺感受[13]，進(jìn)而緩解了頭面部疼痛。此外，在動物實(shí)驗(yàn)研究中發(fā)現(xiàn)[14]，SCS的鎮(zhèn)痛機(jī)制可能與調(diào)節(jié)脊髓內(nèi)抑制性神經(jīng)遞質(zhì)有關(guān)，電刺激可誘導(dǎo)導(dǎo)水管周圍灰質(zhì)釋放GABA，通過激活位于脊髓后角的GABA受體，產(chǎn)生突觸前和突觸后抑制效應(yīng)，降低興奮性神經(jīng)遞質(zhì)，抑制傷害性信息的傳遞，發(fā)揮內(nèi)源性鎮(zhèn)痛效應(yīng)。

本例病人2周后取出電極，電話隨訪術(shù)后3個(gè)月疼痛評分為靜息VAS：2～4分，發(fā)作時(shí)VAS：4～6分，偶爾疼痛發(fā)作評分大于7分時(shí)口服非甾體藥物即可有效控制疼痛。表明短時(shí)程脊髓電刺激不僅可臨時(shí)還具有較長時(shí)間的止痛作用[15]。有研究顯示，電刺激在對神經(jīng)的不斷刺激作用下，能增加雪旺細(xì)胞活性，促進(jìn)其分泌神經(jīng)生長因子，使神經(jīng)生長因子呈梯度分布，利于神經(jīng)軸突生長[16]；同時(shí)電場能引起離子運(yùn)動，調(diào)節(jié)細(xì)胞內(nèi)外離子分布，減輕鈣離子內(nèi)流，穩(wěn)定細(xì)胞內(nèi)環(huán)境，阻斷神經(jīng)元凋亡，起到保護(hù)修復(fù)神經(jīng)的作用[17]。

綜上所述，目前對SCS鎮(zhèn)痛機(jī)理尚未清楚，SCS并不能完全控制疼痛[18]。對SCS鎮(zhèn)痛機(jī)制的研究多集中于脊髓節(jié)段水平上，SCS刺激脊髓后柱Aβ纖維后，可使脊髓深層（板層Ⅳ和Ⅴ）感受傷害性刺激的神經(jīng)元受到抑制；同時(shí)刺激后柱順行激活大腦（包括皮質(zhì)、丘腦感覺核團(tuán)和腦干），由大腦發(fā)出疼痛抑制信號激活下行疼痛抑制通路，期間在多個(gè)神經(jīng)遞質(zhì)（5-HT、ACh、阿片肽、NE等）及受體的參與下，起到鎮(zhèn)痛作用[19]。本病例經(jīng)過SCS測試術(shù)治療后，對頭面部的疼痛緩解作用明顯，因經(jīng)濟(jì)及社會原因，病人未行長時(shí)程電刺激植入術(shù)，這對于其遠(yuǎn)期療效有待在今后臨床工作中進(jìn)一步完善和探討。