趙晶晶 李樂(lè) 馬俊 蔣中秋 馬華安

1 臨床資料

患者,女性,39歲,因“左側(cè)鼻腔異味10余年,加重2年”于2017年5月22日入院?；颊咴?0年前自左側(cè)鼻腔擤出異味硬質(zhì)物后,鼻腔異味緩解,近兩年來(lái),患者自覺(jué)癥狀加重,左側(cè)鼻腔異味較前加重,曾被診斷為“慢性鼻竇炎”,服藥治療,未見(jiàn)緩解,自行要求鼻竇CT檢查,發(fā)現(xiàn)“上頜竇囊腫伴感染”,后患者輾轉(zhuǎn)復(fù)旦大學(xué)附屬眼耳鼻喉科醫(yī)院行鼻竇增強(qiáng)CT及鼻內(nèi)鏡檢查,診斷為鼻石（左）、上頜竇囊腫（左）。

鼻竇CT見(jiàn)左側(cè)鼻腔高密度影嵌于下鼻道內(nèi),部分嵌于鼻中隔底部,伴見(jiàn)左側(cè)上頜竇內(nèi)囊腫樣增生,見(jiàn)圖 1、圖 2。

術(shù)前?？茩z查見(jiàn)左側(cè)下鼻道內(nèi)豆渣樣白色分泌物伴黃褐色砂石顆粒樣物,考慮鼻石可能,見(jiàn)圖3。

術(shù)中鼻內(nèi)鏡下收縮左側(cè)鼻腔黏膜,見(jiàn)下鼻道內(nèi)黃褐色礫石樣物伴白色膿性分泌物,見(jiàn)圖4。

術(shù)中鼻內(nèi)鏡下鉗取此物阻力較大,為充分保護(hù)鼻腔黏膜,故予以分三段取出,最終見(jiàn)白色齒樣物于鼻中隔近左側(cè)鼻底部與犁骨交界處嵌夾,將其取出。術(shù)中一并摘除左側(cè)上頜竇內(nèi)囊腫。

術(shù)中檢查患者口腔未見(jiàn)牙齒缺如,考慮鼻腔額外牙源性鼻石形成。

此為鼻腔內(nèi)高密度影全貌,可見(jiàn)牙冠、牙頸、牙根及以牙根為生長(zhǎng)中心見(jiàn)黃褐色礫石樣物,見(jiàn)圖5。

標(biāo)本予行結(jié)石成分紅外光譜檢測(cè),本鼻腔額外牙源性鼻石主要成分為碳酸磷灰石,見(jiàn)圖6。

隨訪：

術(shù)后,患者訴鼻腔通暢,異味消失。

術(shù)后1月患者復(fù)查鼻竇MR平掃,見(jiàn)圖7。

術(shù)后6月、12月進(jìn)行電話隨訪,患者訴當(dāng)?shù)蒯t(yī)院復(fù)查患者鼻腔內(nèi)干凈、通暢,未見(jiàn)異常分泌物。

2 討論

鼻石是一種較為少見(jiàn)的疾病[1],自1654年來(lái),世界共報(bào)道約600余例[2],大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為本病的發(fā)生是在異物的基礎(chǔ)上以異物為核心,炎性滲出物等經(jīng)氣流濃縮分解出的多種無(wú)機(jī)鹽繞此核心沉積,日久擴(kuò)大形成[2]。主要分為兩類：內(nèi)生性鼻石,亦稱真性鼻石：以血痂、凝血塊、細(xì)胞、細(xì)菌（包括真菌）、已干的分泌物、黏液、腐骨或牙齒為核心；外生性鼻石,亦稱假性鼻石：以豆類、金屬、砂石等異物為核心。但目前臨床報(bào)道亦有未發(fā)現(xiàn)核心者,稱為無(wú)核鼻石[3]。

本例患者,根據(jù)術(shù)中所見(jiàn)及術(shù)中探查口腔,未見(jiàn)牙齒缺如,故予以明確診斷為鼻腔額外牙源性鼻石。鼻石一癥本少見(jiàn),額外牙伴生鼻石者更為罕見(jiàn)。罕見(jiàn)病在臨床診療過(guò)程中容易被誤診、漏診,額外牙源性鼻石也不例外。通過(guò)回顧總結(jié)相關(guān)報(bào)道和文獻(xiàn),并結(jié)合本例的治療過(guò)程,使得我們提高對(duì)額外牙源性鼻石的特異性特征的認(rèn)識(shí),從而避免誤診。

牙列之外其他部位出現(xiàn)牙齒一般分為兩類,第一類稱為異位牙,為上頜牙被擠壓于異常位置而發(fā)育成長(zhǎng),牙列不整齊且數(shù)目缺少；第二類為額外牙,只有當(dāng)病側(cè)上列牙齒 數(shù)目齊全者,方稱為額外牙或逆生牙,該病可見(jiàn)于任何年齡,多發(fā)于鼻腔底 部,有時(shí)可并發(fā)鼻石。額外牙或異位牙若發(fā)生于上頜竇底部,則稱為鼻竇牙。病因可為外傷之后果,但多數(shù)屬先天性異常,即牙始基被擠壓于異常位置上發(fā)育所致[4]。臨床主要癥狀為單側(cè)的鼻塞、流膿涕、反復(fù)鼻出血,偶有頭痛、鼻淚管阻塞[4-6]。額外牙又稱多生牙或逆生牙,男性多見(jiàn)于女性,男女之比為5.5∶1[7],可以見(jiàn)于任何年齡,多單側(cè)發(fā)病。CT征象表現(xiàn)為齒狀高密度影,有牙髓結(jié)構(gòu)[8]。這類牙可以引起種種并發(fā)癥,如引起鄰牙擁擠,延期萌出,間隙、扭轉(zhuǎn)、囊腫損害和吸收,應(yīng)及早診斷,適時(shí)拔除。本例患者為中年女性,根據(jù)外院攝片所提供的影像學(xué)資料,在進(jìn)行CT閱片時(shí),上述CT征象牙髓結(jié)構(gòu)并不明顯,所以術(shù)前僅僅考慮了鼻石的可能性。面對(duì)癥狀相似患者必要時(shí)可行鼻竇CT三維重建或者薄層平掃,注意是否有齒狀結(jié)構(gòu),并了解正常牙列情況。約四分之一的額外牙于頜骨內(nèi)不能萌出,至于萌出至鼻腔,且形成鼻石者尤為少見(jiàn)。本例額外牙生長(zhǎng)在鼻底部,嵌夾于鼻中隔及下鼻甲之間,將其鉗夾分段取出較為順利,若額外牙生長(zhǎng)在鼻腔或鼻竇其他部位時(shí),術(shù)前應(yīng)仔細(xì)分析牙的位置及其毗鄰關(guān)系,制定手術(shù)方式。內(nèi)鏡下處理,若阻力較大,不可強(qiáng)行拖拽,充分保護(hù)鼻腔黏膜,防止不必要的黏膜損傷擴(kuò)大創(chuàng)面。

就病程而言,鼻石在鼻腔中一般留存多年,根據(jù)其所在鼻腔的位置不同,形狀各異,其在鼻腔多被肉芽組織包繞或阻塞鼻竇竇口引起竇腔炎癥。鼻石沉積鹽成分為磷酸鹽、碳酸鹽及磷酸銨,小部分為氯化鈉及鎂鹽,因其組成成分不同,顏色有黃、綠棕色等[2]。本例額外牙源性鼻石位于鼻底部,對(duì)竇口復(fù)合體尚未造成阻塞,故竇腔內(nèi)無(wú)炎癥,但病理所取標(biāo)本質(zhì)硬,難以制片,遂就其成分行紅外光譜分析測(cè)定為碳酸磷灰石。

綜上所述,在進(jìn)行鼻腔阻塞性炎癥或鼻腔、鼻竇內(nèi)高密度影的鑒別診斷中應(yīng)注意讀片及鼻內(nèi)鏡檢查,考慮合并口腔科疾病,行牙列的CT檢查或者頜骨曲面斷層片檢查。特殊病例術(shù)中所采取的手術(shù)方式仍應(yīng)以對(duì)鼻腔黏膜損傷最小的方式進(jìn)行,對(duì)所留取的標(biāo)本進(jìn)行成分分析,同時(shí)可以進(jìn)行細(xì)菌培養(yǎng),并對(duì)鼻腔環(huán)境進(jìn)行測(cè)定,從而進(jìn)一步總結(jié)鼻石癥與鼻腔額外牙伴發(fā)鼻石患者鼻腔環(huán)境及細(xì)菌生長(zhǎng)的不同,從而對(duì)患者術(shù)后用藥及隨訪有一定的指導(dǎo)意義。