李孝潔 高曉慧 黃昭鳴 李常青 劉敘一

自閉癥又稱孤獨(dú)癥，是發(fā)病于嬰幼兒時(shí)期、較嚴(yán)重的一種精神障礙疾病。美國《精神病診斷與統(tǒng)計(jì)手冊(cè)—第五版》(DSM-V)將自閉癥診斷的基本特征設(shè)定為：①社交溝通方面存在持續(xù)性缺陷；②受限或重復(fù)的行為模式、興趣或活動(dòng)。此外，DSM-V將感覺反應(yīng)異常新增為自閉癥的診斷條目，置于其第二項(xiàng)基本特征之下[1]，其中，聽覺超敏在諸多困擾自閉癥患兒的感覺反應(yīng)異常問題中位列第一[2]。

聽覺超敏又稱聽覺反應(yīng)過度，指?jìng)鬟f到聽覺中樞的聲音信號(hào)處理異常，產(chǎn)生的異常生理感知電信號(hào)使個(gè)體對(duì)聲音的容忍度降低，對(duì)聲音的敏感性增強(qiáng)，表現(xiàn)為聽覺反應(yīng)過度。聽覺超敏使個(gè)體對(duì)普通環(huán)境聲(如常見的言語聲、電話鈴聲等)感知過度，對(duì)普通聲音做出持續(xù)的、夸大的不恰當(dāng)反應(yīng)。聽覺超敏以患者對(duì)日常生活中的聲音產(chǎn)生煩躁、激怒、驚恐等情緒反應(yīng)為典型特征[3]，國內(nèi)外研究發(fā)現(xiàn)自閉癥兒童聽覺超敏的發(fā)生率在15%～50%之間[4～8]。雖然聽覺超敏給自閉癥兒童帶來情緒行為、社會(huì)適應(yīng)等多方面的負(fù)面影響，但國內(nèi)外對(duì)其治療方法的研究非常少。Boddaert等(2004)和Jennifer等(2016)采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對(duì)自閉癥患兒進(jìn)行治療，并取得一定成效[9]。聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練由法國耳鼻喉科醫(yī)生Guy Bernard所創(chuàng)，該療法充分利用現(xiàn)代數(shù)碼電子科技設(shè)備，利用一組特別聲音或音樂作為一種整體的聽覺訓(xùn)練程序，通過讓患兒聆聽經(jīng)過過濾和調(diào)配的音樂來達(dá)到矯正聽覺系統(tǒng)對(duì)聲音處理失調(diào)的現(xiàn)象，并刺激腦部活動(dòng)，從而達(dá)到改善行為紊亂和情緒異常的目的。

國內(nèi)應(yīng)用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練干預(yù)自閉癥兒童聽覺超敏問題的研究異常匱乏。雖然隨機(jī)對(duì)照實(shí)驗(yàn)被醫(yī)學(xué)領(lǐng)域譽(yù)為決定治療或干預(yù)是否有效的“金標(biāo)準(zhǔn)”，但由于自閉癥受試者對(duì)實(shí)驗(yàn)依從性不高且個(gè)體間差異大，這種實(shí)驗(yàn)方法幾乎無法用于自閉癥兒童的研究中。因此國內(nèi)外在自閉癥循證實(shí)踐中，將“單一被試實(shí)驗(yàn)研究”證據(jù)列入循證實(shí)踐的評(píng)價(jià)體系中，用于評(píng)價(jià)干預(yù)方法或方案的有效性[10，11]。因此，本研究采用單一被試實(shí)驗(yàn)法，驗(yàn)證聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對(duì)自閉癥兒童聽覺超敏的康復(fù)療效，報(bào)道如下。

1 資料與方法

1.1臨床資料 患兒，男，5歲8個(gè)月，足月順產(chǎn)，確診為自閉癥，該患兒《兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表》(childhood autism rating scale，CARS)[12～14]得分為38分(量表總分低于30分初步判斷無孤獨(dú)癥；量表總分30～36.5分為輕至中度；量表總分37～60分，并至少有5項(xiàng)的評(píng)分高于3分則為重度)，《自閉癥兒童行為量表》(autism behavior checklist, ABC)[14，15]得分為96分(量表總分等于或高于31分，可懷疑為患有自閉癥；量表總分等于或高于62分，可以診斷為患有自閉癥)，于上海市寶山區(qū)某言語康復(fù)中心進(jìn)行語言溝通能力訓(xùn)練，起病日期不詳。家長(zhǎng)反映患兒對(duì)環(huán)境中的電子屏廣告、電腦開機(jī)聲、手機(jī)和電話鈴聲反應(yīng)劇烈，聞聲會(huì)立刻捂耳甚至尖叫；康復(fù)師反映患兒聽到稍微尖銳的聲音時(shí)常出現(xiàn)捂耳、尖叫行為，有時(shí)腿抖，嚴(yán)重影響康復(fù)進(jìn)程。患兒身體健康狀況良好，排除癲癇，聽力及視力無異常，符合聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練要求。在征求意見后，家長(zhǎng)與康復(fù)師自愿參加本研究，在規(guī)定的時(shí)間內(nèi)陪同患兒配合干預(yù)康復(fù)訓(xùn)練。

1.2聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練方法

1.2.1觀察指標(biāo) 本研究的自變量是對(duì)患兒進(jìn)行的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練。因變量包括兩類：一類是患兒聽到聲音后出現(xiàn)的異常行為(本研究要觀察的目標(biāo)行為，下文統(tǒng)稱聽覺超敏行為)，另一類是患兒不同頻率的響度不舒適閾值。

聽覺超敏行為是聽覺超敏患者聽到敏感聲音后表現(xiàn)出來的異常行為，其發(fā)生頻率是反映聽覺超敏嚴(yán)重程度的主要指標(biāo)。在治療室中觀察發(fā)現(xiàn)，該患兒對(duì)電腦開機(jī)聲以及康復(fù)師大聲言語有明顯負(fù)面反應(yīng)，會(huì)立刻捂耳、尖叫或者兩者同時(shí)出現(xiàn)，上述行為在聲音消失2～3秒后停止，但康復(fù)師提及的腿抖行為與環(huán)境中出現(xiàn)的聲音沒有明顯關(guān)聯(lián)。因此本研究將捂耳和尖叫定義為聽覺超敏引起的行為反應(yīng)，即聽覺超敏行為，并將這兩種行為作為本研究要觀察的目標(biāo)行為。

由于患兒表現(xiàn)出對(duì)較大強(qiáng)度高頻聲超敏現(xiàn)象嚴(yán)重，因此將響度不舒適閾值作為考察患兒聽覺超敏嚴(yán)重程度的另一個(gè)指標(biāo)。響度不舒適閾值是指患兒對(duì)不同頻率聲音不耐受的起始響度，應(yīng)用便攜式聽覺篩查儀(美國泰億格公司Tiger DRS,上?；勖翎t(yī)療器械有限公司)檢查其響度不舒適閾值后發(fā)現(xiàn)，該患兒對(duì)500 Hz和1 000 Hz的低頻聲音耐受性較高，對(duì)該2個(gè)頻率90 dB SPL(便攜式聽覺篩查儀能給出的該頻率的最大響度)的聲音無不適感，對(duì)2 000～4 000 Hz的聲音在70 dB SPL左右開始出現(xiàn)不舒適情緒；因此，研究將2 000、3 000、4 000 Hz頻率上的不舒適閾值列為觀察變量。

采用便攜式聽覺篩查儀測(cè)試響度不舒適閾值。在安靜隔音環(huán)境下對(duì)患兒進(jìn)行不同頻率聲音的測(cè)試，按照從低頻到高頻、從低強(qiáng)度到高強(qiáng)度的原則進(jìn)行，當(dāng)患兒出現(xiàn)聽覺超敏行為反應(yīng)(捂耳朵、尖叫)時(shí)停止測(cè)試，并記錄當(dāng)前頻率及其強(qiáng)度。

控制變量方面，為提高研究效度，測(cè)試者取得患兒所在康復(fù)機(jī)構(gòu)及其康復(fù)師的配合，確?？祻?fù)師與患兒的互動(dòng)模式、康復(fù)環(huán)境在研究過程中保持一致。

1.2.2訓(xùn)練方法 本研究采用A1-B-A2的單一被試實(shí)驗(yàn)設(shè)計(jì)。A1為基線期，為期2周，該對(duì)象延續(xù)之前的常規(guī)康復(fù)，不對(duì)其聽覺超敏問題進(jìn)行任何干預(yù)，只進(jìn)行聽覺超敏行為次數(shù)及響度不適閾值的采集。

B為干預(yù)期，研究者采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀對(duì)患兒實(shí)施聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練，每次訓(xùn)練時(shí)長(zhǎng)為20分鐘，休息20分鐘后進(jìn)行常規(guī)訓(xùn)練。訓(xùn)練時(shí)研究者用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀中的高頻脫敏方案對(duì)患兒進(jìn)行干預(yù)，方案采用1 000 Hz開始的低通動(dòng)態(tài)吸頻參數(shù)設(shè)置。每次訓(xùn)練的前5分鐘延續(xù)上一次的參數(shù)設(shè)置，后15分鐘在上一次參數(shù)設(shè)置的基礎(chǔ)上遞增100 Hz。治療共持續(xù)7周，每周6次。

聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀軟件：本研究采用聽覺性處理障礙功能檢測(cè)與訓(xùn)練儀(ICF-Dr Hearing TM,美國泰億格公司Tiger DRS,上?；勖翎t(yī)療器械有限公司)中的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀軟件模塊對(duì)患兒進(jìn)行聽覺超敏的康復(fù)訓(xùn)練。該訓(xùn)練工具可在時(shí)域、頻域和強(qiáng)度三個(gè)維度對(duì)音頻文件進(jìn)行精確調(diào)整。針對(duì)患兒對(duì)高頻聲超敏的現(xiàn)象，研究者在時(shí)域和頻域?qū)σ魳肺募M(jìn)行調(diào)整，參考系統(tǒng)脫敏的心理治療原理，讓患兒逐漸接受高頻段的聲音?？紤]到患兒的興趣，研究者選用了國內(nèi)外兒童歌曲作為訓(xùn)練材料，對(duì)患兒進(jìn)行干預(yù)。

A2為追蹤期，撤除研究對(duì)象的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練，保留常規(guī)語言溝通康復(fù)。追蹤期為期2周，在此期間研究者及其助手繼續(xù)收集該對(duì)象聽覺超敏行為的次數(shù)以及響度不舒適閾值。

完成訓(xùn)練后，分析對(duì)象在基線期、干預(yù)期和追蹤期聽覺超敏行為、響度不舒適閾值的描述性統(tǒng)計(jì)結(jié)果、趨勢(shì)圖、U檢驗(yàn)結(jié)果，并結(jié)合家長(zhǎng)、康復(fù)師的反饋，判斷干預(yù)是否有效。

1.2.3數(shù)據(jù)采集與信度分析 數(shù)據(jù)采集：采用事件取樣法，研究者利用康復(fù)中心原有的監(jiān)控設(shè)備對(duì)其訓(xùn)練過程進(jìn)行攝像，以此確保不破壞訓(xùn)練環(huán)境和觀察情境的原生態(tài)。響度不舒適閾值由研究者采用便攜式聽覺篩查儀測(cè)得。

研究者及其助手觀看患兒常規(guī)康復(fù)訓(xùn)練錄像(時(shí)長(zhǎng)60分鐘)，觀察目標(biāo)行為(捂耳和尖叫)發(fā)生的次數(shù)并填寫《聽覺超敏行為觀察記錄表》(自編)，記錄通過錄像觀察到的兩種目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)。與此同時(shí)，研究者對(duì)患兒進(jìn)行2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值測(cè)試，并記錄測(cè)試結(jié)果。

在為期2周基線期，研究者及其助手隔天進(jìn)行超敏行為觀察記錄和響度不舒適閾測(cè)試，兩者穿插進(jìn)行(基線期奇數(shù)天進(jìn)行超敏行為觀察記錄，偶數(shù)天進(jìn)行響度不舒適閾測(cè)試)，共收集7組數(shù)據(jù)，每組含捂耳和尖叫行為發(fā)生次數(shù)，以及2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值。在為期7周的處理期，研究者及其助手每周二、周五進(jìn)行聽覺超敏行為觀察記錄，每周一、周四對(duì)患兒進(jìn)行2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值測(cè)試，共收集14組數(shù)據(jù)。追蹤期的數(shù)據(jù)采集方式同基線期，共采集7組數(shù)據(jù)。

信度分析：對(duì)采集到的聽覺超敏行為次數(shù)采用觀察者內(nèi)部一致性信度系數(shù)進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析，以衡量其信度。統(tǒng)計(jì)結(jié)果顯示，兩種目標(biāo)行為的評(píng)分者一致性信度系數(shù)分別為0.879和0.865，達(dá)到Bakeman和Gottman(1977)提出的0.75的觀察者一致性標(biāo)準(zhǔn)。

2 結(jié)果

2.1目標(biāo)行為觀察值分析結(jié)果 在基線期、干預(yù)期和追蹤期，Bartlett方差齊性檢驗(yàn)顯示實(shí)驗(yàn)對(duì)象的兩種目標(biāo)行為的觀察值Br比值均小于1，說明各組數(shù)據(jù)非自我相關(guān)，屬有效的數(shù)據(jù)，其描述性統(tǒng)計(jì)結(jié)果見表1，可見，患兒聽覺超敏目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)在干預(yù)期的平均值均小于基線期，追蹤期小于干預(yù)期。U檢驗(yàn)顯示2個(gè)目標(biāo)行為的次數(shù)在3個(gè)階段都有顯著性差異。

表1 聽覺超敏行為在基線期、干預(yù)期、追蹤期的發(fā)生次數(shù)(次，

圖1和圖2直觀體現(xiàn)了患兒聽覺超敏目標(biāo)行為發(fā)生次數(shù)的變化情況及趨勢(shì)。干預(yù)期患兒聽覺超敏2個(gè)目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)呈下降趨勢(shì)，追蹤期呈現(xiàn)出穩(wěn)定趨勢(shì)。

圖1 捂耳朵目標(biāo)行為的A1-B-A2比較

圖2 尖叫目標(biāo)行為的A1-B-A2比較

以上結(jié)果表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練顯著減少了該患兒聽覺超敏引發(fā)的異常行為的次數(shù)，且干預(yù)撤銷后維持效果好。

2.2響度不舒適閾值的分析結(jié)果 患者2 000、3 000和4 000 Hz響度不舒適閾值的3期測(cè)量值Br比值均小于1，各組數(shù)據(jù)非自我相關(guān)，屬有效的數(shù)據(jù)，其描述性統(tǒng)計(jì)結(jié)果見表2?？梢?，干預(yù)期的響度不舒適閾值比基線期大，追蹤期響度不舒適閾值大于干預(yù)期。圖3～5顯示，U檢驗(yàn)顯示3個(gè)頻段的響度不舒適閾值在3個(gè)階段上都有顯著的組間差異?？梢姼深A(yù)期患兒在2 000、3 000和4 000 Hz頻率段的響度不舒適閾值呈明顯的上升趨勢(shì)，追蹤期呈現(xiàn)出穩(wěn)定趨勢(shì)。

圖3 2 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

圖4 3 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

圖5 4 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

以上結(jié)果表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練使患兒對(duì)高頻聲的響度耐受性顯著增加，且追蹤期維持效果好。

表2 各頻率在基線期、干預(yù)期、追蹤期測(cè)得 的響度不舒適閾值

2.3家長(zhǎng)及康復(fù)老師的訪談結(jié)果 家長(zhǎng)反映，經(jīng)過聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練干預(yù)，患兒在家和上學(xué)途中發(fā)生異常行為的次數(shù)減少，對(duì)手機(jī)、電話鈴聲的異常反應(yīng)明顯減弱；康復(fù)師表示干預(yù)后兒童在常規(guī)康復(fù)過程中有效互動(dòng)時(shí)間增多，對(duì)康復(fù)效果表示滿意。

3 討論

本研究表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練方法對(duì)干預(yù)該自閉癥兒童聽覺超敏有顯著效果，或許認(rèn)知神經(jīng)科學(xué)研究的結(jié)果可以幫助解釋。研究表明，自閉癥兒童的大腦功能聯(lián)結(jié)異常，其低級(jí)腦區(qū)與額葉之間的功能性聯(lián)結(jié)受損。后來的研究分化為兩種觀點(diǎn)：“腦神經(jīng)聯(lián)結(jié)不足(underconnectivity)”和腦神經(jīng)過度聯(lián)結(jié)(overconnectivity)。Herbert等[16]的研究發(fā)現(xiàn)自閉癥兒童腦白質(zhì)過度生長(zhǎng)、神經(jīng)元過度聯(lián)結(jié)，越是神經(jīng)髓鞘化偏遲的區(qū)域(如前額葉)神經(jīng)過度聯(lián)結(jié)的狀況越嚴(yán)重。在“過度聯(lián)結(jié)”和“聯(lián)結(jié)不足”研究基礎(chǔ)上，很多研究者提出自閉癥同時(shí)并存腦神經(jīng)“局部聯(lián)結(jié)過度”(local overconnectivity)和“長(zhǎng)距聯(lián)結(jié)不足”(low distant connectivity)的現(xiàn)象。因此，自閉癥兒童很可能聽覺系統(tǒng)與邊緣系統(tǒng)之間的近距聯(lián)接增強(qiáng)，從而擴(kuò)大了對(duì)聽覺信息的加工，這是造成其聽覺超敏的直接原因。邊緣系統(tǒng)包括海馬結(jié)構(gòu)、杏仁核、下丘腦等組織，這個(gè)系統(tǒng)對(duì)神經(jīng)內(nèi)分泌有直接影響，控制情緒體驗(yàn)和情緒表達(dá)，記憶和再現(xiàn)、穩(wěn)定情緒狀態(tài)，邊緣系統(tǒng)具有激活自主神經(jīng)系統(tǒng)的作用。而自主神經(jīng)系統(tǒng)由交感和副交感神經(jīng)兩個(gè)分支構(gòu)成，他們控制與調(diào)節(jié)內(nèi)臟器官。當(dāng)人受到刺激引發(fā)情緒的激動(dòng)度和緊張度增加時(shí)，生理喚醒水平和器官活動(dòng)的程度也會(huì)提高。自閉癥兒童很可能由于自主神經(jīng)系統(tǒng)活動(dòng)加劇導(dǎo)致對(duì)聲音的反應(yīng)增強(qiáng)，通常表現(xiàn)為以交感神經(jīng)為主導(dǎo)，刺激心臟并抑制消化系統(tǒng)，出現(xiàn)超敏的聽覺行為反應(yīng)，如逃離。這兩者間的激活增強(qiáng)帶來的結(jié)果就是壓力、焦慮及不安，而這兩者的反饋回路又聯(lián)結(jié)著聽覺系統(tǒng)，他們之間的聯(lián)結(jié)很可能導(dǎo)致問題越來越嚴(yán)重，進(jìn)而導(dǎo)致聽覺信息與大腦神經(jīng)之間建立了強(qiáng)大的負(fù)性反應(yīng)聯(lián)結(jié)。基于此，本研究中將聲音的刺激量按照小劑量的方式逐步有序安排，小劑量的刺激不會(huì)引起其聽覺超敏，打破了聲音刺激與負(fù)性含義的聯(lián)結(jié)，從而達(dá)到重塑聽覺系統(tǒng)與邊緣系統(tǒng)之間聯(lián)結(jié)的目的。

長(zhǎng)距聯(lián)結(jié)不足導(dǎo)致自閉癥兒童在面對(duì)感覺刺激時(shí)，其注意轉(zhuǎn)移和調(diào)節(jié)變得困難[17]，從而出現(xiàn)異常的感覺反應(yīng)；研究表明，負(fù)性刺激會(huì)占用更多的注意資源[18～20]。而本研究中聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練所選用的聲音材料是音樂，這類聲音具有莫扎特效應(yīng)，信號(hào)不會(huì)與負(fù)性含義聯(lián)系在一起；而大腦具有可塑性，理論上可以適應(yīng)任何感覺刺激。在治療過程中，音樂刺激不僅打破了原有的負(fù)面聯(lián)結(jié)，同時(shí)重新調(diào)整了注意，重塑了自閉癥兒童大腦功能的長(zhǎng)距連接，讓其注意調(diào)節(jié)作用逐漸好轉(zhuǎn)，從而達(dá)到了治療效果。

自閉癥兒童的聽覺超敏問題源于感知覺異常，延伸至情緒行為問題、語言認(rèn)知遲緩，進(jìn)而影響兒童的社會(huì)適應(yīng)能力。本例患兒由聽覺超敏引起的情緒行為問題已經(jīng)明顯影響其社會(huì)參與和康復(fù)效率。本研究運(yùn)用聽覺統(tǒng)合法，在對(duì)患兒進(jìn)行細(xì)致觀察和客觀評(píng)估后，針對(duì)性地采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練高頻脫敏方案進(jìn)行干預(yù)，從文中結(jié)果看，經(jīng)過訓(xùn)練，該患兒聽覺超敏行為(捂耳、尖叫)次數(shù)明顯減少，且患兒在2 000、3 000和4 000 Hz頻段上的響度不舒適閾也呈明顯上升趨勢(shì)，為后續(xù)自閉癥聽覺超敏治療提供了參考。但是本研究還有多個(gè)問題待解決：①干預(yù)對(duì)象過少。自閉癥兒童的個(gè)體差異較大，僅對(duì)一例兒童進(jìn)行干預(yù)，不利于提取聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練法精確的適用對(duì)象，需要將干預(yù)方法用于更多自閉癥兒童，反復(fù)驗(yàn)證療效和歸納影響療效的因素；②干預(yù)時(shí)間不充足。本研究在干預(yù)期后期在降低負(fù)面行為和提高耐受性方面已經(jīng)取得了較好的成果，但患兒仍然有少量的負(fù)面行為，耐受性方面的穩(wěn)定性也有待進(jìn)一步提高。為了探究聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對(duì)自閉癥兒童聽覺超敏的完整康復(fù)過程以及最大療效，在后續(xù)的研究中，應(yīng)給與更充足的干預(yù)時(shí)間；③對(duì)聽覺統(tǒng)合延伸效應(yīng)的考察不足。本研究將與聽覺超敏直接相關(guān)的負(fù)面行為作為觀察目標(biāo)行為進(jìn)行觀察，對(duì)聽覺統(tǒng)合改善異常行為的直接療效進(jìn)行了驗(yàn)證，但對(duì)聽覺統(tǒng)合改善兒童整體情緒行為，甚至語言溝通等方面的療效未作進(jìn)一步考證，仍待后續(xù)研究進(jìn)一步完善。