向春暉， 田仁富， 潘 軻， 舒孟仙

1.恩施土家族苗族自治州中心醫(yī)院神經(jīng)外科，恩施 445000 2.恩施土家族苗族自治州中心醫(yī)院肺病糖尿病科，恩施 445000

頸內(nèi)動(dòng)脈的血泡樣動(dòng)脈瘤(blood blister-like aneurysm, BBA)常位于頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁或側(cè)壁非分叉部, 占顱內(nèi)動(dòng)脈瘤的0.3%～1.0%；顱內(nèi)發(fā)生破裂的動(dòng)脈瘤中，6.6%為BBA[1]。BBA多以蛛網(wǎng)膜下腔出血(subarachnoid hemorrhage, SAH)為首發(fā)表現(xiàn)，致死率和致殘率高。目前，BBA的治療風(fēng)險(xiǎn)較高，行開(kāi)顱夾閉術(shù)易出現(xiàn)術(shù)中動(dòng)脈瘤破裂出血，而行血管內(nèi)治療可因術(shù)中不能致密填塞而導(dǎo)致復(fù)發(fā)率較高[2]。因此, 本研究通過(guò)回顧性分析近年來(lái)在本中心治療的BBA患者的臨床資料，探討開(kāi)顱夾閉術(shù)和血管內(nèi)治療對(duì)BBA的療效。

1 資料與方法

1.1 一般資料 回顧性分析2018年1月至2020年9月恩施土家族苗族自治州(恩施州)中心醫(yī)院神經(jīng)外科收治及隨訪的6例頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段BBA患者的病例資料。所有患者均以突發(fā)頭痛起病,入院時(shí)頭顱CT檢查可見(jiàn)明顯的蛛網(wǎng)膜下腔出血。所有患者均為發(fā)病1周內(nèi)行外科治療。所有病例均經(jīng)頭頸CTA初步診斷。本研究經(jīng)恩施州中心醫(yī)院倫理委員會(huì)批準(zhǔn)，所有患者均知情并簽署知情同意書(shū)。

1.2 治療方法 6例患者均急性起病，均無(wú)肝素、抗凝相關(guān)藥物禁忌，無(wú)腎功能不全。入院時(shí)均未見(jiàn)較大的顱內(nèi)血腫。對(duì)Hunt-Hess分級(jí)為Ⅰ～Ⅲ級(jí)的患者優(yōu)先選擇血管內(nèi)治療，對(duì)Ⅳ級(jí)患者優(yōu)先選擇開(kāi)顱治療，但仍需結(jié)合患者經(jīng)濟(jì)情況及意愿，選擇相應(yīng)的治療方法。

開(kāi)顱夾閉術(shù)：常規(guī)磨平蝶骨嵴和磨除前床突，有效進(jìn)行骨性切除。打開(kāi)基底動(dòng)脈池和視交叉池,充分釋放腦脊液以降低顱內(nèi)壓，使手術(shù)操作空間增大。解剖側(cè)裂的內(nèi)1/3，暴露第一、二間隙，打開(kāi)終板使腦壓進(jìn)一步下降。出血后的BBA與周?chē)M織粘連嚴(yán)重，在解剖第三間隙時(shí)常有引起動(dòng)脈瘤破裂的風(fēng)險(xiǎn)。探尋到動(dòng)脈瘤后，先臨時(shí)阻斷頸內(nèi)動(dòng)脈近端,再分離動(dòng)脈瘤瘤頸及其周?chē)恼尺B，夾閉時(shí)盡量貼近瘤頸與載瘤動(dòng)脈的連接處,必要時(shí)選用合適的弧形夾將載瘤動(dòng)脈壁及瘤頸同時(shí)夾閉。若術(shù)中動(dòng)脈瘤瘤頸撕裂出血,可使用人工硬腦膜補(bǔ)片和自體筋膜，剪成分叉形狀后，以破口為中心，先將載瘤動(dòng)脈包裹成“管狀”，再用動(dòng)脈瘤夾將環(huán)繞的補(bǔ)片或筋膜收口夾閉。

血管內(nèi)治療：采用“支架半釋放”技術(shù)行支架輔助彈簧圈栓塞[3]。支架導(dǎo)管和栓塞導(dǎo)管到位后,半釋放支架并覆蓋部分瘤頸, 瘤頸處充分填塞, 填塞時(shí)讓彈簧圈在瘤頸處部分突向載瘤動(dòng)脈；完全釋放支架將突出的彈簧圈壓向動(dòng)脈瘤壁，提高瘤頸處栓塞的致密度[4]。支架置入后立即靜脈注射替羅非班(3～4 μg/kg)，后以每小時(shí)5 μg/kg持續(xù)泵入。手術(shù)24 h后服用阿司匹林100 mg和氯吡格雷75 mg，服用2 h后停用替羅非班。后繼續(xù)服用阿司匹林100 mg/d (6個(gè)月后停用或長(zhǎng)期服用)和氯吡格雷75 mg/d (3個(gè)月后停用)。

1.3 隨訪方式 行開(kāi)顱夾閉術(shù)患者常規(guī)術(shù)后3個(gè)月復(fù)查頭頸CTA，行血管內(nèi)治療患者常規(guī)術(shù)后6個(gè)月復(fù)查腦血管DSA。每3個(gè)月通過(guò)電話(huà)或門(mén)診隨訪,了解患者術(shù)后神經(jīng)功能恢復(fù)狀況；并進(jìn)行改良Rankin量表(mRS)評(píng)分,0～2分為預(yù)后良好,3～6分為預(yù)后不良(其中6分為死亡)。

2 結(jié) 果

2.1 一般情況 6例病例中,男性2例,女性4例；年齡41～62歲,平均年齡為51.33歲；既往有高血壓病史者4例。入院時(shí)Hunt-Hess分級(jí)為：Ⅰ級(jí)1例,Ⅱ級(jí)3例,Ⅲ級(jí)1例，Ⅳ級(jí)1例；Fisher分級(jí)Ⅱ級(jí)3例,Ⅲ級(jí)3例。

2.2 手術(shù)情況 6例患者中，行血管內(nèi)治療3例，行開(kāi)顱夾閉術(shù)3例。

3例血管內(nèi)治療患者中，使用LVIS支架+彈簧圈栓塞術(shù)1例，使用Enterprise(Ep)支架+彈簧圈栓塞術(shù)2例；術(shù)后即刻造影,2例為完全栓塞，1例瘤頸顯影，未發(fā)生術(shù)中破裂出血。術(shù)后2周、1個(gè)月、6個(gè)月、1年、2年行腦血管造影復(fù)查。其中1例瘤頸顯影患者術(shù)后1年內(nèi)復(fù)查，均見(jiàn)動(dòng)脈瘤瘤頸顯影，但在術(shù)后2年隨訪時(shí)，瘤頸不再顯影。

3例行開(kāi)顱夾閉術(shù)治療的患者中，2例術(shù)中出現(xiàn)動(dòng)脈瘤破裂出血，經(jīng)過(guò)合適的處理，術(shù)后2周內(nèi)復(fù)查CTA，顯示載瘤動(dòng)脈通暢。

2.3 隨訪情況 隨訪時(shí)間為6～24個(gè)月,中位隨訪時(shí)間14個(gè)月。mRS評(píng)分0分3例，1分2例，3分1例(介入治療患者)。經(jīng)DSA或頭頸CTA隨訪,6例均未見(jiàn)復(fù)發(fā)或再出血。

2.4 典型病例分析

2.4.1 血管內(nèi)治療 患者女性，46歲，因“突發(fā)頭痛4 d”入院。患者入院前4 d無(wú)明顯誘因下出現(xiàn)突發(fā)劇烈頭痛，伴惡心嘔吐，在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行頭部CT平掃，示蛛網(wǎng)膜下腔出血。入我院前1 d，患者突發(fā)昏迷，持續(xù)時(shí)間約為15 min，經(jīng)搶救后意識(shí)恢復(fù)，復(fù)查頭部CT平掃(圖1A)，示左側(cè)額葉出血、蛛網(wǎng)膜下腔出血、入院查體：神志清楚，格拉斯哥昏迷指數(shù)(GCS)評(píng)分15分(E4V5M6)，Hunt-HessⅠ級(jí)，F(xiàn)isher分級(jí)3級(jí)，雙側(cè)瞳孔等大等圓、直徑約3 mm、光反射靈敏，頸項(xiàng)強(qiáng)直3指，四肢肌力、肌張力正常。入院后急診行CTA(圖1B)，示左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁動(dòng)脈瘤，考慮血泡樣動(dòng)脈瘤可能。告知患者病情后，行DSA檢查結(jié)果(圖1C),示左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈前床突上段血泡樣動(dòng)脈瘤。隨即行支架輔助下動(dòng)脈瘤栓塞術(shù)。術(shù)中(圖1D)見(jiàn)左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈前床突上段動(dòng)脈瘤，形態(tài)欠規(guī)則，瘤頸較寬(血泡樣動(dòng)脈瘤)；路圖指引下用泥鰍導(dǎo)絲攜指引導(dǎo)管進(jìn)入左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈巖骨段，用微導(dǎo)絲攜Ep支架導(dǎo)管進(jìn)入左側(cè)大腦中動(dòng)脈M1段；再用微導(dǎo)絲攜Echelon10進(jìn)入動(dòng)脈瘤腔，填入彈簧圈1枚后半釋放支架，再填入2枚彈簧圈，見(jiàn)彈簧圈稍突向載瘤動(dòng)脈后，再完全釋放支架；DSA(圖1E)示動(dòng)脈瘤體栓塞致密，RaymondⅡ級(jí)，瘤頸處少許造影劑顯影，載瘤動(dòng)脈通暢。出院時(shí)mRS評(píng)分1分。術(shù)后3個(gè)月至2年內(nèi)多次復(fù)查DSA，術(shù)后2年DSA復(fù)查(圖1F)未見(jiàn)瘤頸、瘤體顯影。

圖1 行血管內(nèi)治療典型病例手術(shù)前后影像學(xué)檢查結(jié)果

2.4.2 開(kāi)顱夾閉術(shù) 患者男性，52歲。因“突發(fā)頭痛8 h”入院。入院查體：GCS評(píng)分15分(E4V5M6)，Hunt-Hess分級(jí)為Ⅱ級(jí)，F(xiàn)isher分級(jí)為2級(jí)，雙側(cè)瞳孔等大等圓、直徑約3 mm、光反射靈敏，頸項(xiàng)強(qiáng)直3指，四肢肌力、肌張力正常。入院后頭部CT提示，蛛網(wǎng)膜下腔出血(圖2A)；急診行CTA(圖2B)，示左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈后交通段前壁血泡樣動(dòng)脈瘤?；颊咭蚪?jīng)濟(jì)困難，拒絕行介入栓塞術(shù)，選擇開(kāi)顱動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)。術(shù)中采用左側(cè)翼點(diǎn)入路，術(shù)中見(jiàn)瘤頸呈紅色、壁薄(圖2C)；試用一枚動(dòng)脈瘤夾夾閉瘤頸，有出血，在靠近瘤頸方向加用一枚動(dòng)脈瘤夾，出血控制；解剖瘤體，松開(kāi)臨時(shí)阻斷夾，無(wú)出血。瘤頸被肌肉包裹，取人工硬膜補(bǔ)片，剪成“X”狀(圖2D)，穿過(guò)頸內(nèi)動(dòng)脈及后交通動(dòng)脈，用2枚動(dòng)脈瘤夾夾緊硬膜補(bǔ)片，包裹加固動(dòng)脈瘤頸部(圖2E)。術(shù)后6個(gè)月復(fù)查頭頸CTA，示動(dòng)脈瘤無(wú)復(fù)發(fā)或殘留(圖2F～2G)。

圖2 行開(kāi)顱夾閉術(shù)典型病例治療前后影像學(xué)檢查結(jié)果

3 討 論

頸內(nèi)動(dòng)脈床突段的BBA具有瘤頸不明確、瘤體寬、瘤壁薄和易破裂的特性[4]。病理顯示其血管壁缺乏內(nèi)膜、中層及彈力層結(jié)構(gòu)，僅由菲薄的纖維組織覆蓋[5]，缺乏囊狀動(dòng)脈瘤具有的膠原組織,并非真性動(dòng)脈瘤[6-7]。雖然BBA囊性生長(zhǎng),但其自然發(fā)展過(guò)程與一般的囊狀動(dòng)脈瘤有明顯差異。血流動(dòng)力因素是誘發(fā)BBA的重要因素。頸內(nèi)動(dòng)脈床突段前內(nèi)側(cè)壁位于彎曲部,血流沖擊力直接作用于動(dòng)脈，使BBA易破裂,破裂的動(dòng)脈瘤短期內(nèi)可能明顯增大，一旦發(fā)現(xiàn)應(yīng)及時(shí)治療。治療方法包括直接夾閉、動(dòng)脈瘤包裹夾閉、血管內(nèi)治療、閉塞加搭橋和血管縫合等。由于BBA瘤壁薄,所以無(wú)論采用哪種方式均有相當(dāng)大的難度,且可能導(dǎo)致預(yù)后不良。

3.1 血管內(nèi)治療 血管內(nèi)治療方法包括支架輔助彈簧圈栓塞、覆膜支架置入和血流導(dǎo)向裝置置入等。直接栓塞BBA風(fēng)險(xiǎn)大，彈簧圈進(jìn)入動(dòng)脈瘤時(shí)會(huì)因瘤壁薄導(dǎo)致瘤體破裂，且動(dòng)脈瘤小、頸寬，在瘤腔中難以致密填塞。套疊支架在動(dòng)脈瘤頸處的放置會(huì)減少流入動(dòng)脈瘤的血流，比單個(gè)支架有更好的血流導(dǎo)向作用，能更有效地降低再出血率。隨著栓塞材料的改進(jìn)，支架輔助栓塞很好地解決了瘤小和瘤頸寬的問(wèn)題,雖然支架輔助下難以致密填塞,但通過(guò)改變動(dòng)脈瘤和載瘤動(dòng)脈血流動(dòng)力學(xué)狀態(tài)，有治愈可能。行血管內(nèi)治療患者中，術(shù)后需早期行DSA復(fù)查，以防止術(shù)后未能致密填塞的動(dòng)脈瘤短時(shí)間內(nèi)再次增大導(dǎo)致破裂。本研究患者在2周、1個(gè)月、6個(gè)月、1年、2年行腦血管造影檢查，其中1例患者介入手術(shù)時(shí)未能致密栓塞，瘤頸處有殘留，術(shù)后1年內(nèi)復(fù)查均見(jiàn)動(dòng)脈瘤顯影，但在術(shù)后2年隨訪時(shí)，瘤頸不再顯影。

血管內(nèi)治療圍手術(shù)期抗血小板聚集治療會(huì)影響動(dòng)脈瘤內(nèi)血栓的形成，有術(shù)后再出血的風(fēng)險(xiǎn)，但術(shù)中植入支架可誘發(fā)血栓形成，也會(huì)導(dǎo)致缺血性腦梗死等并發(fā)癥[8-9]。因此，圍手術(shù)期密切監(jiān)控血小板聚集功能，在出血和血栓形成中找到平衡點(diǎn)至關(guān)重要，支架類(lèi)型的選擇應(yīng)著重關(guān)注。同時(shí)，應(yīng)根據(jù)動(dòng)脈瘤的形態(tài)、大小、有無(wú)出血等情況，選擇大小和類(lèi)型適合的彈簧圈，盡可能致密填塞、減少瘤腔內(nèi)血流和血栓性事件的發(fā)生，使瘤腔內(nèi)壓力適中，以避免撐破動(dòng)脈瘤瘤壁。應(yīng)用多支架技術(shù)(如雙支架套疊，尤其是編織支架)、Wills覆膜支架或金屬覆蓋率高的新型支架輔助栓塞，進(jìn)一步降低出血和復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)，但支架植入術(shù)后需進(jìn)行抗凝，防止血栓事件,但也存在抗凝后再出血的風(fēng)險(xiǎn)。另外，由于BBA破裂后，腦血管痙攣異常嚴(yán)重，介入手術(shù)時(shí)可能加重痙攣。雖然術(shù)中通過(guò)支架能完全覆蓋動(dòng)脈瘤,但后期痙攣解除后,動(dòng)脈瘤可再次顯影或復(fù)發(fā)。

閉塞載瘤動(dòng)脈是治療BBA治愈率最高、復(fù)發(fā)率最低的方式,但決定實(shí)施頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞孤立動(dòng)脈瘤前，需要通過(guò)球囊閉塞試驗(yàn)及代償訓(xùn)練來(lái)確定病變對(duì)側(cè)血流有充分代償，且在不影響重要穿支血管的前提下才能進(jìn)行。但是BBA患者大多數(shù)有出血病史，而在進(jìn)行代償訓(xùn)練時(shí)極易誘發(fā)再次出血，因此，此方法不適用于破裂的BBA，而對(duì)未發(fā)生破裂的BBA可作為備選方案。本研究中有1例患者血管內(nèi)治療后預(yù)后差、中度殘疾，術(shù)前評(píng)分低、神經(jīng)功能障礙嚴(yán)重，因此雖然手術(shù)順利，但預(yù)后仍不理想。

3.2 開(kāi)顱夾閉術(shù) 采用開(kāi)顱夾閉術(shù)治療BBA的致殘率和致死率明顯高于常規(guī)動(dòng)脈瘤[10]?；颊叱Ｒ蚪?jīng)濟(jì)因素或顱內(nèi)存在需要清除的血腫選擇此方法。該治療方法的預(yù)后取決于手術(shù)醫(yī)師的水平和醫(yī)院的手術(shù)硬件，若條件不能滿(mǎn)足，可能導(dǎo)致災(zāi)難性后果。對(duì)于載瘤動(dòng)脈較好的BBA可直接夾閉。本研究中有1例患者行直接夾閉。首先，BBA夾閉手術(shù)應(yīng)在暴露動(dòng)脈瘤前臨時(shí)阻斷載瘤動(dòng)脈,以防止動(dòng)脈瘤破裂大出血[11]。其次，顯露動(dòng)脈瘤時(shí)要謹(jǐn)慎,常規(guī)抬起額葉釋放腦脊液時(shí),應(yīng)向顱底暴露視交叉池,遠(yuǎn)離動(dòng)脈瘤頂端突入的第二間隙，而動(dòng)脈瘤往往有粘連，此時(shí)有破裂可能。解剖外側(cè)裂的順序?yàn)橛蛇h(yuǎn)及近,在分離動(dòng)脈瘤前應(yīng)充分暴露相關(guān)結(jié)構(gòu)。最后，需要精準(zhǔn)地用動(dòng)脈瘤夾夾閉。往往只有1次夾閉機(jī)會(huì),如2次或多次夾閉調(diào)整易導(dǎo)致BBA破裂。一般使用弧形動(dòng)脈瘤夾,利用彎曲的瘤夾將瘤頸根部與載瘤動(dòng)脈壁一并夾閉。但需注意，若夾閉過(guò)少，瘤夾可能滑脫；若夾閉過(guò)多,載瘤動(dòng)脈可能狹窄，嚴(yán)重時(shí)出現(xiàn)載瘤動(dòng)脈閉塞。若術(shù)中出現(xiàn)瘤頸撕裂，出血很難控制,而破口處的組織脆弱不易縫合,此時(shí)需要將人工硬膜補(bǔ)片或自體筋膜修剪成分叉狀后[12]，避開(kāi)分支血管包裹載瘤動(dòng)脈及動(dòng)脈,再用動(dòng)脈夾平行夾住補(bǔ)片[13]。但包裹夾閉動(dòng)脈瘤可能導(dǎo)致載瘤動(dòng)脈通暢度下降，也可能因臨時(shí)阻斷，導(dǎo)致斑塊脫落出現(xiàn)血栓甚至載瘤動(dòng)脈完全閉塞。夾閉完成后需行術(shù)中熒光造影和多普勒檢查以明確載瘤動(dòng)脈的通暢性和有無(wú)瘤頸殘留。本研究開(kāi)顱動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)中，有2例患者采用包裹夾閉動(dòng)脈瘤，其中1例術(shù)后頸內(nèi)動(dòng)脈有輕度狹窄，但患者術(shù)后無(wú)明顯神經(jīng)功能障礙。此方法較直接顯微縫合簡(jiǎn)單易行。

綜上所述，頸內(nèi)動(dòng)脈BBA是一種復(fù)雜、難治的顱內(nèi)動(dòng)脈瘤，無(wú)論選擇開(kāi)顱夾閉術(shù)或血管內(nèi)治療都存在較高風(fēng)險(xiǎn)，但也有取得較好預(yù)后的可能。臨床上需要結(jié)合患者和醫(yī)院硬軟件的實(shí)際情況制定最佳治療方案，甚至多種方法聯(lián)合治療，以保證治療的效果和安全。由于本研究病例數(shù)較少，理想治療方案的制定還需要進(jìn)行大量前瞻性隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)。