邊曉東 雙衛(wèi)兵 趙長劍 衛(wèi)拴昱 李肖萌

腺瘤樣瘤是一種形態(tài)學(xué)類似于腺瘤、間皮細(xì)胞起源、好發(fā)于生殖系統(tǒng)的少見良性腫瘤。腺瘤樣瘤發(fā)生在睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)的十分罕見。山西醫(yī)科大學(xué)第一醫(yī)院泌尿外科診治1例睪丸內(nèi)腺瘤樣瘤患者，現(xiàn)報告如下。

患者，男，36歲，因“發(fā)現(xiàn)右側(cè)睪丸腫物18個月，顯著增大12個月”入院，患者自述無陰囊墜脹感及疼痛。既往無高血壓、糖尿病、結(jié)核病史，無吸煙、飲酒史。?？企w檢：右側(cè)陰囊皮膚無紅腫、破潰，其內(nèi)可觸及大小約7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm的腫塊，質(zhì)稍硬，表面光滑，無觸痛，沉重感明顯，腫瘤位于睪丸實(shí)質(zhì)，考慮惡性的可能性大。實(shí)驗(yàn)室檢查：HCG<10 mIU/ml，AFP 1.6 IU/ml(0～16.7 IU/ml)。PET-CT示右側(cè)睪丸軟組織腫脹，密度不均，代謝增高，SUVmax=7.96，部分病灶邊緣模糊，惡性腫瘤可能性大(未見淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移)(圖1)。完善術(shù)前準(zhǔn)備后，于2020年7月8日行右側(cè)睪丸根治性切除術(shù)。

A：右側(cè)睪丸代謝增高，SUVmax=7.96，邊緣模糊，大小約7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm，考慮惡性睪丸癌的可能性大；B：右側(cè)睪丸代謝增強(qiáng)，未見周圍淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移圖1 PET-CT結(jié)果

取右側(cè)陰囊上方1 cm斜行切口，術(shù)中沿精索向下充分游離右側(cè)睪丸鞘膜。遷出右側(cè)陰囊內(nèi)容物，可見大小約7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm的腫瘤組織(圖2A)，橫行切開腫塊，可見大片乳白色區(qū)域，占據(jù)整個腫塊的85%，包繞類似縮小壞死的睪丸組織，未見正常的睪丸及附睪組織(圖2B)。

A：術(shù)中完整剖離腫瘤，大小約7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm；B：橫行切開瘤體，乳白色區(qū)域占據(jù)85%，中間類似萎縮壞死的睪丸組織圖2 腫瘤大體觀及切面圖

術(shù)中冷凍檢查：組織鏡下可見多個大小不等的囊腔結(jié)構(gòu)，其間可見散在淋巴細(xì)胞及形態(tài)較為一致的細(xì)胞浸潤，胞核大小一致，無異型性，考慮脈管源性腫瘤、低級別生殖細(xì)胞腫瘤，不除外卵黃囊瘤。石蠟病理：可見大量的上皮組織和間皮成分，其間散在囊腔樣結(jié)構(gòu)(圖3)。免疫組化示CK、VIM、Calretinin強(qiáng)陽性，HBME1弱陽性(圖4)。陰性結(jié)果有EMA、CD30、CD31、D2-40、PSA、NSE、PLAP。病理診斷：右側(cè)睪丸腺瘤樣瘤，部分區(qū)域細(xì)胞增生活躍。

圖3 石蠟病理(HE染色,×100)

A：CK染色強(qiáng)陽性；B：VIM染色強(qiáng)陽性；C：Calretinin染色強(qiáng)陽性；D:HBME1弱陽性圖4 免疫組化(Envision染色，×100)

出院后3個月電話隨訪，患者無異常主訴，腫瘤無復(fù)發(fā)。

討論腺瘤樣瘤由Golden等于1945年首次提出，通常被認(rèn)為是起源于間皮細(xì)胞的良性腫瘤[1-2]。腺瘤樣瘤常見于生殖系統(tǒng)，男性生殖系統(tǒng)腺瘤樣瘤常見于睪丸旁組織，約占睪丸旁腫瘤的30%，其中最常見于附睪(77%)，其次是睪丸鞘膜和白膜(22%)，而發(fā)生于睪丸內(nèi)的腺瘤樣瘤非常罕見[3-4]。

睪丸腺瘤樣瘤的發(fā)病年齡為20～50歲，臨床表現(xiàn)通常無明顯癥狀，瘤體生長緩慢，腫瘤一般為單發(fā)，質(zhì)韌，無觸痛，而且體積一般均較小(≤2 cm)，腫瘤標(biāo)志物均在正常值范圍內(nèi)[5]。也有疼痛的臨床表現(xiàn)，可能是由于腫瘤體積增大牽拉白膜或者伴隨有梗死的發(fā)生[6]。

腺瘤樣瘤無特征性影像學(xué)表現(xiàn)。在超聲中可表現(xiàn)為低回聲、等回聲及高回聲結(jié)節(jié)，其中等回聲結(jié)節(jié)最常見，約占50%[7-8]。CT檢查對于幫助判斷睪丸腫瘤的性質(zhì)和明確有無腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移意義較大[9]。MRI檢查可以較清楚地顯示腫瘤邊界與周圍組織的解剖關(guān)系[10-11]。PET-CT可從組織代謝水平的高低來判斷腫瘤的良惡性，其具有較高的準(zhǔn)確性及敏感性[12]。雖然價格昂貴，不作為首選和常規(guī)檢查手段，但是對于可以承受其費(fèi)用的家庭來說，在確定有無轉(zhuǎn)移及定性時行PET-CT檢查較CT及MRI更加敏感。本例患者來我院時已做PET-CT檢查，雖然對睪丸腫瘤定性沒有做出確定診斷，但是排除了微轉(zhuǎn)移灶的存在。

有研究表明，腺瘤樣瘤主要有上皮細(xì)胞和間皮組織兩種成分[13]，這與本例鏡下所見一致。免疫組化對確定診斷幫助很大，Alexiev等[14]指出CK、VIM、Calretinin和D2-40陽性對于確定診斷至關(guān)重要。沈國菊等[15]報道了10例睪丸腺瘤樣瘤的免疫組化檢測結(jié)果，VIM、CK7和AE1/AE3的陽性表達(dá)率為100%，而WT-1和Calretinin的表達(dá)率為80%。結(jié)合文獻(xiàn)報道，我們認(rèn)為所有腺瘤樣瘤CK、VIM染色均陽性，EMA、Calretinin、MC(HBME1)、D2-40、WT1等部分陽性，具有支持診斷價值。本病例免疫組化示CK、VIM、Calretinin強(qiáng)陽性表達(dá)，HBEM1為弱陽性表達(dá)，結(jié)合病理切片，可以做出睪丸腺瘤樣瘤的確定診斷。

對于腫塊位于睪丸的一側(cè)，直徑<2 cm，且體積小于睪丸體積的30%，多建議行保留睪丸的腫塊切除術(shù)[5]。腺瘤樣瘤是罕見惡變的良性腫瘤，手術(shù)完整切除可獲得很好的預(yù)后[16]。本例患者瘤體較大，且其與睪丸組織失去明顯的界限，遂行根治性右側(cè)睪丸切除術(shù)，術(shù)后3個月隨訪，腫瘤無復(fù)發(fā)。