吳宣萱， 袁永杰， 李攀星， 郭新賓， 管 生

顱內(nèi)動(dòng)脈瘤常見于成年人， 兒童顱內(nèi)動(dòng)脈瘤（pediatric intracranial aneurysms，PIA）占0.5%～4.6%［1］。隨著血管影像技術(shù)普及和提高，PIA 檢出較前增多［2］。PIA 與成人顱內(nèi)動(dòng)脈瘤相比，不僅發(fā)生率不同，臨床表現(xiàn)也有不同特點(diǎn)［3］，加上兒童有更長(zhǎng)生存周期，治療更應(yīng)慎重。 目前顱內(nèi)動(dòng)脈瘤治療方法有血管內(nèi)治療和開顱夾閉或縫合，PIA 更多應(yīng)用血管內(nèi)治療［4］。本研究通過(guò)分析PIA 臨床特點(diǎn)，探討DSA 導(dǎo)引下血管內(nèi)治療PIA 的效果。

1 材料與方法

1.1 一般資料

收集2012 年1 月至2019 年12 月鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院采用血管內(nèi)栓塞治療的10 例PIA 患兒臨床資料。 納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡≤14 歲；②臨床和隨訪資料齊全；③符合顱內(nèi)動(dòng)脈瘤影像學(xué)診斷標(biāo)準(zhǔn)；④無(wú)肝、腎、心功能異常，無(wú)對(duì)比劑過(guò)敏史。 排除標(biāo)準(zhǔn)：①顱內(nèi)動(dòng)靜脈畸形團(tuán)內(nèi)伴有動(dòng)脈瘤；②要求手術(shù)開顱治療；③對(duì)比劑過(guò)敏。 入組患兒家屬術(shù)前均簽署血管內(nèi)栓塞治療知情同意書。

1.2 血管內(nèi)治療方法

所有患兒術(shù)前接受全腦血管DSA 造影和患側(cè)三維旋轉(zhuǎn)重建，精確測(cè)量動(dòng)脈瘤大小、瘤頸寬度、載瘤動(dòng)脈遠(yuǎn)近段血管直徑，射線照射時(shí)間盡可能控制在30 min 內(nèi)。 患兒取仰臥位，經(jīng)口氣管插管全身麻醉，常規(guī)雙側(cè)腹股溝區(qū)消毒鋪巾；采用Seldinger 技術(shù)穿刺股動(dòng)脈，置入5～6 F 動(dòng)脈導(dǎo)管鞘，穿刺成功后經(jīng)靜脈推注肝素（2/3 mg/kg）使全身肝素化，1 h 后再次給予初始劑量半量，2 h 后給予初始1/4 量；5 F多功能導(dǎo)管配合0.035 英寸泥鰍導(dǎo)絲置于患側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈或椎動(dòng)脈起始直段，根據(jù)精確測(cè)量的動(dòng)脈瘤大小、瘤頸寬度、載瘤動(dòng)脈遠(yuǎn)近段血管直徑，采用3 種不同的治療方法。 ①瘤頸窄：栓塞導(dǎo)管易到達(dá)目標(biāo)位置， 路圖下將頭端塑形的微導(dǎo)管送入瘤腔內(nèi)，透視下依次植入彈簧圈， 彈簧圈穩(wěn)定后予以解脫，填塞完畢經(jīng)導(dǎo)引導(dǎo)管造影證實(shí)載瘤動(dòng)脈通暢、動(dòng)脈瘤不顯影；②位于椎動(dòng)脈及大腦動(dòng)脈分支末端的較大動(dòng)脈瘤：路圖下將頭端塑形的微導(dǎo)管送入載瘤動(dòng)脈遠(yuǎn)端，透視下依次植入彈簧圈，彈簧圈穩(wěn)定后予以解脫， 閉塞完畢經(jīng)導(dǎo)引導(dǎo)管造影證實(shí)動(dòng)脈瘤不顯影；③動(dòng)脈瘤位于小分支遠(yuǎn)端：漂浮微導(dǎo)管盡可能送達(dá)動(dòng)脈瘤，推注Glubran 膠，觀察彌散情況，滿意后撤出微導(dǎo)管。 栓塞完畢后常規(guī)DSA 造影，了解栓塞情況，同時(shí)完善術(shù)中CT，評(píng)估有無(wú)顱內(nèi)出血。

1.3 圍手術(shù)期管理

術(shù)前常規(guī)對(duì)癥降顱壓、抗血管痙攣等處理。 術(shù)中需要常規(guī)肝素化血液。 對(duì)于單純栓塞或Glubran膠填塞患兒，不需要抗血小板治療。 對(duì)于動(dòng)脈瘤占位效應(yīng)明顯患兒，術(shù)后給予甘露醇或激素治療。

1.4 療效評(píng)估及隨訪

術(shù)后即刻行DSA 檢查， 根據(jù)Raymond 分級(jí)評(píng)價(jià)動(dòng)脈瘤即刻栓塞效果（Ⅰ級(jí)：致密栓塞；Ⅱ級(jí)：大部分栓塞，瘤頸殘余；Ⅲ級(jí)：部分栓塞）。 術(shù)前、術(shù)后3 d、術(shù)后3～6 個(gè)月，根據(jù)改良Rankin 量表（mRS）評(píng)分評(píng)價(jià)療效。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

采用SPSS 22 軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。 數(shù)據(jù)比較用Wilcoxon 符號(hào)秩檢驗(yàn)，mRS 評(píng)分以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差表示，P＜0.05 為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

10 例PIA 患兒臨床資料見表1。 患兒年齡4 個(gè)月至14 歲，平均（7.7±4.8）歲；0～4 歲3 例，5～9 歲3 例，10～14 歲4 例；男7 例，女3 例。以頭 痛癥 狀就診7 例，抽搐1 例，左肢活動(dòng)不利1 例，顱腦手術(shù)后1 例；瘤體破裂5 例，未破裂5 例。術(shù)前mRS 評(píng)分0 分1 例、1 分8 例、2 分1 例，平均（0.90±0.54）分。單純彈簧圈填塞4 例、 彈簧圈閉塞載瘤動(dòng)脈瘤4 例、Glubran 膠栓塞2 例， 術(shù)中未出現(xiàn)動(dòng)脈瘤破裂出血、彈簧圈逃逸等并發(fā)癥。 術(shù)后即刻DSA 檢查顯示，Raymond 分級(jí)Ⅰ級(jí)8 例、 Ⅱ級(jí)2 例。 術(shù)后3 d mRS 評(píng)分0 分3 例、1 分6 例、2 分1 例，平均（0.80±0.60）分；術(shù)后3～6 個(gè)月mRS 評(píng)分0 分8 例、1 分1 例、2 分1 例，平均（0.30±0.70）分。 術(shù)前mRS 評(píng)分與術(shù)后3 d 相比，差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）；術(shù)后3 d mRS 評(píng)分與術(shù)后3～6 個(gè)月相比， 差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）；術(shù)前mRS 評(píng)分與術(shù)后3～6 個(gè)月相比，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。

表1 10 例PIA 患者臨床診治和隨訪資料

Raymond 分級(jí)Ⅱ級(jí)患兒中1 例術(shù)后5 個(gè)月隨訪時(shí)復(fù)發(fā)，予以外科開顱動(dòng)脈瘤夾閉術(shù)，術(shù)后復(fù)查瘤頸殘留，隨訪2 年動(dòng)脈瘤未破裂；另1 例術(shù)后1 年復(fù)發(fā)，再次行雙微導(dǎo)管致密栓塞，隨訪4 年5 個(gè)月無(wú)復(fù)發(fā)。 患兒5 治療和隨訪影像見圖1。

圖1 患兒5 治療和隨訪影像

3 討論

Nam 等［4］回顧性研究23 例≤20 歲顱內(nèi)動(dòng)脈瘤患者臨床資料， 其中0～4 歲2 例，5～9 歲4 例，10～14 歲6 例，發(fā)病患兒隨著年齡增加而增多。 本組患兒中0～4 歲3 例，5～9 歲3 例，10～14 歲4 例，基本與之相符。 成人顱內(nèi)動(dòng)脈瘤發(fā)病存在性別差異，女性多于男性。 Kim 等［5］報(bào)道中男女比為1∶1.56。本組患兒中男女比為1∶0.43， 不同于成人顱內(nèi)動(dòng)脈瘤患者性別比，與Saraf 等［6］研究一致。

PIA 病因尚不清楚， 根據(jù)其特征大致可分為先天性、假性、夾層及感染性。 先天性PIA 通常因患兒血管發(fā)育不成熟，動(dòng)脈血管壁薄弱處受血流沖擊而容易發(fā)生；假性PIA 患兒往往有顱腦外傷或顱腦手術(shù)史，使血管壁破裂形成血腫，并經(jīng)血流持續(xù)沖擊而形成； 夾層PIA 是各種病理因素將動(dòng)脈內(nèi)膜、中膜撕開，經(jīng)血流沖擊所形成；感染性PIA 是由其他部位感染的細(xì)菌栓子脫落進(jìn)入顱內(nèi)血管并遭破壞所導(dǎo)致。本組PIA 患兒以先天性為主。Nam 等［4］報(bào)道少數(shù)PIA 患兒伴有川崎病、 腦顏面血管瘤綜合征等。 Slator 等［7］報(bào)道PIA 患兒中22%伴有其他疾病。本組患兒未伴有類似疾病，可能與樣本量小有關(guān)。

PIA 患兒臨床表現(xiàn)大多（61%～75%）以頭痛為主［8］，其中49%會(huì)出現(xiàn)意識(shí)散失，35%表現(xiàn)為抽搐，18%表現(xiàn)為肢體活動(dòng)障礙［9］；55%～87%以瘤體破裂致蛛網(wǎng)膜下腔出血就診，26%甚至出現(xiàn)二次破裂出血［10］。 本組患兒臨床表現(xiàn)與既往文獻(xiàn)報(bào)道相吻合，以頭痛癥狀就診7 例，抽搐1 例，左肢活動(dòng)不利1 例，顱腦手術(shù)后1 例；瘤體破裂5 例，未破裂5 例。 本組瘤體破裂比率較成人患者稍低，這可能與樣本量較小有關(guān)。 本組患兒瘤體破裂就診3 例，均為小、中型先天性囊性PIA，據(jù)此推測(cè)小、中型先天性囊性PIA更容易破裂。

顱內(nèi)動(dòng)脈瘤90%以上分布在腦底動(dòng)脈環(huán)附近，其中大多位于頸內(nèi)動(dòng)脈系統(tǒng)。 本組患兒中4 例PIA位于椎-基底動(dòng)脈系統(tǒng)， 其中3 例位于椎動(dòng)脈V4段，這不同于成人動(dòng)脈瘤分布。 據(jù)此推測(cè)PIA 多好發(fā)于椎-基底動(dòng)脈系統(tǒng)。 Saraf 等［6］研究認(rèn)為PIA 位于后循環(huán)動(dòng)脈系統(tǒng)比率高于成人顱內(nèi)動(dòng)脈瘤，且多數(shù)是大型動(dòng)脈瘤。 本組研究與之略有不符，2/4 例椎-基底動(dòng)脈PIA 為大型、巨大型。

目前顱內(nèi)動(dòng)脈瘤治療更傾向于血管內(nèi)治療，主要包括單純彈簧圈填塞、 彈簧圈閉塞載瘤動(dòng)脈、栓塞劑栓塞、球囊輔助下彈簧圈填塞、支架輔助下彈簧圈填塞及密網(wǎng)支架植入。 單純彈簧圈填塞技術(shù)適用瘤頸窄、載瘤動(dòng)脈易到達(dá)的動(dòng)脈瘤，優(yōu)點(diǎn)是不需要抗血小板治療，但也存在著彈簧圈逃逸、栓塞不致密、易復(fù)發(fā)等風(fēng)險(xiǎn)。 本組患兒中4 例接受單純彈簧圈填塞，其中2 例瘤頸部殘余，分別于術(shù)后5 個(gè)月、1 年復(fù)發(fā)，再次行手術(shù)治療，整個(gè)治療過(guò)程中未再出血。 單純彈簧圈填塞技術(shù)還可應(yīng)用于載瘤動(dòng)脈閉塞，通過(guò)填塞彈簧圈犧牲載瘤動(dòng)脈，但術(shù)前需要行球囊閉塞實(shí)驗(yàn)。 該技術(shù)尤其適用于椎-基底動(dòng)脈系統(tǒng)動(dòng)脈瘤，因其僅累及一側(cè)椎動(dòng)脈，且側(cè)支循環(huán)代償良好，不累及小腦后下動(dòng)脈分支。 破裂椎動(dòng)脈夾層動(dòng)脈瘤中30%～70%會(huì)再出血，建議早期治療［11］；未破裂椎動(dòng)脈夾層動(dòng)脈瘤往往是巨大動(dòng)脈瘤，占位效應(yīng)擠壓腦干可引起相應(yīng)癥狀，也應(yīng)及時(shí)治療。 本研究中對(duì)3 例椎動(dòng)脈未破裂夾層動(dòng)脈瘤患兒應(yīng)用彈簧圈閉塞椎動(dòng)脈，均達(dá)到Ⅰ級(jí)栓塞，隨訪期有1 例有頭暈癥狀，可能與一側(cè)椎動(dòng)脈閉塞腦缺血有關(guān)，但隨后生長(zhǎng)發(fā)育過(guò)程中對(duì)側(cè)椎動(dòng)脈可能會(huì)代償性增粗，頭暈癥狀會(huì)改善，將予以遠(yuǎn)期隨訪。 朱辰路等［12］研究報(bào)道椎-基底動(dòng)脈出血病死率、致殘率較高，認(rèn)為對(duì)于夾層動(dòng)脈瘤，預(yù)防瘤體出血比保護(hù)血管更重要。這也是對(duì)本研究應(yīng)用閉塞椎動(dòng)脈接受治療夾層動(dòng)脈瘤的支持。 本組1 例大腦前動(dòng)脈A3 段假性動(dòng)脈瘤患兒經(jīng)閉塞載瘤動(dòng)脈技術(shù)治療后出現(xiàn)腦積水，考慮為前期出血所致。許紅淼等［13］采用雙支架技術(shù)治療未破裂椎動(dòng)脈夾層動(dòng)脈瘤，復(fù)發(fā)率較高。 本研究中應(yīng)用彈簧圈閉塞載瘤動(dòng)脈患兒在隨訪期無(wú)復(fù)發(fā)。

液體栓塞劑治療顱內(nèi)動(dòng)脈瘤的特點(diǎn)是栓塞劑可順應(yīng)動(dòng)脈瘤固定形態(tài)而固化， 以減少殘留死腔，達(dá)到完全閉塞的效果，但也存在栓塞劑向遠(yuǎn)端飄逸的風(fēng)險(xiǎn)。 該方法適用于載瘤動(dòng)脈較小的遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤。 本組有2 例小型假性PIA 分別位于脈絡(luò)膜前動(dòng)脈和豆紋動(dòng)脈， 予以Glubran 膠栓塞后均達(dá)到Ⅰ級(jí)栓塞，隨訪時(shí)mRS 評(píng)分均為0 分。 Crevecoeur 等［14］也證實(shí)液體栓塞劑治療感染性PIA 的效果良好。

PIA 血管內(nèi)治療還包括球囊輔助下動(dòng)脈瘤栓塞、支架輔助下動(dòng)脈瘤栓塞及密網(wǎng)支架植入術(shù)，這3 種治療方法均需要口服抗血小板聚集藥。 鑒于兒童有更長(zhǎng)的生存周期，血管直徑會(huì)隨年齡增長(zhǎng)而增粗，密網(wǎng)支架植入治療PIA 應(yīng)慎重，且支架植入后需要長(zhǎng)期抗血小板聚集治療，存在口腔黏膜、消化道、皮膚等出血風(fēng)險(xiǎn)。 Ares 等［15］報(bào)道采用密網(wǎng)支架治療1 例2 歲PIA 患兒，但隨訪時(shí)間短，遠(yuǎn)期臨床療效未確定。 Garrido 等［16］報(bào)道對(duì)15 例PIA 患兒行血管內(nèi)治療和開顱手術(shù)治療，1 年隨訪時(shí)14 例療效良好，1 例死亡。 本組10 例患兒中4 例單純彈簧圈填塞、4 例彈簧圈閉塞載瘤動(dòng)脈瘤、2 例Glubran 膠栓塞，8 例達(dá)到Ⅰ級(jí)栓塞， 術(shù)后mRS 評(píng)分與術(shù)前相比有改善，差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，因此血管內(nèi)栓塞術(shù)是治療PIA 的有效方法。

本研究的局限性為回顧性分析、病例數(shù)較少，病例選擇存在一定主觀性， 無(wú)法排除選擇性偏倚；僅涉及術(shù)前與術(shù)后相關(guān)指標(biāo)對(duì)比，缺乏血管內(nèi)治療與開顱手術(shù)治療對(duì)比分析。 本研究遠(yuǎn)期隨訪結(jié)果有待于進(jìn)一步驗(yàn)證。