岑瑞祥 趙凱 萬(wàn)浪

中耳膽脂瘤是角化的鱗狀上皮和上皮下結(jié)締組織以及角蛋白碎片在中耳進(jìn)行性累積而成，伴或不伴有周圍組織的炎性反應(yīng)[1]。膽脂瘤的發(fā)生是一個(gè)持續(xù)破壞性過(guò)程，侵蝕周圍骨結(jié)構(gòu)，可引起嚴(yán)重的顱內(nèi)外并發(fā)癥[2]，如腦膜炎、腦膿腫、骨膜下膿腫等，嚴(yán)重影響患者的生活質(zhì)量。

Citespace是用于科學(xué)文獻(xiàn)可視化分析的軟件，既能體現(xiàn)科學(xué)知識(shí)在空間上的靜態(tài)結(jié)構(gòu)關(guān)系，又能展示科學(xué)知識(shí)在時(shí)間上的動(dòng)態(tài)發(fā)展規(guī)律[3]，目前已應(yīng)用于多個(gè)領(lǐng)域[4]。本研究嘗試從文獻(xiàn)計(jì)量和情報(bào)分析角度，探討中耳膽脂瘤領(lǐng)域的研究熱點(diǎn)、動(dòng)態(tài)前沿和知識(shí)基礎(chǔ)的發(fā)展趨勢(shì)，為今后深入開(kāi)展相關(guān)研究提供理論參考。

1 材料與方法

以Web of Science Core Collection數(shù)據(jù)庫(kù)為數(shù)據(jù)來(lái)源，檢索“cholesteatoma AND middle ear”，時(shí)間范圍為2008年1月1日～2017年12月31日。利用Citespace V對(duì)所得文獻(xiàn)進(jìn)行可視化分析。

2 結(jié)果

2.1 檢索結(jié)果 2008年1月1日～2017年12月31日收錄的相關(guān)文獻(xiàn)共949篇，其中論著類文獻(xiàn)822篇、綜述類文獻(xiàn)68篇、會(huì)議類文獻(xiàn)28篇、社論材料14篇、快訊13篇、會(huì)議摘要3篇、再版論文1篇。

2.2 國(guó)家和機(jī)構(gòu)分布 用Citespace V軟件分別生成國(guó)家合作圖譜（見(jiàn)圖1）和機(jī)構(gòu)合作圖譜（見(jiàn)圖2）。圖譜中的節(jié)點(diǎn)表示發(fā)文量，節(jié)點(diǎn)大小與發(fā)文量成正比。中心性用來(lái)衡量文獻(xiàn)的重要性，用紫色圈標(biāo)注。由合作圖譜可知，共有34個(gè)國(guó)家和117個(gè)機(jī)構(gòu)參與相關(guān)研究，發(fā)文量排名前5的國(guó)家為美國(guó)（144篇）、日本（114篇）、意大利（99篇）、土耳其（76篇）、韓國(guó)（68篇）。中心性排名前5的國(guó)家為意大利（0.32）、美國(guó)（0.21）、比利時(shí)（0.19）、西班牙（0.19）、英國(guó)（0.17）。從發(fā)文量及中心性推斷：美國(guó)、意大利、日本為該領(lǐng)域主要研究力量，且美國(guó)、意大利、日本、土耳其、德國(guó)和英國(guó)在該領(lǐng)域合作密切，集體優(yōu)勢(shì)明顯。

圖1 國(guó)家合作圖譜

發(fā)文量排名前5的機(jī)構(gòu)為摩德納大學(xué)附屬醫(yī)院（28篇）、多倫多大學(xué)（14篇）、范德堡大學(xué)（8篇）、南大河聯(lián)邦大學(xué)（7篇）、麻省眼耳科醫(yī)院（7篇）。從圖2看，摩德納大學(xué)附屬醫(yī)院與多倫多大學(xué)合作密切；麻省眼耳科醫(yī)院與哈佛大學(xué)、哈佛大學(xué)醫(yī)學(xué)院有合作；東京慈惠醫(yī)科大學(xué)、比亞威斯托克醫(yī)科大學(xué)和埃斯基謝希爾奧斯曼加齊大學(xué)三所研究機(jī)構(gòu)在2016年和2017年合作密切，而摩德納大學(xué)附屬醫(yī)院中心性為0.01，其余均為0，說(shuō)明研究機(jī)構(gòu)之間合作力度不足。

圖2 機(jī)構(gòu)合作圖譜

2.3 期刊共被引分析 一般而言，引用量高的期刊代表該學(xué)科發(fā)展的核心動(dòng)態(tài)，也是該學(xué)科的主要研究陣地。用Citespace V軟件生成期刊共被引圖譜（見(jiàn)圖3），圖譜中節(jié)點(diǎn)表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時(shí)間，節(jié)點(diǎn)大小與被引量成正比。由圖可知，共有142種期刊出版了相關(guān)文獻(xiàn)。頻次排名前5的共被引期刊依次為L(zhǎng)aryngoscope（745）、Otol Neurotol（604）、J Laryngol Otol（511）、Otolaryng Head Neck（510）、Acta Oto-Laryngol（487）。中心性排名前5的期刊為Orl J Oto-Rhino-Lary（0.33）、Clin Exp Otorhinolar（0.13）、J Otolaryngol-Head N（0.12）、Rev Laryngol Otol Rhinol（Bord）（0.11）、Pediatrics（0.11）。綜合考慮，Laryngoscope、Otol Neurotol、J Laryngol Otol和Otolaryng Head Neck期刊在中耳膽脂瘤領(lǐng)域影響較大。

圖3 期刊共被引圖譜

2.4 作者分布 用Citespace V軟件分別生成作者合作圖譜（見(jiàn)圖4）和作者共被引圖譜（見(jiàn)圖5）。合作圖譜中的節(jié)點(diǎn)表示發(fā)文量；共被引圖譜中的節(jié)點(diǎn)表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時(shí)間，圖中節(jié)點(diǎn)大小與量成正比。由圖4、圖5可知，949篇文獻(xiàn)共由251位作者完成，發(fā)文量排名前5的作者依次為Presutti L（32篇）、Marchioni D（31篇）、Alicandri-Ciufelli M（24篇）、DE Foer B（11篇）和Vercruysse JP（10篇）。閱讀相關(guān)文獻(xiàn)后，綜合分析，發(fā)文量較多作者主要為意大利學(xué)者，尤其以Mattioli F團(tuán)隊(duì)較突出，其注重合作交流，與Alicandri-Ciufelli M、James AL、Mattioli F、Kakehata S、Genovese E、Nogueira JF等建立合作關(guān)系。

圖4 作者合作圖譜

圖5 作者共被引圖譜

作者共被引頻次排名前5為Tos M（144）、De FB（118）、Vercruysse JP（103）、Sade J（101）和Marchioni D（91）。中心性排名前5為Kojima H（0.17）、Badr-el-dine M（0.12）、Sheehy JL（0.12）、Dornhoffer JL（0.12）和Vercruysse JP（0.12）。綜合分析，Vercruysse JP、Tos M、De FB等是中耳膽脂瘤領(lǐng)域核心研究力量，其研究成果具有重要影響力。

2.5 關(guān)鍵詞分析 研究熱點(diǎn)是在某一時(shí)間段內(nèi)，有內(nèi)在聯(lián)系、數(shù)量相對(duì)較多的一組論文所探討的科學(xué)問(wèn)題，關(guān)鍵詞往往代表該研究領(lǐng)域內(nèi)某段時(shí)期的研究熱點(diǎn)。用Citespace軟件生成關(guān)鍵詞聚類圖譜（見(jiàn)圖6），圖譜中的節(jié)點(diǎn)表示出現(xiàn)頻次，節(jié)點(diǎn)越大出現(xiàn)頻次越高。用模塊值Q和平均輪廓值S判斷圖譜的繪制效果。Q值＞0.3表示聚類顯著，S值＞0.5表示聚類合理[3]。以log-likelihood ratio（LLR）命名，將關(guān)鍵詞聚合得出10個(gè)聚類群，聚類8、9的S值＜0.5，表明同質(zhì)性差，不做分析。其他聚類的S值為0.62～0.98，表明同質(zhì)性較好。通過(guò)關(guān)鍵詞聚類及文章摘要分析，可歸納出5個(gè)研究熱點(diǎn)：中耳膽脂瘤的手術(shù)治療（聚類群0、1、7）、磁共振在中耳膽脂瘤中的應(yīng)用（聚類群2、3）、中耳膽脂瘤的基礎(chǔ)研究（聚類群4）、先天性膽脂瘤（聚類群5）、中耳膽脂瘤的臨床研究（聚類群6、10）。

圖6 關(guān)鍵詞聚類圖譜

用Citespace V軟件對(duì)關(guān)鍵詞進(jìn)行突現(xiàn)分析，可以尋找某一研究領(lǐng)域的前沿，基本原理是統(tǒng)計(jì)論文詞匯頻率，根據(jù)這些詞匯的增長(zhǎng)率來(lái)確定研究前沿的熱點(diǎn)詞匯。在關(guān)鍵詞突現(xiàn)分析中，可發(fā)現(xiàn)中耳膽脂瘤的研究前沿是手術(shù)療效評(píng)估、耳內(nèi)鏡應(yīng)用、磁共振應(yīng)用，見(jiàn)圖7。

圖7 突現(xiàn)分析排名前10的關(guān)鍵詞

2.6 共被引文獻(xiàn)分析 共被引文獻(xiàn)可反映研究領(lǐng)域的知識(shí)基礎(chǔ)。用Citespace V軟件生成文獻(xiàn)共被引聚類圖譜，圖譜中節(jié)點(diǎn)表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時(shí)間。以LLR命名，通過(guò)關(guān)鍵詞聚合得出9個(gè)聚類群（見(jiàn)圖8），由圖可知，中耳膽脂瘤領(lǐng)域的知識(shí)基礎(chǔ)大致可分為三類：中耳膽脂瘤的手術(shù)治療（聚類群1、2、4、6、7、9）、中耳膽脂瘤的影像學(xué)特點(diǎn)（聚類群0、8）、中耳膽脂瘤病理機(jī)制的研究（聚類群3）。

圖8 文獻(xiàn)共被引聚類圖譜

用Citespace V軟件對(duì)共被引文獻(xiàn)進(jìn)行突現(xiàn)分析（見(jiàn)圖9），可發(fā)現(xiàn)研究領(lǐng)域的知識(shí)轉(zhuǎn)折點(diǎn)。通過(guò)閱讀文獻(xiàn)，發(fā)現(xiàn)排名前10的突現(xiàn)文獻(xiàn)中有5篇文獻(xiàn)是關(guān)于不同影像學(xué)技術(shù)在中耳膽脂瘤診斷方面的應(yīng)用；2篇文獻(xiàn)是關(guān)于內(nèi)窺鏡技術(shù)在中耳膽脂瘤手術(shù)中的應(yīng)用；其余3篇文獻(xiàn)分別是關(guān)于中耳膽脂瘤發(fā)病機(jī)制的綜述、中耳膽脂瘤手術(shù)技巧的薈萃分析、開(kāi)放式鼓室成形術(shù)中軟組織重建耳道后壁的益處。

圖9 突現(xiàn)分析排名前10的共被引文獻(xiàn)

3 討論

關(guān)鍵詞是反映文獻(xiàn)主題內(nèi)容的主要指標(biāo)，體現(xiàn)文獻(xiàn)的學(xué)術(shù)思想和觀點(diǎn)。關(guān)鍵詞的高頻出現(xiàn)，說(shuō)明此問(wèn)題得到了學(xué)術(shù)界的高度關(guān)注，在很大程度上是該領(lǐng)域的研究熱點(diǎn)。本研究通過(guò)對(duì)關(guān)鍵詞聚類分析，認(rèn)為目前關(guān)于中耳膽脂瘤的研究主要集中在以下5個(gè)方面：①中耳膽脂瘤的手術(shù)治療：目前研究主要集中在不同手術(shù)方式治療中耳膽脂瘤的區(qū)別和耳內(nèi)鏡應(yīng)用等方面。中耳膽脂瘤的經(jīng)典手術(shù)方式是顯微鏡下開(kāi)放式或完壁式乳突切除和鼓室成形，但顯微鏡的光學(xué)特性使手術(shù)存在盲區(qū)，尤其是上鼓室前隱窩、鼓室竇、面神經(jīng)隱窩、咽鼓管鼓室口等部位，從而造成膽脂瘤組織殘留和復(fù)發(fā)[5]。耳內(nèi)鏡可以自由調(diào)整方向，較易探查到上鼓室各個(gè)部位，在直視下切除病變組織，且術(shù)后膽脂瘤殘留率和復(fù)發(fā)率明顯降低[6]，彌補(bǔ)了顯微鏡的不足。耳內(nèi)鏡下開(kāi)放鼓峽，清理病變相對(duì)容易，有利于修復(fù)中耳的通氣引流功能[7]；還可幫助部分患者避免顯微鏡下行開(kāi)放式乳突切除手術(shù)[8]。②磁共振應(yīng)用：目前的研究主要集中在磁共振檢查對(duì)中耳膽脂瘤的診斷價(jià)值和隨訪研究等方面。病理檢查是診斷中耳膽脂瘤的“金標(biāo)準(zhǔn)”，但其為一種有創(chuàng)性檢查，所以臨床上常首選計(jì)算機(jī)斷層掃描和（或）磁共振輔助診斷[9]。擴(kuò)散加權(quán)成像（DWI）特異性較高，為中耳膽脂瘤診斷提供了新方法[10]。研究表明，非平面回波成像（Non-EPI）技術(shù)與平面回波成像（EPI）技術(shù)相比，不僅能減少偽影，還能降低圖像變形程度，所以有更高的診斷價(jià)值[11]。③基礎(chǔ)研究：近年來(lái)對(duì)中耳膽脂瘤的基礎(chǔ)研究主要集中在病理機(jī)制方面，如細(xì)胞增殖[12～14]、凋亡[15，16]、分化異常[17～19]和骨質(zhì)破壞[20～22]等。隨著研究的不斷深入，未來(lái)有望闡明中耳膽脂瘤的病理機(jī)制，進(jìn)而研發(fā)出有效的非手術(shù)治療方案，為中耳膽脂瘤的預(yù)防和診治提供新的方向。④臨床研究：目前對(duì)中耳膽脂瘤的臨床研究主要是關(guān)于中耳膽脂瘤的臨床特征分析[23，24]。⑤先天性膽脂瘤：目前對(duì)先天性膽脂瘤的研究主要集中在膽脂瘤的早期診斷和手術(shù)治療。先天性膽脂瘤的進(jìn)展與患者的年齡和病程關(guān)系較為密切，如果延誤診療，將會(huì)加劇病情發(fā)展，所以早期診斷和手術(shù)干預(yù)十分必要[24，25]。Prasad等[26]指出行完壁式乳突切除并鼓室成形術(shù)后，5年隨訪中患兒可以穩(wěn)定地維持良好的聽(tīng)力。近年來(lái)，有學(xué)者推薦借助耳內(nèi)鏡對(duì)早期先天性膽脂瘤進(jìn)行手術(shù)[27]。文獻(xiàn)報(bào)道膽脂瘤術(shù)后復(fù)發(fā)與先天性膽脂瘤病變分期有密切聯(lián)系[28]，對(duì)于Ⅲ期或Ⅳ期患者，聯(lián)合使用耳內(nèi)鏡和顯微鏡可降低術(shù)后復(fù)發(fā)率[29]。

突現(xiàn)詞可以反映某一領(lǐng)域的研究前沿，通過(guò)對(duì)關(guān)鍵詞突現(xiàn)分析，我們認(rèn)為中耳膽脂瘤的研究前沿是手術(shù)療效評(píng)估、耳內(nèi)鏡應(yīng)用、磁共振應(yīng)用。Chen等[30]將常規(guī)2D單眼內(nèi)窺鏡配合新型計(jì)算機(jī)三維成像系統(tǒng)成功應(yīng)用于耳科手術(shù)，不僅獲得了立體視覺(jué)，還可縮短復(fù)雜手術(shù)的操作時(shí)間。Tan等[31]將耳內(nèi)鏡和顯微鏡聯(lián)合應(yīng)用于側(cè)顱底手術(shù)，解決了乙狀竇前—迷路后手術(shù)入路的局限性。Doerfer等[32]報(bào)道與開(kāi)放式乳突根治鼓室成形相比，改良乳突切除鼓室成形和外耳道重建術(shù)后，患者聽(tīng)力恢復(fù)更好，耳漏發(fā)生率更低，上皮化更快。Laske等[33]研究發(fā)現(xiàn)非平面回波擴(kuò)散加權(quán)成像可作為診斷原發(fā)性膽脂瘤和隨訪研究的輔助檢查手段。Gouda等[34]研究表明，DWI用于診斷復(fù)發(fā)性膽脂瘤，可以取代部分不必要的二次手術(shù)探查。

共被引文獻(xiàn)可反映研究領(lǐng)域的知識(shí)基礎(chǔ)。中耳膽脂瘤領(lǐng)域的知識(shí)基礎(chǔ)主要集中在以下三個(gè)方面：①中耳膽脂瘤的手術(shù)治療：從圖中節(jié)點(diǎn)顏色的變化規(guī)律可知，2010年以前，中耳膽脂瘤手術(shù)主要是關(guān)于完璧式或開(kāi)放式乳突切除、鼓室成型術(shù)；隨后兩年的研究主要集中在人工聽(tīng)骨植入方面；2013～2014年開(kāi)始關(guān)注后鼓室病變和術(shù)后聽(tīng)力評(píng)估；2017年以來(lái)，耳內(nèi)鏡在膽脂瘤手術(shù)中的應(yīng)用開(kāi)始流行。②磁共振在中耳膽脂瘤中的應(yīng)用：2010年以前，磁共振主要用于膽脂瘤的診斷，隨后，研究主要集中于通過(guò)多種影像學(xué)技術(shù)提高膽脂瘤診斷的可靠性。③中耳膽脂瘤病理機(jī)制的研究。通過(guò)對(duì)共被引文獻(xiàn)進(jìn)行突現(xiàn)分析，可以發(fā)現(xiàn)該領(lǐng)域的知識(shí)轉(zhuǎn)折點(diǎn)，排名前10的突現(xiàn)文獻(xiàn)中有一半是關(guān)于不同影像學(xué)技術(shù)在診斷膽脂瘤方面的應(yīng)用，如彌散加權(quán)磁共振成像[35]、延遲對(duì)比增強(qiáng)T1加權(quán)磁共振成像[36]、單次激發(fā)平面回波SE序列擴(kuò)散加權(quán)成像（EPI-DWI）[37]等；2篇文獻(xiàn)是關(guān)于耳內(nèi)鏡在膽脂瘤手術(shù)中的應(yīng)用，其中1篇文獻(xiàn)的突現(xiàn)開(kāi)始時(shí)間是2014年，這可能與耳內(nèi)鏡的興起有關(guān)。

綜上所述，Citespace V作為一種可視化文獻(xiàn)分析軟件，具有較好的文獻(xiàn)處理功能，便于科研工作者尋找研究熱點(diǎn)、研究前沿、知識(shí)基礎(chǔ)和合作伙伴。本研究的文獻(xiàn)計(jì)量與可視化分析結(jié)果可為科研人員開(kāi)展相關(guān)課題提供新的視角，為今后中耳膽脂瘤的研究提供參考。