官文婷?梁堅?周宇

【摘要】胰腺淋巴上皮囊腫（PLEC）是一種罕見的胰腺良性囊腫，臨床報道較少。PLEC發(fā)病率低且缺乏特征性影像學和臨床表現(xiàn)，常與胰腺惡性腫瘤難以鑒別，容易誤診。該文報道1例63歲男性PLEC患者因體檢發(fā)現(xiàn)胰腺腫物，入院行超聲內鏡引導細針穿刺抽吸術（EUS-FNA）提示良性病變，為進一步診治行手術切除，術后病理確診為PLEC。該例提示，EUS-FNA可作為胰腺囊性病灶的優(yōu)先選用方法。

【關鍵詞】胰腺淋巴上皮囊腫；超聲內鏡引導細針穿刺抽吸術；胰腺囊腫

Pancreatic lymphoepithelial cyst： a case report Guan Wenting， Liang Jian， Zhou Yu. Department of Gastroenterology， Affiliated Hospital of Guangdong Medical University， Zhanjiang 524000， China

Corresponding author， Zhou Yu， E-mail： ahdg2005@126.com

【Abstract】 Pancreatic lymphoepithelialcyst （PLEC） is a rare benign pancreatic cyst， which has been rarely reported in clinical practice. The incidence of PLEC is low and specific imaging and clinical manifestations are lacking. It is difficult to make differential diagnosis between PLEC and pancreatic cancer， which is likely to be misdiagnosed. In this article， a 63-year-old male patient who was suspected with PLEC due to a pancreatic mass detected during physical examination was reported. Upon admission， endoscopic ultrasound-guided fine-needle aspiration （EUS-FNA） promoted the diagnosis of benign lesions. Subsequently， surgical resection was performed and he was pathologically diagnosed with PLEC.This case prompts that EUS-FNA can be used as a preferential treatment for pancreatic cystic lesions.

【Key words】Pancreatic lymphoepithelial cyst；EUS-FNA；Pancreatic cystic lesion

胰腺淋巴上皮囊腫（PLEC）是一種罕見的良性胰腺囊腫，由角化性鱗狀上皮細胞和淋巴樣組織組成［1］。大多數(shù)PLEC患者無特異性臨床表現(xiàn)，一般于體檢或胰腺其他疾病診治的過程中偶然發(fā)現(xiàn)，給臨床、影像學和病理的診斷帶來極大的挑戰(zhàn)。由于PLEC發(fā)病率低且缺乏特征性影像學和臨床表現(xiàn)，常與胰腺惡性腫瘤難以鑒別，容易誤診為胰腺癌［2］。本文報道一例PLEC的診治經(jīng)過，為提高 PLEC 診療水平提供借鑒和參考。

病例資料

一、主訴及病史

患者男，63歲。因“體檢發(fā)現(xiàn)胰腺腫物2 d”于2022年5月22日入院。患者于2 d前在外院體檢時行腹部CT發(fā)現(xiàn)胰尾見類圓形低密度影，考慮良性病變，假性囊腫可能性大，現(xiàn)為進一步治療，遂來我院消化內科治療。體格檢查：心肺未見異常，腹平軟，無壓痛、反跳痛，未觸及包塊，肝脾肋下未觸及。既往史：無急慢性胰腺炎病史，無酗酒史。

二、實驗室及輔助檢查

血常規(guī)、肝腎功能、血清淀粉酶、癌胚抗原、糖類抗原（CA）19-9、抗核抗體、抗中性粒細胞抗體、風濕因子、甲狀腺功能和凝血功能未見異常。外院腹部CT：胰尾見類圓形低密度影，大小57.0 mm×65.0 mm，邊界清，增強未見強化，考慮良性病變，假性囊腫可能性大（圖1）。

三、診療經(jīng)過及隨診情況

患者入院初步診斷為胰腺腫物性質待查，2022年5月26日于我院行超聲內鏡（EUS），鏡下可見胃底靜脈顯露，胃體黏膜光滑，胃竇黏膜充血水腫，球部及降段黏膜光滑，十二指腸乳頭黏膜未見異常。超聲下見胰頭、頸體形態(tài)規(guī)則，內部回聲均勻；胰體尾區(qū)域見一切面大小69.4 mm×

58.4 mm均勻無回聲占位，內未見分隔，囊壁稍厚，見一切面大小13.5 mm×9.4 mm稍高回聲結節(jié)影，與囊壁分界不清，病灶遠場強化；主胰管不寬，與占位病變不相通；膽總管未見擴張；彩色多普勒超聲顯示病灶內未見血流信號；彈性成像顯示質軟，彈性應變率= 0.72；病灶壓迫脾靜脈，胃底區(qū)域管壁內、外均見不規(guī)則血流信號（圖2A～C）。擬行細針穿刺活檢（FNA），用ECH0-19型超聲內鏡穿刺針在超聲內鏡引導下于胃體插入無回聲病灶內，抽取出棕褐色液體共110 mL，拉絲實驗陰性，分別送常規(guī)、血液生化、腫瘤標志物及脫落細胞學檢查（圖2D）。考慮胰體尾囊性占位：囊腺瘤？假性囊腫？囊液常規(guī)：腺苷脫氨酶119.4 U/L（參考值0～20 U/L）。囊液生化：李凡他試驗陽性。囊液癌胚抗原767.10 ng/mL（參考值0～15 ng/mL）。囊液穿刺細胞學：見紅細胞及少許組織細胞和淋巴細胞，考慮胰腺良性病變。

1個月后患者返院復查腹部MRI，胰腺尾部見類圓形T1WI低信號影，T2WI高信號影，DWI呈稍高信號，內壁光滑，增強掃描未見強化，考慮胰腺尾部囊性占位，良性病變以假性囊腫可能性大（圖3）?；颊邽檫M一步治療，入住我院肝膽外科，有手術指征并與患者及家屬溝通后于全身麻醉下行腹腔鏡胰體尾切除術+脾切除術+腹腔粘連松解，術中見胰尾處有一大小7.0 cm×8.0 cm的囊性腫物，包膜完整，質韌，活動度可，腫物與脾動靜脈、主胰管間距約0.5 cm以上，其余胰腺部分質地軟，胰腺周圍、脾動脈淋巴結及脾門淋巴結部分未見腫大。術后病理結果：囊壁由纖維組織構成，內壁大部分區(qū)域未見被覆上皮，局部被覆鱗狀上皮，囊壁內見較多淋巴細胞浸潤，局部淋巴濾泡形成（圖4）。最后診斷為PLEC。

患者術后一般情況可，生命體征平穩(wěn)，1周后好轉出院。術后嚴密隨訪6個月未見復發(fā)。

討論

PLEC作為一種極其罕見的良性胰腺囊腫，約占胰腺囊性病0.5%，本病好發(fā)于男性，男女發(fā)病比例約為4∶1［3-4］。多數(shù)學者認為PLEC起源于胰腺周圍淋巴結的上皮殘留，但該病具體的組織起源尚未明確［5］。PLEC常單發(fā)圓形或者橢圓形腫物，可見于胰頭、胰體、胰尾，以胰體尾多見，其中40%的患者可無臨床癥狀，一般于體檢或胰腺其他疾病診治的過程中偶然發(fā)現(xiàn)，50%的患者可表現(xiàn)為惡心、嘔吐、腹痛、腹脹、腹部不適等非特異性臨床癥狀［6］。

由于PLEC發(fā)病率低、無特異性臨床表現(xiàn)，通過查閱我院病案室資料，該病例尚屬我院首例PLEC。該患者在體檢中偶然發(fā)現(xiàn)胰腺腫物入院，臨床表現(xiàn)無特異性腹痛、腹脹、惡心、嘔吐等不適，體格檢查和實驗室檢查也未發(fā)現(xiàn)明顯異常。

PLEC影像學因其囊內物質成分的不同，MRI和CT可根據(jù)信號及密度的不同分為囊性、混合性和實性占位［7］。CT表現(xiàn)為略低或等密度影，囊壁可見鈣化狀斑點和分隔現(xiàn)象，給予造影劑增強后，囊壁及其分隔可表現(xiàn)為輕度強化，而胰管則無明顯擴張及其他改變［8］。在MRI上，PLEC在T1加權圖像上表現(xiàn)為均勻的實性低信號腫塊，當進行對比時，邊緣增強，而中心核心的低強度保持不變。雖然腹部的影像學檢查如MRI、CT和超聲可明顯提高胰腺囊腫的診斷率，但是對胰腺囊腫囊內的性質進一步辨別卻有一定難度，尤其是PLEC。本例PLEC的癥狀、體征和影像學檢查無明顯特異性，容易與胰腺囊性疾病重疊，PLEC在臨床上僅憑臨床表現(xiàn)和影像學檢查對其診斷具有一定的挑戰(zhàn)性，甚至容易誤診為胰腺癌。

近年來，超聲內鏡及超聲內鏡引導細針穿刺抽吸術（EUS-FNA）為PLEC的診斷提供了新的手段。在超聲內鏡檢查中，PLEC典型表現(xiàn)為低回聲囊性病變，可呈單房或多房。相關文獻報道，EUS-FNA術后病理結果示鏡下可見少量淋巴細胞、角化鱗狀上皮細胞和小部分無核鱗狀細胞；EUS-FNA術中囊內液體送檢發(fā)現(xiàn)相關腫瘤指標如CA125、癌胚抗原、CA19-9數(shù)值升高以及囊內淀粉酶含量也升高［9］。此外，Cao等（2012年）指出在MRI、超聲內鏡或超聲圖像中，PLEC內部呈結節(jié)樣改變，周圍組織相對呈高強度，內部呈低強度，可被描述為“cheerios”的改變，是PLEC所特有的表現(xiàn)。

本例影像學缺乏特異性，而FNA送檢囊液癌胚抗原明顯升高，囊液李凡他試驗陽性，與較多學者的文獻報道相吻合，但易與胰腺其他疾病相重疊，因此增加了診斷的難度。囊液細胞學見紅細胞及少許組織細胞和淋巴細胞，未見異型細胞及不典型細胞，考慮本例是胰腺囊腫良性病變；術后病理結果示局部見鱗狀上皮及淋巴細胞；術后病理與EUS-FNA細胞學結果均提示胰腺囊腫良性病變，可見胰腺囊腫超聲穿刺術細胞學結果對指導臨床診斷PLEC及治療起關鍵性作用。

PLEC需與胰腺假性囊腫、胰腺黏液性腫瘤、胰腺癌以及其他胰腺腫物病變進行鑒別。胰腺假性囊腫作為臨床上最常見的胰腺囊性病變，影像學表現(xiàn)一般呈單一囊腔，囊腔內富含淀粉酶液體，其中含有碎片、血液和炎癥細胞；FNA顯示豐富的炎性細胞、組織細胞、晶體，有時可見黃色素，但多見于急慢性胰腺炎、胰腺外傷的患者，結合病史極其重要。有文獻指出，EUS-FNA中穿刺若見黏液性液體則可診斷為胰腺黏液性腫瘤，若送檢的囊內液體細胞學結果見鱗狀上皮及淋巴濾泡可診斷為PLEC［10］。胰腺癌的腫瘤標志物如

CA19-9、CA125也可升高，影像學檢查也不明顯，而EUS-FNA可對其進行鑒別。在治療上，無癥狀的PLEC患者可行保守治療；臨床癥狀表現(xiàn)明顯，病變部位較大，影響生活的患者，可行手術治療；無法診斷PLEC者，可根據(jù)實際情況選擇合適的治療方式。

綜上所述，該例提示PLEC的CT及MRI影像學表現(xiàn)缺乏特異性，僅憑CT及MRI不足以進行術前鑒別診斷。在臨床上對PLEC容易誤診或漏診，而且單一的抽血檢驗、CT及MRI檢查結果均缺乏特異性，對診斷PLEC更有難度，但是應用EUS-FNA技術，結合病史及輔助檢查，在一定程度對診斷PLEC、鑒別胰腺囊腫良惡性及PLEC治療起關鍵性作用。EUS-FNA技術安全、快速，確診價值較高，可信度強，患者接受程度高，可作為胰腺囊性病灶的優(yōu)先選用方法。

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（收稿日期：2022-12-25）

（本文編輯：楊江瑜）