李志娟,莊百溪,李天天,楊 淼

感染性腹主動(dòng)脈瘤(infected abdominal aortic aneurysm, IAAA)是一種伴隨微生物感染的特殊類型腹主動(dòng)脈瘤[1]。在歐洲和美國(guó),IAAA占主動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張性病變的0.6%～2.0%,IAAA在東亞發(fā)病率達(dá)13%[2-3]。IAAA常見(jiàn)于老年男性,典型癥狀是疼痛和發(fā)熱,特點(diǎn)是進(jìn)展快,破裂風(fēng)險(xiǎn)高,易反復(fù),預(yù)后差,病死率63%～100%[4],早期診斷困難,常因瘤體破裂、感染加重,最終失去治療機(jī)會(huì)。本文回顧性分析2022—2023年我院收治的1例復(fù)發(fā)性IAAA合并腹膜后膿腫的臨床資料,反思治療過(guò)程,以期提高臨床醫(yī)師對(duì)本病的認(rèn)識(shí)。

1 病例資料

男,62歲。以腰腹部疼痛6個(gè)月為主訴就診于某三甲醫(yī)院普外科。6個(gè)月前,患者無(wú)明顯誘因出現(xiàn)腰痛及臍周間斷脹痛,與飲食和活動(dòng)無(wú)關(guān),大便正常,腹痛反復(fù)發(fā)作,發(fā)作頻率和持續(xù)時(shí)間逐漸增加?；颊?1年前因冠狀動(dòng)脈粥樣硬化性心臟病行冠狀動(dòng)脈支架植入術(shù)。吸煙史50年,有飲酒史20年,戒酒18年。查體:體溫37.4 ℃,血壓120/80 mmHg,心率88/min。雙肺呼吸音粗;心臟查體無(wú)特殊;腹軟,無(wú)壓痛、反跳痛和肌緊張等,無(wú)搏動(dòng)性包塊,無(wú)腸型、蠕動(dòng)波,腸鳴音正常,神經(jīng)查體無(wú)特殊。實(shí)驗(yàn)室檢查:血白細(xì)胞6.22×109/L,紅細(xì)胞3.64×1012/L,血紅蛋白96 g/L,血小板296×109/L,中性粒細(xì)胞百分比68.5%,紅細(xì)胞沉降率67.3 mm/h,白蛋白34.7 g/L,肌酐90 μmol/L,感染性疾病篩查(-)。主動(dòng)脈CT血管造影(CTA):主動(dòng)脈全程未見(jiàn)內(nèi)膜片影及“雙腔征”,主動(dòng)脈管壁多發(fā)增厚及鈣化,腰1、腰2椎間盤(pán)水平可見(jiàn)管腔局限向外凸起,腹主動(dòng)脈遠(yuǎn)端(至髂總動(dòng)脈分叉處)管腔可見(jiàn)不規(guī)則擴(kuò)張,最大管腔4.8 cm×4.2 cm,周圍可見(jiàn)等及稍低密度灶,見(jiàn)圖1。胸部CT:左肺上葉陳舊性病變,伴周圍肺氣腫。主要診斷:腎下腹主動(dòng)脈瘤。入院后3 d行腹主動(dòng)脈瘤覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù),術(shù)中及術(shù)后使用頭孢噻肟抗感染治療5 d后癥狀好轉(zhuǎn)出院。出院后腹痛仍反復(fù)發(fā)作,疼痛嚴(yán)重時(shí)于社區(qū)醫(yī)院輸液抗感染止痛治療。

圖1 復(fù)發(fā)性感染性腹主動(dòng)脈瘤合并腹膜后膿腫患者術(shù)前主動(dòng)脈CT血管造影檢查結(jié)果(男,62歲)

約5個(gè)月后患者因腰腹痛較前加重就診于某三甲醫(yī)院。主要癥狀為腰腹部脹痛,以臍周左上腹為重,伴發(fā)熱,頭暈、無(wú)力,無(wú)胸悶、憋氣和惡心、嘔吐等不適。查體:意識(shí)清楚,精神差。體溫39 ℃,血壓120/80 mmHg,脈搏80/min。雙肺呼吸音粗,未聞及干濕性啰音;心臟查體無(wú)特殊;腹軟,無(wú)壓痛、反跳痛、肌緊張等,無(wú)搏動(dòng)性包塊,腸鳴音正常;神經(jīng)查體無(wú)特殊。查血白細(xì)胞13.05×109/L,紅細(xì)胞3.47×1012/L,血紅蛋白96 g/L,血小板104×109/L,中性粒細(xì)胞百分比85.6 %,C反應(yīng)蛋白263.3 mg/L,降鈣素原10.74 ng/mL,白蛋白27.8 g/L,肌酐128 μmol/L,丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶91.0 U/L,天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶45.0 U/L。血培養(yǎng)提示星座鏈球菌群(左下肢需氧),革蘭陰性桿菌(左上肢需氧),脲酶試驗(yàn)陽(yáng)性,疑似布魯菌感染。厭氧菌(-)。頭顱和胸部CT:雙側(cè)基底節(jié)、放射冠區(qū)腔隙性腦梗死,腦缺血改變;部分腦動(dòng)脈硬化;左肺上葉陳舊病變,伴周圍肺氣腫;主動(dòng)脈及冠狀動(dòng)脈粥樣硬化;結(jié)合病史,腹主動(dòng)脈瘤術(shù)后改變,周圍軟組織腫脹積氣,考慮炎性改變;腹主動(dòng)脈旁多發(fā)淋巴結(jié)顯示;左側(cè)髂腰肌萎縮;膽囊頸部結(jié)石;輕度脂肪肝。腰椎增強(qiáng)MRI提示:腰椎退變,腰1～腰5椎體終板炎改變。結(jié)合病史符合腹主動(dòng)脈瘤支架術(shù)后,局部周圍感染。CTA檢查提示腹主動(dòng)脈支架上方偏心性不規(guī)則動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張,見(jiàn)圖2。診斷:膿毒血癥、腹腔感染、IAAA、肝功能異常、腎功能異常等。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉聯(lián)合美羅培南抗感染3 d,后改為美羅培南聯(lián)合利奈唑胺抗感染7 d,后口服多西環(huán)素、利福平,感染指標(biāo)逐漸改善,腹痛癥狀未改善。

圖2 復(fù)發(fā)性感染性腹主動(dòng)脈瘤合并腹膜后膿腫患者第1次腔內(nèi)治療術(shù)后5個(gè)月CT血管造影復(fù)查結(jié)果(男,62歲)

患者為求進(jìn)一步手術(shù)治療于1個(gè)月后轉(zhuǎn)入我科。左上腹疼痛,呈持續(xù)性加重,無(wú)發(fā)熱,余無(wú)特殊不適。查體:體溫36.3 ℃,血壓131/80 mmHg,脈搏74/min。腹軟,左上腹壓痛,無(wú)反跳痛、肌緊張等,無(wú)搏動(dòng)性包塊,腸鳴音正常。查血白細(xì)胞9.9×109/L,血紅蛋白97 g/L,血小板175×109/L,中性粒細(xì)胞百分比84.2 %,C反應(yīng)蛋白0.49 mg/L,肌酐103.0 μmol/L。風(fēng)濕三項(xiàng)、免疫蛋白全項(xiàng)、自身抗體和抗核抗體譜、抗中性粒細(xì)胞胞漿抗體、抗心磷脂抗體(-)。診斷:IAAA。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉3 g 每12小時(shí)1次抗感染治療,甲潑尼龍12 mg每日1次抗炎。入院5 d后再次行腹主動(dòng)脈覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù),造影檢查結(jié)果見(jiàn)圖3,在原支架上方置入心脈醫(yī)療HT2828-080-1500覆膜支架,采用體外開(kāi)窗,預(yù)留雙腎動(dòng)脈、腸系膜上動(dòng)脈和腹腔干,分別植入8～26 mm LIFESTREAM、8～58 mm LIFESTREAM、5～50 mm VIABAHN。術(shù)后患者腹痛癥狀較前逐漸緩解。入院8 d后(術(shù)后4 d)復(fù)查CTA:符合腹主動(dòng)脈瘤支架術(shù)后改變,腹主動(dòng)脈支架周圍見(jiàn)軟組織密度影環(huán)繞,支架近段旁見(jiàn)新月形、小圓形高密度影,右側(cè)較著,3.0 cm×1.3 cm×2.9 cm;右腎動(dòng)脈支架內(nèi)可疑充盈缺損;右側(cè)腰大肌、髂腰肌區(qū)病變,腰大肌區(qū)病變內(nèi)伴少量脂肪密度,見(jiàn)圖4。出院后加用左氧氟沙星片0.5 g每日1次、甲潑尼龍12 mg每日1次,癥狀穩(wěn)定。

3a、3b.術(shù)前造影;3c.術(shù)中造影支架定位;3d、3e.術(shù)后造影。

圖4 復(fù)發(fā)性感染性腹主動(dòng)脈瘤合并腹膜后膿腫患者第2次腔內(nèi)治療術(shù)后4 d CT血管造影復(fù)查結(jié)果(男,62歲)

1個(gè)月后,患者因下腹痛伴陰囊水腫2 d再次就診于我科。癥狀為下腹部疼痛,陰囊水腫、乏力,無(wú)惡寒發(fā)熱、反酸、胃灼熱、惡心嘔吐、心悸胸悶等不適,二便正常。近1個(gè)月有食用鱉甲等海鮮類食物史。查體:體溫36.9 ℃,血壓74/52 mmHg,脈搏114/min。結(jié)膜水腫;雙肺呼吸音粗,左肺底濕啰音;下腹部包塊,質(zhì)硬,右側(cè)有皮下淤斑,壓痛,無(wú)反跳痛,無(wú)搏動(dòng)性包塊,腸鳴音正常;陰囊重度水腫,有水泡;雙下肢中度水腫。查血白細(xì)胞15.35×109/L,紅細(xì)胞3.26×1012/L,血紅蛋白59 g/L,血小板23×109/L,中性粒細(xì)胞百分比86.6 %,C反應(yīng)蛋白241.92 mg/L,降鈣素原4.610 ng/mL,紅細(xì)胞沉降率83.00 mm/h,白蛋白22.87 g/L,肌酐200.0 μmol/L,丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶31.00 U/L,天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶29.50 U/L,鉀5.25 mmol/L,鈉142.67 mmol/L,腦鈉肽前體2 546.00 pg/mL,血培氧及免疫蛋白檢查未見(jiàn)異常。CTA檢查提示支架周圍軟組織及氣體密度影,感染?與1個(gè)月前比較,支架近端外旁稍高密度影此次未見(jiàn),氣體影新見(jiàn);右側(cè)腰大肌、髂腰肌彌漫性腫脹積氣、腹膜外分布為主(腹主動(dòng)脈周圍、右側(cè)椎筋膜后外側(cè)部、腹橫筋膜旁、雙側(cè)腹股溝管及陰囊內(nèi))積氣,較前新見(jiàn),雙側(cè)陰囊積液新見(jiàn),考慮感染可能性大;雙側(cè)胸腔積液,鄰近肺組織膨脹不全,見(jiàn)圖5。診斷:IAAA、彌漫性腹膜后感染、腹壁感染、陰囊感染、胸腔積液、低蛋白血癥、貧血、血小板減少、腎功能不全、心功能不全和電解質(zhì)紊亂等。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉3 g 每12小時(shí)1次聯(lián)合莫西沙星0.4 g每日1次抗感染治療,甲潑尼龍40 mg 每日1次抗炎,以及補(bǔ)液、利尿、糾正離子紊亂、貧血、補(bǔ)充血小板、白蛋白等。腹痛及會(huì)陰水腫逐漸緩解。8 d后復(fù)查血白細(xì)胞12.38×109/L,紅細(xì)胞3.21×1012/L,血紅蛋白100 g/L,血小板47×109/L,中性粒細(xì)胞百分比88.80 %,C反應(yīng)蛋白66.25 mg/L,降鈣素原2.42 ng/mL,白蛋白33.70 g/L,肌酐133.00 μmol/L。在超聲引導(dǎo)下經(jīng)右側(cè)髂腰肌行腹膜后膿腔穿刺置管引流術(shù),留取膿液培養(yǎng)提示:大腸埃希菌,多重耐藥菌。11 d后患者精神弱,再次右側(cè)腰腹部疼痛加重,陰囊水腫加重,查體:血壓86/56 mmHg,心率102/min,體溫36.8 ℃。雙肺濕啰音,心率增快,下腹部包塊,皮膚破潰結(jié)痂,陰囊水腫,有膿液,有異味。查血白細(xì)胞17.43×109/L,紅細(xì)胞3.41×1012/L,血紅蛋白104 g/L,血小板26×109/L,中性粒細(xì)胞百分比93.10%,C反應(yīng)蛋白185.05 mg/L,降鈣素原3.73 ng/mL,紅細(xì)胞沉降率34.00 mm/h,白蛋白26 g/L,肌酐325 μmol/L,丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶64.30 U/L,天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶56.60 U/L,鉀6.16 mmol/L,鈉134.62 mmol/L,腦利鈉肽前體1 082.00 pg/mL,D-二聚體3.89 mg/L。復(fù)查腹部CT:IAAA,腹膜后、腹壁感染,動(dòng)脈瘤支架術(shù)后,腹膜后分布為主積氣積液,累及雙側(cè)腹股溝管區(qū)、雙側(cè)前下腹壁區(qū)、肝周,較前范圍擴(kuò)大,新見(jiàn)肝周及左側(cè)腹膜后間隙、左側(cè)腹壁積液積氣,見(jiàn)圖6?；颊咿D(zhuǎn)外院后2 d治療無(wú)效死亡。

圖5 復(fù)發(fā)性感染性腹主動(dòng)脈瘤合并腹膜后膿腫患者第2次腔內(nèi)治療術(shù)后1個(gè)月CT血管造影復(fù)查結(jié)果(男,62歲)2.2 診斷及鑒別診斷

6a.抗感染治療5 d后;6b.腹膜后膿腔穿刺置管引流術(shù)后;6c～6d.抗感染治療10 d后。

2 討論

2.1 疾病概述

IAAA是一種罕見(jiàn)的致死性疾病,由病原菌直接或間接感染腹主動(dòng)脈引起,分為原發(fā)性、栓塞性、外傷性和隱源性[5]。該病以細(xì)菌感染多見(jiàn),常見(jiàn)的致病菌有沙門(mén)菌[6]、葡萄球菌、大腸桿菌、鏈球菌、結(jié)核桿菌和克雷伯菌等[7-8]。沙門(mén)菌和大腸桿菌多見(jiàn)于腸道病變菌群移位,葡萄球菌多見(jiàn)于血源性感染或外傷,結(jié)核桿菌常繼發(fā)于脊柱結(jié)核[9]。此類感染灶可穿透主動(dòng)脈壁并蔓延至周圍組織,患者多死于大出血或膿毒血癥[10]。

1)IAAA的典型癥狀包括腹痛、發(fā)熱和腹部搏動(dòng)性包塊等。2)血白細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、C反應(yīng)蛋白等升高,血培養(yǎng)結(jié)果陽(yáng)性[1]。但多數(shù)IAAA的癥狀、體征并不典型,診斷困難。IAAA有發(fā)熱者占70%,腰腹疼痛者占65%～90%,極少患者表現(xiàn)出腹部搏動(dòng)性包塊[11]。3)彩色多普勒超聲檢查顯示動(dòng)脈壁周圍氣體回聲,CT、磁共振血管造影見(jiàn)動(dòng)脈瘤周圍組織滲出,尤其磁共振血管造影可以在一定程度上分辨炎性滲出與水腫,CTA顯示動(dòng)脈瘤腔形態(tài)不規(guī)則,呈囊性、偏心性或分葉狀,應(yīng)當(dāng)高度警惕IAAA[12-13]。4)術(shù)中典型感染表現(xiàn)為主動(dòng)脈壁周圍膿性滲出或炎性肉芽腫,與周圍組織粘連[12]。5)排除炎性腹主動(dòng)脈瘤、腹主動(dòng)脈瘤繼發(fā)感染等。血管型白塞病可累及全身多處血管,臨床表現(xiàn)各異,累及動(dòng)脈系統(tǒng)常導(dǎo)致動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張或動(dòng)脈閉塞,其中腹主動(dòng)脈最易受累[14]。臨床上對(duì)有難以控制高血壓、四肢血壓對(duì)稱、無(wú)下肢血壓低伴有腹部血管雜音等年輕女性IAAA,需與大動(dòng)脈炎性動(dòng)脈瘤鑒別[15]。本例初診時(shí)有腰腹部疼痛,無(wú)發(fā)熱,實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果紅細(xì)胞沉降率增快,CTA見(jiàn)原始瘤腔形態(tài)呈偏心性不規(guī)則擴(kuò)張,伴瘤體周圍等及稍低密度滲出性改變,血培養(yǎng)見(jiàn)星座鏈球菌群、布魯菌,組織培養(yǎng)見(jiàn)大腸埃希菌,IAAA診斷成立。

2.3 治療

抗生素的應(yīng)用是治療IAAA的常規(guī)手段,接診醫(yī)生應(yīng)根據(jù)血培養(yǎng)或組織培養(yǎng)結(jié)果和藥物敏感性試驗(yàn)選擇特異性廣譜抗生素[16],尤其是布魯菌引起的IAAA,很難根治且易復(fù)發(fā),往往需要在利福平和四環(huán)素治療基礎(chǔ)上,聯(lián)合氨基糖苷類、磺胺類或喹諾酮類抗生素,長(zhǎng)療程或多療程治療[17]。但是IAAA單純抗感染治療往往效果不佳,動(dòng)脈瘤破裂死亡風(fēng)險(xiǎn)高達(dá)100%,必須盡快手術(shù)治療[18]。目前臨床認(rèn)為,開(kāi)放手術(shù)是治療IAAA的金標(biāo)準(zhǔn),包括解剖外搭橋和原位重建。優(yōu)點(diǎn):切除感染病灶和恢復(fù)功能。缺點(diǎn):創(chuàng)傷大,病死率高和晚期并發(fā)癥較多,且不同解剖位置的動(dòng)脈瘤對(duì)術(shù)者的技術(shù)要求嚴(yán)格[12]。隨著腔內(nèi)治療IAAA的成功案例逐年增加,血管腔內(nèi)治療以微創(chuàng)、操作簡(jiǎn)單等特點(diǎn)成為治療IAAA的主流方法。其缺點(diǎn)是不能清除動(dòng)脈瘤周圍感染灶,且置入覆膜支架后抗感染藥物難以吸收,膿毒血癥、支架感染及IAAA復(fù)發(fā)概率較高[7]。開(kāi)放手術(shù)和腔內(nèi)治療哪種更好,現(xiàn)尚無(wú)定論,仍需進(jìn)一步研究確定。

2.4 誤診誤治原因分析

IAAA的早期診斷及規(guī)范治療直接影響預(yù)后。回顧分析本例誤診原因主要包括:1)臨床表現(xiàn)不典型。本例初診時(shí)以腰腹痛為主要癥狀,無(wú)發(fā)熱和腹部搏動(dòng)性包塊等典型感染性表現(xiàn),血白細(xì)胞和中性粒細(xì)胞百分比不高,而誤診為非感染性IAAA。2)忽略影像學(xué)檢查主要特點(diǎn)。本例入院時(shí)CTA提示主動(dòng)脈管腔不規(guī)則擴(kuò)張,伴周圍滲出性改變,為IAAA典型的影像學(xué)特征。在治療過(guò)程中,接診醫(yī)生雖然對(duì)單純腹主動(dòng)脈瘤診斷存疑,考慮存在感染可能,但并未明確診斷。3)高度緊張瘤體破裂風(fēng)險(xiǎn),忽略尋找疾病原因。本例IAAA以持續(xù)加重性腹痛為主癥,瘤體形態(tài)不規(guī)則,接診醫(yī)生認(rèn)為是瘤體破裂的先兆,思維局限于警惕瘤體破裂出血的風(fēng)險(xiǎn),而忽視了詳細(xì)詢問(wèn)病史,尋找可疑誘因。4)忽略術(shù)后隨訪重要性。規(guī)律、有效地隨訪是醫(yī)師了解患者疾病轉(zhuǎn)歸的重要手段?；颊咭蛉狈?duì)疾病的認(rèn)識(shí),很容易忽視術(shù)后復(fù)查。本例因缺乏緊密隨訪,未能早期發(fā)現(xiàn)IAAA復(fù)發(fā)的臨床表現(xiàn),延誤了治療時(shí)機(jī)。

診斷決定治療。本例IAAA治療過(guò)程中存在的主要問(wèn)題:1)忽視抗感染治療重要性。患者初次腔內(nèi)治療過(guò)程中,考慮到IAAA的可能性,圍術(shù)期予廣譜抗感染治療,但出院后并未繼續(xù)給予足量、足療程的抗感染藥物。2)未多次進(jìn)行血培養(yǎng)?；颊咴谡麄€(gè)治療過(guò)程中只有一次發(fā)熱,僅有一次血培養(yǎng)陽(yáng)性結(jié)果,后續(xù)治療過(guò)程中雖有局部感染征象,但無(wú)全身發(fā)熱癥狀,接診醫(yī)師忽略了血培養(yǎng)結(jié)果可能帶來(lái)的臨床治療價(jià)值。腔內(nèi)治療術(shù)中瘤腔內(nèi)血培養(yǎng)結(jié)果可能更具說(shuō)服力。3)手術(shù)方式選擇不恰當(dāng)。在第2次手術(shù)時(shí),患者已經(jīng)有明顯的瘤體感染表現(xiàn),因瘤體位置緊靠腎動(dòng)脈及腸系膜下動(dòng)脈,開(kāi)放手術(shù)難度大、風(fēng)險(xiǎn)高,在充分抗感染的基礎(chǔ)上患者選擇了腔內(nèi)治療。但腔內(nèi)治療不能有效清除感染灶,且覆膜支架阻擋了抗生素藥物的有效吸收。開(kāi)放手術(shù)可能更有利于清除感染灶,降低感染加重的風(fēng)險(xiǎn)。4)膿腔引流時(shí)機(jī)不合適。IAAA除了抗生素治療外,最重要的策略是去除病灶、通暢引流和恢復(fù)功能[19]。廣譜抗生素聯(lián)合清創(chuàng)引流是控制感染的關(guān)鍵,膿腔引流的時(shí)機(jī)很重要,可直接影響患者預(yù)后。本例治療過(guò)程中因血流動(dòng)力學(xué)不穩(wěn)定,穿刺引流時(shí)間受限,若能及時(shí)、充分的膿腔引流可能更有利于控制感染擴(kuò)散。

2.5 防范誤診誤治措施

IAAA難根治,易復(fù)發(fā),病死率和并發(fā)癥居高不下。臨床遇及有發(fā)熱和腹痛等癥狀,CTA提示動(dòng)脈瘤形態(tài)不規(guī)則患者時(shí),應(yīng)高度警惕IAAA。腔內(nèi)治療因操作易行常作為IAAA的首選治療方法。外科手術(shù)能夠徹底清除感染灶,是治療IAAA的主要手段。臨床接診患者時(shí)要個(gè)體化分析,條件性選擇,必要時(shí)行二期開(kāi)放手術(shù)治療。對(duì)IAAA患者采取反復(fù)的血培養(yǎng)能提高病原學(xué)檢查的陽(yáng)性率,強(qiáng)調(diào)根據(jù)藥物敏感性試驗(yàn)結(jié)果選擇廣譜抗生素足量聯(lián)合長(zhǎng)期應(yīng)用,并做好定期隨訪工作。