范新東 鄭連洲

Mulliken和Glowacki于1982年提出將脈管性疾病(vascular anomalies)分為血管瘤(hemangioma)和脈管畸形(vascular malformations)的觀點(diǎn)，已被國(guó)內(nèi)外廣泛接受[1]。血管瘤和血管畸形是2 種性質(zhì)完全不同的病變，具有完全不同的臨床表現(xiàn)、病程及轉(zhuǎn)歸。

1 頭頸部血管瘤和脈管畸形概述

血管瘤是良性、能夠自行消退的真性腫瘤，自然病程經(jīng)歷增殖期、消退期和消退完成期3期。它大多數(shù)不是與生俱來的，而是在患兒出生后的1個(gè)月左右出現(xiàn)，并在之后的1年中快速生長(zhǎng)；在患兒5～7歲時(shí)，>90%的血管瘤可自發(fā)完全或接近完全消退。血管瘤的發(fā)病率為1%～2.6%。血管瘤在增殖期的特征：可快速生長(zhǎng)；血管內(nèi)皮細(xì)胞顯著增生并形成多核團(tuán)塊；血管內(nèi)皮基底膜增厚和出現(xiàn)大量肥大細(xì)胞等。在快速生長(zhǎng)的增殖期后，血管瘤的生長(zhǎng)趨于穩(wěn)定并同患兒同步生長(zhǎng)。由于血管瘤生物學(xué)特性的復(fù)雜性，在消退期慢慢開始并逐漸占據(jù)優(yōu)勢(shì)時(shí)，增殖期可一直持續(xù)。消退期的血管瘤，內(nèi)皮細(xì)胞逐漸減少并代之以纖維脂肪沉著，基底膜呈單層表現(xiàn)，肥大細(xì)胞計(jì)數(shù)正常等[2-3]。非增殖期血管瘤的處理原則為隨訪觀察，其他情況下則需早期干預(yù)治療,理由：①血管瘤雖然一般以點(diǎn)狀病損開始,但自然病程有2個(gè)快速增長(zhǎng)過程(分別是出生后1～2個(gè)月和4～5個(gè)月),期間病變迅速發(fā)展。病損的危害性具有不可預(yù)測(cè)性，如果能盡早干預(yù)，有可能阻止其進(jìn)入快速增長(zhǎng)期，從而遏止巨大血管瘤的發(fā)生。②血管瘤對(duì)兒童的影響不盡相同，其中后果最為嚴(yán)重的是累及咽喉和氣管的血管瘤，如果不積極采取激光或氣管切開術(shù)等治療，患者會(huì)因氣道阻塞而導(dǎo)致呼吸困難甚至死亡。③眼部等重要部位的血管瘤應(yīng)盡早積極治療，以防發(fā)生弱視等并發(fā)癥。④大面積皮膚血管瘤還會(huì)導(dǎo)致皮膚潰瘍、壞死、繼發(fā)感染等，引發(fā)一系列護(hù)理問題。⑤容貌毀損可引發(fā)各種心理問題，如自卑、孤僻、偏執(zhí)、自信心下降等。⑥對(duì)于血管瘤最終消退的程度，目前尚缺乏客觀的判斷指標(biāo)。因此，對(duì)嬰幼兒血管瘤應(yīng)早期積極控制和干預(yù)，除非發(fā)生在隱蔽而又不會(huì)導(dǎo)致功能障礙的部位，才可考慮隨訪觀察[1，4]。

脈管畸形是血管形態(tài)生成障礙引起的先天性真性結(jié)構(gòu)異常。它是與生俱來的，并與患兒同步生長(zhǎng)。外傷、手術(shù)、避孕藥及青春期或妊娠導(dǎo)致的激素水平改變均可導(dǎo)致病變血管動(dòng)力性增大。脈管畸形無內(nèi)皮細(xì)胞增殖，含有扁平內(nèi)皮細(xì)胞覆蓋的粗大管腔和單層基底膜，并具有血管內(nèi)皮細(xì)胞氚化胸苷標(biāo)記陰性及肥大細(xì)胞計(jì)數(shù)正常等特點(diǎn)。它可由伴或不伴動(dòng)靜脈短路的任何原始動(dòng)脈、毛細(xì)血管、靜脈及淋巴管等成分組成。在臨床上分為毛細(xì)血管畸形、靜脈畸形、淋巴管畸形、動(dòng)脈畸形和動(dòng)靜脈畸形，其中動(dòng)脈畸形和動(dòng)靜脈畸形屬于高流速脈管畸形，靜脈畸形、淋巴管畸形和毛細(xì)血管畸形則屬于低流速脈管畸形[4-5]。

血管瘤這一術(shù)語(yǔ)是專門針對(duì)兒童的胚胎性腫瘤。先前描述成人病變的諸多術(shù)語(yǔ)宜作修改。如海綿狀血管瘤、肝內(nèi)血管瘤、肢端血管瘤、椎骨血管瘤及面部血管瘤等，應(yīng)表述為靜脈畸形；肌內(nèi)血管瘤應(yīng)代之以肌內(nèi)靜脈畸形；由擴(kuò)張的毛細(xì)血管樣組織構(gòu)成、葡萄酒典型性染色的毛細(xì)血管血管瘤，其正確的命名應(yīng)為毛細(xì)血管畸形；單純毛細(xì)淋巴管瘤、海綿狀淋巴管瘤、淋巴管瘤和水囊狀淋巴管瘤等應(yīng)命名為淋巴管畸形；血管淋巴管瘤應(yīng)命名為靜脈淋巴管畸形。同樣，先前的動(dòng)靜脈性血管瘤、動(dòng)脈性血管瘤、動(dòng)靜脈性動(dòng)脈瘤、曲張性動(dòng)脈瘤、紅色動(dòng)脈瘤和蛇狀動(dòng)脈瘤應(yīng)命名為動(dòng)靜脈畸形[1，6]。

增殖期血管瘤的干預(yù)以藥物治療為主[7-10]。藥物治療包括口服鹽酸普萘洛爾(心得安)和潑尼松及局部涂布咪喹莫特乳膏。毛細(xì)血管畸形包括鮮紅斑痣或葡萄酒色斑、微靜脈擴(kuò)張、蜘蛛痣以及累及多個(gè)器官的血管畸形組合，即所謂的“綜合征”，如顱內(nèi)三叉神經(jīng)血管瘤綜合征、藍(lán)色橡皮皰樣痣綜合征等。該類疾病主要采用各種激光治療，根據(jù)病變類型不同，選擇相應(yīng)的激光治療儀和方法。動(dòng)靜脈畸形、靜脈畸形和淋巴管畸形主要以介入治療為主。

2 頭頸部動(dòng)靜脈畸形

頭頸部軟組織動(dòng)靜脈畸形是一團(tuán)發(fā)育異常的血管，內(nèi)含不成熟的動(dòng)脈和靜脈，動(dòng)靜脈之間存在不同程度的直接交通，沒有毛細(xì)血管?；窝軋F(tuán)內(nèi)有動(dòng)靜脈瘺形成，瘺口大者，病灶內(nèi)血流阻力降低，血流量增大，造成供血?jiǎng)用}增粗、增多、扭曲，并“竊取”大量鄰近正常組織供血(即“盜血”現(xiàn)象)，以滿足病灶的高流量血供?；亓黛o脈主要為頸外靜脈和頸內(nèi)靜脈，其內(nèi)壓力增高、流速加快，隨之逐漸擴(kuò)張，形成靜脈動(dòng)脈化。頭頸部動(dòng)靜脈畸形可分為軟組織動(dòng)靜脈畸形和頜骨中央性動(dòng)靜脈畸形，后者以往稱為頜骨中央性血管瘤[11-13]。

介入栓塞是頭頸部動(dòng)靜脈畸形的首選治療手段，它應(yīng)在局部急性出血控制的前提下進(jìn)行?？刂凭植考毙猿鲅拇胧┌ǎ孩倬植繅浩?；②縫合表面破潰處；③暫時(shí)結(jié)扎頸外動(dòng)脈。該過程中嚴(yán)禁采取頸外動(dòng)脈永久性結(jié)扎的方法進(jìn)行止血，這是因?yàn)樵摲ú粌H不能達(dá)到永久止血的目的，而且還會(huì)促進(jìn)病變快速發(fā)展，并阻止進(jìn)一步栓塞治療進(jìn)行。如果發(fā)現(xiàn)出血可能誤入呼吸道并影響呼吸道通暢，應(yīng)盡早實(shí)施預(yù)防性氣管切開術(shù)[14-15]。

頭頸部動(dòng)靜脈畸形的治療目的包括：①完全治愈動(dòng)靜脈畸形；②栓塞縮小病灶，控制并發(fā)癥的發(fā)生；③栓塞縮小病灶，利于手術(shù)切除。栓塞治療成功的關(guān)鍵：栓塞材料輸送器的準(zhǔn)確置位及栓塞材料的選擇。頭頸部動(dòng)靜脈畸形常用的栓塞材料有二氰基丙烯酸正丁酯(N-butyl-2-cyanoacrylate,NBCA)、PVA(polyvinyl alcohol)顆粒、彈簧圈和無水乙醇等[16-18]，應(yīng)根據(jù)病變范圍、栓塞目的、回流靜脈出現(xiàn)的早晚以及側(cè)支循環(huán)情況選擇相應(yīng)的栓塞劑。近年來，我們采用無水乙醇作為頭頸部動(dòng)靜脈畸形的主要栓塞材料，取得了較好的臨床效果[19]。

無水乙醇由于其脫水和剝蝕作用，使接觸的血紅蛋白變性，并直接破壞作為動(dòng)靜脈畸形復(fù)發(fā)根源的血管內(nèi)皮細(xì)胞，從而達(dá)到治愈動(dòng)靜脈畸形的效果。通過此項(xiàng)技術(shù)，即使是彌漫、復(fù)雜的病變，亦可達(dá)到完全治愈的目的，或者說至少可以實(shí)現(xiàn)縮小病變體積，改善患者臨床癥狀，避免出現(xiàn)急性出血和心力衰竭等嚴(yán)重后果。無水乙醇是液體栓塞劑，可以浸潤(rùn)到毛細(xì)血管水平，是目前唯一能夠達(dá)到動(dòng)靜脈畸形根治效果的栓塞劑。無水乙醇栓塞治療動(dòng)靜脈畸形的關(guān)鍵：將乙醇通過導(dǎo)管或直接穿刺的方法注入病變、異常的血管團(tuán)內(nèi)，而非其供血?jiǎng)用}或引流靜脈。目標(biāo)是通過一次或分次治療，全部或部分消除病灶，直至取得令人滿意的臨床效果。無水乙醇注射時(shí)常引起患者劇烈疼痛和肺動(dòng)脈壓升高等一系列病理生理變化，故手術(shù)常需在全身麻醉下進(jìn)行。有學(xué)者建議，對(duì)于特定患者應(yīng)用Swan-Ganz導(dǎo)管是必要的。注射無水乙醇時(shí)，需同步監(jiān)測(cè)患者的肺動(dòng)脈壓、血壓、心電圖、氧分壓、潮氣末二氧化碳水平、中心體溫等生命體征改變。無水乙醇的注射量依據(jù)病變血管的體積及其血流動(dòng)力學(xué)特征而定。無水乙醇注射前應(yīng)注射造影劑直至造影劑充滿整個(gè)異常血管團(tuán)，以明確無水乙醇的注射量及注射壓力和速率。需要指出的是，無水乙醇與普通液體造影劑混合易產(chǎn)生沉淀，但與泛影葡胺混合則沒有這種效應(yīng)。無水乙醇注射后迅速通過靜脈回流，被稀釋而失去其致栓塞作用。雖然乙醇用于動(dòng)靜脈畸形的栓塞治療已初步取得令人滿意的臨床效果，但作為最具挑戰(zhàn)性的栓塞材料帶來的并發(fā)癥必須引起足夠重視。局部并發(fā)癥的發(fā)生，常因乙醇的非靶部位注射，而使受累部位的毛細(xì)血管床遭到徹底破壞，導(dǎo)致鄰近組織壞死。對(duì)于全身并發(fā)癥的發(fā)生，目前認(rèn)為系栓塞治療時(shí)乙醇自病變血管團(tuán)溢出，導(dǎo)致血漿乙醇濃度升高所致。安全應(yīng)用乙醇的技術(shù)要點(diǎn)：①通過導(dǎo)管超選擇或直接經(jīng)皮穿刺將乙醇注入病變血管團(tuán)內(nèi)；②避免乙醇誤栓塞正常血管；③全身麻醉和良好的術(shù)中檢測(cè)；④包括恰當(dāng)用藥在內(nèi)的及時(shí)術(shù)后護(hù)理，以降低手術(shù)并發(fā)癥；⑤密切隨訪，必要時(shí)重復(fù)治療以期達(dá)到最好的治療效果[20-23]。

2.1 臨床表現(xiàn) 頭頸部軟組織動(dòng)靜脈畸形主要表現(xiàn)為界限不清的軟組織膨隆，表面皮膚顏色正常，或伴毛細(xì)血管擴(kuò)張，或暗紅色，鄰近下方有擴(kuò)張的淡藍(lán)色靜脈。觸診可及搏動(dòng)，聽診可聞及吹風(fēng)樣雜音。病變后期，特別是在頸外動(dòng)脈結(jié)扎術(shù)后，頭頸部的正常皮膚和黏膜由于病變“盜血”而發(fā)生缺血性潰瘍或壞死、頸靜脈怒張、上腔靜脈壓力增大并致心界增寬出現(xiàn)心力衰竭。自缺血性潰瘍或壞死處可發(fā)生難以控制的出血，常使患者急診救治。頜骨中央性動(dòng)靜脈畸形的臨床主要表現(xiàn)為反復(fù)、少量的口腔內(nèi)自發(fā)性出血或難以控制的急性牙槽窩出血。急性出血主要發(fā)生在兒童替牙期，可因牙齒松動(dòng)拔牙引起，亦可由乳恒牙交替或誤診手術(shù)所致。出血也可發(fā)生在頜骨、牙齒發(fā)育完成后。急性出血前多有反復(fù)牙周圍滲血先兆，也可以大出血為首發(fā)癥狀，多伴牙齒松動(dòng)。病變可僅限于頜骨內(nèi)，也可伴周圍軟組織的動(dòng)靜脈畸形。由于該出血兇猛及難以控制，常有出血致死的報(bào)道。如果臨床懷疑頜骨高流速血管畸形，嚴(yán)禁取病理活組織檢查進(jìn)行診斷[24-26]。

2.2 影像學(xué)特征 頭頸部動(dòng)靜脈畸形根據(jù)臨床表現(xiàn)往往可作出適當(dāng)診斷，影像檢查的目的是為制訂合理治療方案提供更確切的信息，如病變位置、范圍，血流特性及與周圍重要解剖結(jié)構(gòu)的關(guān)系。頭頸部軟組織動(dòng)靜脈畸形在增強(qiáng)CT上可見粗大或迂曲的血管影及病變的明顯強(qiáng)化，患側(cè)頸靜脈較對(duì)側(cè)提前顯示。在磁共振成像(magnetic resonance imaging,MRI)的T1和T2加權(quán)像上均表現(xiàn)為低信號(hào)，其中夾有明顯的流空效應(yīng)[27]。

頜骨的溶骨性改變是頜骨中央性動(dòng)靜脈畸形的主要變化[28]。根據(jù)患者年齡、病變大小和發(fā)生部位、病程進(jìn)展程度，以及是否伴軟組織動(dòng)靜脈畸形，在X線片上可呈不同表現(xiàn)。頜骨動(dòng)靜脈畸形主要發(fā)生在磨牙或前磨牙區(qū)，如患者為兒童或青年，多伴有牙根吸收，致牙齒松動(dòng)和出血。下頜骨動(dòng)靜脈畸形，骨皮質(zhì)完整，表現(xiàn)為骨小梁排列異常和骨密度輕度改變；在CT上表現(xiàn)為下頜骨內(nèi)的溶骨性吸收，骨皮質(zhì)完整。伴軟組織動(dòng)靜脈畸形病例，X線片上呈“蜂窩狀”或“肥皂泡樣”改變，在CT上表現(xiàn)為骨皮質(zhì)呈穿鑿樣改變。頜骨動(dòng)靜脈畸形的數(shù)字減影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)表現(xiàn)為牙槽骨后部在動(dòng)脈早、中期出現(xiàn)異常血管團(tuán)(又稱“靜脈池” )，并持續(xù)到靜脈晚期。該異常血管團(tuán)與回流靜脈相通，并在CT上表現(xiàn)為下頜骨囊狀擴(kuò)張。下頜骨動(dòng)靜脈畸形，供應(yīng)動(dòng)脈主要為上頜動(dòng)脈的下牙槽動(dòng)脈。供應(yīng)動(dòng)脈的超選擇造影可見它以多個(gè)纖細(xì)分支形式供應(yīng)異常血管團(tuán)。頜骨動(dòng)靜脈畸形在MRI上表現(xiàn)為骨髓腔內(nèi)不均勻的信號(hào)強(qiáng)度，T1及 T2 加權(quán)像表現(xiàn)為低信號(hào)影。如果伴周圍軟組織的動(dòng)靜脈畸形，則在MRI上顯示不規(guī)則的蜂窩狀流空血管巢及曲張的營(yíng)養(yǎng)血管，或僅見不規(guī)則曲張異常的流空血管影[29]。

上頜骨內(nèi)動(dòng)靜脈畸形(又稱上頜骨中心性血管瘤)在X線片上常表現(xiàn)為界限不清的骨小梁排列異?；蚬琴|(zhì)吸收。頜骨動(dòng)靜脈畸形在CT上表現(xiàn)為骨髓腔間隙增大，骨小梁消失。上頜骨動(dòng)靜脈畸形位于上頜竇下方的牙槽骨內(nèi)，骨質(zhì)顯著膨隆、擴(kuò)張，骨皮質(zhì)變薄并常伴中斷，病變組織向上推上頜竇并與低密度的上頜竇形成鮮明對(duì)比。血管造影表現(xiàn)為上頜骨內(nèi)異常血管團(tuán)，供應(yīng)動(dòng)脈主要來自上頜動(dòng)脈的上牙槽后動(dòng)脈[29]。

CT本身信息不足以明確頜骨高流速血管畸形的診斷。MRI和DSA在明確診斷方面，具有特異性的價(jià)值；但在顯示頜骨內(nèi)病變范圍、位置、邊界和大小方面，CT較MRI和DSA更直觀和清晰。

DSA能進(jìn)一步明確動(dòng)靜脈畸形的診斷，并清楚顯示詳細(xì)的血管構(gòu)筑，是制訂治療方案必須進(jìn)行的檢查。檢查包括兩側(cè)頸外動(dòng)脈、頸內(nèi)動(dòng)脈和椎動(dòng)脈。頸外動(dòng)脈結(jié)扎術(shù)后動(dòng)靜脈畸形復(fù)發(fā)患者，還需行甲狀頸干造影。頭頸部軟組織動(dòng)靜脈畸形的特征性DSA表現(xiàn)：團(tuán)狀、結(jié)節(jié)狀畸形血管巢；增粗、增多的供應(yīng)動(dòng)脈；早現(xiàn)、擴(kuò)張的引流靜脈。由于畸形血管巢內(nèi)血液流速增加、流量增大，供應(yīng)畸形血管巢的供應(yīng)動(dòng)脈增粗，可為單支或多支，供養(yǎng)動(dòng)脈的來源與畸形血管巢的部位有關(guān)。位于顱面上1/3和鼻背部軟組織的動(dòng)靜脈畸形，供血來自頸內(nèi)動(dòng)脈，其余一般來自頸外動(dòng)脈?；窝艹驳囊黛o脈明顯增粗、迂曲，在動(dòng)脈相與畸形血管巢同時(shí)顯影。伴高流量動(dòng)靜脈瘺、范圍大的動(dòng)靜脈畸形，大量血液進(jìn)入動(dòng)靜脈畸形病巢內(nèi)，造成病變遠(yuǎn)端血管顯示不清，即為“盜血”現(xiàn)象[30]。

2.3 介入栓塞技術(shù)要點(diǎn) 介入栓塞時(shí)需注意以下幾點(diǎn)：①操作過程在插管全身麻醉下進(jìn)行。②常規(guī)行全腦DSA，并分別行頸內(nèi)動(dòng)脈、頸外動(dòng)脈及椎動(dòng)脈造影，詳細(xì)了解供血?jiǎng)用}、瘺口位置、引流靜脈及類型。③將導(dǎo)引導(dǎo)管或造影導(dǎo)管引至頸外動(dòng)脈的責(zé)任血管內(nèi)。④微導(dǎo)管同軸超選擇進(jìn)入異常血管團(tuán)內(nèi)，栓塞前造影顯示的只是異常血管團(tuán)和回流靜脈，而供應(yīng)動(dòng)脈不顯示，說明微導(dǎo)管位于異常血管團(tuán)的中央(圖1)。⑤當(dāng)血管內(nèi)途徑不能完成輸送器的準(zhǔn)確置位時(shí)，可選擇直接穿刺方法到達(dá)異常血管團(tuán)的中央(圖2)。⑥注射無水乙醇前，靜脈推注前列地爾(凱時(shí))、地塞米松和法莫替丁(信法丁)。⑦經(jīng)到位的輸送器推注無水乙醇，每次推注后需等待10～15 min再次行造影，根據(jù)造影情況判斷是否再次推注及推注量。無水乙醇一次用量需低于每千克體質(zhì)量1 mL，每次總量<50 mL。⑧頜骨中央性動(dòng)靜脈畸形的單囊型，需首先直接穿刺到達(dá)頜骨中央，釋放彈簧圈以降低病變流速，然后注射無水乙醇。⑨術(shù)后動(dòng)脈造影，了解異常血管團(tuán)是否完全閉塞。

圖1. 左口底區(qū)動(dòng)靜脈畸形，微導(dǎo)管準(zhǔn)確置位

A.左舌動(dòng)脈造影側(cè)位像：左口底部異常血管團(tuán)(箭頭)和回流靜脈(短箭頭)；B.通過舌動(dòng)脈進(jìn)入異常血管團(tuán)的微導(dǎo)管造影：僅顯示血管團(tuán)(箭頭)和回流靜脈(短箭頭)，供應(yīng)動(dòng)脈不顯示

圖2. 左下頜骨中央性動(dòng)靜脈畸形，局部穿刺針準(zhǔn)確置位

經(jīng)過頦孔的穿刺針到達(dá)病變內(nèi)部，經(jīng)過穿刺針的直接造影可見異常血管團(tuán)和回流靜脈

2.4 術(shù)后處理 主要包括以下幾個(gè)方面：①穿刺部位加壓包扎；②全身麻醉患者蘇醒后行常規(guī)神經(jīng)系統(tǒng)檢查，觀察有無神經(jīng)缺失體征，特別注意觀察視力情況及有無面癱發(fā)生，有則對(duì)癥處理；③嚴(yán)密觀察患者生命體征，檢測(cè)血壓、心率、呼吸、瞳孔、意識(shí)、語(yǔ)言、感覺和運(yùn)動(dòng)表現(xiàn)等；④術(shù)后靜脈滴注地塞米松和抗生素2～3 d，以治療水腫和預(yù)防感染。

2.5 并發(fā)癥的預(yù)防及處理

2.5.1 組織壞死 發(fā)生原因: ① 栓塞微導(dǎo)管未能到達(dá)異常血管團(tuán)中央，而在供血?jiǎng)用}內(nèi)進(jìn)行栓塞；②采用局部穿刺進(jìn)行栓塞時(shí)，病變破裂、造影劑積聚，無水乙醇未能彌散；③注射無水乙醇后，未能耐心等待10～15 min后便開始再次注射，注入量過多并反流入動(dòng)脈；④采用壓迫回流靜脈的方法降低病變流速時(shí)，無水乙醇逆流入供血?jiǎng)用}。為防止組織壞死，術(shù)中一定要將微導(dǎo)管或穿刺針置于異常血管團(tuán)的中央；每次治療不能急于求成，需分次進(jìn)行；無水乙醇的注射劑量需嚴(yán)格控制，每次注射后等待10～15 min后再?zèng)Q定是否再次注射。一旦發(fā)生組織壞死，壞死區(qū)組織顏色先變暗后變黑，最后脫落。這時(shí)，可進(jìn)行局部熱敷和使用血管擴(kuò)張劑，以減少壞死面積。時(shí)機(jī)適當(dāng)時(shí)，行局部清創(chuàng)和二期修復(fù)。

2.5.2 誤栓或意外栓塞 誤栓可導(dǎo)致相應(yīng)的神經(jīng)功能障礙。原因主要有栓塞劑通過“危險(xiǎn)吻合”，栓塞了供應(yīng)正常腦組織的動(dòng)脈。為防止誤栓的發(fā)生，首先要熟知頸外動(dòng)脈系統(tǒng)的解剖，熟知頸外動(dòng)脈與頸內(nèi)動(dòng)脈及頸外動(dòng)脈與椎動(dòng)脈“危險(xiǎn)吻合”的存在部位。栓塞前仔細(xì)造影，認(rèn)真觀察并加以避免。其次要保證將無水乙醇注入異常血管團(tuán)的中央，特別是最后栓塞時(shí)需掌握栓塞劑的注射量、注射速度，以防反流。最后可在栓塞前作區(qū)域性功能試驗(yàn)。

2.5.3 心肺功能意外 無水乙醇栓塞動(dòng)靜脈畸形時(shí)，部分無水乙醇流入肺動(dòng)脈，肺動(dòng)脈毛細(xì)血管痙攣，導(dǎo)致肺動(dòng)脈壓升高；右心室壓力和負(fù)荷隨之升高，左心室輸出降低，全身血壓和冠狀動(dòng)脈灌注壓也隨之降低。如果這種狀況得不到及時(shí)糾正且進(jìn)一步惡化，則會(huì)發(fā)生心源性心律不齊及心肺功能意外。局部麻醉病例表現(xiàn)為劇烈咳嗽和呼吸困難；全身麻醉病例則表現(xiàn)為氣道阻力突然增加，可伴不同程度血氧飽和度下降。癥狀輕者可通過暫停注射、吸氧等治療自動(dòng)緩解；癥狀重者需靜脈注射硝酸甘油。硝酸甘油是平滑肌強(qiáng)有力的擴(kuò)張藥，對(duì)靜脈作用明顯，使肺血管床擴(kuò)張，肺動(dòng)脈壓下降。用法為舌下含服0.3 mg/次或5 mg加入5%葡萄糖250 mL靜脈滴注。在大劑量無水乙醇栓塞術(shù)中，利用Swan-Ganz導(dǎo)管進(jìn)行肺動(dòng)脈壓力的動(dòng)態(tài)監(jiān)測(cè)，是控制該并發(fā)癥發(fā)生的有效方法。一旦發(fā)生肺動(dòng)脈壓升高，應(yīng)立即停止注射無水乙醇；如果肺動(dòng)脈壓還是不能恢復(fù)，可經(jīng)Swan-Ganz導(dǎo)管滴注硝酸甘油，可有效緩解肺動(dòng)脈壓力。有經(jīng)驗(yàn)顯示，肺動(dòng)脈高壓往往是一次性大劑量無水乙醇流過肺動(dòng)脈所致，因此應(yīng)采取分次、少量推注無水乙醇的方法。

2.5.4 暫時(shí)性血紅蛋白尿 主要出現(xiàn)在大劑量使用無水乙醇栓塞的病例中。無水乙醇進(jìn)入血液循環(huán)系統(tǒng)后直接破壞紅細(xì)胞、血小板等，導(dǎo)致大量血紅蛋白進(jìn)入血液循環(huán)，并通過腎臟排泄，臨床上觀察到尿液成深紅色或醬油色。有文獻(xiàn)報(bào)道，在無水乙醇注射劑量超過0.8 mg/kg時(shí)，血紅蛋白尿出現(xiàn)的概率幾乎達(dá)到100%。一般注射較大劑量的無水乙醇后，應(yīng)注意加大補(bǔ)液量并堿化尿液。目前文獻(xiàn)報(bào)道和我們臨床中均未觀察到腎臟損害病例。

2.5.5 無水乙醇過敏 表現(xiàn)為推注少許無水乙醇后即出現(xiàn)全身皮膚大范圍紅斑，伴明顯瘙癢，靜脈推注地塞米松可明顯改善過敏癥狀。變態(tài)反應(yīng)在臨床上表現(xiàn)輕重不一，出現(xiàn)時(shí)間長(zhǎng)短各異，應(yīng)予充分重視。治療前應(yīng)仔細(xì)詢問乙醇過敏史，術(shù)中嚴(yán)密監(jiān)測(cè)患者局部及全身情況變化。出現(xiàn)變態(tài)反應(yīng)時(shí)應(yīng)立即終止無水乙醇注射，并視病情予脫敏、鎮(zhèn)靜、吸氧及抗休克治療。

2.6 栓塞術(shù)后的療效評(píng)估 成功的無水乙醇栓塞，對(duì)于頭頸部動(dòng)靜脈畸形的局限性病變可達(dá)到根治目的；對(duì)于晚期彌散性病變，可達(dá)到控制病變發(fā)展及緩解臨床癥狀的目的。臨床表現(xiàn)為局部搏動(dòng)消失，表面紫紅色澤變暗，動(dòng)靜脈畸形引起的膨隆明顯改觀，局部皮溫下降及擴(kuò)張的回流靜脈復(fù)原。栓塞治療后1年、2年及3年的隨訪造影顯示，異常血管團(tuán)完全消失(圖3)。因此，栓塞可作為頭頸部動(dòng)靜脈畸形的首選治療。栓塞治療的并發(fā)癥<5%，主要表現(xiàn)為組織輕度壞死。隨著臨床醫(yī)師經(jīng)驗(yàn)的不斷增加，并發(fā)癥的發(fā)生率有望進(jìn)一步降低。頭頸部動(dòng)靜脈畸形介入栓塞治療中，常見的錯(cuò)誤做法是靠近病變的彈簧圈栓塞，不僅不能治療病變，還會(huì)使病變進(jìn)一步惡化并阻止后續(xù)血管內(nèi)治療。面部上1/3以及鼻背部動(dòng)靜脈畸形的血供來自頸內(nèi)動(dòng)脈的眼動(dòng)脈支，血管內(nèi)栓塞有導(dǎo)致失明的危險(xiǎn)，該部位動(dòng)靜脈畸形的治療應(yīng)以局部穿刺栓塞為主。

圖3. 下頜骨動(dòng)靜脈畸形的無水乙醇加彈簧圈栓塞

栓塞后2年，左頸外動(dòng)脈主干血管造影的側(cè)位像：左下頜骨內(nèi)異常血管團(tuán)及回流靜脈完全消失

3 頭頸部靜脈畸形和淋巴管畸形

靜脈畸形以往多稱為海綿狀血管瘤，是人體最常見的先天性血管畸形之一，可發(fā)生在身體任何部位，以面頸部、四肢為好發(fā)部位，多見于皮膚和皮下組織。病變由大小不等的擴(kuò)張靜脈構(gòu)成，隨著年齡的增長(zhǎng)，原先擴(kuò)張的靜脈進(jìn)一步擴(kuò)張，潛在的畸形靜脈開始逐步擴(kuò)張。盡管為一種良性病變，但因其能破壞組織形態(tài)或功能，可出現(xiàn)諸多并發(fā)癥，有些因疼痛影響四肢功能甚至致殘。位于頭頸部的病變除了一些特殊部位的靜脈畸形，如舌根、咽旁等，容易導(dǎo)致出血、腫脹、窒息，危及生命，大多數(shù)靜脈畸形以影響外觀為主要問題。大部分病例均有不同程度的外觀缺陷并影響容貌美觀，給患者帶來極大的精神和心理負(fù)擔(dān)，因此對(duì)于此類疾病的診治越來越受到人們的重視[31]。

靜脈畸形是靜脈異常發(fā)育而產(chǎn)生的靜脈血管結(jié)構(gòu)畸形，由大量充滿血液的血竇和薄壁靜脈構(gòu)成。血竇內(nèi)襯有無數(shù)由單層內(nèi)皮細(xì)胞組成的間隔，血竇間是菲薄的結(jié)締組織隔，竇內(nèi)充滿靜脈血，竇腔彼此交通，呈海綿狀結(jié)構(gòu)，血流較緩慢。有時(shí)局部血管內(nèi)可形成血栓，并反復(fù)機(jī)化形成靜脈石。靜脈畸形、淋巴管畸形同屬低流量脈管畸形。淋巴管畸形與靜脈畸形的組織學(xué)表現(xiàn)相似，不同的是，淋巴管畸形管腔內(nèi)不是血液，而是淋巴液。淋巴管畸形過去稱為淋巴管瘤，根據(jù)其組織學(xué)結(jié)構(gòu)，目前分為大囊型和微囊型2類。但臨床上淋巴管畸形常為大囊和微囊的混合型，如頸部出現(xiàn)大囊型，而在舌部或頰部表現(xiàn)為微囊型[32-33]。

3.1 臨床表現(xiàn) 靜脈畸形表現(xiàn)為質(zhì)軟、可壓縮的腫塊，在出生時(shí)即存在，少部分在幼年或青春期才被發(fā)現(xiàn)。病灶形狀及大小多不規(guī)則，發(fā)病部位不一，主要累及皮膚和皮下組織，也可侵犯機(jī)體各種組織，如黏膜、肌肉、關(guān)節(jié)、神經(jīng)、腦、內(nèi)臟器官等。顱部靜脈畸形病變表淺，浸潤(rùn)皮膚可見微隆起的暗紅色、藍(lán)色、紫色結(jié)節(jié)樣外觀。病變位于深部者如翼腭窩、顳下窩等往往僅出現(xiàn)軟組織腫塊，表面膚色正常，早期不易發(fā)現(xiàn)；而當(dāng)頭低位時(shí)，相應(yīng)面部皮膚可膨隆。其生長(zhǎng)速度與身體生長(zhǎng)發(fā)育基本同步，不會(huì)自行退化，無性別差異。但某些病灶在外傷、感染或激素水平變化后會(huì)突然增大，部分女性病例在青春期和妊娠期前后會(huì)出現(xiàn)生長(zhǎng)加快?？谇活M面部軟組織靜脈畸形常引起鄰近頜骨畸形，臨床上可見到頜骨局部增生畸形和壓迫性吸收病例。由舌體、口底巨大靜脈畸形導(dǎo)致的上、下頜骨繼發(fā)畸形亦常見。頭頸部軟組織靜脈畸形患者多數(shù)主訴無不適癥狀，極少數(shù)出現(xiàn)相應(yīng)神經(jīng)受壓的疼痛癥狀。部分深部軟組織靜脈畸形在外傷后局部血管易破裂，血腫形成時(shí)可表現(xiàn)為局部腫脹、疼痛、開口受限等癥狀。病灶大小可隨體位改變或靜脈回流快慢而變化，平臥、頭低位或阻斷靜脈回流多數(shù)會(huì)出現(xiàn)腫塊不同程度充盈，患部體位抬高后腫塊可明顯縮小，部分患者會(huì)觸及靜脈石。靜脈石為大小不一的鈣化物，質(zhì)硬。少數(shù)病例在興奮、惱怒時(shí)因靜脈回流阻力增加，病灶會(huì)明顯增大。據(jù)文獻(xiàn)[33]報(bào)道，巨大的靜脈畸形可并發(fā)血小板減少癥和出現(xiàn)彌散性血管內(nèi)凝血等危及生命的并發(fā)癥。

淋巴管畸形的發(fā)病率為1.2‰～2.8‰，可發(fā)生于任何年齡，50%出生時(shí)即有，90%在2歲前發(fā)現(xiàn)，男女發(fā)病相當(dāng)。舌、唇、頰、頸部為口腔頜面部的好發(fā)區(qū)域，累及黏膜的病變，可發(fā)現(xiàn)許多白色顆粒狀小圓形泡狀突起。生長(zhǎng)速度緩慢，感染、自發(fā)性或創(chuàng)傷性病變內(nèi)出血可促進(jìn)病變生長(zhǎng)[34]。由于病變發(fā)生部位所集納的淋巴液成分不同，病變內(nèi)液體成分可為漿液性、乳糜性；當(dāng)伴出血或感染時(shí)，可為血性或膿性，故不同部位的病變，囊液可呈現(xiàn)不同的顏色[35]。淋巴管畸形雖然屬于良性病變，但極少會(huì)自然消退(有文獻(xiàn)報(bào)道，個(gè)別大囊型淋巴管畸形可自行消退)，常與頭頸部重要結(jié)構(gòu)毗鄰，給手術(shù)帶來很大困難[36]。

3.2 影像學(xué)特征 超聲檢查無創(chuàng)，對(duì)顱面和頸根部較表淺部位的靜脈畸形診斷敏感。靜脈畸形介入治療后期，病變囊腔變小，穿刺困難，此時(shí)可在超聲引導(dǎo)下進(jìn)行硬化劑注射。但是，超聲檢查欠直觀，對(duì)面深間隙病變顯示欠佳，難以作為一種獨(dú)立的影像診斷方式。X線片可顯示靜脈畸形的靜脈石和病變是否侵犯骨及侵犯方式。CT可進(jìn)一步明確X線片的可疑發(fā)現(xiàn)，更清楚地顯示靜脈畸形的靜脈石(圖4)。增強(qiáng)CT掃描時(shí)，體位試驗(yàn)明顯，局限的靜脈畸形可有良好顯示，大多數(shù)靜脈畸形未見強(qiáng)化。MRI無創(chuàng)，可在任意層面成像，是靜脈畸形的首選影像檢查方式。靜脈畸形在T1WI為低或等信號(hào)，T2WI為高信號(hào)，在T2壓脂像顯示最佳；注射增強(qiáng)劑后，病變局部多數(shù)無明顯強(qiáng)化，少數(shù)可有部分強(qiáng)化(圖4)。但在靜脈石的顯示方面，CT明顯優(yōu)于MRI。 MRI有助于鑒別血管瘤和靜脈畸形，以及靜脈畸形和淋巴管畸形。先天性血管瘤與靜脈畸形一樣，也呈T1WI低或等信號(hào)、T2WI高信號(hào)特征；但是注射增強(qiáng)劑后，先天性血管瘤呈明顯強(qiáng)化，而靜脈畸形大多數(shù)不強(qiáng)化或部分強(qiáng)化。同樣，淋巴管畸形也與靜脈畸形一樣，呈T1WI低或等信號(hào)、T2WI高信號(hào)特征。但是淋巴管畸形多呈囊狀分隔，注射增強(qiáng)劑后，病變呈液性改變(圖5)。

圖4. 右面深間隙靜脈畸形的CT、MRI特征

A．平掃軸狀面CT：右下頜支內(nèi)側(cè)的面深間隙內(nèi)異常軟組織占位(箭頭)，其內(nèi)可見靜脈石(短箭頭)；B．增強(qiáng)的軸狀面CT：注射增強(qiáng)劑后，上述軟組織占位未見明顯強(qiáng)化；C．MRI的T1WI軸狀面：右下頜支內(nèi)側(cè)的面深間隙內(nèi)等信號(hào)的異常軟組織占位(箭頭)，其內(nèi)可見靜脈石(短箭頭)； D．MRI的T2WI：右下頜支內(nèi)側(cè)的面深間隙內(nèi)高信號(hào)異常軟組織占位(箭頭)；E．冠狀面的T2 壓脂像：右下頜支內(nèi)側(cè)的面深間隙內(nèi)高信號(hào)異常軟組織占位(箭頭)；F．注射增強(qiáng)劑后，MRI的T1WI軸狀面：右面深間隙內(nèi)的異常軟組織占位(箭頭)呈不均勻強(qiáng)化

圖5. 淋巴管畸形的MRI特征

A．冠狀面T2 壓脂像：右頸部多囊狀的高信號(hào)異常軟組織占位(箭頭)；B．注射增強(qiáng)劑后，MRI的T1WI冠狀面：右頸部多囊狀、無強(qiáng)化的低信號(hào)異常軟組織占位(箭頭)

動(dòng)脈血管造影禁用于靜脈畸形的診斷，即使范圍較大、回流較快的靜脈畸形，動(dòng)脈造影也無明顯的陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)。少數(shù)病例在靜脈期可見點(diǎn)、片狀造影劑沉積。動(dòng)脈造影應(yīng)在微創(chuàng)和無創(chuàng)的影像檢查之后進(jìn)行，特別是在MRI上發(fā)現(xiàn)流空效應(yīng)后方可進(jìn)行。

3.3 介入硬化技術(shù)要點(diǎn) ①大面積、深在靜脈畸形或淋巴管畸形及不合作患兒的介入硬化應(yīng)在插管全身麻醉下進(jìn)行，病變較小或合作的靜脈畸形患者可局部麻醉下進(jìn)行。②常規(guī)行頭頸部X線透視，觀察有無靜脈石。③經(jīng)皮穿刺病變，深在的病變可穿刺靜脈石，病變較大時(shí)，可分區(qū)穿刺。④見回血或淋巴液后，經(jīng)穿刺針直接注射造影劑進(jìn)行造影(圖6)。觀察病變形態(tài)、靜脈回流速度、靜脈回流區(qū)域、不同區(qū)域病變是否相通，并確定穿刺針位于病變內(nèi)，而不是在靜脈內(nèi)。⑤注射無水乙醇前，靜脈推注前列地爾、地塞米松和法莫替丁。⑥再次觀察造影劑在瘤腔內(nèi)的滯留情況，在X線透視或造影下，緩慢注入無水乙醇?；亓鬏^快的患者可在壓迫頸部靜脈下，緩慢注射無水乙醇。⑦每次推注無水乙醇后，等待10～15 min，根據(jù)造影情況判斷是否再次推注及推注量。無水乙醇一次用量低于每千克體質(zhì)量1 mL，每次總量<50 mL。⑧平陽(yáng)霉素是一種較無水乙醇更溫和、組織反應(yīng)更輕微的硬化劑，對(duì)眼瞼周圍、鼻尖等特殊部位的靜脈畸形及不能回抽出淋巴液的微囊型淋巴管畸形可選用其進(jìn)行硬化治療。⑨拔除穿刺針，濕紗布覆蓋穿刺點(diǎn)。

3.4 術(shù)后處理 術(shù)后處理同頭頸部動(dòng)靜脈畸形介入栓塞的術(shù)后處理②～④條。

3.5 療效評(píng)估 靜脈畸形和淋巴管畸形用無水乙醇硬化治療后數(shù)分鐘，便會(huì)出現(xiàn)明顯的注射區(qū)域軟組織急性腫脹。這是因?yàn)闊o水乙醇與血管內(nèi)皮細(xì)胞接觸后直接導(dǎo)致血管內(nèi)皮細(xì)胞水腫、變性和壞死，同時(shí)一部分無水乙醇透過血管壁滲透到組織間隙引起類似反應(yīng)。一般48～72 h腫脹達(dá)到最高峰，之后逐漸消退。在腫脹緩解或消退后，注射區(qū)域一般可觸及明顯的硬結(jié)。這是注射區(qū)域因無水乙醇引起的無菌性組織變性壞死，炎癥組織開始形成瘢痕纖維化的過程。腫脹可能延長(zhǎng)了治療的間隔時(shí)間，但這實(shí)際上也是一種治療效果的體現(xiàn)。在不出現(xiàn)組織壞死、腫脹不影響呼吸的前提下，腫脹程度越重、持續(xù)時(shí)間越長(zhǎng)，治療效果越好。充分認(rèn)識(shí)該治療過程的臨床特點(diǎn)，有利于醫(yī)師對(duì)患者術(shù)后反應(yīng)作出正確判斷，也有利于醫(yī)患雙方對(duì)療效的正確評(píng)價(jià)。在急性腫脹期，可應(yīng)用地塞米松、潑尼松等緩解腫脹并全身應(yīng)用抗生素預(yù)防感染。

圖6. 右腮腺、咬肌區(qū)靜脈畸形的局部穿刺造影

右腮腺、咬肌區(qū)靜脈畸形的局部穿刺造影見異常血管團(tuán)(箭頭)及回流靜脈(短箭頭)，此時(shí)可注入無水乙醇進(jìn)行硬化治療

MRI還可作為隨訪手段進(jìn)行療效評(píng)估。無水乙醇的回流靜脈栓塞硬化治療對(duì)口腔頜面部靜脈畸形療效肯定，需結(jié)合具體病情多次、分階段治療，需結(jié)合動(dòng)態(tài)靜脈造影，在DSA監(jiān)視下進(jìn)行；特殊解剖部位尚需結(jié)合平陽(yáng)霉素硬化治療。對(duì)于硬化治療后病變完全控制但外觀遺留明顯畸形者，可作適當(dāng)?shù)恼问中g(shù)，以提高患者的生活質(zhì)量。單純手術(shù)治療并不能解決根治、復(fù)發(fā)和美觀等問題，甚至可能因?yàn)榇蚱屏水惓Ｑ鲃?dòng)力學(xué)平衡，加快病灶的發(fā)展進(jìn)程。無水乙醇不僅可治療靜脈畸形，而且可使病變萎縮，從而改善患者外觀，其治療靜脈畸形的總有效率可達(dá)95%以上(圖7)。

圖7. 無水乙醇介入硬化治療右腮腺、咬肌區(qū)靜脈畸形的隨訪

A.術(shù)前磁共振軸狀面T2壓脂像：右腮腺、咬肌區(qū)長(zhǎng)T2信號(hào)占位，約5 cm×6 cm；B.治療后1.5個(gè)月復(fù)查的磁共振軸狀面T2壓脂像：左腮腺、咬肌區(qū)的長(zhǎng)T2信號(hào)影完全消失

對(duì)大囊型的淋巴管畸形，可以回抽出淋巴液，介入硬化治療的療效甚好，應(yīng)作為首選治療；對(duì)微囊型淋巴管畸形，建議采用平陽(yáng)霉素注射；對(duì)中小面積的微囊型淋巴管畸形，單純平陽(yáng)霉素局部注射可以治愈。采用浸潤(rùn)性注射方法,取平陽(yáng)霉素8 mg，兒童用量酌減，根據(jù)年齡、體質(zhì)量適當(dāng)減半或加倍。加2%利多卡因1～3 mL溶解及地塞米松1 mL(5 mg),用生理鹽水稀釋至平陽(yáng)霉素濃度為1 mg/mL(建議配方：8 mg平陽(yáng)霉素+3 mL 2% 利多卡因+4 mL 生理鹽水+ 1 mL地塞米松)。將藥液注射于病變基底黏膜下，至病變區(qū)變白,顆粒狀病變鼓脹、發(fā)亮為止。1 次最大劑量在16 mg以下，一般間歇2～3周重復(fù)注射，3～5次為1 個(gè)療程。如2個(gè)療程后病變?nèi)圆幌?應(yīng)停止注射,換用其他方法治療。面積較大者需分次、分部位治療，還可以結(jié)合激光和手術(shù)治療。

3.6 并發(fā)癥的預(yù)防及處理[36]

3.6.1 組織壞死 原因: ① 無水乙醇注入正常組織間隙；②注射無水乙醇后未等待10～15 min便開始再次注射，注入量過多并溢流到病變外；③采用壓迫回流靜脈的方法降低病變流速時(shí)，無水乙醇發(fā)生溢流。為防止組織壞死，術(shù)中一定要將穿刺針置于病變中央；治療需分次進(jìn)行；無水乙醇的注射劑量需嚴(yán)格控制。一旦發(fā)生組織壞死，處理方法同頭頸部動(dòng)靜脈畸形介入栓塞引起組織壞死的處理。

3.6.2 顱外神經(jīng)刺激癥狀 頭頸部靜脈畸形的無水乙醇介入硬化治療可以刺激面神經(jīng)、三叉神經(jīng)和舌下神經(jīng),從而出現(xiàn)相應(yīng)的神經(jīng)功能障礙，表現(xiàn)為面癱、支配區(qū)域麻木及舌運(yùn)動(dòng)障礙。頭頸部神經(jīng)分布復(fù)雜，包括以面神經(jīng)和三叉神經(jīng)為主的感覺、運(yùn)動(dòng)神經(jīng)及視神經(jīng)等。在注射前應(yīng)充分了解神經(jīng)分布及走行。同樣可以采用注射無水乙醇前再次推注小劑量利多卡因進(jìn)行誘發(fā)試驗(yàn)的方法加以避免。危險(xiǎn)部位可改用平陽(yáng)霉素等相對(duì)溫和的硬化劑。我們的經(jīng)驗(yàn)顯示，只要不是直接注射上述神經(jīng)，神經(jīng)刺激癥狀大多會(huì)在3～6個(gè)月內(nèi)恢復(fù)。

3.6.3 心肺功能意外、暫時(shí)性血紅蛋白尿和無水乙醇過敏 發(fā)生及預(yù)防同頭頸部動(dòng)靜脈畸形介入栓塞引起的心肺功能意外、暫時(shí)性血紅蛋白尿和無水乙醇過敏。

3.6.4 平陽(yáng)霉素過敏 臨床表現(xiàn)及處理同無水乙醇過敏。治療前應(yīng)行平陽(yáng)霉素過敏試驗(yàn)。

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