鐘文耀 田文

. 綜述 Review .

橈側(cè)多指畸形的影像學分型

鐘文耀 田文

多指 ( 趾 ) 畸形；手畸形，先天性；先天畸形；綜述

橈側(cè)多指畸形是手部最常見的先天畸形之一，也稱為多拇畸形或復拇畸形等，表現(xiàn)為拇指的分裂重復，具有豐富的解剖形態(tài)變異。國外文獻報告發(fā)病率為 0.8∶1000～1.4∶1000[1-2]，經(jīng)典理論認為在胚胎 8 周前，外胚層和軸前中胚層的壞死受到干擾，是橈側(cè)多指畸形的病因[3]。對橈側(cè)多指畸形理想的矯形手術(shù)，需要全方位地確認病理解剖結(jié)構(gòu)和 X 線形態(tài)特點。橈側(cè)多指畸形的影像學分型有助于完善對畸形解剖結(jié)構(gòu)規(guī)律的認識及總結(jié)，進而可以指導手術(shù)方式和預后評估。現(xiàn)就橈側(cè)多指畸形影像學分型問題綜述如下。

一、橈側(cè)多指畸形的 Wassel 分型

1969 年有學者將 70 例橈側(cè)多指畸形分為 7 型[3]，提出了 Wassel 分型，這并不是最早的橈側(cè)多指畸形，此前1967 年 Millesi[4]將橈側(cè)多指畸形分為 5 型，但未被廣泛接受。Wassel 分型是臨床領(lǐng)域中最常用的橈側(cè)多指分型系統(tǒng)[5]。

Wassel 分型中，I 型和 II 型為遠節(jié)指骨重復。如果指骨分化不完全，有共同的骨骺與近節(jié)指骨相關(guān)節(jié)，為I 型；如果指骨分化為兩個單獨的遠節(jié)指骨，有獨立或共同的骨骺與近節(jié)指骨相關(guān)節(jié)，為 II 型。近節(jié)指骨分化不完全，與掌骨形成正常的關(guān)節(jié)為 III 型。近節(jié)指骨分化完全，有獨立或共同的骨骺與掌骨相關(guān)節(jié)，為 IV 型。掌骨分化不完全，與有獨立骨骺的近節(jié)指骨分別形成關(guān)節(jié)，為V 型；掌骨分化完全為 VI 型。包含 3 節(jié)指骨成分的橈側(cè)多指畸形為 VII 型[6]。Wassel 分型是最經(jīng)典的分型[7]，現(xiàn)在國內(nèi)外文獻大多仍以 Wassel 分型為基礎，指導治療及預后評估。近年有學者報告了 Wassel 分型與預后評估的關(guān)聯(lián)[3]，其中 III 型和 IV 型術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率相對高。

橈側(cè)多指畸形的重復水平是 Wassel 分型主要根據(jù)，其后學者提出的分型意見，基本上是對 Wassel 分型不同程度的調(diào)整，以適應新發(fā)病例及相關(guān)治療，因為此分型系統(tǒng)無法進一步細化畸形的異常表現(xiàn)，對于手術(shù)細節(jié)無法提供精確的幫助。且隨患者骨骼發(fā)育成熟，分型可能會發(fā)生轉(zhuǎn)化[8]。隨著病例的豐富，出現(xiàn)一些無法歸入 Wassel 分型的橈側(cè)多指畸形[9]。1996 年，Ogino 等[1]為了提高畸形分型與治療的相關(guān)性，提出了改良的 Wassel 分型，單獨列出漂浮拇型和橈側(cè)偏斜型多拇畸形，對合并 3 節(jié)拇的情況則根據(jù)發(fā)生的水平進行描述，根據(jù)改良 Wassel 分型總結(jié)了與分型相對應的手術(shù)方式及手術(shù)步驟。

目前認為 IV 型橈側(cè)多指畸形的發(fā)生率最高，1996 年Hung 等[8]根據(jù) X 線片表現(xiàn)將 Wassel IV 型分為 4 個亞型，與治療相關(guān)性較大。A 型為發(fā)育不良型，顯著的表現(xiàn)為橈側(cè)拇指發(fā)育不良，可能有拇短展肌附著；B 型為尺側(cè)偏斜型，顯著的表現(xiàn)為指間關(guān)節(jié)尺向偏斜，橈側(cè)拇指輕微發(fā)育不良，橈尺側(cè)拇指肌腱間可能有交聯(lián)纖維腱束；C 型為分離型，橈尺側(cè)拇指發(fā)育基本一致，偏斜不明顯，肌腱系統(tǒng)可能是獨立的；D 型為聚合型，或復雜型，龍蝦鉗型[10-12]等，橈尺側(cè)拇指近節(jié)指骨相互分離，遠節(jié)指骨相互聚合，拇指的肌腱結(jié)構(gòu)會是指骨產(chǎn)生屈曲、旋轉(zhuǎn)畸形，是 IV 型中最復雜的。

二、橈側(cè)多指畸形合并 3 節(jié)指骨畸形

3 節(jié)指骨拇指表現(xiàn)為遠節(jié)及近節(jié)指骨間出現(xiàn)額外的三角形或梯形指骨，根據(jù)額外指骨的形狀和位置，造成相應的指骨偏斜。根據(jù)第 1 掌骨骺板的位置可進一步分為兩種情況，骺板位于掌骨遠端的可對掌型，和骺板位于掌骨近端的非可對掌型。非可對掌型拇指通常伴大魚際發(fā)育不良，相對少見。橈側(cè)多指畸形合并 3 節(jié)指骨的發(fā)生率很高，以發(fā)生于橈側(cè)贅生拇指及指間關(guān)節(jié)居多，3 節(jié)指骨拇指有 Kanno 分型，Ogino 分型及 Wood 分型等，對橈側(cè)多指畸形也適用[8,11-15]。目前認為 3 節(jié)指骨拇指是拇指胚胎發(fā)育的先天性缺陷，其發(fā)生機制有不同的假設和理論[16-17]。3 節(jié)指骨拇指的額外指骨與遠端及近端結(jié)構(gòu)存在間隙，常與異常的遠節(jié)指骨次級骨化中心難以區(qū)分，兩者的拇指在外觀及早期 X 線片的表現(xiàn)類似，但隨著生長發(fā)育，兩者的影像學表現(xiàn)會產(chǎn)生差異[8,18]。

橈側(cè)多指畸形合并 3 節(jié)指骨屬于 Wassel 分型的 VII型，在人群中具有一定的遺傳性，通常為常染色體顯性遺傳[19]。1978 年 Wood[17]在 Wassel 分型的基礎上根據(jù)3 節(jié)指骨的位置將 IV 型橈側(cè)多指畸形分為 3 個亞型，并對 VII 型進行重新定義。IV-A 型為近節(jié)指骨分化完全，橈側(cè)及尺側(cè)均為 3 節(jié)指骨，僅橈側(cè)或尺側(cè)為 3 節(jié)指骨分別稱 IV-B 型及 IV-C 型。VII 型橈側(cè)多指畸形為掌骨完全分裂伴 3 節(jié)拇的情況，根據(jù)贅生拇指的發(fā)育情況及 3 節(jié)指骨的位置分為 4 個亞型。VII-A 型為橈側(cè)拇指 3 節(jié)指骨，尺側(cè)拇指發(fā)育不良；VII-B 型為尺側(cè)及橈側(cè)拇指均為 3 節(jié)指骨；VII-C 型為尺側(cè)拇指 3 節(jié)指骨，橈側(cè)拇指發(fā)育不良，在此型中最為常見；VII-D 型有橈側(cè)、中間及尺側(cè) 3 個拇指，中間拇指為 3 節(jié)指骨[17,20]。

三、橈側(cè)多指畸形合并偏斜畸形

橈側(cè)多指畸形的治療中，偏斜畸形的處理是個難題。骨骼形態(tài)異常，肌腱力量的異常牽拉和指骨間的額外指骨等，會單獨或聯(lián)合導致偏斜[21-22]。對于經(jīng)典的 Wassel分型，II 型橈側(cè)多指畸形遠節(jié)指骨通常相互偏離形成偏斜。IV 型橈側(cè)多指畸形近節(jié)指骨通常相互偏離而遠節(jié)指骨相互匯合而形成偏斜，VI 型橈側(cè)多指畸形也有同樣的趨勢。

1988 年，Ogino 等[23]年提出了橈側(cè)偏斜型橈側(cè)多指畸形，表現(xiàn)為橈側(cè)及尺側(cè)拇指均有橈偏趨勢。通過術(shù)前X 線片和術(shù)中探查分析橈向偏斜橈側(cè)多指畸形，遠節(jié)指骨型 ( Wassel II 型 ) 的橈向偏斜與次級骨化中心和近節(jié)指骨的形態(tài)有關(guān)，近節(jié)指骨型 ( Wassel IV 型 ) 的橈向偏斜與近節(jié)指骨的發(fā)育及形態(tài)有關(guān)，橈側(cè)拇指遠節(jié)指骨和掌骨間可見一小骨塊，可能為發(fā)育不良的近節(jié)指骨，與 3 節(jié)指骨拇指畸形的發(fā)生有一定相似之處。部分橈向偏斜橈側(cè)多指畸形因橈側(cè)拇指近節(jié)指骨的發(fā)育異常在 X 線片未見顯像，尺側(cè)拇指近節(jié)指骨基底增寬，根據(jù) Wassel 分型無法準確分型，重復水平似乎介于 II 型與 III 或 IV 型，術(shù)中探查骨性結(jié)構(gòu)間可存在軟骨或軟組織連接[1,23]。Horii 等[24]提出的 IV 型 A1 亞型為橈側(cè)偏斜多拇畸形，尺側(cè)近節(jié)指骨為梯形，橈側(cè)近節(jié)指骨發(fā)育不良，骨性結(jié)構(gòu)及肌腱止點異常都會導致橈側(cè)偏斜[8]。

四、其它橈側(cè)多指畸形的系統(tǒng)分型

1988 年 Blauth 等[25]根據(jù) X 線片的形態(tài)從縱向和橫向兩個方向總結(jié)了多指及多趾畸形的分類。針對橈側(cè)多指畸形，縱向從遠端到近端分為 4 型，遠節(jié)指骨型，近節(jié)指骨型，掌骨型，腕骨型，并附加特殊表現(xiàn)的描述，如發(fā)育不良，3 節(jié)指骨和多重復制等及其特殊表現(xiàn)的定位，分型的命名如“遠端指骨型伴雙 3 節(jié)指骨”。漂浮拇型和魚際肌發(fā)育不良相關(guān)型是重要的補充。

2008 年，Zuidam 等[26]提出一種比較全面的分型系統(tǒng)，稱為 Rotterdam 分型，3 節(jié)指骨拇指和多重復制的橈側(cè)多指畸形都可納入此系統(tǒng)，較以前的分型系統(tǒng)及命名系統(tǒng)更具靈活性和包容性，從根本上來說這是改良的 Wassel分型，總結(jié)起來有以下幾項改良。完全重復和不完全重復要考慮重復成分的骨骺；重復的水平增加大多角骨不完全重復 ( VII )、大多角骨完全重復 ( VIII )；描述異常的成分及表現(xiàn)時聯(lián)合其位置，如 3 節(jié)指骨，偏斜，關(guān)節(jié)融合，發(fā)育不良等，聯(lián)合橈側(cè)、中間及尺側(cè)等位置；三重重復等復雜類型有相應的命名邏輯。

目前，文獻所報告的橈側(cè)多指基本都能納入此分型系統(tǒng)，并且可以吸收其它分型理論，對合并的異常成分及表現(xiàn)可行進一步的描述。例如，關(guān)節(jié)融合型除了橈側(cè)及尺側(cè)的位置，還可分為指間關(guān)節(jié)、掌指關(guān)節(jié)的情況[27]。相對于 Wassel 分型，Rotterdam 分型系統(tǒng)在描述橈側(cè)多拇合并 3 節(jié)指骨的情況有顯著的優(yōu)勢，對于其它的異常表現(xiàn)也是如此，對手術(shù)治療具有指導作用。Dijkman 等[28]通過回顧多中心橈側(cè)多指畸形的病例，對比了 Wassel 分型和Rotterdam 分型對此畸形的容納性及應用的可靠性，證明了 Rotterdam 分型能納入更加廣泛的病例，是一種科學的分型系統(tǒng)。目前已有根據(jù) 2008 年提出的 Rotterdam 分型未能納入病例報告，但根據(jù)此分型系統(tǒng)的邏輯已提出增補改良的建議，補充橈側(cè)腕骨重復 ( IX )，橈骨重復 ( X ) 和四重重復 3 種分型命名[29]。

除了以上兩種系統(tǒng)分型，既往文獻還有其他學者的報告，但大多未得到推廣。Rotterdam 分型吸收了 Wassel 分型的經(jīng)典理論，并在分型及命名邏輯上得到創(chuàng)新，基本能將所有的橈側(cè)多指畸形納入，通過新發(fā)或罕見的病例不斷完善，有良好的應用前景。

五、橈側(cè)多指畸形的治療相關(guān)影像學分型

橈側(cè)多指畸形治療相關(guān)的因素有很多，如畸形的水平，各復生拇指的發(fā)育情況 ( 相互對比及與正常拇指對比 )，關(guān)節(jié)功能及穩(wěn)定性，骨性結(jié)構(gòu)的偏斜，拇指外展功能等，這些因素綜合地決定了手術(shù)的時機，手術(shù)方法及預期結(jié)果，通過影像學分型可做術(shù)前評估[1]。而手術(shù)探查可能會發(fā)現(xiàn) X 線片未顯示的軟骨性連接及其它異常結(jié)構(gòu)，此時應該根據(jù)復生拇指位置重新分型。橈側(cè)多指畸形的影響學分型與手術(shù)治療是相互補充的。

對于幼兒，軟骨性骨骺及軟骨性結(jié)構(gòu)在多拇分叉水平通常不顯像，術(shù)前根據(jù) X 線片對橈側(cè)多指畸形的評估和分型可能與術(shù)中探查結(jié)果有所差異。1992 年 Sayeedul Islam等結(jié)合 X 線片和術(shù)中探查提出了更加實用及治療相關(guān)的分型[4]。數(shù)例特殊表現(xiàn)的遠節(jié)指骨不完全重復納入 I 型，III、VI 型與 Wassel 分型的標準相同。II、IV、VI 型多拇通過術(shù)中探查，根據(jù)軟骨性結(jié)構(gòu)和關(guān)節(jié)特點分為 A～E 5 組。A 組表現(xiàn)為復生指骨或掌骨共享一個骨骺，與近端結(jié)構(gòu)形成關(guān)節(jié)；B 組表現(xiàn)為復生指骨或掌骨擁有獨立的骨骺，分別于近端結(jié)構(gòu)形成關(guān)節(jié)；C 組表現(xiàn)為一側(cè)指骨或掌骨通過軟骨性結(jié)構(gòu)與近端結(jié)構(gòu)連接，未形成關(guān)節(jié)；D 組表現(xiàn)為近端結(jié)構(gòu)關(guān)節(jié)面的骨軟骨成分分裂，分別于遠端形成獨立的關(guān)節(jié)；E 組表現(xiàn)為一側(cè)復生結(jié)構(gòu)不參與形成關(guān)節(jié)，基底與近端結(jié)構(gòu)有軟組織連接，漂浮拇可歸為此型。VII型根據(jù) 3 節(jié)拇的位置及指骨發(fā)育情況進一步分型。IV 型及 VII 型多拇在 X 線片中，近節(jié)和遠節(jié)指骨間隙增寬，術(shù)中探查間隙由軟骨填充，二者的區(qū)別可能在于軟骨性結(jié)構(gòu)中是否存在骨性成分。根據(jù) X 線片的表現(xiàn)與手術(shù)探查所得的分型結(jié)果是有差異的，假設未經(jīng)治療，隨著生長發(fā)育分型可能也會發(fā)生改變[4]。對于 A，B，C 組的關(guān)節(jié)類型，術(shù)前可以通過關(guān)節(jié)造影，超聲或 MRI 來協(xié)助確認，以幫助決定術(shù)中對關(guān)節(jié)面的處理[30]。在處理偏斜時，明確是骨性結(jié)構(gòu)偏斜導致還是關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)導致的，以選擇相應的手術(shù)方式[1]。與 Islam 總結(jié)分型中的 C 組相類似，2005 年Al-Aithan 等[31]根據(jù) 3 例成人病例提出關(guān)節(jié)融合型多拇指畸形，X 線片表現(xiàn)為在拇指復生水平一側(cè)復生成分與近端骨性連接，未形成關(guān)節(jié)。1997 年 Horii 等[23]通過術(shù)中探查掌指關(guān)節(jié)，將近節(jié)指骨型多拇指 ( IV 型 ) 分為 A～D 4 個亞型，與以上 Sayeedul Islam 等描述的相類似[8]。

國內(nèi)文獻也有針對治療方式的分型報告，高偉陽等[32]根據(jù)影像學形態(tài)和軸線偏移，對末節(jié)的橈側(cè)多指拇畸形分為 5 型：A 型，非骨性連接型 ( 漂浮拇 )；B 型，主次軸線正常型；C 型，主次軸線偏移型；D 型，對稱軸線正常型；E 型，對稱軸線偏移型，分別對應不同的手術(shù)方式。

2014 年 Chung 等[33]根據(jù)重復水平的關(guān)節(jié)解剖特點將橈側(cè)多指畸形分為 4 型，是對 Wassel 分型的補充，術(shù)前結(jié)合手部 X 線片和查體可初步確認，術(shù)中探查結(jié)果可最終確認。I 型關(guān)節(jié)型，重復的遠端結(jié)構(gòu)有獨立的骨骺并與近端結(jié)構(gòu)形成獨立的關(guān)節(jié)；II 型單一骨骺型，重復的遠端結(jié)構(gòu)共享一個骨骺或兩者的骨骺相連接，與近端結(jié)構(gòu)不形成獨立的關(guān)節(jié)；III 型骨軟骨瘤樣型，復生指與近端結(jié)構(gòu)的骨干以骨性或軟骨結(jié)構(gòu)連接；IV 型發(fā)育不良型，復生拇指發(fā)育不良與主干結(jié)構(gòu)以軟組織連接。四種類型在橈側(cè)多指畸形的發(fā)生率呈遞減趨勢，且術(shù)中的處理有顯著的差異和側(cè)重點。對于再次手術(shù)的發(fā)生率，經(jīng)統(tǒng)計 I 型和 II 型相對較高[2]。一般情況下，患兒手術(shù)時年齡較小，骨骺未骨化，手部 X 線片無法直接區(qū)分單獨骨骺和共享骨骺的情況，但通過觀察重復結(jié)構(gòu)之間的間隙寬度和對比兩者骨干的寬度可推測骨骺的情況。Michael 等提出，利用一些在手部 X 線片獲得的測量參數(shù)可分辨以上兩種結(jié)構(gòu)，這有利于提高對橈側(cè)多指畸形術(shù)前影像分型的準確度[34]。橈側(cè)多指畸形的影像學表現(xiàn)隨著患兒的發(fā)育會發(fā)生變化，理想情況是在手部結(jié)構(gòu)發(fā)育成熟后作最終的分型，但這并不符合實際，分型需根據(jù)當下的影像資料得進行[25]。例如，對于腕骨重復型的手部 X 線片，大多角骨骨化一般在 5 周歲后，此前通過手部 X 線片無法作出準確的最終診斷；對于關(guān)節(jié)融合型，可能同時合并 3 節(jié)指骨，年幼患兒通常表現(xiàn)為關(guān)節(jié)間隙在分裂水平顯著狹窄，術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)遠端結(jié)構(gòu)與近端結(jié)構(gòu)存在軟骨連接[27]，這種情況的術(shù)前影像學分型與術(shù)中探查存在明顯差異。而對于年長患者，術(shù)前手部X 線片一般可明確存在關(guān)節(jié)融合[31,35]?？傊?，橈側(cè)多指畸形的影像學分型存在一定的局限性，需結(jié)合術(shù)中探查結(jié)果及隨訪來修正。

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( 本文編輯：李貴存 )

A radiological classification system of radial polydactyly

ZHONG Wen-yao, TIAN Wen. Department of Hand Surgery, Beijing Jishuitan Hospital, Beijing, 100035, China Corresponding author: TIAN Wen, Email: wentiansyz@hotmail.com

Radial polydactyly is one of the most common congenital hand anomaly with a wide range of manifestations. Historically, many classification schemes have been devised based on osseous anatomy as revealed by the simple radiograph. Wassel’s classification is the most widely used classification system and many modifications have been proposed to accommodate the wide range of clinically relevant subtypes with diverse aberrant components. In recent years, several classification theories have been developed to facilitate surgical decision-making and evaluation of surgical outcomes. The current classification systems based on X-ray films have the limitations in describing the concrete morphology because of invisible structures, and surgical exploration is necessary for confirmation of the exact classification of the radial polydactyly.

Polydactyly; Hand deformities, congenital; Congenital abnormalities; Review

10.3969/j.issn.2095-252X.2017.04.015

R682.1, R445

北京市“十百千”衛(wèi)生人才“十層次”專項資助基金 ( 2012 )；北京市臨床特色基金 ( 2013，Z131107002213124 )

100035 北京積水潭醫(yī)院手外科

田文，Email: wentiansyz@hotmail.com

2016-08-29 )