王俊杰，王露霞，李林海

原發(fā)性皮膚隱球菌病一例

王俊杰，王露霞，李林海

報告1例自身免疫功能正常的原發(fā)性皮膚隱球菌病?；颊咭蛴乙父C腫塊、進(jìn)行性加重8個月就診。皮膚科情況：右腋窩可見 10 cm×2.6 cm隆起性腫塊，質(zhì)軟、稍有波動感，邊界清楚，活動度差；額部、前胸部散在米粒至黃豆大小丘疹及結(jié)節(jié)。根據(jù)其臨床癥狀、組織病理檢查、特殊染色及真菌學(xué)檢查，確診為原發(fā)性皮膚隱球菌病。經(jīng)局部手術(shù)切除及口服伊曲康唑治療痊愈。

隱球菌病，皮膚，原發(fā)性

[J Pract Dermatol, 2017, 10(2):116-118]

臨床資料

患者，男，49歲，廣東河源市人，農(nóng)民。因右腋窩腫塊、進(jìn)行性加重8個月，于2013年11月26日就診。8個月前，無明顯誘因患者右腋窩出現(xiàn)一個黃豆大結(jié)節(jié)，結(jié)節(jié)逐漸擴(kuò)大，無明顯自覺癥狀。2個月前右腋窩結(jié)節(jié)發(fā)展至雞蛋大小，且額部及胸前出現(xiàn)9個米粒至黃豆大小丘疹、結(jié)節(jié)?；颊咦园l(fā)病以來精神、食欲好，體重?zé)o明顯減輕，無發(fā)熱、頭痛及精神異常癥狀，無咳嗽、咳痰病史。否認(rèn)外傷史，無養(yǎng)鴿及接觸史，生于原籍并久居務(wù)農(nóng)；無不良嗜好，無結(jié)核病、糖尿病及艾滋病史?；颊咴?006年患隱球菌性腦膜炎，經(jīng)兩性霉素B及其他對癥治療2個半月后，腦脊液真菌鏡檢及培養(yǎng)均陰性，治愈，此后一直未復(fù)查。系統(tǒng)查體：患者一般狀況良好，淺表淋巴結(jié)未觸及增大，頸軟，腦膜刺激征（-），心、肺未見異常，肝脾未觸及。皮膚科情況：右腋窩可見 10 cm×2.6 cm 大小隆起性腫塊，表面膚色正常，質(zhì)軟、稍有波動感，邊界清楚，活動度差，有輕度壓痛（圖1）；額部可見5個散在米粒大小痤瘡樣丘疹，前胸部可見4個散在米粒至黃豆大小紅色結(jié)節(jié)。實驗室及輔助檢查：血清抗原乳膠凝集試驗陽性（滴度1:640），痰培養(yǎng)及腦脊液培養(yǎng)均（-），胸部CT未見異常。取額部皮損行組織病理學(xué)檢查：表皮角化過度伴角化不全，真皮淺層及深層可見大量炎性細(xì)胞浸潤，典酸雪夫染色（PAS）染色（+）（圖2a），戈莫里六胺銀染色（+）（圖2b）。右腋窩包塊穿刺液墨汁涂片可見較多圓形厚壁孢子，單芽或多芽（圖3）。膿腫穿刺液接種于不含放線菌酮的沙堡培養(yǎng)基中，常溫及37℃培養(yǎng)，3 d后長出白色酵母樣菌落，菌種經(jīng)TITEK-2 Compact系統(tǒng)（法國生物梅里埃公司）鑒定為隱球菌；體外藥敏試驗（E-test法）示伊曲康唑敏感。診斷：原發(fā)性皮膚隱球菌病。治療：行右腋窩包塊切開引流，氟康唑注射液200 mg沖洗換藥，每周2～3次；伊曲康唑膠囊 200 mg每日2次口服，連續(xù)用藥 3 個月。3個月后復(fù)查血清抗原乳膠凝集試驗滴度下降至1: 160，各項生化指標(biāo)均在正常范圍；額部及前胸皮損消退，右腋窩腫物縮小至3 cm×2 cm；為徹底治愈，行右腋窩腫物切除術(shù)（圖4a）。術(shù)后伊曲康唑減量為200 mg每日1次口服，囑患按此方法繼續(xù)治療1年。1年后停藥，無復(fù)發(fā)（圖4b），目前仍在隨訪中。

圖1 原發(fā)性皮膚隱球菌病患者臨床皮損

圖2 原發(fā)性皮膚隱球菌病患者額部皮損組織病理

圖3 原發(fā)性皮膚隱球菌病患者腋窩膿腫穿刺液涂片

圖4 原發(fā)性皮膚隱球菌病患者右腋窩膿腫治療后臨床表現(xiàn)

討論

隱球菌病是由隱球菌引起的一種亞急性或慢性深部真菌病。吸入隱球菌孢子為其主要感染途徑，破損皮膚直接接種以及食入隱球菌污染食物也可感染。感染部位以中樞神經(jīng)系統(tǒng)和肺部多見[1]，皮膚及骨骼等其他器官少見。多見于免疫缺陷、惡性腫瘤、糖尿病或長期使用免疫抑制劑的患者。臨床上可分為中樞神經(jīng)系統(tǒng)隱球菌病、肺隱球菌病、皮膚隱球菌病、骨隱球菌病及特殊宿主隱球菌病。皮膚隱球菌病可分為原發(fā)性和繼發(fā)性，大部分為繼發(fā)性感染，多由肺隱球菌病播散引起，原發(fā)感染少見[2]，且原發(fā)感染在免疫抑制與免疫正常的患者中均可發(fā)生，發(fā)生的幾率均等。但既往外傷史是原發(fā)性皮膚隱球菌病的最易感因素，外傷后接觸含有隱球菌的物質(zhì)，如：鴿糞、木棍、碎石、灰塵和土壤等，所以大部分患者是住在農(nóng)村或從事易受外傷的職業(yè)，部分患者可能與接觸鳥糞有關(guān)[3-8]。

原發(fā)性皮膚隱球菌病的皮損多種多樣，不具有特征性表現(xiàn)。報道較多的皮損包括：傳染性軟疣樣的損害、潰瘍、結(jié)節(jié)、膿皰、紅斑、壞死及蜂窩織炎等，其中蜂窩織炎的皮損類似于細(xì)菌感染，需要加以鑒別，但原發(fā)性皮膚隱球菌病患者沒有全身其他癥狀[4]。本例患者為一健康的中年男性，臨床癥狀、體格檢查及實驗室檢查均未發(fā)現(xiàn)免疫功能缺陷；但患者曾于2006年確診隱球菌性腦膜炎入院治療，經(jīng)抗真菌及其他對癥治療2個多月后，真菌培養(yǎng)陰性出院，出院一直未進(jìn)行復(fù)查。此次患者皮膚隱球菌感染的皮損主要為丘疹、結(jié)節(jié)和蜂窩織炎表現(xiàn)，無神經(jīng)癥狀及全身其他癥狀，皮損組織病理PAS染色（+）、腋窩膿腫穿刺液涂片及真菌培養(yǎng)為隱球菌，且多次腦脊液檢查，均無異常，排除了隱球菌腦膜炎，確診為原發(fā)性皮膚隱球菌病。該患者2次隱球菌感染的途徑不明，反復(fù)詢問病史，患者均否認(rèn)外傷史及鴿糞等傳染來源的接觸史，亦不存在免疫功能異常的基礎(chǔ)疾?。坏摾颊邽檗r(nóng)民，長期山區(qū)務(wù)農(nóng)，日常生活與勞作中難免易被樹木等刺傷，同時有更多接觸鳥類或其糞便的幾率，容易經(jīng)皮膚外傷感染隱球菌。本例患者隱球菌性腦膜炎治愈7年后再次發(fā)現(xiàn)原發(fā)性皮膚隱球菌感染，此類型少見報道。

原發(fā)性皮膚隱球菌病的治療方法主要分為全身抗真菌治療、外科手術(shù)治療及兩種療法的聯(lián)合治療。在免疫正常的患者中，皮損的外科切除常是初步治療的較好選擇，然后進(jìn)行抗真菌藥物治療。本例患者病變范圍雖然比較局限，但右腋窩包塊比較大，考慮到一次性切除不易徹底，因此采用了先切開引流，局部用氟康唑沖洗和填塞，同時口服抗真菌藥治療，使包塊明顯縮小后再行外科手術(shù)整體切除，取得了滿意的效果。

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A case of primary cutaneous cryptococcosis

WANG Jun-jie，WANG Lu-xia，LI Lin-hai
Department of Outpatient, General Hospital Guangzhou Military Command PLA,Guangzhou 510010, China

A case of primary cutaneous cryptococcosis in an immunocompetent man was reported. An uplift mass was located in the patient’s right armpit, with 10 cm x 2.6 cm in size, soft, a little f uctuation, clear boundary and poor activity, as well as grain to soya bean sized papules and nodules scattered in the forehead and front chest. According to its clinical symptoms, pathological examination and special staining and mycology examination, the patient was diagnosed as primary cutaneous cryptococcosis and recovered after local resection and orally itraconazole treatment.

Cryptococcosis，cutaneous，primary

R519.4

A

1674-1293(2017)02-0116-03

2016-08-14

2016-11-02）

（本文編輯 祝賀）

10.11786/sypfbxzz.1674-1293.20170218

510010 廣州市，廣州軍區(qū)廣州總醫(yī)院門診創(chuàng)面診療中心（王俊杰），廣州軍區(qū)廣州總醫(yī)院檢驗科（王露霞，李林海）作者簡介：王俊杰，男，副主任醫(yī)師，研究方向：真菌性皮膚病及潰瘍性皮膚病，E-mail: wangjunjie3@aliyun.com