宋恩 李彥林 王?？?蔡國鋒 何川 王國梁

·病例報告·

肱二頭肌長頭腱韌帶樣型纖維瘤病一例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

宋恩 李彥林 王?？?蔡國鋒 何川 王國梁

患者男性，66歲，主因右肩關(guān)節(jié)疼痛、活動無力半月余為主訴入院。門診以“右肱二頭肌長頭腱損傷”收入昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院運動醫(yī)學(xué)科。查體：右肩關(guān)節(jié)皮膚色澤正常，無淤青、腫脹，右上臂可見一大小約5cm×8cm腫物，大力水手征（＋）見圖1～2。右上肢皮膚感覺無異常，無麻木，感覺減退，肱骨上段肌間溝處壓痛，右肩關(guān)節(jié)活動度無明顯受限，前屈為0～160°，外展為0～160°，后伸為0～50°。上肢垂直位落臂試驗（－），Neer撞擊試驗（－），恐懼試驗（－），Hawkins試驗（－），前后抽屜試驗（－），余四肢及脊柱無異常。右肘關(guān)節(jié)屈曲肌力較對側(cè)減弱。

圖1 右上臂包塊

入院后行心電圖、胸片、右肩關(guān)節(jié)正側(cè)位片＋Y位片、右肩關(guān)節(jié)MRI，并完善血液的相關(guān)檢查化驗，術(shù)前檢查回報未見明顯手術(shù)禁忌。在臂叢麻醉下行右肩關(guān)節(jié)肱二頭肌腱探查，取材活檢，斷端行固定術(shù)。術(shù)中取右上臂內(nèi)側(cè)縱行切口，牽開三角肌，游離保護正中神經(jīng)、尺神經(jīng)、肱動脈，暴露結(jié)節(jié)間溝，顯露肱二頭肌長頭腱。可見肱二頭肌肌腱完全撕脫，遠(yuǎn)端回縮，肱二頭肌長頭腱肌腱、肌腱肌肉聯(lián)合部及近端部分肌肉組織變性，約1．5cm×2．0cm大小灰白灰褐色結(jié)節(jié)，質(zhì)地硬。剩余組織呈纖維條索狀，質(zhì)地脆，見圖3。將肱二頭肌長頭腱切除后剩余正常部分肌肉組織連同肱肌和二頭肌短頭編織縫合應(yīng)用GII骨錨（強生）固定至肱骨，見圖4。術(shù)中伸屈右肘關(guān)節(jié)見大力水手征消失，肌肉固定牢固后，常規(guī)沖洗縫合術(shù)口并放置引流。切除的瘤樣組織送病理檢查，見圖5。術(shù)后給予抗炎、換藥等對癥治療。

圖2 大力水手征

圖3 術(shù)中見肱二頭肌長頭腱部分變性鈣化呈灰白色，約1．5cm×2．0cm大小結(jié)節(jié)，質(zhì)地脆

手術(shù)時間長約60min，術(shù)中出血約40ml。術(shù)后1周病理結(jié)果回報，肉眼所見：肌組織不整形組織一塊，體積2cm×0．8cm×0．6cm，多切面切開切面灰白質(zhì)中；肌腱組織灰黃組織一塊，體積0．2cm×0．8cm×0．5cm；肌腱肌肉聯(lián)合處灰白灰褐不整形組織，體積3．5cm×2．8cm×1．3cm。光鏡所見如圖 3 示。免 疫 組 化：①CK（－），Vim（＋），Des（－），SMA（＋），CD34（－），ALK（－），actin（－），EMA（－），S－100（－），β－catenin（＋）胞核，Bcl－2（－），CD56（－）；②CK（－），Vim（＋），Des（－），SMA（＋），CD34（－），ALK（－），actin（－），EMA（－），S－100（－），β－catenin（＋）。病理診斷（右上臂肌組織、腱組織、肌腱聯(lián)合處）結(jié)合HE形態(tài)及免疫組化結(jié)果，病變多考慮為韌帶樣型纖維瘤?。╠esmiodtype fibromatosis，DTFT）。術(shù)后切口愈合良好，無感染，14 d拆線，術(shù)后前臂吊帶固定。術(shù)后復(fù)查右肱骨上段錨釘固定牢固如圖6示。

圖4 術(shù)中切除變性組織，斷端GII骨錨固定

圖5 取出肱二頭肌長頭腱病變組織行病理學(xué)檢查

圖6 右肱二頭肌長頭腱DTFT病理檢測結(jié)果

圖7 錨釘固定在有肱骨中上段。圖A肱骨正位片；圖B肱骨側(cè)位片

DTFT是一種較為罕見的來源于纖維結(jié)締組織的腫瘤，其特點為侵潤性生長，有局部復(fù)發(fā)傾向，但無轉(zhuǎn)移能力。發(fā)病高峰年齡在10～40歲，女性發(fā)病率約為男性的2倍［1］，沒有明顯性別差異，病變位置常位于深部軟組織，以腹壁發(fā)病率最高，多位于腹直肌前鞘，依據(jù)其發(fā)病部位分為3類：腹外型（50%～60%），腹壁型（約25%），腹內(nèi)型（約15%）。腹外型主要累及頸、肩、四肢等骨肌系統(tǒng)，腹壁型主要累及腹壁肌肉，而腹內(nèi)型主要好發(fā)于腸系膜、腹膜后和盆腔［2］。

2013年Kim等［3］報道了1例49歲男性患者因膝關(guān)節(jié)疼痛活動受限入院，行關(guān)節(jié)鏡下探查發(fā)現(xiàn)韌帶呈灰色，質(zhì)地較脆，病變組織呈纖維條索狀。取病變肌腱行病理學(xué)檢查確診為膝關(guān)節(jié)后交叉韌帶DTFT。術(shù)中應(yīng)用自體腘繩肌腱移植重建后交叉韌帶后，患者患膝功能恢復(fù)良好。隨訪5年無復(fù)發(fā)。

2013年Mizuno等［4］報道了1例31歲男性患者背部疼痛伴左下肢麻木17個月，CT檢查發(fā)現(xiàn)L3－4關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)有溶骨性病變。MRI檢查示1．6cm×1．0cm×1．0cm大小軟組織腫瘤。病理學(xué)檢查為DTFT。術(shù)后患者癥狀緩解。

目前手術(shù)治療仍是該病的主要治療手段，處理原則是切緣盡可能距腫瘤3cm以上［5］，但切緣陽性與術(shù)后腫瘤復(fù)發(fā)是否相關(guān)文獻(xiàn)報道存在不同觀點。多數(shù)研究者認(rèn)為切緣陽性的患者其腫瘤復(fù)發(fā)率高，無瘤生存率降低，故推薦將切緣陰性作為根治性切除的標(biāo)準(zhǔn)。對于切緣陰性的患者不主張行放療，而對無法完整切除腫瘤或切緣陽性的患者可考慮行術(shù)后補充放療［6］。雖然DTFT屬于良性纖維增生性病變，但具有明顯的侵襲性生長的生物學(xué)行為，有局部復(fù)發(fā)可能，其復(fù)發(fā)時間多在15～24個月［7］。因此，對此類患者長期隨訪是十分重要的［8］。DTFT最主要的治療方法是廣泛局部切除或根治性切除術(shù)。但由于其生物學(xué)行為為侵襲性，不易被完全切除，所以術(shù)后極易復(fù)發(fā)［9］。現(xiàn)階段局部擴大手術(shù)切除幾乎是該病唯一的治療方法。由于手術(shù)中肉眼很難作出準(zhǔn)確判斷，須借助快速病理切片，然后再做進一步的擴大根治切除。

本例患者病變部位在右肩關(guān)節(jié)肱二頭肌腱及肌腱肌肉聯(lián)合部位，隨著病變范圍擴大，肌腱強度降低，在體力活動中輕微外力即可導(dǎo)致肌腱斷裂。因此在肩關(guān)節(jié)疾病的診治中，術(shù)前應(yīng)詳盡的詢問病史，徹底的體格檢查，完善的影像學(xué)評估（平片、CT、MRI），結(jié)合術(shù)中、術(shù)后病理學(xué)檢查，明確診斷指導(dǎo)手術(shù)。本例患者在手術(shù)中應(yīng)用錨釘技術(shù)，編織縫合肱二頭肌殘端、肱肌及肱二頭肌短頭，促進在肱骨上的固定及腱骨愈合，可達(dá)到重建肱二頭肌長頭腱止點的作用，但術(shù)后恢復(fù)及是否復(fù)發(fā)還需長期隨訪。

［1］de Bree E，Keus R，Melissas J，et al．Desmoid tumors：need for an individualized approach ［J］．Expert Rev Anticancer Ther，2009，9（4）：525－535．

［2］Ling W，Kedong S，Hong W，et al．Desmoid tumor of posterior cruciate ligament of the knee：a case report ［J］．BMC Musculoskelet Disord，2013，14：69．

［3］Kim SJ，Ha DH，Lee SM，et al．Desmoid type fibromatosis in the facet joint of lumbar spine：case report and review of literature［J］．Korean J Radiol，2013，14（5）：818－822．

［4］Mizuno R，Akiyoshi T，Kuroyanagi H，et al．Intra－abdominal desmoid tumor mimicking locoregional recurrence after colectomy in a patient with sporadic colon cancer：report of a case［J］．Surg Today，2011，41（5）：730－732．

［5］Walczak BE，Rose PS．Desmoid：the role of local therapy in an era of systemic options［J］．Curr Treat Options Oncol，2013，14（3）：465－473．

［6］Li Destri G，F(xiàn)erraro MJ，Calabrini M，et al．Desmoid－type fibromatosis of the mesentery：report of a sporadic case with emphasis on differential diagnostic problems ［J］．Case Rep Med，2014：850180．

［7］Lev D，Kotilingam D，Wei C，et al．Optimizing treatment of desmoids tumors［J］．J Clin Oncol，2007，25（13）：1785－1791．

［8］Kreuzberg B，Koudelova J，F(xiàn)erda J，et al．Diagnostic problems of abdominal desmoid tumors in various locations ［J］．Eur J Radiol，2007，62（2）：180－185．

［9］Reitamo JJ，Hyry P，Nykyri E，et al．The desmoids tumor．I．Incidence，sex－，age－and anatomical distribution in the Finnish population［J］．Am J Clin Pathol，1982，77（6）：665－673．

2016－02－19）

（本文編輯：胡桂英）

10．3877/cma．j．issn．2095－5790．2017．01．011

國家自然科學(xué)基金項目（81460340）；國家自然科學(xué)基金項目（30860286）；云南省骨關(guān)節(jié)疾病診療省創(chuàng)新團隊項目（2014HC1018）

650032 昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院運動醫(yī)學(xué)科

李彥林，Email：852387873＠qq．com

宋恩，李彥林，王?？疲龋哦^肌長頭腱韌帶樣型纖維瘤病一例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí) ［J/CD］．中華肩肘外科電子雜志，2017，5（1）：66－68．