帖利軍，岳 婕，呂 敏，史曉薇，劉黎明

(西安交通大學第一附屬醫(yī)院，陜西 西安 710061)

全身運動(general movements,GMs)質量評估是奧地利發(fā)育神經學之父Heinz Prechtl于1990年創(chuàng)立的一種針對兒童發(fā)育障礙性疾病早期診斷的評估技術[1]。復旦大學附屬兒科醫(yī)院楊紅教授團隊自2003年開始將此技術引進中國并在國內推廣此項評估技術。多項研究表明：GMs不僅可以超早期地預測早產兒和小嬰兒的神經發(fā)育結局，特別是腦性癱瘓，而且可以預測學齡期兒童的認知、行為損害[1-3]。通過觀看小嬰兒視頻錄像，評估者采用視覺Gestalt知覺進行GMs評估。由于視覺Gestalt知覺技術常常會受到評估者的經驗、疲勞及重新校準等多種因素的影響，因此，對評估者間及重測信度的研究非常重要[4-6]。目前有關GMs重測信度的研究存在兩個方面的問題：一是參與重測信度研究的評估者大多為GMs評估專家、導師或特別有經驗的評估師；二是重測信度研究的間隔時間不等，短至7天，長達2年[5-6]。2011年瑞士Bernhardt等通過對5名已取得歐洲GMs Trust證書的物理治療師，時間間隔為9周的GMs評估研究表明，評估者的重測信度有相對好的一致性，κappa值為0.68[95%可信區(qū)間(CI)為0.41～0.86]，而評估者間的信度測試結果并不令人滿意。目前關于獲得GMs Trust證書的初學者GMs評估重測信度的研究很少，且已有的重測信度研究多集中在六分類GMs評估，因此本研究擬在兒童保健門診體檢和高危兒隨訪的小嬰兒中開展六分類和兩分類GMs評估重測信度的研究，現(xiàn)將結果報道如下。

1對象與方法

1.1研究對象

以2015年12月至2016年11月期間在西安交通大學第一附屬醫(yī)院兒童保健門診進行健康體檢和神經發(fā)育隨訪的高危新生兒和小嬰兒為研究對象。高危因素包括早產、雙胎、低出生體重、新生兒窒息、新生兒黃疸、顱內出血、新生兒肺炎、胎兒宮內窘迫、母親妊娠期高血壓疾病/先兆子癇、母親有妊娠糖尿病、新生兒驚厥等。納入標準：①新生兒或小嬰兒不需要借助輔助通氣裝置可以仰臥；②母親末次月經日期明確可以準確計算矯正年齡者；③母親末次月經后(postmenstrual age，PMA)28～60周的新生兒及小嬰兒；④家長愿意接受電話隨訪并能夠提供嬰兒會獨立行走年齡者，隨訪年齡截至嬰兒18個月。排除標準：①PMA 47～48周的小嬰兒；②高危兒有出生缺陷或家族遺傳病者。該項研究為西安交通大學第一附屬醫(yī)院新醫(yī)療技術項目，并通過該院醫(yī)學倫理委員會同意(項目編號：2014-45)。所有參與者均得到家長的知情同意。GMs評估者參加了第十屆歐洲GMs Trust培訓并獲評估資質證書，有20余年兒科學臨床工作經驗。

1.2方法

1.2.1全身運動拍攝

新生兒或小嬰兒處于仰臥位，足部靠近攝像機，縱向擺位于拍攝床內拍攝定位線的中央。當嬰兒處于清醒、不哭鬧、有動作的良好行為狀態(tài)時記錄5～10min。記錄員確保攝錄到嬰兒整個身體的運動，包括嬰兒的臉部(以確認嬰兒的僵直運動是否源于哭鬧)，攝錄時避免使嬰兒受到環(huán)境刺激和家人逗引。

1.2.2全身運動評估

按照GMs評估手冊，GMs分為3個“關鍵”時段：早產運動階段(PMA 10～38周)、扭動運動階段(PMA 39～46周)、不安運動階段(PMA 49～60周)。早產/扭動運動階段的GMs評估分為以下四類結果：①正常GMs(normal GMs，N)；②單調性GMs(poor repertoire GMs，PR)；③痙攣-同步性GMs(cramped-synchronized GMs，CS)；④混亂性GMs(chaotic GMs，Ch)。不安運動階段的GMs評估分為以下3類結果：①正常不安運動(normal fidgety movements，NF)；②不安運動缺乏(absence of fidgety movements，F(xiàn)-)；③異常性不安運動(abnormal fidgety movements，AF)。按照六分類法，早產/扭動運動階段和不安階段的正常GMs均表示為正常GMs(N)，共有N、PR、Ch、CS、AF、F-六種類型GMs；而兩分類只分為正常(N)和異常(Abn)GMs(異常GMs包括PR、Ch、CS、AF、F-)。

1.2.3重測信度研究

由一位有歐洲GMs Trust評估資質的人員，基于視覺Gestalt知覺評估每個新生兒或小嬰兒的視頻錄像，每個視頻錄像播放2遍，評估者把答案寫在標準答案紙上。3個月后，同一位評估者按照相同的方法再次評估這些小嬰兒視頻錄像，但次序與上次不同。通過比較這兩次評估結果之間的一致性，得到重測信度。

1.3統(tǒng)計學方法

GMs重測信度采用百分比一致性和κappa系數(shù)表示。定義：①κappa系數(shù)<0.40或百分比一致性<60%為重測信度不佳；②κappa系數(shù)<0.40～0.60或百分比一致性為60%～80%為重測信度中等；③κappa系數(shù)>0.80或百分比一致性>80%為重測信度良好。所有數(shù)據(jù)均采用SPSS 18.0統(tǒng)計軟件進行分析，以P<0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2結果

2.1研究對象的一般信息

本次研究供納入33例小嬰兒，其中男性20例(60.61%)，女性13例(39.39%)，男:女=1.54:1。足月兒29例，早產兒4例，足月兒:早產兒=7.25:1。孕周為38+3±2+5周，體重為2 960±633.1g，視頻錄像時小嬰兒的年齡為PMA 48+5±6+1周。有高危因素的小嬰兒31例，2例為正常健康體檢嬰兒。具體結果詳見表1。共獲得小嬰兒視頻錄像35例，其中2名嬰兒獲得2次不同PMA周齡的視頻錄像資料，共有早產階段1例，扭動階段16例，不安運動階段18例GMs視頻錄像。電話隨訪嬰兒會獨立行走的年齡，5例嬰兒失訪，1例嬰兒18個月時不能獨立行走，其余嬰兒獨立行走年齡在13～15月齡之間。

表1 小嬰兒基礎資料

(轉下表)

(續(xù)上表)

病例編號性別孕周(w)出生體重(g)高危因素末次月經后周數(shù)(w)19(2)42+620F39+23260胎兒宮內窘迫58+221F393450吸入性肺炎50+222F37+52350雙胎之小，妊娠期甲減5623M37+53200雙胎之大，妊娠期甲減5624F38+53150輕度窒息42+125F40+64100巨大兒5526M403232胎兒宮內窘迫4627M362400新生兒驚厥42+628M39+43500無57+629M40+43340與人臉無對視51+230M38+53310輕度窒息56+531F39+13150新生兒溶血病41+332F383250胎兒宮內窘迫、新生兒濕肺52+633F37+12700顱內出血57+1平均值38+3296748+5標準差2+5633．106+1中位數(shù)39320049+1

注：M為男；F為女。

2.2全身運動評估信息

共35例小嬰兒視頻錄像納入此項研究，兩次不同時間小嬰兒GMs評估信息詳見表2。

表2小嬰兒GMs評估結果

Table 2 Results of assessment of general movements in infants

病例編號第1次GMs評估第2次GMs評估結果正常/異常結果正常/異常終評結果1NNPRAbnDisagree2NNNNN3CSAbnCSAbnCS4NNNNN5F-AbnNNDisagree6NNNNN7NNNNN8(1)PRAbnNNPR8(2)NNNNN9PRAbnPRAbnPR10NNNNN11NNNNN12NNNNN13NNNNN14NNNNN15NNNNN16NNNNN17PRAbnPRAbnPR18NNNNN19(1)PRAbnPRAbnPR19(2)NNNNN20NNNNN21NNNNN22NNF-AbnDisagree23NNNNN24NNNNN25NNNNN

(轉下表)

(續(xù)上表)

病例編號第1次GMs評估第2次GMs評估結果正常/異常結果正常/異常終評結果26NNNNN27CSAbnCSAbnCS28NNNNN29NNNNN30NNNNN31PRAbnHO-Disagree32NNNNN33NNNNN

注：N為正常GMs；Abn為異常GMs；PR為單調性GMs；CS為痙攣-同步性GMs；Ch為混亂性GMs；F-為不安運動缺乏；AF為異常性不安運動；HO為活動過少；Disagree為兩次GMs評估結果不一致。

2.3全身運動的重測信度

在早產/扭動運動階段的17例GMs視頻錄像中，其中PR 6例，2例視頻重測時結果不一致；CS 2例；正常GMs 9例。不安運動階段GMs18例，2例視頻錄像在重測時結果不一致。具體的重測信度百分比一致性和κappa系數(shù)見表3。

表3全身運動質量評估的重測信度

Table 3 Intra-observer reliabilities of assessment of general movements

一般項目PMA(w)早產/扭動運動階段35～46不安運動階段49～60總計視頻數(shù)目(例)171835百分比一致性N100%88．89%88．57%PR66．77%66．77%ChCS100%100%AFF-總計88．23%88．89%88．57%正常/異常Abn75%N100%88．89%κappa(k)0．6759(95%CI：0．3823～0．9696)

3討論

3.1全身運動與其它神經評估技術的比較

腦性癱瘓嚴重神經發(fā)育障礙的早期診斷，是目前高危新生兒神經發(fā)育隨訪及兒童神經康復領域中的難點和重點[3]。與其它早期神經運動發(fā)育評估技術如新生兒行為觀察、嬰兒運動能力測試、磁共振影像技術不同，GMs不像影像學檢查[7]，無需特殊的醫(yī)療設備，主要評估嬰兒早期自發(fā)運動的復雜性、多變性及流暢性，可以超早期地預測早產兒和小嬰兒的腦性癱瘓；同時GMs評估可以直接用于早產兒評估，不需要矯正年齡，這與新生兒行為測定(NBNA)[8]需要矯正年齡相比有較大的優(yōu)勢。GMs質量評估作為一種非侵入性、非干擾性的手段，特別容易被家長接受，適用于早產兒及小嬰兒的腦發(fā)育的評估，有望成為一種簡便、實用、易于推廣的新型工具。

3.2全身運動重測信度

信度主要測定隨機測量誤差對測量結果的影響程度，是評價某種評估方法穩(wěn)定性的主要衡量指標，一般包括評估者間信度和重測信度。評估者進行GMs質量評估時，通過視覺Gestalt 知覺進行模式識別，只有信度高才能保證該新型評估方法的客觀性，在臨床上產生重要價值。雖然Einspieler教授本人于1994年對20例嬰兒視頻錄像在間隔2年后的再評估研究發(fā)現(xiàn)，重測的一致性可高達100%，但是在我國使用該評估時，仍需要仔細研究其信度。本研究結果顯示，雖然兒童保健門診小嬰兒GMs重測信度有相對較好的一致性，與2009年楊紅博士論文中組內相關系數(shù)(intra-class correlation coefficient, ICC)為0.83～0.90的研究結果相比稍低，明顯低于Einspieler教授1994年的研究結果(重測百分比一致性高達100%)，推測原因是評估視頻錄像直接來自臨床，與培訓課程的典型視頻錄像相比難度偏高，夾雜有混雜因素。在本研究中，小嬰兒GMs表現(xiàn)為PR的視頻錄像有2例重測結果不一致，電話隨訪嬰兒會獨立行走的年齡，分別為13個月和14個月，均為正常。仔細回放分析視頻錄像，發(fā)現(xiàn)2例小嬰兒在拍攝視頻時運動都較少，給人以活動過少的假象，提示在拍攝小嬰兒GMs錄像時，一定注意應該在嬰兒自發(fā)運動良好的狀態(tài)下拍攝。而在不安階段，其中1例視頻錄像似有翻身動作，已有手的定向運動，研究者誤認為GMs不安運動缺乏，隨訪嬰兒會獨立行走的年齡為14個月。所有這些都提示研究者在拍攝視頻錄像時要嚴格遵守拍攝條件，才能獲得高質量的GMs評估結果，只有這樣才能夠盡早識別出那些處于神經發(fā)育傷殘高風險的早產兒及小嬰兒，對其及時開展康復干預；同時也盡早識別出那些不會有神經發(fā)育后遺癥的小嬰兒，以避免不必要的過度診斷和過度干預。由于GMs是在嬰兒自發(fā)運動良好的狀態(tài)下拍攝的，家長有時會在醫(yī)院等待較長時間，且很多早產兒暫時前往醫(yī)院有困難或者受到地域影響，使得GMs研究參與的人群受限，令人可喜的是Spittle等人[9]2016年采用智能手機APP讓嬰兒的照顧者拍攝嬰兒GMs運動并上傳視頻錄像，得到了很好的結果，這將會促進大數(shù)據(jù)的GMs研究進程。在本研究中，雖然有2例嬰兒在扭動運動階段被評估為CS，但僅1例嬰兒在18個月時尚不能獨立行走，由于沒有隨訪2例嬰兒不安運動階段是否存在有不安運動缺乏，所以難以確定嬰兒CS的預測價值，也提示研究者應長期、多次隨訪嬰兒GMs，才能做出正確的預測。從本研究小嬰兒GMs的重測信度研究結果看，該項評估技術穩(wěn)定，適合在醫(yī)療機構開展并推廣。

3.3本研究的缺陷及進一步的研究方向

雖然本研究小嬰兒的GMs重測信度相對比較好，但是該研究仍存在著以下缺陷：首先，研究對象的年齡分布并不均勻，研究中沒有PMA36周以前早產運動階段的視頻錄像，這與這部分早產兒大部分在新生兒科住院，尚未脫離呼吸機或嬰兒暖箱有關；第二是評估者既是診治醫(yī)生，又參與了錄像的拍攝，而對小嬰兒病史及家族史的了解常常會影響GMs的評估結果；第三，相對于其它國外的長達2年的研究間隔，該研究的3月研究間隔尚較短；第四，受制于兒童保健門診多為正常小嬰兒健康體檢的影響，雖然研究中大部分小嬰兒有高危因素，但在新生兒時期病情均較輕，所以在GMs評估的類型中，主要以正常為多，缺失其它GMs類型的重測信度研究；最后，本研究中僅有2名嬰兒做了2次GMs評估，無長期、多次的評估結果，而長期的GMs隨訪評估結果會給臨床提供更為準確的治療建議。針對這些研究缺陷，研究者將進一步擴大GMs評估的年齡范圍，特別是早產兒；同時作GMs的長期隨訪研究。

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