侯黎升，白雪東，葛 豐，何 勍，阮狄克，程 實(shí)，史麗靜

1.海軍總醫(yī)院骨科，北京 100048

2.海軍總醫(yī)院放射科，北京 100048

腰骶椎畸形壓迫神經(jīng)會(huì)出現(xiàn)癥狀［1］。本研究報(bào)道1例L5/S1椎間孔狹窄的腰骶椎畸形但無(wú)臨床癥狀的病例，分析無(wú)癥狀原因，現(xiàn)報(bào)告如下。

1　病例資料

患者女，44歲，因“長(zhǎng)距離行走后出現(xiàn)右側(cè)腰腿痛1周”于2016年11月30日來本院就診。查體示右側(cè)髂腰部壓痛并向右小腿外側(cè)放射，右小腿外側(cè)痛覺過敏，直腿抬高試驗(yàn)60°（+），左下肢查體（-），呈右側(cè)L5和/或S1神經(jīng)根受壓表現(xiàn)。腰椎正位X線片示腰椎右側(cè)側(cè)凸，最下一個(gè)脊椎右側(cè)呈Castellvi-ⅢA型腰骶移行椎表現(xiàn)［2］，同時(shí)伴骶椎隱裂可能（圖1）。加行胸椎X線檢查，明確為ⅢA型骶椎腰化（圖2）。仔細(xì)觀察腰椎X線片，發(fā)現(xiàn)有多處異常：①右L5椎弓根縱徑明顯長(zhǎng)于對(duì)側(cè)，下界低于對(duì)側(cè)，右S1椎弓根辨認(rèn)不出（圖1a）；②左L5、S1椎弓根相互貼近，椎間孔上下界明顯變小（圖1a）；③雙側(cè)L5/S1關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)消失（圖1a）；④L5與S1椎板融合，L5/S1椎板間隙消失，L5/S1椎板融合體與S2椎板間隙明顯增大（圖1a）；⑤L5及S1橫突向外上撬起，L5橫突上界達(dá)L4/L5椎間隙高度，S1橫突上界達(dá)L5椎體下部高度（圖1a）；⑥L5/S1椎板融合體棘突與S2棘突間隙明顯增大，S1隱裂可能（圖1b）；⑦S1椎弓根區(qū)可見一明顯裂隙（圖1b）；⑧利用AutoCAD-2007軟件的標(biāo)注功能行角度測(cè)量，發(fā)現(xiàn)L5/S1關(guān)節(jié)屈伸活動(dòng)度消失，角度變化1.6°，考慮為投照體位影響導(dǎo)致的偽象（圖1b ～ d）［3］。

CT掃描并三維重建檢查未發(fā)現(xiàn)腰椎椎間盤突出。L5/S1橫斷面CT異常表現(xiàn)：①右L5椎弓根下界低于左側(cè)，左L5/S1椎間孔出現(xiàn)時(shí)，右L5椎弓根仍可見（圖3a）；②左L5/S1椎間孔及右L5/S1椎間孔上部明顯狹窄（圖3b）；③左S1椎弓根上移，上份同L5椎體下部后緣連接（圖3c，d），中下份同S1椎體連接（圖3e，f）；④右S1橫突上移到L5椎體下部，且不位于椎間孔后方，而是前移到椎間孔外側(cè)，其同S1附件無(wú)骨性連接，而是在略偏下同S1椎體后外側(cè)連接（圖3e，f）；⑤L5/S1關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)呈融合狀（圖3e，f）；⑥右S1椎弓根缺如（前后緣可見其殘留痕跡），其同右L5/S1椎間孔下部相續(xù)，形成一較長(zhǎng)的裂隙；⑦右L5/S1椎間孔下部、L5/S1側(cè)隱窩部位（圖3e，g），可見行經(jīng)其間的S1神經(jīng)根（圖3g，h）；⑧雙側(cè)L5/S1椎間孔原為L(zhǎng)5神經(jīng)穿出部位，未見到神經(jīng)結(jié)構(gòu)。

圖1　腰椎X線片示Castellvi-ⅢA型腰骶移行椎，L5/S1解剖畸形

圖2　胸椎X線片示胸椎序列正常

S1/S2橫斷面CT異常表現(xiàn)：①右S1/S2呈ⅢA型骶椎腰化，S1橫突上部?jī)?nèi)前方與S1椎體融合，前外側(cè)下部與S2橫突融合（圖4a，b）；②在S1椎弓根缺損區(qū)外側(cè)形成一橢圓形骨缺損區(qū)，前界為S1橫突與S1椎體連接，外界為S1橫突，后界略偏下方為S1/S2骶后孔，該區(qū)內(nèi)可見到向外下行走的S1神經(jīng)根（圖4c，d）；③S1左側(cè)完全腰化，可見腰化的S1/S2椎間孔（圖4e，f）。

圖3　L5/S1節(jié)段橫斷面CT

經(jīng)右側(cè)椎弓根矢狀面重建CT表現(xiàn)：①右L5/S1椎間孔上部前后徑明顯變窄；椎間孔中部（椎間隙節(jié)段）L5、S1相鄰終板向后骨樣突起，致此區(qū)間隙幾乎消失（圖5a，b）；②右S1椎弓根缺如，下部前后裂隙明顯增大（圖5a，b）；③靠近S1下終板區(qū)，可見S1，2橫突內(nèi)側(cè)向前下形成的S1/S2骶前孔（圖5a，b）。正中矢狀面重建CT可見L5、S1棘突融合，S1，2棘突間隙增大（圖5c，d）。經(jīng)左側(cè)椎弓根矢狀面重建CT表現(xiàn)：①L5下關(guān)節(jié)突與S1下關(guān)節(jié)突融合（圖5e，f）；②S1椎弓根上移，上部同L5椎體后下緣相連，融合的L5/S1關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)前移，L5/S1椎間孔環(huán)形狹窄（圖5e，f）。

圖4　S1/S2節(jié)段橫斷面CT

圖5　腰椎CT矢狀面重建

冠狀面重建CT表現(xiàn)：①L3/L4、L4/L5各有靠近椎間孔上緣的L3及L4神經(jīng)根通過（圖6a）；②右S1椎弓根缺如，可見S1神經(jīng)根通過椎弓根缺損區(qū)，S2神經(jīng)根從下方發(fā)出（圖6b-d）；③右L5/S1椎間孔未辨出有神經(jīng)根通過；④左L5及S1椎弓根相互靠近，L5/S1椎間孔明顯變窄，未辨出有神經(jīng)根通過（圖6e）；⑤雙側(cè)L5/S1關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)骨性融合（圖6f）。

2　治療及隨訪

考慮右側(cè)腰腿痛為右S1神經(jīng)根受壓引起（圖6）。給予脫水及激素沖擊治療并臥床休息，3 d后癥狀消失。建議行腰椎MRI或椎管造影檢查，明確神經(jīng)根走行細(xì)節(jié)，患者以疼痛緩解為由拒絕。隨訪4個(gè)月，癥狀無(wú)復(fù)發(fā)，繼續(xù)隨訪中。

圖6　腰椎CT冠狀面重建

3　討　論

3.1　腰骶椎畸形分類

根據(jù)骨結(jié)構(gòu)畸形、神經(jīng)結(jié)構(gòu)畸形或二者兼有，將腰骶椎畸形分為3種：①單純骨結(jié)構(gòu)畸形。包括X線檢查容易分辨出的常見畸形，如腰骶移行椎［2］；其他少見的有椎弓根缺如［4］、關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)缺如［5］等。如畸形輕微而又解剖不熟，X線檢查只能分辨出部分甚至直接漏診，需CT掃描并重建方可完全辨認(rèn)，有時(shí)需結(jié)合MRI檢查［6］。②單純神經(jīng)結(jié)構(gòu)畸形。如脊髓栓系、腰骶神經(jīng)根畸形（LSNA）等。LSNA指腰骶神經(jīng)根分布、走行、數(shù)目異常，或出現(xiàn)異常分支、吻合支等；同一椎間孔通過2根神經(jīng)稱結(jié)合神經(jīng)（CN）。此種類型單純X線檢查難以診斷，椎管造影、CT、MRI、手術(shù)等只能發(fā)現(xiàn)部分LSNA，且不能相互驗(yàn)證；術(shù)中發(fā)現(xiàn)率最低；影像學(xué)檢查中MRI冠狀面診斷率最高，但亦可能漏診；尸體解剖發(fā)現(xiàn)率最高［7］。根據(jù)解剖和造影結(jié)果的Kadish-Simons分型［8］將LSNA分為硬膜囊內(nèi)畸形（Ⅰ型）和硬膜外畸形，硬膜外畸形又分為神經(jīng)根起點(diǎn)異常（Ⅱ型）、神經(jīng)根異常吻合（Ⅲ型，圖7a）及異常分支（Ⅳ型）。Neidre-MacNab分型針對(duì)硬膜外LSNA應(yīng)用最廣［7，9］，其中ⅡA型為2根神經(jīng)從同一個(gè)椎間孔發(fā)出，而相鄰下或上方椎間孔無(wú)神經(jīng)根通過（圖7b）。③骨結(jié)構(gòu)異常合并神經(jīng)結(jié)構(gòu)異常［1］，X線檢查只能發(fā)現(xiàn)骨結(jié)構(gòu)畸形，椎管造影、CT及MRI有可能發(fā)現(xiàn)LSNA，亦可能漏診［7］。

3.2　本例腰骶椎區(qū)域畸形類型

本例患者存在先天性骨結(jié)構(gòu)異常，X線檢查容易分辨，為ⅢA型骶椎腰化，還有不易分辨出或易漏診的其他表現(xiàn)：①雙側(cè)L5/S1關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)融合；②L5、S1椎板融合；③左L5/S1椎間孔環(huán)形狹窄；④左S1椎弓根上部同L5椎體后下緣融合；⑤右L5/S1椎間孔上部及中部狹窄（后者由L5、S1相鄰終板向后形成骨贅?biāo)拢?；⑥右S1椎弓根缺如。這么多骨結(jié)構(gòu)畸形并存的情況比較少見，最終采用CT證實(shí)并完善診斷。

患者雙側(cè)L5/S1椎間孔均明顯狹窄，左側(cè)為環(huán)形狹窄，如均有正常神經(jīng)根穿過，則雙側(cè)均應(yīng)有下肢放射痛［10］，且由于狹窄為先天性，患者應(yīng)幼年即發(fā)?。?2］。但患者左下肢無(wú)臨床癥狀，如無(wú)LSNA則難以解釋。仔細(xì)觀察CT圖像，未發(fā)現(xiàn)左側(cè)L5/S1椎間孔有神經(jīng)根穿過（圖3），筆者認(rèn)為這解釋了患者為何無(wú)左下肢神經(jīng)受壓表現(xiàn)。那么右側(cè)腰腿痛是否由右側(cè)L5/S1椎間孔狹窄引起呢？筆者認(rèn)為也不是，從CT圖像上看，患者右側(cè)L5/S1椎間孔亦無(wú)神經(jīng)根穿出?；颊唠p側(cè)均有LSNA且成年發(fā)病，也不支持右側(cè)L5/S1椎間孔有神經(jīng)根通過，那么右側(cè)腰腿痛的根源在何處需要進(jìn)一步探討。

從CT圖像可見，右L5/S1側(cè)隱窩起始部（L5/S1椎間孔下部）外窄內(nèi)寬（圖4a，b），此處有S1神經(jīng)根（圖6）；S1椎弓根缺損區(qū)上部有椎弓根殘余，下部S1椎體后下部缺如，形成上外窄內(nèi)下寬（圖4，5）的裂隙，S1神經(jīng)根經(jīng)L5/S1側(cè)隱窩及S1椎弓根缺損區(qū)向外下行走過程中，如偏內(nèi)下則不受壓或輕度受壓；如偏外上則易受壓出現(xiàn)癥狀。S1神經(jīng)根有一定活動(dòng)度，此區(qū)域經(jīng)過的S1神經(jīng)根一過性受壓應(yīng)該是右側(cè)腰腿痛的根源。患者經(jīng)脫水、激素沖擊及休息，S1神經(jīng)根水腫減輕或者向內(nèi)下移動(dòng)，受壓減輕或消失，相應(yīng)癥狀亦緩解或消失?；颊哂覀?cè)骶前孔骶后孔無(wú)明顯狹窄（圖5），無(wú)far-out綜合征［13］。

3.3　本例患者LSNA類型

通過CT圖像可以明確，患者雙側(cè)L5/S1椎間孔未發(fā)現(xiàn)神經(jīng)根通過，通過復(fù)習(xí)文獻(xiàn)，筆者認(rèn)為患者可歸入Kadish-SimonsⅢ型或Neidre-MacNabⅡA型（圖7a，b）。由于未見到L5神經(jīng)根向下與S1神經(jīng)根吻合或者在S1/S2及L4/L5椎間孔有2根神經(jīng)根穿出的征象，猜測(cè)患者也可能為雙側(cè)L5/S1椎間孔神經(jīng)根缺如，而相鄰椎間孔也無(wú)雙神經(jīng)根通過（圖7c）。

3.4　影像學(xué)診斷在LSNA方面的局限性

文獻(xiàn)報(bào)道，椎管造影、CT、MRI、手術(shù)等只能發(fā)現(xiàn)部分LSNA，均有漏診可能，且不能相互驗(yàn)證［9］。本例患者未從CT圖像上發(fā)現(xiàn)屬Kadish-SimonsⅢ型或Neidre-MacNabⅡA型的直接證據(jù)，尚不能絕對(duì)排除屬于上述類型的LSNA。另外，如神經(jīng)根先天發(fā)育細(xì)小，椎間孔狹窄對(duì)其不形成壓迫，患者也可能無(wú)癥狀。而CT分辨率低，不能分辨出細(xì)小神經(jīng)根，則圖7d所示的LSNA亦可能存在。圖7c，d 2種LSNA未見文獻(xiàn)報(bào)道，屬筆者猜測(cè)。

圖7　腰骶神經(jīng)根畸形

MRI冠狀面LSNA診斷率僅次于尸體解剖［14］，但患者癥狀緩解后拒絕再行MRI及椎管造影檢查，使診斷證據(jù)不全，是本例遺憾。如以后癥狀復(fù)發(fā)，需手術(shù)治療時(shí)，可在術(shù)中進(jìn)一步明確LSNA類型。