左森 古力巴哈·買買提力

唇腭裂是最常見的先天性顱頜面畸形，發(fā)病率高達1‰～2‰，我國1.624‰[1]。唇腭裂患者普遍存在較為嚴(yán)重的顱頜面發(fā)育畸形，通過手術(shù)治療可以得到改善，但是由于唇腭裂患者術(shù)后的瘢痕攣縮，裂隙側(cè)缺少骨組織以及骨組織外露等影響，常常會表現(xiàn)出上頜骨發(fā)育不足[2]，下頜骨后下旋轉(zhuǎn)[3]，裂隙側(cè)鼻腔體積減少[4]，上氣道畸形[5]打鼾增多[6]及舌骨位置異常等[7-8]。本研究通過將烏魯木齊地區(qū)替牙期單側(cè)完全性唇腭裂患者與替牙期非唇腭裂人群進行比較研究，以了解該類患者的上氣道形態(tài)結(jié)構(gòu)及舌骨位置的差異性，使臨床醫(yī)生能夠更加全面的評估新疆替牙期單側(cè)完全性唇腭裂患者上氣道發(fā)育畸形程度，有效的制定治療計劃，避免治療中氣道阻塞等并發(fā)癥的發(fā)生為唇腭裂術(shù)后患者后續(xù)治療提供重要解剖學(xué)依據(jù)。

1 資料與方法

1.1 樣本選擇與分組

納入2017～2018 年來新疆醫(yī)科大學(xué)第五附屬醫(yī)院就診的烏魯木齊地區(qū)腭裂修復(fù)手術(shù)后的骨性Ⅲ類替牙期非綜合征型單側(cè)完全性唇腭裂(complete unilateral cleft lip and palate，UCLP)術(shù)后患者30 例作為研究對象(UCLP組)，年齡范圍7～12 歲，平均年齡(9.38±2.11)歲，依據(jù)頭顱側(cè)位片參照Baccetti改良CVM分期法對病例進行頸椎分期顯示所有患者處于生長發(fā)育高峰期之前。選取與UCLP組性別、年齡、骨齡相匹配的烏魯木齊地區(qū)替牙期非唇腭裂骨性Ⅰ類與骨性Ⅲ類患者各30 例作為對照組(骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組)。所有患者本人及家長均知情同意并簽署知情同意書。收集患者相關(guān)資料并拍攝頭顱側(cè)位片。

1.2 納入標(biāo)準(zhǔn)

UCLP組： ①烏魯木齊地區(qū)維吾爾族替牙期，頸椎骨發(fā)育處于生長發(fā)育高峰期前； ②非綜合征性單側(cè)完全性唇腭裂； ③3～6 月齡接受唇裂修復(fù)術(shù)，9～36 月齡接受腭裂修復(fù)術(shù)； ④不伴有全身性、系統(tǒng)性或其他遺傳性疾??； ⑤無正畸、正頜治療史，無上氣道部手術(shù)史； ⑥前牙反，ANB角<0; ⑦無口呼吸等不良習(xí)慣無腺樣體和扁桃體肥大等上呼吸道疾患。

骨性Ⅰ類組：①烏魯木齊地區(qū)維吾爾族替牙期，頸椎骨發(fā)育處于生長高峰前期； ②矢狀骨面型I類， 3.3≤ANB角≤6.1； ③垂直向頜骨發(fā)育基本正常， 32.2≤MP-SN角≤39.4； ④無顏面部的發(fā)育畸形； ⑤無正畸、正頜治療史，無上氣道部手術(shù)史； ⑤無口呼吸等不良習(xí)慣無腺樣體和扁桃體肥大等上呼吸道疾患。

骨性Ⅲ類組：①烏魯木齊地區(qū)維吾爾族替牙期，頸椎骨發(fā)育處于生長高峰前期； ②矢狀骨面型III類ANB角<0，前牙反； ③垂直向頜骨發(fā)育基本正常， 32.2≤MP-SN角≤39.4； ④無顏面部的發(fā)育畸形； ⑤無正畸、正頜治療史，無上氣道部手術(shù)史； ⑥無口呼吸等不良習(xí)慣無腺樣體和扁桃體肥大等上呼吸道疾患。

1.3 測量方法

所有頭顱側(cè)位片由同一名研究者應(yīng)用WinCeph7.0間隔1 周應(yīng)用單盲法測量2 次，應(yīng)用配對樣本t檢驗比較2 次測量結(jié)果，差異無統(tǒng)計學(xué)意義后(P<0.05)，計算平均值得到最終結(jié)果。研究選取的氣道標(biāo)記點和測量項目，舌骨標(biāo)記點和測量項目(圖1)。

圖1 測量標(biāo)記點及測量項目

1.3.1 測量上氣道矢狀向的寬度指標(biāo) 上氣道測量項目共11 項：①鼻咽部(PNS-S：鼻咽部骨高度；PNS-Aa：鼻咽部骨長度；PNS-adl：氣道在后鼻棘與顱底點連線上的寬度；PNS-ad2：氣道在后鼻棘與蝶鞍點和顱底點連線垂直線上的寬度)； ②腭咽部(PNS-pl：軟腭長度；Spl-Sp2：軟腭厚度；vel-ve2：軟腭至咽后壁最短距；pl-p2;軟腭尖至咽后壁距)； ③舌咽部(pasl-pas2：氣道在下齒槽座點與下頜角點連線處寬度；phl-ph2：舌咽部氣道最短距；④喉咽部val-va2：會厭谷一咽后壁最短距)。

1.3.2 測量舌骨位置指標(biāo) 舌骨位置相關(guān)測量項目共7 項: ①水平向(H-Or：舌骨在眶耳平面上的垂點到眶點的距離；H-RGn：舌骨一頦后點距：H-CV3ai：舌骨到第三頸椎前下點距離)； ②垂直向(H-MP：舌骨一下頜平面距：H-PNS：舌骨一后鼻脊點距；H-FH：舌骨一眶耳平面距;H-AP：舌骨一腭平面距)。

1.4 質(zhì)量控制

本研究在選取研究對象時，在控制民族屬性問題上，所選取的全部研究對象均屬于同一民族并對其進行了家族的三代追溯，家族三代均居住于烏魯木齊地區(qū)，確保三代以前的直系親屬均不存在不同民族通婚，盡可能的排除三代直系親屬間出現(xiàn)民族融合的情況， 33 組樣本之間年齡、性別構(gòu)成之間無統(tǒng)計學(xué)差異，使數(shù)據(jù)更為真實有效。

本研究對象選自新疆醫(yī)科大學(xué)第五附屬醫(yī)院替牙期UCLP術(shù)后患者以及就診于口腔科的替牙期骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類患者于正畸治療前拍攝頭顱側(cè)位片，所有頭顱側(cè)位片均由同一位有著豐富攝片經(jīng)驗的口腔放射科醫(yī)生完成拍攝。 3 組兒童的頭顱側(cè)位片均由同一口腔正畸科醫(yī)生應(yīng)用WinCeph 7.0軟件嚴(yán)格按照X線頭影測量定點測量的標(biāo)準(zhǔn)進行描繪，第一次結(jié)束后的1 周后仍由同一醫(yī)生對頭側(cè)片用單盲法進行第二次測量，應(yīng)用配對t檢驗進行一致性檢驗表明2 次檢測無統(tǒng)計差異?？梢詫⑦@2 次結(jié)果的平均值作為最終的統(tǒng)計分析數(shù)據(jù)。

1.5 統(tǒng)計學(xué)分析

采取SPSS 22.0統(tǒng)計學(xué)軟件進行統(tǒng)計分析，對3 組研究對象的X線頭影測量數(shù)據(jù)結(jié)果進行ANOVA單因素方差分析，并采用LSD統(tǒng)計學(xué)方法進行組間兩兩比較(分析比較2 組上氣道矢狀向?qū)挾纫约吧喙俏恢孟嚓P(guān)數(shù)據(jù))，P<0.05為差異具有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié) 果

3 組鼻咽段上氣道寬度比較見表1。鼻咽部骨高度PNS-S 3 組之間數(shù)據(jù)具有統(tǒng)計學(xué)差異(P<0.05)。且UCLP組<骨性Ⅰ類組<骨性Ⅲ類組；UCLP組鼻咽部骨長度PNS-Aa較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組大(P<0.05)。其余指標(biāo)均無明顯差異。

表1 鼻咽段上氣道寬度比較 (mm)

腭咽段上氣道寬度及軟腭形態(tài)比較見表2。UCLP組軟腭長度PNS-p1較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組小(P<0.05)；UCLP組軟腭至咽后壁最短距ve1-ve2、軟腭尖至咽后壁距p1-p2較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組大(P<0.05)；UCLP組軟腭厚度Sp1-Sp2較骨性Ⅲ類組小(P<0.05)。其余指標(biāo)均無明顯差異。

表2 腭咽段上氣道寬度比較 (mm)

舌咽段及喉咽段上氣道寬度比較見表3。UCLP組舌咽部氣道最短距ph1-ph2較骨性Ⅰ類組小(P<0.05)但與骨性Ⅲ類組相比無統(tǒng)計學(xué)差異；骨性Ⅰ類組氣道在會厭谷至咽后壁的距離va1-va2較骨性Ⅲ類組小(P<0.05)但與骨性Ⅰ類組相比無統(tǒng)計學(xué)差異。其余指標(biāo)均無明顯差異。

表3 舌咽及喉咽段上氣道寬度比較 (mm)

舌骨位置比較見表4。UCLP組舌骨在眶耳平面上的垂點到眶點的距離H-Or較骨性Ⅰ類組大(P<0.05)；UCLP組與骨性Ⅲ類組舌骨一頦后點距H-RGn、舌骨到第三頸椎前下點距離H-CV3ai、舌骨一下頜平面距H-MP、舌骨一后鼻脊點距H-PNS、舌骨一腭平面距H-AP較骨性Ⅰ類組大(P<0.05)；骨性Ⅲ類組舌骨一眶耳平面距H-FH>UCLP組>骨性Ⅰ類組(P<0.05)。其余指標(biāo)均無明顯差異。

表4 舌骨位置比較 (mm)

3 討 論

已有研究表明UCLP患者易發(fā)生睡眠呼吸暫停綜合征[9-11]。目前國內(nèi)外對UCLP患者上氣道形態(tài)特征研究較多，但是關(guān)于替牙期UCLP修復(fù)術(shù)后患者上氣道形態(tài)特征和舌骨位置的研究卻并不多見。本研究嚴(yán)格按照納入排除標(biāo)準(zhǔn)選取樣本。且實驗組與對照組的骨齡、年齡、性別相匹配，總的比較結(jié)果具是有意義的。

3.1 3 組之間鼻咽段氣道寬度比較

鼻咽部骨高度PNS-S數(shù)據(jù)中UCLP組<骨性Ⅰ類組<骨性Ⅲ類組，分析導(dǎo)致這種結(jié)果的原因可能與UCLP患者的腭平面發(fā)生順時針旋轉(zhuǎn)[12]有關(guān)，由于腭平面的順時針旋轉(zhuǎn)導(dǎo)致后鼻棘點PNS位置更偏上有關(guān)；UCLP組鼻咽部骨長度PNS-Aa較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組大，因為UCLP患者的腭部裂隙可造成上頜骨后端骨量不足影響上頜骨長度的發(fā)育引起上頜骨PNS位置相對靠前，加之唇腭裂術(shù)后瘢痕限制上頜骨發(fā)育[13-15]。從而造成UCLP患者上頜骨長度發(fā)育不足[16]。

3.2 3 組之間腭咽段氣道寬度比較

UCLP組軟腭長度PNS-p1較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組小，UCLP組軟腭厚度Sp1-Sp2較骨性Ⅲ類組小與以往研究相同[17-19]，原因是：①UCLP患者軟腭裂隙造成軟腭發(fā)育不足; ②UCLP患者術(shù)后軟腭部位發(fā)生瘢痕攣縮造成軟腭厚度增加以及運動受限和長度不足[20]。UCLP組軟腭至咽后壁最短距ve1-ve2較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組大軟腭尖至咽后壁距離p1-p2較骨性Ⅰ類組與骨性Ⅲ類組大,造成這種結(jié)果的原因可能是:①UCLP術(shù)后患者上頜骨由于裂隙與骨量不足出現(xiàn)后段發(fā)育不足從而導(dǎo)致軟腭附著相對靠前; ② UCLP術(shù)后患者由于手術(shù)縫合以及瘢痕攣縮導(dǎo)致軟腭長度不足。此結(jié)果與趙志婷[19]研究結(jié)果相似，提示UCLP組患者更容易發(fā)生腭咽閉合不全。但與傅震等[17]研究結(jié)果不一致，分析原因為本研究排除了腺樣體肥大患兒，而傅震的研究樣本沒有排除腺樣體因素， Sarmadi等[21]學(xué)者認(rèn)為UCLP患者較之非唇腭裂患者更易發(fā)生腺樣體肥大，肥大的腺樣體將會導(dǎo)致鼻咽段與腭咽段上氣道矢狀徑的減小。

腭咽閉合是指當(dāng)發(fā)非鼻輔音時，軟腭與咽壁相接觸，分隔口咽腔和鼻咽腔，以便正常發(fā)音，閉合平面一般位于硬腭延長線的水平。如果出現(xiàn)腭咽閉合不全，無法完全分隔口腔與鼻咽腔，將會影響生活與溝通[22]。正常人群中，構(gòu)成腭咽閉合的方式位：軟腭上抬并與咽后壁和咽側(cè)壁相接觸，完成腭咽閉合；另一些在軟腭上抬的同時咽側(cè)壁及咽后壁向軟腭移動形成閉合。國內(nèi)有學(xué)者研究指出，唇腭裂術(shù)后有5%～40%的患者發(fā)生腭咽閉合不全。唇腭裂患者腭咽閉合不全的主要臨床表現(xiàn)為語音障礙、聽力受損、吞咽和呼吸方式異常。Mink等[23]研究得出，唇腭裂術(shù)后患者出現(xiàn)不同形式與不同部位的腭咽閉合不全的原因是：此類患者軟腭較短且活動度差、咽側(cè)壁與咽后壁的收縮能力不足。本研究也證實替牙期UCLP存在軟腭變短、變薄。

3.3 3 組之間舌咽段與喉咽段的氣道寬度比較

UCLP組舌咽部氣道最短距ph1-ph2較骨性Ⅰ類組小，此結(jié)果與以往研究結(jié)果相類似造成該結(jié)果的原因可能與UCLP患者的下頜骨位置相對于骨性Ⅰ類組患者更加偏后且發(fā)生順時針旋轉(zhuǎn)有關(guān)[3]；骨性Ⅰ類組會厭谷-咽后壁最短距va1-va2較骨性Ⅲ類組小是由于骨性Ⅲ類組患者下頜前突牽拉下頜周圍軟組織所致。

3.4 3 組之間舌骨位置比較

UCLP組舌骨在眶耳平面上的垂點到眶點的距離H-Or較骨性Ⅰ類組大，而且UCLP組與骨性Ⅲ類組舌骨-頦后點距H-RGn較骨性Ⅰ類組大，原因是：UCLP患者舌骨向后移位[7]；UCLP組與骨性Ⅲ類組舌骨到第三頸椎前下點距離H-CV3ai、舌骨-下頜平面距H-MP、舌骨-后鼻脊點距H-PNS、舌骨-腭平面距H-AP較骨性Ⅰ類組大是由于UCLP患者上頜腭平面順時針旋轉(zhuǎn)，下頜平面角大，面高增加[12]所致；舌骨-眶耳平面距H-FH骨性Ⅲ類組>UCLP組>骨性Ⅰ類組與李志敏[24]有類似的結(jié)論。

舌骨是舌體肌肉的附著點之一，舌骨位置的改變導(dǎo)致舌體的形態(tài)和位置變化，從而影響舌咽部氣道寬度。舌體肥大、舌骨位置偏后下、舌骨至頸椎矢狀向的距離縮短等將引起上氣道狹窄[25]。舌骨位置改變是阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征(OSAHS)發(fā)病的重要誘因已得到公認(rèn)。有大量研究表明多數(shù)患者的氣道阻塞發(fā)生于口咽部。原因是與正常人群相比OSAHS患者的舌骨位置明顯降低，大部分OSAHS患者舌骨在第四至第六頸椎平面，而正常人舌骨多位第三到第四頸椎于水平。因此舌骨位置降低可能是造成唇腭裂患者發(fā)生OSAHS的重要原因之一。

3.5 UCLP患者上氣道形態(tài)及骨面型與OSAHS的相關(guān)分析

OSAHS是在睡眠期間由于結(jié)構(gòu)和功能異常導(dǎo)致上呼吸道出現(xiàn)阻塞的結(jié)果。OSAHS在我國的發(fā)病率為4%～7.3%[26]。雖然肥胖被認(rèn)為是OSAHS的主要危險因素，但上氣道與顱面形態(tài)也是OSAHS發(fā)病機制中的一個重要因素，如異常發(fā)育的下頜骨或上頜骨，都提示可能會有骨骼限制氣道通暢的作用[27]。目前針對OSAHS診斷的金標(biāo)準(zhǔn)為多導(dǎo)睡眠監(jiān)測(PSG)，但是PSG存在設(shè)備操作復(fù)雜、不可控因素多等缺點。有研究表明PSG中的兩個主要診斷指標(biāo)呼吸紊亂指數(shù)(AHI)、血氧飽和度(SPO2)，這兩個指標(biāo)與OSAHS的上氣道結(jié)構(gòu)與舌骨位置存在一定的相關(guān)性。本研究結(jié)果顯示替牙期UCLP術(shù)后患者上氣道結(jié)構(gòu)及舌骨位置存在明顯異常，故通過X線頭影測量對此類人群OSAHS的診斷可提供一定的參考價值。

本研究結(jié)果顯示UCLP組鼻咽段骨高度與舌咽段氣道矢狀徑相對于骨性Ⅰ組出現(xiàn)不同程度的減小，相較于骨性Ⅲ類組鼻咽段骨高度與喉咽段氣道矢狀徑存在不同程度的減少。孟怡彤等學(xué)者[28]研究結(jié)果表明呼吸紊亂指數(shù)AHI與舌根后氣道間隙成負(fù)相關(guān)，血氧飽和度SPO2與H-FH呈正相關(guān)，與H-C3呈負(fù)相關(guān)。結(jié)合本研究結(jié)果可得知替牙期UCLP術(shù)后患者上氣道結(jié)構(gòu)及舌骨位置特征更趨于AHI偏大、SPO2偏小。而OSASH患者一般有較大的AHI與較小的SPO2，因此可以認(rèn)為替牙期UCLP術(shù)后患者有較高的OSASH風(fēng)險。

綜上所述烏魯木齊地區(qū)替牙期UCLP術(shù)后兒童由于上頜骨順時針旋轉(zhuǎn)造成鼻咽部氣道垂直向高度不足。但是由于術(shù)后瘢痕與裂隙部骨外漏和缺乏骨量，形成上頜骨長度發(fā)育不足，造成腭咽部氣道矢狀向增寬。下頜骨發(fā)育不足且發(fā)生順時針旋轉(zhuǎn)導(dǎo)致舌咽部氣道寬度減小。UCLP兒童普遍存在上下頜骨順時針旋轉(zhuǎn)，造成舌骨位置偏下偏后。烏魯木齊地區(qū)替牙期UCLP術(shù)后兒童較替牙期非唇腭裂兒童上氣道結(jié)構(gòu)及舌骨位置存在差異，可以認(rèn)為替牙期UCLP術(shù)后兒童有較高的OSASH風(fēng)險，他們的顱頜面與上氣道結(jié)構(gòu)特征更符合OSASH患者的某些特征(上下頜骨順時針旋轉(zhuǎn)、鼻咽部氣道體積減小、舌咽部氣道寬度不足、舌骨位置偏后下等)。因此在行后續(xù)治療時需引起重視。關(guān)于UCLP術(shù)后兒童軟腭較短、薄，加之上頜骨長度發(fā)育不足可能是其腭咽閉合不全高發(fā)的原因之一[29]，對于上頜發(fā)育不足的UCLP術(shù)后兒童進行上頜骨前方牽引正畸治療時要注意腭咽閉合不全的發(fā)生或加重。針對UCLP術(shù)后患者腭咽閉合不全的治療應(yīng)當(dāng)應(yīng)用功能訓(xùn)練結(jié)合軟腭延長縮小咽腔。