王桐 賈惠軍 董博

[摘要] 動(dòng)脈瘤樣骨囊腫是一種膨脹性、出血性、多房性囊腫，為良性單發(fā)性骨腫瘤，具有局部侵襲性。早期臨床表現(xiàn)無(wú)特異性，患者常以疼痛就診。筆者查閱文獻(xiàn)發(fā)現(xiàn)近10年來(lái)少見(jiàn)有跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫發(fā)病報(bào)道。近期1例左跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫患者采用了跟骨病灶刮除+取髂骨植骨手術(shù)治療，通過(guò)這一案例得出了以下結(jié)論：跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫發(fā)病率低，臨床易誤診，病理學(xué)檢查為其確診的主要依據(jù)，影像學(xué)檢查可在其確診前提供更高的診斷依據(jù)，根據(jù)患者的發(fā)病情況，帶或不帶植骨的刮除術(shù)為目前主要的治療方法。本病術(shù)后易復(fù)發(fā)，因此術(shù)后定期隨診顯得異常重要，這對(duì)成功治療本病有著極大的意義。

[關(guān)鍵詞] 跟骨;骨囊腫;動(dòng)脈瘤樣;病例報(bào)告

[中圖分類號(hào)] R681.8 ? ? ? ? ?[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A ? ? ? ? ?[文章編號(hào)] 1673-7210（2020）08（b）-0185-03

[Abstract] Aneurysmal bone cyst is a kind of swelling， bleeding and multilocular cyst. It is a benign single bone tumor with local invasion. Early clinical manifestations are not specific， patients often see the doctor for pain. The author reviews the literature and find that there were rare reports of aneurysmal bone cysts in the calcaneus in the past 10 years. Recently， one case of left calcaneal aneurysmal bone cyst patients are treated with curettage of calcaneus disease plus iliac bone grafting. Through this case， the following conclusions are drawn： the incidence of calcaneal aneurysmal bone cyst is low and easy to be misdiagnosed clinically. Pathological examination is the main basis for its diagnosis， and imaging examination can provide a higher diagnostic basis before its diagnosis. Curettage with or without bone grafting is the main treatment at present， depending on the patient′s condition. This disease is easy to relapse after surgery， so regular follow-up after surgery is extremely important， which has great significance for the successful treatment of this disease.

[Key words] Calcaneus; Bone cyst; Aneurysmal; Case report

動(dòng)脈瘤樣骨囊腫表現(xiàn)為一種膨脹性、出血性、多房性囊腫，為單發(fā)性骨腫瘤，是骨內(nèi)的良性病變，具有局部侵襲性，但少見(jiàn)有轉(zhuǎn)移[1]。早期臨床表現(xiàn)無(wú)特異性，患者常以疼痛為首診原因。有報(bào)道[2]動(dòng)脈瘤樣骨囊腫占原發(fā)性骨腫瘤的1.3%，好發(fā)于10～20歲青少年，30歲以上者少見(jiàn)，病變部位常見(jiàn)于長(zhǎng)骨的干骺端和脊椎，其中60%～75%見(jiàn)于股骨上段，跟骨及掌骨偶見(jiàn)。本文對(duì)陜西中醫(yī)藥大學(xué)附屬醫(yī)院（以下簡(jiǎn)稱“我院”）診治的1例左跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫患者進(jìn)行分析報(bào)道，以供臨床參考。

1 臨床資料

患者，男，19歲，因“左足跟間斷性疼痛6年，加重2 d”于2019年9月17日就診我院?；颊?年前左跟骨骨折，給予石膏外固定等保守治療，拆除石膏后患者在活動(dòng)時(shí)出現(xiàn)左足跟疼痛，休息及外用活血止痛藥物癥狀減輕，之后患者左足跟疼痛間斷出現(xiàn)，勞累后加重，休息后減輕，2 d前患者運(yùn)動(dòng)后左足跟疼痛加重，休息及外用藥物治療后未見(jiàn)明顯緩解。遂行左足X線（圖1A）檢查，提示：左跟骨可見(jiàn)一不規(guī)則骨密度減低區(qū)，骨小梁稀疏，骨皮質(zhì)完整，考慮左跟骨骨囊腫。患者為系統(tǒng)治療，入住我院。自發(fā)病以來(lái)，患者神志清，精神可，查體合作，對(duì)答切題，飲食睡眠正常，大小便正常。既往體健。查體：各系統(tǒng)未見(jiàn)明顯異常。專科檢查：雙下肢等長(zhǎng)，左足跟未見(jiàn)明顯腫脹，皮膚顏色略紅，無(wú)瘀斑、瘀點(diǎn)，皮溫稍高，足跟處壓痛（+），叩擊痛（+），踝關(guān)節(jié)活動(dòng)未見(jiàn)明顯受限，皮膚感覺(jué)正常，四肢肌力Ⅴ級(jí)，生理反射存在，病理反射未引出。入院后查左足CT可見(jiàn)（圖1B）：左跟骨可見(jiàn)39 mm×28 mm低密度灶，密度較均勻，CT值14～18 HU，邊緣見(jiàn)輕度硬化緣，其外周可見(jiàn)多個(gè)粗大骨嵴、分隔，骨皮質(zhì)未見(jiàn)中斷，考慮良性病變，動(dòng)脈瘤樣骨囊腫可能。足部MRI（圖1C～1E）：左跟骨內(nèi)可見(jiàn)團(tuán)塊狀異常信號(hào)影，呈長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2信號(hào)，邊緣清晰，形態(tài)規(guī)整，內(nèi)可見(jiàn)分隔征象?？紤]動(dòng)脈瘤樣骨囊腫。左側(cè)跟腱走形顯示連續(xù)，信號(hào)均勻，余未見(jiàn)異常。根據(jù)患者病史、癥狀、體征及影像學(xué)檢查，術(shù)前考慮為左跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫。無(wú)手術(shù)禁忌證，積極進(jìn)行術(shù)前準(zhǔn)備，為患者行左足跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫病灶刮除+取髂骨植骨手術(shù)，術(shù)中留取病灶組織行病理學(xué)檢查，結(jié)果示：動(dòng)脈瘤樣骨囊腫（圖1F）。

2 討論

動(dòng)脈瘤樣骨囊腫發(fā)病機(jī)制尚不明確，但目前認(rèn)為動(dòng)脈瘤樣骨囊腫是由內(nèi)、外因素引起的循環(huán)異常導(dǎo)致靜脈壓力升高及血管網(wǎng)擴(kuò)張所致[3]，其病灶通常位于長(zhǎng)骨干骺端偏心位置，呈膨脹性，由大小不等充滿血液的纖維間隔腔隙組成[1-2]，周圍由一薄層骨包裹，邊緣清晰，顯微鏡下可見(jiàn)異常增生的成纖維細(xì)胞、梭形細(xì)胞、骨樣鈣化組織和分散的多核巨細(xì)胞[4]。常見(jiàn)含鐵血黃素沉積[5]。原發(fā)性動(dòng)脈瘤樣骨囊腫病灶極少破壞骨皮質(zhì)，向軟組織侵襲，臨床少見(jiàn)軟組織損傷[3-4]。動(dòng)脈瘤樣骨囊腫分為原發(fā)性與繼發(fā)性2種，繼發(fā)性動(dòng)脈瘤樣骨囊腫占30%～50%，本病可繼發(fā)于創(chuàng)傷后，也可繼發(fā)于其他一些骨病，如：軟骨母細(xì)胞瘤、骨母細(xì)胞瘤、骨巨細(xì)胞瘤、血管瘤、非骨化性纖維瘤及骨肉瘤等[6]。本例患者患跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫原因考慮如下：患者有跟骨骨折病史，拆除石膏后患者活動(dòng)時(shí)足跟疼痛，未考慮到跟骨骨折未完全愈合，視為內(nèi)因;患者在疼痛緩解后仍繼續(xù)活動(dòng)，反復(fù)刺激骨折端，致使局部血管增生，此為外因，此二者共同作用下引起跟骨處循環(huán)異常及血管網(wǎng)擴(kuò)張，最終導(dǎo)致此病發(fā)生。

本病臨床特點(diǎn)：常表現(xiàn)為局部腫脹疼痛，以及患處功能障礙。如果病骨表淺，可觸及皮下腫塊，但局部皮溫升高，有壓痛，患處偶有搏動(dòng)，多不能觸到。大的動(dòng)脈瘤樣骨囊腫可聞雜音。局部穿刺可吸出血樣液體且壓力很高。長(zhǎng)管狀骨的病變鄰近關(guān)節(jié)時(shí)，可造成運(yùn)動(dòng)障礙或伴病理性骨折。脊柱的病變能引起腰背疼痛和局部肌肉痙攣。瘤體持續(xù)長(zhǎng)大或椎體塌陷會(huì)出現(xiàn)脊髓和神經(jīng)根的壓迫癥狀。本例患者為跟骨處發(fā)病，其表現(xiàn)為足跟處疼痛不適，勞累后加重，發(fā)病時(shí)活動(dòng)受限，行走困難。動(dòng)脈瘤樣骨囊腫的確診依靠病理學(xué)檢驗(yàn)。確診前篩查主要依靠影像學(xué)檢驗(yàn)，典型的X線檢查可見(jiàn)病骨呈膨脹性囊狀透亮影，局部骨質(zhì)破壞，呈“皂泡樣”改變，內(nèi)可見(jiàn)骨嵴及粗細(xì)不等的骨小梁[7]，當(dāng)病變?cè)龃?、偏心性生長(zhǎng)時(shí)，可凸向軟組織內(nèi)。CT檢查可見(jiàn)骨質(zhì)呈膨脹性囊狀破壞，病變內(nèi)部密度不均勻，可見(jiàn)蜂房樣改變或液-液平征[8]，邊界清晰，骨皮質(zhì)變薄。MRI檢查可見(jiàn)邊界清晰呈分葉狀囊性病變，病變內(nèi)常有液-液平面，可清晰顯示出病變內(nèi)含鐵血黃素沉積及周圍軟組織損傷情況[7]。Shah等[9]認(rèn)為MRI是動(dòng)脈瘤樣骨囊腫檢查的首選方法，其表現(xiàn)對(duì)動(dòng)脈瘤樣骨囊腫的診斷和治療有一定的指導(dǎo)意義。

本病臨床易誤診，應(yīng)與以下疾病相鑒別：①骨巨細(xì)胞瘤。骨巨細(xì)胞瘤是一種有侵襲性、溶骨性的原發(fā)骨腫瘤。多在20～40歲發(fā)病，骨巨細(xì)胞瘤多侵犯長(zhǎng)骨，以股骨下端及脛骨上端常見(jiàn)[10-11]。局部疼痛為其首發(fā)癥狀，影像學(xué)檢查亦可見(jiàn)囊狀骨破壞病灶，但其膨脹程度較本病輕，病灶內(nèi)少有骨嵴及骨小梁存在。其MRI檢查在T1W1上顯示為低信號(hào)，T2W1上顯示為低到高混雜信號(hào)，病灶內(nèi)少見(jiàn)有液-液平面;骨巨細(xì)胞瘤很少發(fā)生轉(zhuǎn)移，轉(zhuǎn)移中肺部轉(zhuǎn)移最常見(jiàn)。目前認(rèn)為臨床表現(xiàn)、影像資料及病理資料三結(jié)合方法是診斷骨巨細(xì)胞瘤的正確途徑[6]。②骨脂肪瘤。骨脂肪瘤是原發(fā)性良性骨腫瘤，臨床少見(jiàn)。成人多見(jiàn)，可單發(fā)或多發(fā)。臨床表現(xiàn)為局部疼痛、腫脹，其病灶由脂肪組織、纖維結(jié)締組織及骨小梁組成，伴發(fā)不同程度的脂肪黏液樣變[12]。影像學(xué)檢查及病理學(xué)檢查可鑒別二者。③地方性大骨節(jié)病。大骨節(jié)病是一種慢性變形性骨關(guān)節(jié)病，呈地方性分布。病理表現(xiàn)為軟骨深層細(xì)胞壞死而表層骨質(zhì)正常[13]。發(fā)病機(jī)制主要表現(xiàn)為軟骨細(xì)胞凋亡、骨骺軟骨壞死、增生性炎癥、繼發(fā)性骨關(guān)節(jié)病和生長(zhǎng)遲緩[14]。影像學(xué)可見(jiàn)骨骼形狀改變伴多發(fā)骨缺血壞死灶。與本病不難鑒別。④孤立性骨囊腫。孤立性骨囊腫為原因不明的瘤樣病變，好發(fā)于長(zhǎng)管狀骨，臨床表現(xiàn)為腫脹、疼痛，多伴有骨折[15]，影像學(xué)檢查可見(jiàn)骨質(zhì)中央透亮影，邊緣清晰，少見(jiàn)有液-液平征。⑤毛細(xì)血管擴(kuò)張型骨肉瘤。毛細(xì)血管擴(kuò)張型骨肉瘤為骨肉瘤一種少見(jiàn)的亞型[16]，好發(fā)于10～30歲，多見(jiàn)于長(zhǎng)骨干骺端，以股骨遠(yuǎn)端及脛骨近端多見(jiàn)，腫瘤惡化程度高，病情進(jìn)展快，其影像學(xué)表現(xiàn)及病理學(xué)檢驗(yàn)與動(dòng)脈瘤樣骨囊腫相似，但其組織學(xué)檢查不僅有動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張腔隙，還有骨肉瘤表現(xiàn)[17]。

動(dòng)脈瘤樣骨囊腫是一種良性的局部侵襲性病變，由骨溶解、擴(kuò)張、穩(wěn)定及愈合4個(gè)階段組成[18]，在疾病發(fā)展過(guò)程中?？梢鹁植抗δ苷系K，本病一但確診，首選手術(shù)治療[19]，但在大多數(shù)病例中，原發(fā)病灶的整體切除不是最好的選擇，而離開(kāi)病灶內(nèi)的手術(shù)局部復(fù)發(fā)率>50%，目前帶或不帶植骨的刮除術(shù)仍是主要的治療方法[1]，但局部復(fù)發(fā)的風(fēng)險(xiǎn)約為20%。臨床有報(bào)道在行刮除術(shù)時(shí)輔助PMMA骨水泥填充、冷凍療法、苯酚、乙醇和氬氣治療可降低復(fù)發(fā)率[1，4，18]。其他治療方法如選擇性血管栓塞、放射治療、降鈣素注射等也可用于治療本病，初次治療后局部復(fù)發(fā)率在12%～59%[18]。其術(shù)后復(fù)發(fā)為本病最大的臨床問(wèn)題，術(shù)后當(dāng)定期隨訪。一旦發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)，應(yīng)積極治療。本例患者系外傷后出現(xiàn)足跟處疼痛，曾誤以為外傷后遺癥，未給予重視，休息及外用藥物后癥狀有減輕，此次運(yùn)動(dòng)后足跟處疼痛難忍，入院后經(jīng)影像學(xué)及病理學(xué)檢查最終確診為左跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫，根據(jù)患者病情行左足跟骨動(dòng)脈瘤樣骨囊腫病灶刮除+取髂骨植骨手術(shù)，術(shù)中刮除病灶后予以碘伏浸泡5 min。治療后患者恢復(fù)良好，目前隨診未見(jiàn)復(fù)發(fā)征象，但仍需進(jìn)一步隨訪觀察。

綜上所述，動(dòng)脈瘤樣骨囊腫是一種溶骨性良性骨腫瘤，好發(fā)于長(zhǎng)骨干骺端，病理學(xué)檢查為其確診的主要依據(jù)，X線、CT及MRI可在其確診前提供更高的診斷依據(jù)，本病一經(jīng)確診，首選帶或不帶植骨的刮除手術(shù)治療，本病術(shù)后易復(fù)發(fā)，應(yīng)定期隨訪。臨床工作中應(yīng)當(dāng)提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)，減少誤診誤治。

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（收稿日期：2019-11-04）