宋樂，陳志波，張衛(wèi)方*

1.北京大學(xué)第三醫(yī)院核醫(yī)學(xué)科，北京 100191；2.濰坊醫(yī)學(xué)院附屬平度市人民醫(yī)院醫(yī)學(xué)影像科，山東 青島 266700；*通信作者 張衛(wèi)方 tsy1997@126.com

脊索瘤是一種罕見的惡性骨腫瘤，源自胚胎時期殘留脊索組織，好發(fā)于中軸骨兩端（骶骨、顱底）[1]。頸椎脊索瘤少見，難以與轉(zhuǎn)移瘤及其他原發(fā)性骨病變相鑒別。大部分脊索瘤惡性程度不高，但具有局部侵襲性，手術(shù)切除后局部復(fù)發(fā)率>50%，并可以發(fā)生轉(zhuǎn)移[2-3]。氟脫氧葡萄糖（18F-FDG）PET/CT對于轉(zhuǎn)移瘤的診斷有重要價值，亦有助于診斷部分骨腫瘤或瘤樣病變[4]；但該方法用于脊索瘤診治的研究鮮有報道，且病變大多位于顱底或骶骨，F(xiàn)DG代謝情況不一[5-9]。關(guān)于頸椎脊索瘤的FDG PET/CT表現(xiàn)既往鮮有報道。本研究擬總結(jié)頸椎原發(fā)性脊索瘤的形態(tài)學(xué)及FDG代謝特點，為提高本病的認知及診斷提供參考。

1 資料與方法

1.1 研究對象 回顧性分析2012年5月－2019年12月北京大學(xué)第三醫(yī)院行18F-FDG PET/CT檢查的脊索瘤患者的影像學(xué)及臨床資料。納入標準：①病變位于頸椎；②CT引導(dǎo)下穿刺活檢或手術(shù)病理診斷為脊索瘤；③PET/CT檢查前患者未接受針對脊索瘤的任何治療。記錄納入患者的性別、年齡、癥狀、脊索瘤病理類型、治療及隨訪情況等。本研究共納入脊索瘤11例，其中男4例、女7例，年齡29～66歲，平均（52.6±3.8）歲。11例病理均為經(jīng)典型脊索瘤。

1.2 儀器與方法 患者空腹6 h以上，檢查前空腹血糖低于11.1 mmol/L。按照3.7～5.5 MBq/kg靜脈注射18F-FDG（北京原子高科股份有限公司，放化純度>95%）。約注射后60 min，采用Siemens Biograph 64 PET/CT掃描儀，掃描范圍由顱底至L1（頸胸段）或股骨近段（軀干）。掃描參數(shù)：管電壓120 kV，管電流100 mAs，螺距0.9。PET采集3～6床位，每個床位采集2 min，True X方法重建，迭代3次，子集21，高斯濾波，半峰寬5.0，放大倍數(shù)1.4。

1.3 圖像分析 由2名主治及以上職稱的核醫(yī)學(xué)醫(yī)師共同閱片。應(yīng)用北京麥迪克斯影像工作站進行PET/CT圖像分析及數(shù)據(jù)測量。觀察病變的CT特點，包括部位、骨質(zhì)破壞、骨質(zhì)硬化、密度（是否均勻，有無鈣化或骨樣密度影）、椎管或椎旁侵犯。測量病變最大標準化攝取值（SUVmax）及最大徑線?？偨Y(jié)病變FDG代謝特點，包括攝取是否均勻、內(nèi)部有無放射性減低或缺損區(qū)。分別與鄰近脊椎、椎旁軟組織及頸髓對比，觀察椎骨內(nèi)、椎旁、椎管內(nèi)病變代謝情況。對比PET（PET/CT融合）與CT圖像，分析病變FDG攝取與CT征象的關(guān)系。記錄PET/CT其他部位病變情況。

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法 應(yīng)用SPSS 18.0軟件進行分析?；颊吣挲g、病變大小及SUVmax等符合正態(tài)分布的計量資料以±s表示。病灶大小與SUVmax的相關(guān)性采用Pearson相關(guān)分析。P<0.05表示有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 CT表現(xiàn) 11例患者中：PET/CT頸胸段顯像5例，軀干顯像6例。11例脊索瘤均為單發(fā)，未見轉(zhuǎn)移或其他惡性腫瘤征象。PET/CT表現(xiàn)見表1。病變位于C2椎體6例，C1前弓1例，C1～2、C2～4、C2～5、C3～4椎體各1例；伴鄰近結(jié)構(gòu)受累，其中斜坡3例、枕骨髁2例，椎旁及椎管各7例。CT呈溶骨性破壞11例，骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷或部分缺損11例，邊緣部分骨質(zhì)硬化8例，骨質(zhì)破壞內(nèi)部可見骨樣密度影4例。與鄰近肌肉對比，7例椎旁軟組織腫塊呈不均勻等、低混雜密度5例（圖1），均勻性等密度1例（圖2），均勻性低密度1例。

表1 11例頸椎原發(fā)性脊索瘤的PET/CT表現(xiàn)

2.2 PET表現(xiàn) 病變SUVmax 3.08～6.67，平均5.16±0.32；長徑2.37～6.27 cm，平均（3.63±0.32）cm。兩者無顯著相關(guān)性（r=-0.151，P>0.05）。PET顯示：11例病變FDG代謝均高于鄰近椎體及肌肉，其中代謝均勻1例，呈均勻性等密度（圖2）；代謝不均勻10例（圖1、3、4），高代謝灶局限于骨破壞內(nèi)4例（圖3），位于骨破壞區(qū)及椎旁腫塊6例，其中密度不均勻5例（圖1），均勻1例（圖4）。7例椎管內(nèi)病灶，與頸髓對比，F(xiàn)DG代謝增高6例（圖1），代謝接近1例（圖4）。

圖1 男，62歲，C3～4脊索瘤。A.CT示C3溶骨性破壞，伴椎前、椎管內(nèi)巨大軟組織腫塊（箭），呈等、低混雜密度（對比鄰近肌肉）；B、C.PET及PET/CT融合圖像示病變代謝不均勻增高（箭），SUVmax 5.73，椎管內(nèi)病變代謝高于受壓后移的頸髓（箭）

圖2 男，61歲，C2脊索瘤。A.CT示C2溶骨性破壞，伴左前方軟組織腫塊（箭），密度均勻，接近椎旁肌肉；B、C.PET及PET/CT融合圖像示病變代謝均勻性增高，SUVmax 4.11（箭）；D、E.放療14個月后PET及PET/CT融合圖像示病變縮小，代謝減低，SUVmax 2.18（箭）

圖3 女，59歲，C2脊索瘤。A.CT示C2椎體溶骨性破壞（箭），內(nèi)見殘留骨樣密度影；B、C.PET及PET/CT融合圖像示病變代謝欠均勻，SUVmax 5.78，后部代謝較低（箭）

圖4 女，47歲，C2～5脊索瘤。A.CT示C3溶骨性破壞，伴椎旁軟組織腫塊（白箭），密度均勻，低于椎旁肌肉，并累及椎管（黑箭）；B、C.PET及PET/CT融合圖像示病變代謝欠均勻，高代謝區(qū)位于椎旁軟腫塊內(nèi)，SUVmax 3.08（箭），椎管內(nèi)病變代謝接近頸髓，SUVmax 1.76（箭）

2.3 放療后PET/CT表現(xiàn) 本組1例患者放射治療14個月后復(fù)查PET/CT，病變縮小，長徑由3.37 cm降至2.14 cm；FDG代謝明顯減低，SUVmax從4.11降至2.18（圖2）。

3 討論

脊索瘤是一種出現(xiàn)脊索分化的惡性骨腫瘤，病理上可分為經(jīng)典型、軟骨型、去分化型和肉瘤樣[3]。本組病例均為經(jīng)典型脊索瘤。本病最常見于骶骨（50%），其次是顱底（30%）[3]?？蓜蛹怪顾髁錾僖?，其中76%位于頸椎[10]。本組患者頸椎脊索瘤多位于C2椎體，并易累及鄰近脊椎或顱底骨質(zhì)。脊索瘤好發(fā)年齡為40～60歲[10]。本研究患者平均年齡（52.6±3.8）歲。PET/CT有助于部分骨腫瘤或瘤樣病變的診斷[4]；但關(guān)于脊索瘤的報道較少。

本組脊索瘤FDG代謝高于鄰近脊椎及肌肉，平均SUVmax 5.16，與既往部分報道基本一致。Evangelisti等[11]報道14例骶骨脊索瘤治療前平均SUVmax 5.1，碳離子治療后為3.4。Miyazawa等[9]報道1例胸椎脊索瘤初診SUVmax 2.45，7個月后局部復(fù)發(fā)灶SUVmax 4.37。Mammar等[5]報道7例顱底術(shù)后殘留脊索瘤SUVmax 2.1～3.5，推斷代謝偏低可能與殘留病變體積較小有關(guān)。然而，本研究發(fā)現(xiàn)頸椎原發(fā)性脊索瘤SUVmax與病灶大小無相關(guān)性，推測脊索瘤FDG代謝以中度增高為主，可能原因為：腫瘤細胞呈高度空泡樣，細胞核有絲分裂較少，并與腫瘤細胞排列松散，間雜較多的黏液基質(zhì)，常見壞死。頸椎脊索瘤往往難以整體切除，多以刮除為主，因此難以將病變的FDG代謝情況與組織病理結(jié)果進行精準對比分析。

本組患者多數(shù)（10/11）頸椎原發(fā)性脊索瘤FDG代謝不均勻。通過對比分析病變的FDG代謝與CT征象，發(fā)現(xiàn)高代謝灶可位于骨質(zhì)破壞區(qū)或（和）椎旁腫塊，盡管代謝不活躍區(qū)域可能含有較多的黏液基質(zhì)或壞死組織，但不同代謝灶的密度差異并不顯著。本組僅1例脊索瘤FDG代謝均勻，CT亦呈均勻性等密度。CT能夠顯示骨質(zhì)破壞程度，評估脊柱穩(wěn)定性，有助于制訂手術(shù)方案；但組織分辨率較低[3]。盡管如此，由于大部分（6/7）椎管內(nèi)病灶FDG代謝高于頸髓，PET/CT仍然能夠顯示脊索瘤椎管內(nèi)侵犯。MRI可反映病變內(nèi)部不同成分，清晰顯示病變與周圍結(jié)構(gòu)的關(guān)系[3]。因此，PET/MRI理論上能夠為頸椎脊索瘤的評估提供更多有價值的信息。

頸椎脊索瘤多為溶骨性破壞，可伴有鄰近椎體或斜坡的累及、椎旁及椎管內(nèi)侵犯，需要與轉(zhuǎn)移瘤、骨巨細胞瘤、朗格漢斯細胞組織細胞增生癥、結(jié)核、淋巴瘤等疾病鑒別。骨轉(zhuǎn)移瘤常為多發(fā)，有明確的惡性腫瘤病史，或PET/CT發(fā)現(xiàn)原發(fā)惡性腫瘤。其他病變類型FDG代謝高于脊索瘤。骨巨細胞瘤、朗格漢斯細胞組織細胞增生癥的平均SUVmax分別為10.15[12]和9.07[13]，均較少累及鄰近脊椎，且發(fā)病年齡低于脊索瘤。結(jié)核、淋巴瘤SUVmax分別為4.1～15.0和4.1～32.9[14]；且脊柱結(jié)核多累及鄰近椎體，伴椎旁冷膿腫；淋巴瘤大部分密度及代謝均勻，骨質(zhì)破壞相對輕微。

脊索瘤可發(fā)生多器官轉(zhuǎn)移，包括骨、淋巴結(jié)、腦、肺、胸腹膜、皮膚及皮下組織等，以肺和淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移最常見[8,15]。既往研究報道顱頂骨及盆腔軟組織轉(zhuǎn)移病灶FDG代謝均增高[15-16]。本組頸椎脊索瘤初診PET/CT均未見轉(zhuǎn)移征象，但1例患者隨訪過程中MRI發(fā)現(xiàn)骨轉(zhuǎn)移。Evangelisti等[11]報道大部分（13/14）骶骨脊索瘤碳離子治療后FDG代謝減低。亦有研究發(fā)現(xiàn)39%的患者全身治療3個月后PET提示好轉(zhuǎn)[3]。本組1例患者放療后病變大小及FDG代謝均顯著減低。此外，Derlin等[16]發(fā)現(xiàn)脊索瘤轉(zhuǎn)移灶生長抑素受體顯像陽性，提示核素靶向藥物或可用于治療轉(zhuǎn)移性脊索瘤。

本研究的局限性為：本研究為回顧性分析，樣本量較小，存在選擇偏移等。

總之，頸椎原發(fā)性脊索瘤FDG代謝不均勻增高，呈溶骨性破壞，多位于C2椎體，常伴鄰近骨質(zhì)、椎旁及椎管內(nèi)侵犯。PET/CT顯像中符合以上征象的病變，支持脊索瘤的診斷。