金映彤 陳蘇琴 包韻歆 周美珍
孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD),又稱“自閉癥譜系障礙”或“孤獨癥”“自閉癥”,美國精神疾病診斷標準第五版(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,DSM-V)將其定義為一種由強遺傳因素與其他病因混合引起,以社會交往障礙、語言溝通障礙及重復刻板行為和興趣狹窄為主要癥狀的廣泛性發(fā)展障礙疾病[1]。據(jù)世界衛(wèi)生組織統(tǒng)計,全球范圍內(nèi)孤獨癥兒童患病率為1/150[2]。近年來國內(nèi)外患病率呈逐漸上升趨勢,2011 年英國ASD患病率為 1/64[3],韓國學齡兒童患病率為2.6%[4]。2015年,我國估計0~14歲孤獨癥兒童約有200萬[5]。隨著全球?qū)SD的關注度越來越高,科學有效的評估工具研制及應用尤為重要。研究表明[6],孤獨癥評估工具有利于護理人員早期發(fā)現(xiàn)兒童孤獨癥,為早期診斷和治療提供可能。本文通過對文獻的整理與分析,回顧國內(nèi)外兒童孤獨癥的評估工具,旨在為ASD的臨床篩查和相關研究提供可借鑒的依據(jù)。
西方國家對ASD有較早的關注和研究,在評估工具的研制和應用方面也相對成熟。由于研究方向的側(cè)重點不同,測量工具的形式和特點較為多樣化。目前,結(jié)構完整且使用廣泛的ASD評估工具主要包括以下幾項。
1978年由美國Krug[7]等提出,該量表以問卷形式涉及感覺能力、交往能力、軀體運動、語言、生活自理5個維度,共57個條目,采用4點評分法進行評估。通過各項累計得出總分,篩查分界線為53分,診斷分為67分及以上。該篩查方法通過五項易獲取資料對兒童進行評估,評估過程安全、快捷、方便、經(jīng)濟,評估結(jié)果的特異性和敏感性較高,各分量表信度介于0.57~0.81,總量表的內(nèi)部一致性信度為0.86[8]。目前,ABC量表為孤獨癥較早的篩查工具之一,主要適用于18個月以上的兒童。通過父母及監(jiān)護人填寫量表可較早發(fā)現(xiàn)患兒社交行為、語言、自理能力等異常,從而及時診治,以提高患兒的預后和生活質(zhì)量[9],該量表在國內(nèi)外使用較為普遍,而中國在1989年[10]引進,主要在基層醫(yī)院與兒童保健機構應用較多。
由美國Clancy[11]等學者于1969年編制,適用于2~4歲兒童,為全球孤獨癥早期篩查診斷工具之一。該量表包括14項條目,由家長填寫,條目行為存在記1分,不存在則記0分, 7分為診斷分界線。CABS量表與ABC量表同時關注到了孤獨癥患兒的核心癥狀——社會交往障礙。因此,兩個量表側(cè)重于自閉癥患兒的行為、社交等方面。在信效度方面,CABS量表的特異性為0.91,敏感度為0.82,內(nèi)部一致性為0.87[12]。ABC量表與CABS量表均具有使用方便,耗時短,不受場地限制的優(yōu)點。2017年我國朱莎等[13]學者將兩者進行比較,發(fā)現(xiàn)ABC量表診斷孤獨癥個體的價值稍高于CABS量表,但CABS量表條目少,耗時更短,因此當篩查對象多時,可用于快速評估。在1983年,我國臺灣學者謝清芬等[14]對其進行修訂,采用3點評分法,將每一項的評分從“是(1分)”“否(0分)”改為從不(0分)、偶爾(1分)、經(jīng)常(2分)進行評估,以14分作為診斷分。目前,國內(nèi)使用的CABS量表大多為修訂版量表。
由Saemundsen等[15]于二十世紀八十年代編制,是歐美國家認定為診斷孤獨癥的金標準之一。該問卷通過有專業(yè)執(zhí)照的人員對兒童撫養(yǎng)人進行半結(jié)構式的回顧式詢問,對兒童的社會交往、語言溝通、刻板行為及興趣三個維度進行評估。多項研究表明該問卷的信效度較好,與其他評估工具的評估結(jié)果相符[16]。目前,ADI-R在國外使用廣泛,尤其在科研領域應用較多,國內(nèi)學者也將ADI-R進行引進和漢化[17]。 2002年國內(nèi)學者郭延慶等[18]通過50個孤獨癥患兒對ADI-R量表進行研究,發(fā)現(xiàn)漢化版問卷也具有較好的信效度,但由于國情和文化的不同,對于ADI-R中的刻板興趣以及奇怪行為等項目會存在理解差異,有待進一步文化調(diào)適以修正。另外,ADI-R的評估操作要求專業(yè)人員進行,需具備較高的專業(yè)知識和從業(yè)技能,因此,其在國內(nèi)的應用范圍受到一定的限制。
該量表以300多道題目組成,涵蓋范圍廣,涉及了患兒的家族史、不同年齡階段的奇特行為、發(fā)展技能、刻板重復活動、情緒等問題[19-20]。DISCO和ADI-R的資料收集方式相同,均通過專業(yè)人員以訪談的形式對家長或患兒照顧者進行詢問,耗時較長,通常需要2~4個小時。DISCO將收集的資料以立體的形式展現(xiàn),為臨床后期治療打下基礎。該量表經(jīng)多次修改,翻譯成多國語言應用于國外多地區(qū)的調(diào)查研究,結(jié)果均表明其具有較好的信效度[21-22],但目前我國尚未有使用DISCO的文獻報道。
由湯宜朗等[23]發(fā)表,該量表由專業(yè)人員測定,內(nèi)容分成四個模塊。四個模塊以年齡及其相應語言發(fā)展水平進行分塊,模塊1主要針對未掌握短語的水平,但有語言能力的孩子。模塊2則是適于已有短語能力但話語卻不流暢的兒童,模塊3是與4歲孩子語言水平相等,模塊4在模塊3的基礎上還要進行一定的游戲活動。該量表的評分者信度為0.82~0.93,內(nèi)部各量表一致性系數(shù)為0.54~0.84[24]。觀察者選擇適合的模塊后通過模塊內(nèi)的活動與材料在30~45 min內(nèi)給予可能患有孤獨癥的兒童進行評定。觀察的主要內(nèi)容為兒童的語言交流方式和社交方式。該量表修訂版可適用于16個月齡及以上的兒童[25]。ADOS與ADI-R均被認為是孤獨癥診斷的金標準,因此廣泛應用于流行病學與科研工作中。
根據(jù)莊曉偉等[26]的研究,主要用于ASD的篩查。該量表包含15個條目,采用4點評分法,總分從15~60分,診斷分界線為30分,且分數(shù)越高表示孤獨癥越嚴重。量表中的15個條目范圍廣泛,包括人際關系、情感反映、模仿、軀體能力、與非生命物體的關系、環(huán)境適應力、視覺、聽覺、近處感覺、焦慮反應、語言交流、非語言交流、活動度、智力水平、總印象。2012年鐘霞[27]等學者通過對88例兒童進行ABC量表與CARS量表對比研究,結(jié)果顯示CARS量表與DSM-IV孤獨癥診斷標準一致性均較高,比ABC量表的特異性與敏感性更具有優(yōu)勢,但使用存在場所、工具以及人員的限制。目前,CARS量表也為我國常用的孤獨癥診斷評估工具。
由龔俊等[28]于2019年的研究,適用于4~18歲兒童。該量表涉及社會興趣、社會認知、社會交往、社會動機、日常習性5個因子[29]共65個條目,主要由父母或撫養(yǎng)人進行填寫,按其量表中的負荷大小分別給評分3、2、1、0分,各項評分相加即可得出總分,分數(shù)越高,情況越嚴重。2018年Chunpei Li等通過275名兒童對SRS的信效度進行分析,結(jié)果顯示SRS量表的靈敏度59.8%,特異性77.5%,陽性預測值88.4%。該量表在國內(nèi)最早由陳秋如[30]于 2009年進行修訂并應用,總量表的內(nèi)部一致性為0.954,各維度量表為0.495~0.904。
由美國學者Schopler等1979年編制, 于1990年進行修訂形成PEP-R[31]。PEP-R與量表相比,新增了29項內(nèi)容,更加側(cè)重于兒童的認知與語言方面的測評。PEP-R量表被日本、德國、英國等多個國家翻譯使用,我國也對其也進行漢化與應用。1997年Steerneman等[32]將PEP量表進行第三次修訂,最終形成了PEP-3量表。PEP-3重點關注于兒童的發(fā)育和行為與照顧者的反應。該量表分成臨床和照顧者兩個視角來剖析,臨床測驗由7個維度組成,分別為認知、語言理解、語言表達、粗大運動、精細運動、模仿。與此同時照顧者會根據(jù)患兒的情況填寫問卷,并進行現(xiàn)場演示,通過兩方面的評判使結(jié)果更為科學準確。在信效度方面 ,研究顯示 PEP -3 的內(nèi)部一致性信度 、重測信度以及評分者信度均較高[33]。
由英國學者 Bukin等[34]于 1992 年研制,適用于18 月齡以上兒童的篩查工具。該量表由兩個部分組成,共14個項目,第一個部分通過詢問撫養(yǎng)人,完成9個是非題,從而初步了解患兒;第二部分為直接觀察兒童的假裝游戲、注意力、動作發(fā)展、原要求指向等5個項目。該量表存在耗時短,易操作的優(yōu)點,但研究顯示CHAT量表具有較高的特異性(0.98),而靈敏度較低(0.38)[35]。因此,2001年Robins等[36]對CHAT量表進行修訂,成為M-CHAT量表。該量表在原版的基礎上,將家長問卷改成17個普通條目和6個核心條目,最終改變了陽性指標的標準[37]。M-CHAT量表經(jīng)研究,其特異度和靈敏度分別為0.99 和0.87[38]。該量表還已在國內(nèi)進行修訂使用,是嬰幼兒早期孤獨癥篩查的有效工具。
目前,我國對孤獨癥的關注度越來越高,但國內(nèi)針對與孤獨癥兒童的文獻更多地是有關于教育與康復等方面。在孤獨癥兒童評估量表方面,國內(nèi)尚未有統(tǒng)一權威的自創(chuàng)量表,研究多使用國外引用漢化的量表,國內(nèi)學者也有努力嘗試進行編制,但應用范圍相對有限。根據(jù)現(xiàn)有情況,國內(nèi)ASD的常用量表如下。
孤獨癥行為量表(Autism behaviour checklist,ABC)為1978年美國Krug等編制,由我國楊曉玲[39]等于1993年漢化,漢化版ABC量表與原量表相比,項目內(nèi)容一致,但篩查分數(shù)線從53分調(diào)整至31分。經(jīng)研究顯示:當篩查分數(shù)線為31分時,量表信效度最高。目前中文版ABC量表應用于我國多地區(qū)[40-41],證明其篩查、輔助診斷功能良好,該量表成為我國早期篩查ASD工具之一。
兒童期孤獨癥評定量表(Child autism rating scale ,CARS)由美國學者Scholer等在1988年發(fā)表,我國學者李建華等[42]于2003年引進,并對75例兒童進行信效度試測,研究顯示:中文版CARS量表在陽性分界線為30分時,其信效度、靈敏性、特異性均良好,使用價值最高。2004年我國盧建平[43]對中文版CARS量表項目內(nèi)容進行評定,確定其15項條目均有鑒別意義。因此,該量表符合我國國情,可作為醫(yī)院及專業(yè)機構篩查的主要工具之一。
龔俊等[44]對M-CHAT量表進行本土化修訂,分為家長問卷和觀察兩個部分,內(nèi)容及評估方法同M-CHAT量表。2012年我國學者任爽等[45]經(jīng)研究發(fā)現(xiàn)該量表適用于18~36月齡的兒童,且特異性和靈敏度較高,這與國內(nèi)其他的研究成果相符[46]。目前,該量表在國內(nèi)被作為社區(qū)篩查孤獨癥患兒的重要工具[47]。
克氏孤獨癥行為量表(Clancy autism behavior scale,CABS)由美國Clancy等學者于1969年編制,中文版CABS量表的變化之處在于將2級評分改為3級評分,診斷分改為14分。2002年柯曉燕[49]等學者進行信效度評測,發(fā)現(xiàn)該量表具有較好的信效度,與其他地區(qū)的研究成果相符[49-50]。目前,我國將該量表主要應用于流行病學調(diào)查。
PEP量表由美國學者Schopler等研制,2000年由我國學者孫敦科[51]對其翻譯漢化。該量表分為兩大部分,分別為功能發(fā)展領域與病理行為領域,功能發(fā)展方面涉及模仿、動作、認知、知覺、手眼協(xié)調(diào)、口語這6個維度,共計95個問題,而病理行為方面共44個項目,主要在特定情境下通過與兒童游戲、活動,從而得出患兒全方位的發(fā)展水平障礙情況。國內(nèi)研究運用C-PEP和PEP-3繁體版量表較多。2016年我國王獻娜[52]學者對兩者進行了比較,表明兩個量表在認知方面差異不大,但其他維度均有所差異,各有優(yōu)勢,因此研究學者提議將兩者合并修訂,成為符合我國國情的孤獨癥評估工具。C-PEP 量表目前已在國內(nèi)多個精神科醫(yī)院和特殊教育訓練機構中使用[53]。
由我國學者陳文雄[54]于2004年編制,量表共17個項目,采用5點評分法,量表包含社會交往能力、語言與溝通、興趣與行為3個因子。量表內(nèi)各因子重測信度分別為0.954、0.984、0.840,各因子內(nèi)部一致性系數(shù)良好(分半信度0.969,同質(zhì)性信度0.444~0.855),其特異度為0.911,靈敏度為1。但量表原作者提出該量表中個別項目的信效度差,仍需進行進一步修改。
兒童孤獨癥譜系障礙的研究經(jīng)過了七十多年的發(fā)展,目前尚未有診斷性意義的輔助檢查,各國對ASD的篩查和評估仍然是以量表和問卷測量為主??v觀上述提及的評估工具,多以三種測量方式進行評估,第一種為父母或撫養(yǎng)人進行填寫問卷,例如ABC、CABS、SRS量表。第二種以專業(yè)人員測評為主,例如ADI-R、DISCO、ADOS、CARS量表。而PEP、CHAT量表則是兩者的結(jié)合。從適用年齡來看大部分量表適合評估2歲以上的兒童,而ADOS和CHAT均可用于16個月齡以上的兒童。從量表維度結(jié)構來看,大多是根據(jù)自閉癥患兒的典型表現(xiàn)和核心癥狀來劃分,但每個量表均有不同的側(cè)重點。ABC、CABS量表側(cè)重關注行為、社交方面;CARS、DISCO量表還額外關注患兒的情緒;CARS量表則側(cè)重于智力方面的觀測。因此,在臨床工作和研究實踐中,應根據(jù)具體情況選擇合適評估工具。相較國外ASD的研究水平,我國在此領域的發(fā)展尚有待進一步深入探究。今后研究中,一方面要重視適合本土國情和文化的自創(chuàng)量表的研制和開發(fā),同時在引進修訂國外量表時也需注重文化調(diào)適和信效度的驗證。另一方面,也需關注評估工具功能變化,由以往以篩查或診斷為主,開始逐漸關注其校和社會適應或成長經(jīng)歷,以明確ASD對個人發(fā)展的影響。