張雅如 陶洪梅 陽光 王藝 沙琳 邵智

（1.重慶市第九人民醫(yī)院重慶市兒童孤獨(dú)癥康復(fù)治療中心，重慶 400700；2.西南大學(xué)附屬醫(yī)院重慶市精神心理疾病臨床醫(yī)學(xué)研究中心，重慶 400700）

孤獨(dú)癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是一類兒童廣泛發(fā)育障礙性疾病，以社會(huì)互動(dòng)性交往障礙、語言溝通障礙及局限、刻板的興趣和行為模式為主要特征［1］。美國疾病控制與預(yù)防中心發(fā)布的ASD發(fā)病率為1.85%［2］，我國發(fā)病率約為1%［3］。由于對(duì)ASD 的病因研究尚未取得突破性進(jìn)展，現(xiàn)國內(nèi)外普遍主張采用綜合性治療的模式［4］，此模式需要醫(yī)生、康復(fù)人員及家長等通力合作，經(jīng)過長期、適當(dāng)?shù)男袨楹徒逃深A(yù)才能取得較好的效果。已有研究表明，對(duì)家長進(jìn)行培訓(xùn)可改善ASD兒童的核心癥狀［5-7］。但由于ASD兒童個(gè)體差異極大，對(duì)其康復(fù)更應(yīng)遵循個(gè)別化、差異化的原則，僅通過模塊化的理論培訓(xùn)難以讓家長根據(jù)孩子自身特點(diǎn)進(jìn)行針對(duì)性的、持續(xù)性的干預(yù)訓(xùn)練，所以亟需在專業(yè)人員指導(dǎo)下根據(jù)ASD兒童具體情況實(shí)施家庭康復(fù)，有的放矢地提升ASD兒童能力的發(fā)展。本研究對(duì)重慶市第九人民醫(yī)院新診斷的60 例ASD 兒童進(jìn)行隨機(jī)分組干預(yù)，探究專業(yè)人員指導(dǎo)下，由家長執(zhí)行的ASD兒童家庭康復(fù)干預(yù)效果。

1 資料與方法

1.1 研究對(duì)象

前瞻性選取2019年12月至2020年8月間在重慶市第九人民醫(yī)院兒童心理門診首診的ASD兒童60名，其中，男性53例（88%），女性7例（12%）。首診年齡范圍24～60月齡，發(fā)展年齡范圍6～33月齡。

診斷標(biāo)準(zhǔn)：診斷符合《精神障礙診斷與統(tǒng)計(jì)手冊》第5 版（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-5，DSM-5） 中 ASD 診斷標(biāo)準(zhǔn)［1］，且由具有孤獨(dú)癥診斷觀察量表（Autism Diagnostic Observation Schedule，ADOS）評(píng)估資質(zhì)的醫(yī)師評(píng)估，結(jié)果為陽性。

入組標(biāo)準(zhǔn)：（1）兒童首診時(shí)生理年齡2～5 歲。（2）主要帶養(yǎng)人至少持續(xù)半年與重慶市第九人民醫(yī)院兒童心理門診保持聯(lián)系。（3）兒童父母同意參與此研究，自愿簽署知情同意書。

排除標(biāo)準(zhǔn)：（1）兒童患有聽力或視力障礙；（2）兒童合并腦性癱瘓、癲癇等影響干預(yù)效果的疾病；（3）主要帶養(yǎng)人有聽力、智力等問題。

剔除標(biāo)準(zhǔn)：（1）納入后使用其他治療方法或中途更換治療方案。（2）主要帶養(yǎng)人不能與專業(yè)人員保持至少1周1次的線上聯(lián)系。本研究經(jīng)我院倫理委員會(huì)批準(zhǔn)（2021倫審科007號(hào)）。

入組病例根據(jù)兒童入組時(shí)間排序、編號(hào)，采用隨機(jī)數(shù)字表法分為觀察組和常規(guī)組，每組各30例。兩組性別、年齡、心理教育評(píng)估第3 版（Pycho-Educational Profile Third Edition，PEP-3）測得溝通發(fā)展年齡、兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表（Childhood Autism Rating Scale，CARS）得分差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。兩組兒童家長在性別、年齡、居住地、文化水平等方面差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。見表1。

表1 兩組兒童及家長一般資料比較

1.2 干預(yù)方法

常規(guī)組兒童僅對(duì)家長進(jìn)行線上理論培訓(xùn)。觀察組兒童除線上理論培訓(xùn)外，還進(jìn)行專業(yè)人員指導(dǎo)下由家長執(zhí)行的家庭康復(fù)。

1.2.1 專業(yè)人員團(tuán)隊(duì) 專業(yè)人員團(tuán)隊(duì)由1名主任醫(yī)生、1名特殊教育專家、1名心理教育專家、6名康復(fù)治療師組成。

1.2.2 專業(yè)人員團(tuán)隊(duì)指導(dǎo)實(shí)施過程 指導(dǎo)過程包括線上家長培訓(xùn)、個(gè)案家庭康復(fù)計(jì)劃及方案制定、家庭康復(fù)督導(dǎo)、交流會(huì)診4 個(gè)部分。為期6個(gè)月。

線上家長培訓(xùn)：連續(xù)10 d，每天4 h。內(nèi)容包含ASD 基本情況介紹、應(yīng)用行為分析原理（Applied Behavior Analysis，ABA）［8］、回合式教學(xué)法（Discrete Trials Teaching， DTT）［9］、 關(guān) 鍵 性 技 能 訓(xùn) 練 法（Pivotal Response Training，PRT）［10］、問題行為管理、融合教育策略、家庭游戲活動(dòng)及設(shè)計(jì)6 個(gè)板塊。培訓(xùn)以理論講解、播放教學(xué)視頻、治療師現(xiàn)場演示等方式進(jìn)行。

家庭康復(fù)計(jì)劃及方案制定：主任醫(yī)師、特殊教育專家、心理教育專家，根據(jù)每個(gè)孩子的情況進(jìn)行家庭康復(fù)計(jì)劃及方案制定。方案制定每月進(jìn)行1次。先形成1個(gè)月康復(fù)計(jì)劃初稿，再和家長通過線上討論進(jìn)行修訂，最終形成家長和指導(dǎo)團(tuán)隊(duì)一致認(rèn)可的1 個(gè)月家庭康復(fù)計(jì)劃。計(jì)劃包含運(yùn)動(dòng)、語言、社交、情緒行為、認(rèn)知5個(gè)能區(qū)；康復(fù)治療師團(tuán)隊(duì)再根據(jù)計(jì)劃制定具體的家庭康復(fù)方案（表2）。家庭康復(fù)計(jì)劃及方案根據(jù)兒童的完成情況進(jìn)行動(dòng)態(tài)調(diào)整，采用書面及線上溝通方式進(jìn)行（所有線上溝通均采用釘釘軟件進(jìn)行）。

表2 兒童家庭康復(fù)計(jì)劃與家庭康復(fù)方案示例

家庭康復(fù)的實(shí)施與督導(dǎo)：康復(fù)治療師根據(jù)方案，指導(dǎo)家長在家執(zhí)行操作。專業(yè)人員團(tuán)隊(duì)在時(shí)長、完成情況、質(zhì)量3方面對(duì)家長進(jìn)行督導(dǎo)。要求家長每天在家練習(xí)的總和不少于1 h，并填寫家長反饋表，總結(jié)任務(wù)完成情況及實(shí)施過程中的困難。通過線上溝通，督導(dǎo)家長拍攝家庭康復(fù)效果視頻，視頻內(nèi)容為每周任務(wù)完成情況。每個(gè)視頻時(shí)長不限，根據(jù)任務(wù)數(shù)量，每周拍攝3～5個(gè)視頻，將視頻反饋給專業(yè)人員。再由專業(yè)人員對(duì)家長反饋的視頻進(jìn)行點(diǎn)評(píng)、解答家長的疑難問題。點(diǎn)評(píng)內(nèi)容根據(jù)家長事先提供的文字和視頻材料，由專業(yè)人員團(tuán)隊(duì)討論總結(jié)而成，由1名康復(fù)治療師代表指導(dǎo)團(tuán)隊(duì)對(duì)家長進(jìn)行線上疑難解答，并對(duì)家長的實(shí)際操作進(jìn)行指導(dǎo)修正。點(diǎn)評(píng)每周1次，每次指導(dǎo)不少于0.5 h。

答疑與會(huì)診：每月治療結(jié)束時(shí)進(jìn)行康復(fù)小結(jié)會(huì)議，對(duì)家長提出的問題進(jìn)行在線答疑；總結(jié)計(jì)劃完成情況。如果當(dāng)月計(jì)劃完成，則進(jìn)行下一個(gè)月的計(jì)劃制定；如果計(jì)劃未完成，則修改康復(fù)方案，重新指導(dǎo)家長進(jìn)行操作。

觀察組家長必須做到：（1）全程參與集中家長培訓(xùn)，課時(shí)達(dá)到80%。（2）完成家庭康復(fù)方案的內(nèi)容，定期書寫家庭康復(fù)反饋，完成量達(dá)到70%。（3）提供家庭康復(fù)視頻資料，完成量達(dá)到80%。未滿足以上3條標(biāo)準(zhǔn)的家長不作為觀察組進(jìn)入統(tǒng)計(jì)。

1.2.3 常規(guī)組處理 常規(guī)組家長僅參與線上培訓(xùn)，培訓(xùn)的時(shí)間、內(nèi)容、形式、要求與觀察組相同。每月進(jìn)行1次電話隨訪。如果家長反饋使用其他治療方法或中途更換了治療方案，按照剔除標(biāo)準(zhǔn)對(duì)案例進(jìn)行剔除。

1.3 評(píng)估工具

采用PEP-3、CARS 量表進(jìn)行評(píng)估。評(píng)估由來自三級(jí)甲等醫(yī)院的2名專業(yè)測評(píng)人員進(jìn)行。測評(píng)人員不知道兒童具體分組。

1.3.1 PEP-3 PEP-3 量表是專門為ASD 及相關(guān)發(fā)育障礙兒童個(gè)別化評(píng)估所設(shè)計(jì)，涉及157 個(gè)項(xiàng)目，反映兒童整體發(fā)展的年齡水平，由評(píng)估員觀察和照顧者報(bào)告2個(gè)部分組成。評(píng)估員觀察包括語言表達(dá)、認(rèn)知、語言理解、模仿、情感表達(dá)、社交互動(dòng)、行為特征-語言、行為特征-非語言等10個(gè)維度；照顧者報(bào)告包含個(gè)人自理、問題行為、適應(yīng)行為3個(gè)維度［11］。

1.3.2 CARS CARS 量表在臨床上用于ASD 的篩查診斷及對(duì)臨床癥狀嚴(yán)重程度進(jìn)行評(píng)價(jià)，分?jǐn)?shù)越高越嚴(yán)重。包含人際關(guān)系、軀體運(yùn)用、焦慮反應(yīng)、活動(dòng)水平等15 個(gè)方面，由專業(yè)人員現(xiàn)場評(píng)定［11］。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

用SPSS 17.0 統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)處理。正態(tài)分布計(jì)量資料以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差（）表示，組內(nèi)比較采用配對(duì)t檢驗(yàn)，組間比較采用兩樣本t檢驗(yàn)。非正態(tài)分布計(jì)量資料以中位數(shù)（四分位數(shù)間距）［M（P25，P75）］表示，組內(nèi)比較采用Wilcoxon 符號(hào)秩和檢驗(yàn)，組間比較采用Mann-WhitneyU秩和檢驗(yàn)。計(jì)數(shù)資料用例數(shù)和百分率（%）表示，組間比較采用χ2檢驗(yàn)。P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 干預(yù)前后兩組兒童PEP-3量表得分比較

由于在參與研究前與家長充分溝通，并只納入確定能全程參與研究的家庭，所以中途未有兒童脫落，也未有兒童參與其他形式的治療。兩組均完成病例觀察。

干預(yù)前兩組PEP-3量表得分差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。干預(yù)后，觀察組兒童PEP-3量表10個(gè)維度得分均較干預(yù)前提高（P＜0.01）；常規(guī)組在小肌肉、大肌肉、認(rèn)知、語言理解、語言表達(dá)、模仿、行為特征-語言維度得分較干預(yù)前提高（P＜0.05）；觀察組在小肌肉、大肌肉、語言理解、語言表達(dá)維度得分高于常規(guī)組（P＜0.05）。見表3。

表3 干預(yù)前后兩組PEP-3量表得分比較 （）

表3 干預(yù)前后兩組PEP-3量表得分比較 （）

注：［PEP-3］心理教育評(píng)估第3版。

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干預(yù)前，兩組PEP-3量表由家長填寫的照顧者報(bào)告結(jié)果差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。干預(yù)后，觀察組兒童個(gè)人自理、問題行為、適應(yīng)行為維度得分均較干預(yù)前提高（P＜0.01）；常規(guī)組兒童問題行為和適應(yīng)行為維度得分較干預(yù)前提高（P＜0.01）；觀察組兒童個(gè)人自理、適應(yīng)行為維度得分高于常規(guī)組（P＜0.05）。見表4。

表4 干預(yù)前后兩組PEP-3量表照顧者報(bào)告得分比較 （）

表4 干預(yù)前后兩組PEP-3量表照顧者報(bào)告得分比較 （）

注：［PEP-3］心理教育評(píng)估第3版。

images/BZ_75_237_1001_504_1112.pngimages/BZ_75_504_1001_703_1112.pngimages/BZ_75_703_1001_903_1112.pngimages/BZ_75_903_1001_1050_1112.png個(gè)人自理干預(yù)前干預(yù)后t值P值適應(yīng)行為干預(yù)前干預(yù)后t值P值P值26±7 27±5 1.57 0.13 25±5 30±7 3.52＜0.01 0.39 2.17 0.70 0.02images/BZ_75_237_1407_504_1702.pngimages/BZ_75_504_1407_703_1702.pngimages/BZ_75_703_1407_903_1702.pngimages/BZ_75_903_1407_1050_1702.png0.33 0.27 51±22 60±17 4.03＜0.01 44±20 69±16 3.77＜0.01 1.29 2.20 0.22 0.03

2.2 干預(yù)前后兩組CARS量表得分比較

干預(yù)前，觀察組和常規(guī)組CARS量表得分差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。干預(yù)后，兩組CARS 量表得分均較干預(yù)前降低（P＜0.01）；觀察組CARS量表得分低于常規(guī)組（P＜0.05）。見表5。

表5 干預(yù)前后兩組CARS量表得分比較 （）

表5 干預(yù)前后兩組CARS量表得分比較 （）

注：［CARS］兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表。

images/BZ_75_237_2603_447_2714.pngimages/BZ_75_447_2603_677_2714.pngimages/BZ_75_677_2603_907_2714.pngimages/BZ_75_907_2603_1051_2714.pngP值0.62 0.01images/BZ_75_237_2832_447_2950.png干預(yù)前干預(yù)后38.2±2.3 36.5±1.5images/BZ_75_677_2832_907_2950.pngimages/BZ_75_447_2832_677_2950.png37.8±2.6 35.3±2.6 0.50 2.13images/BZ_75_907_2832_1051_2950.png

3 討論

由家長執(zhí)行的干預(yù)可明顯改善ASD 兒童的核心癥狀。一項(xiàng)對(duì)ASD 兒童家長培訓(xùn)的15 個(gè)研究發(fā)表的17 篇論文進(jìn)行了元分析研究，結(jié)果表明，與常規(guī)組相比，培訓(xùn)家長，由家長執(zhí)行干預(yù)，對(duì)ASD 兒童的干預(yù)效果有積極的作用［12］，這與本研究的結(jié)果一致。

本研究發(fā)現(xiàn)，對(duì)家長進(jìn)行培訓(xùn)可提升ASD 兒童溝通、體能等能力，改善臨床核心癥狀。而在專業(yè)人員指導(dǎo)下，由家長實(shí)施的家庭康復(fù)在促進(jìn)ASD兒童語言表達(dá)、語言理解、運(yùn)動(dòng)、個(gè)人自理、適應(yīng)能力等方面的效果更為顯著。這可能是因?yàn)锳SD 兒童的語言、運(yùn)動(dòng)能力、個(gè)人自理、適應(yīng)能力等的發(fā)展與重復(fù)的練習(xí)和實(shí)際運(yùn)用泛化緊密相關(guān)［13］。不管文化背景如何，專業(yè)人員指導(dǎo)下，家長不僅掌握理論知識(shí)，也有在實(shí)際生活中引導(dǎo)兒童進(jìn)行技能泛化的意識(shí)，生態(tài)化的康復(fù)方案增加了日常練習(xí)機(jī)會(huì)，更有助于兒童語言、運(yùn)動(dòng)、自理能力的習(xí)得和泛化［14-16］。本研究還發(fā)現(xiàn)，不管是標(biāo)準(zhǔn)化的量表還是家長提供的照顧者報(bào)告，都顯示觀察組兒童在情感表達(dá)、社交互動(dòng)、行為特征等行為癥狀表現(xiàn)方面有較大提升。而常規(guī)組僅在語言相關(guān)行為特征方面有變化，其他未見顯著差異。這可能是因?yàn)?，部分ASD 兒童的情緒行為受到家長不合理的反應(yīng)方式、人、事件等環(huán)境刺激的影響［17-18］。相較于較為結(jié)構(gòu)化的機(jī)構(gòu)康復(fù)環(huán)境，家庭環(huán)境更自然，而自然情境下互動(dòng)也更利于恰當(dāng)行為的塑造［19］。專業(yè)人員可以針對(duì)不同知識(shí)、水平的家長進(jìn)行培訓(xùn)及實(shí)操督導(dǎo)，操作方案也可根據(jù)家長的掌握程度進(jìn)行調(diào)整，更有利于家長實(shí)施［20］；因此，專業(yè)機(jī)構(gòu)指導(dǎo)下，父母對(duì)兒童行為的反饋和強(qiáng)化，更有助于矯正不當(dāng)行為。

本研究中，觀察組兒童在認(rèn)知、模仿等方面雖然能力有所提升，但與常規(guī)組相比差異并不明顯，這可能是因?yàn)楸狙芯繉?duì)象為2～6歲兒童，根據(jù)認(rèn)知發(fā)展理論［21］，該階段兒童正處于前運(yùn)算階段，其認(rèn)知、模仿能力的發(fā)展空間有一定的局限性，所以僅僅6個(gè)月的干預(yù)，兒童的認(rèn)知能力發(fā)展也較難突破本身發(fā)展水平的限制。

此外，本研究指導(dǎo)團(tuán)隊(duì)由多學(xué)科背景的專業(yè)人員組成，不僅包含對(duì)ASD 疾病進(jìn)行整體把握的臨床醫(yī)生，還包含擅長于設(shè)計(jì)個(gè)別化康復(fù)方案的兒童心理專家和特殊教育專家，以及臨床經(jīng)驗(yàn)豐富的治療師，家長的參與也可以讓方案的實(shí)施更符合兒童家庭實(shí)際情況，專業(yè)理論和實(shí)際操作相關(guān)資源進(jìn)行有效整合，保證了康復(fù)方案的有效實(shí)施。研究采用線上溝通的方式，極大減少了許多家庭在專業(yè)機(jī)構(gòu)進(jìn)行康復(fù)的時(shí)間、經(jīng)濟(jì)成本，同時(shí)緩解了機(jī)構(gòu)的壓力。

但本研究的被試招募以家長自愿參與的方式進(jìn)行，取樣范圍有限，并未做到完全隨機(jī)；而且康復(fù)時(shí)間僅持續(xù)了6個(gè)月，缺乏對(duì)后續(xù)康復(fù)效果的觀察。所以后續(xù)研究應(yīng)該采用多中心研究等方式，擴(kuò)大樣本涵蓋的范圍和樣本量，并通過長期隨訪，確定該康復(fù)模式的后續(xù)效應(yīng)。

綜上所述，以專業(yè)機(jī)構(gòu)為資源平臺(tái)，指導(dǎo)家長進(jìn)行家庭康復(fù)的模式，可以作為ASD 家庭長期堅(jiān)持的干預(yù)模式，值得進(jìn)一步推廣至合適的ASD群體及家庭中。