段晉婧 周向昭 溫 杰

1河北北方學(xué)院研究生院,河北張家口,075000;2河北北方學(xué)院附屬第一醫(yī)院皮膚科,河北張家口, 075000

孢子絲菌病是由孢子絲菌復(fù)合體感染所引起的皮膚、皮下組織及其鄰近淋巴系統(tǒng)的慢性感染性疾病。本病常發(fā)生在四肢,面部者罕見,臨床上容易漏診或誤診。下面報(bào)道我科收治成功的面部局限性肉芽腫型孢子絲菌病1例。

臨床資料患者,女,60歲。因“右面部紅斑結(jié)節(jié)伴疼痛1年余”于河北北方學(xué)院附屬第一醫(yī)院門診就診?；颊?年前面部蚊蟲叮咬后瘙癢,搔抓后出現(xiàn)局部硬幣大小紅斑,后皮疹逐漸擴(kuò)大伴疼痛,就診于我院皮膚科門診,考慮為皮膚結(jié)核?皮膚真菌感染?患者發(fā)病以來精神狀態(tài)一般,無發(fā)熱,飲食良好,瘙癢明顯影響睡眠,大小便正常。既往冠心病病史8年,發(fā)作時(shí)服用硝酸甘油可緩解。2型糖尿病7年,口服“二甲雙胍緩釋片0.5 g每日1次”,血糖控制可。生于原籍,農(nóng)村居住,無疫水疫區(qū)接觸史。個(gè)人史、家族史無特殊。

體格檢查:體溫36.5℃;脈搏67次/分;呼吸21次/分;血壓136/75 mmHg,余呼吸、消化、泌尿、血液等系統(tǒng)未見異常。皮膚科情況:右側(cè)面部見3 cm×2.5 cm大小橢圓形浸潤性紅斑、斑塊,周圍伴紅暈,邊界清楚,斑塊邊緣見綠豆大小結(jié)節(jié),中央破潰滲出,可見黃色漿痂附著(圖1)。

圖1 右側(cè)面部見3 cm×2.5 cm大小橢圓形浸潤性紅斑、斑塊,周圍伴紅暈,邊界清楚,斑塊邊緣見綠豆大小結(jié)節(jié),中央破潰滲出,可見黃色漿痂附著 圖2 (治療后)面部紅斑斑塊明顯縮小,邊緣結(jié)節(jié)變平,留有線狀疤痕 圖3 見迂曲擴(kuò)張的線狀及線狀分支狀血管,夾雜棕色色素沉著和黃白色瘢痕區(qū)域 圖4 棘層肥厚,皮突下延,真皮內(nèi)可見上皮細(xì)胞肉芽腫形成,中性粒細(xì)胞、淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞、組織細(xì)胞、多核巨細(xì)胞彌漫性浸潤(HE,×40) 圖5 真菌培養(yǎng)見淡褐色膜樣菌落,表面有褶皺,中央高起呈絨毛樣 圖6 真菌直接鏡檢可見大量菌絲和孢子 圖7 玻片培養(yǎng)(×400)見典型的“梅花樣”小分生孢子和“套袖狀”菌絲

實(shí)驗(yàn)室及輔助檢查:結(jié)核桿菌特異性免疫試驗(yàn)49.98 pg/mL陽性;PPD試驗(yàn)陰性;血沉24 mm/h;血常規(guī)、尿常規(guī)、生化、感染標(biāo)志物、凝血功能未見異常。

皮膚鏡檢查:(右側(cè)面部)紅色背景下見迂曲擴(kuò)張的線狀及線狀分支狀血管,夾雜棕色色素沉著和黃白色瘢痕區(qū)域,邊緣見散在黃白色鱗屑(圖3)。皮膚組織病理:(右面部)棘層肥厚,皮突下延,真皮內(nèi)可見上皮細(xì)胞肉芽腫形成,彌漫性中性粒細(xì)胞、淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞、組織細(xì)胞、多核巨細(xì)胞浸潤,毛囊見炎癥細(xì)胞累及(圖4)。細(xì)菌培養(yǎng)及藥敏:無致病細(xì)菌生長。真菌培養(yǎng):孢子絲菌屬(圖5～7)。

診斷:面部局限性肉芽腫型孢子絲菌病。

治療:給予伊曲康唑200 mg每日1次;碘化鉀口服溶液每次10 mL,每日3次;外用復(fù)方黃柏液涂劑濕敷每日2次,萘替芬酮康唑乳膏、氯鋅油每日2次治療3個(gè)月后面部紅斑明顯縮小,結(jié)節(jié)基本變平(圖2),后停用口服藥物,繼續(xù)外用藥物治療;6個(gè)月隨訪無復(fù)發(fā),持續(xù)隨訪中。

討論孢子絲菌病是由孢子絲菌復(fù)合體感染引起,其分為6個(gè)種:包括申克孢子絲菌、球形孢子絲菌、巴西孢子絲菌、墨西哥孢子絲菌、白孢子絲菌和盧艾里孢子絲菌［1-2］,菌種不同,其毒力、地理分布和藥物敏感性等方面也存在差異,我國常見的為球形孢子絲菌［3］。孢子絲菌廣泛存在于自然界,是土壤、木材及植物的腐生菌,其侵入組織后可轉(zhuǎn)化為致病的酵母相,這種雙相轉(zhuǎn)化,使其在組織內(nèi)早期定植和增殖,李盼盼［4］等研究發(fā)現(xiàn)TLR2和TLR4在宿主細(xì)胞抵抗孢子絲菌的免疫過程發(fā)揮重要作用。發(fā)病常與輕微外傷后接觸被病原菌污染的物質(zhì)有關(guān),常見于皮膚暴露部位,以四肢多見,形成沿淋巴走行分布的特征性結(jié)節(jié),引起感染、化膿及潰爛,極少數(shù)人可發(fā)生系統(tǒng)播散［5］。

本患者特殊之處在于皮損發(fā)生在面部,較罕見,根據(jù)化驗(yàn)檢查及抗真菌治療有效,基本明確診斷為面部孢子絲菌病。根據(jù)孢子絲菌侵犯部位及機(jī)體抵抗力的不同,孢子絲菌病可分為皮膚淋巴型、局限性皮膚型、皮膚黏膜型及皮外及播散型四種類型;其中局限性皮膚型臨床上最常見,亦分為結(jié)節(jié)亞型、肉芽腫亞型、浸潤斑塊亞型、衛(wèi)星狀亞型、疣狀亞型、囊腫亞型及紅斑鱗屑亞型七種亞型［5］。本患者未侵犯附近淋巴結(jié),所以我們考慮其為局限性皮膚型,又根據(jù)皮損形態(tài)我們將其歸為肉芽腫亞型,綜上,診斷為面部局限型肉芽腫亞型孢子絲菌病。

程紹航等［6］曾將1例面部類似患者與環(huán)狀肉芽腫進(jìn)行鑒別,就本患者而言,我們主要與皮膚結(jié)核和面部膿皮病進(jìn)行了鑒別,細(xì)菌培養(yǎng)患者無異常且病程延續(xù)1年之久,基本排除了膿皮病,患者PPD試驗(yàn)陰性,與結(jié)核病理相似的表現(xiàn)為肉芽腫性炎,也未見典型的“三區(qū)病變”,給我們的診斷帶來了一定困擾,但真菌培養(yǎng)陽性,有孢子絲菌菌落形成,此為本病診斷的金標(biāo)準(zhǔn)［5］。若想進(jìn)一步明確菌種,需進(jìn)行組織分子鑒定［7］,其可以盡早明確致病菌種并指導(dǎo)用藥。

治療上碘化鉀仍為首選,呂雪蓮等［8］研究表明碘化鉀與伊曲康唑聯(lián)合用藥起效更快,可縮短療程。本患者給予口服碘化鉀及伊曲康唑片,結(jié)合外用藥物治療后效果明顯,恢復(fù)良好。

回顧本患者發(fā)病前有蚊蟲叮咬史,叮咬后搔抓表現(xiàn)為輕微外傷史,患者農(nóng)村居住、長期務(wù)農(nóng),這兩點(diǎn)在我們?nèi)粘Ｔ\治中容易被忽視,但結(jié)合皮損表現(xiàn),這些人群均應(yīng)視為孢子絲菌病的懷疑對象,所以在問診中應(yīng)仔細(xì)詢問可疑發(fā)病誘因及伴隨癥狀,從而行進(jìn)一步的檢查明確病情,同時(shí)我們需加強(qiáng)本病的防護(hù),受傷后及時(shí)清洗、消毒等,防治結(jié)合降低患病率。