覃凌娜 稅典奎 張志杰 張悅 黃菲菲

患者女，58 歲，因“上腹部疼痛1 周，解黑便3 h”于2022 年1 月15 日來柳州市中醫(yī)醫(yī)院就診?；颊? 周前無明顯誘因出現(xiàn)間斷上腹部疼痛，發(fā)作無規(guī)律性，疼痛程度可忍受，伴惡心，無嘔吐，未予重視及診療；3 h 前出現(xiàn)解黑便，量約500 mL，伴胸悶、頭暈，冷汗淋漓，腹部隱痛不適，無黑朦暈厥，無畏寒發(fā)熱等?；颊叻裾J(rèn)既往存在高血壓病、糖尿病、心臟病等慢性病史；否認(rèn)肝炎、結(jié)核等傳染病史；否認(rèn)吸煙及飲酒史。體格檢查：體溫36.3 ℃，呼吸22 次/min，脈搏77 次/min，血壓98/60 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）；神志清，精神欠佳，皮膚、鞏膜及甲床蒼白，無肝掌及蜘蛛痣，心肺聽診無異常，腹軟，平坦，無壓痛及反跳痛，腹部未捫及搏動(dòng)性腫物，肝脾肋下未觸及，腸鳴音4 次/min，腹部聽診未聞及血管雜音，移動(dòng)性濁音陰性，雙下肢無水腫。入院輔助檢查：WBC 11.8×109/L，中性粒細(xì)胞絕對(duì)值8.9×109/L，Hb 68 g/L，紅細(xì)胞壓積21.4%；肌酐55.5 μmol/L，尿素氮10.93 mmol/L；凝血功能五項(xiàng)、肝功能、心肌標(biāo)志物未見明顯異常。腹部CT 平掃檢查提示腹主動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤可能。心電圖檢查提示竇性心動(dòng)過速（115 次/min）。初步診斷：消化道出血待查，中度貧血。

患者入院后予禁食、加強(qiáng)抑酸、補(bǔ)液擴(kuò)容等治療后予行胃鏡檢查，結(jié)果提示：食管胃底未見靜脈曲張，十二指腸降部與水平部交界處可見一處約0.4 cm×0.3 cm潰口可能，余胃黏膜光潔，未見活動(dòng)性出血征象?；颊呷朐汉笪蠢^續(xù)出現(xiàn)解黑便癥狀，故胃鏡檢查術(shù)畢2 h 后予開放流質(zhì)飲食。復(fù)查血液學(xué)指標(biāo)：WBC 9.2×109/L，Hb 72 g/L，紅細(xì)胞壓積25.8%。次日13：00，患者在進(jìn)食后突發(fā)嘔吐大量鮮血，量約1 000 mL，皮膚濕冷，血壓58/31 mmHg，心率134 次/min。急查血液學(xué)指標(biāo)：WBC 10.4×109/L，中性粒細(xì)胞絕對(duì)值8.8×109/L，Hb 42 g/L，紅細(xì)胞壓積19.2%。立即予患者補(bǔ)液擴(kuò)容、輸血糾正貧血、抗休克治療，待生命體征相對(duì)穩(wěn)定后行急診胃鏡檢查，鏡下可見原十二指腸降部近水平段潰口處發(fā)現(xiàn)一處約2 cm×3 cm 隆起性病變，伴活動(dòng)性滲血。內(nèi)鏡操作過程中考慮鏡身及鏡頭前端接觸與摩擦黏膜，病灶突然出血量加大；術(shù)中緊急予透明帽輔助，鏡下使用可旋轉(zhuǎn)重復(fù)開閉和諧夾行夾閉止血。具體操作如下：通過內(nèi)鏡輔助通道推進(jìn)和諧夾，由助手掌握和諧夾手柄，控制開合。將內(nèi)鏡鏡頭置于距離病灶3 cm 左右伸出和諧夾并張開，評(píng)估和諧夾是否可以將病灶兩側(cè)黏膜完全夾住，旋轉(zhuǎn)手柄調(diào)整到合適角度后，助手將和諧夾稍前伸給予一定壓力將夾體深壓住創(chuàng)面后斷開釋放器，和諧夾夾閉后反復(fù)沖洗創(chuàng)面觀察是否仍有出血，若出血未完全止住可沿著創(chuàng)面依次置入多枚和諧夾止血。該患者內(nèi)鏡術(shù)后禁食，結(jié)合入院腹部CT 平掃結(jié)果，考慮為腹主動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤破裂致腸瘺并出血可能性大，急查腹主動(dòng)脈CT 血管成像（computed tomography angiography，CTA）提示：腹主動(dòng)脈下段膨大、局部穿透性潰瘍伴壁間血腫形成、腹膜后血腫形成。完善血管外科及介入科急會(huì)診，建議行血管修補(bǔ)術(shù)及經(jīng)皮覆膜支架腔內(nèi)植入隔絕術(shù)。術(shù)中將支架準(zhǔn)確釋放，術(shù)后造影提示腹主動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤完全不顯影，腔內(nèi)隔絕效果良好，見圖1。術(shù)后患者血便現(xiàn)象停止，貧血明顯改善，癥狀及體征穩(wěn)定后好轉(zhuǎn)出院?；颊咝g(shù)后2 個(gè)月返院復(fù)查CTA 提示：覆膜支架貼附良好，未見對(duì)比劑外溢。分別于術(shù)后第5、8、12 個(gè)月進(jìn)行電話隨訪，2023 年1 月17 日末次隨訪，詢問其在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院復(fù)查腹部CTA 提示主動(dòng)脈覆膜支架貼附良好，未見移位、內(nèi)漏及血栓形成。本病例報(bào)告經(jīng)本院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)審查通過。

圖1 患者手術(shù)前后腹主動(dòng)脈CT 血管成像所見

討論假性動(dòng)脈瘤是指外傷、感染、動(dòng)脈硬化或免疫性疾病等因素導(dǎo)致動(dòng)脈壁撕裂或破壞，血液自破口流出后而被臨近的纖維結(jié)締組織包裹形成血腫。內(nèi)膜為動(dòng)脈內(nèi)膜細(xì)胞延伸形成，血腫機(jī)化后形成外壁。由于瘤壁組織缺少肌層及彈力層，加之動(dòng)脈搏動(dòng)的持續(xù)沖擊而極易破裂出血。假性動(dòng)脈瘤破裂出血可與支氣管、食管、腸管、胸腹腔等相通，臨床癥狀可表現(xiàn)為咯血、嘔血、便血等。主動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤并腸瘺造成大出血是較為罕見的消化道出血原因，病情兇險(xiǎn)，變化迅速，一旦貽誤診治患者常常因失血過多而死亡。該病臨床報(bào)道較為少見，有學(xué)者統(tǒng)計(jì)2010 年至2020 年間在中國(guó)知網(wǎng)、維普、萬方數(shù)據(jù)庫(kù)中完整的主動(dòng)脈腸瘺病例報(bào)道僅為17 例[1]。本例患者經(jīng)系統(tǒng)檢查及治療后確診為腹主動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤破裂并十二指腸瘺致消化道出血，即主動(dòng)脈腸瘺。該病臨床可表現(xiàn)為腹痛、腹部搏動(dòng)性包塊、消化道出血三聯(lián)征，但僅少數(shù)患者可出現(xiàn)典型臨床表現(xiàn)[2]。該病可分為原發(fā)性和繼發(fā)性兩類，原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺常見病因?yàn)橹鲃?dòng)脈瘤、主動(dòng)脈炎癥等原因?qū)е聞?dòng)脈壁自發(fā)性糜爛或穿透相鄰的消化道，造成血管與消化道異常交通支形成。少部分患者可由梅毒、感染、創(chuàng)傷或先天性動(dòng)脈性疾病所致。繼發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺多見于主動(dòng)脈人工血管或覆膜支架術(shù)后，因植入物對(duì)血管壁侵蝕而造成的穿透性病變。本例患者無主動(dòng)脈手術(shù)史，故診斷為原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺。

原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺患者消化道出血癥狀可表現(xiàn)為一過性、間歇性出血，稱之為前兆性出血[3]，前兆性出血可為數(shù)小時(shí)或數(shù)周。正如本例患者第1 次解黑便后未繼續(xù)出現(xiàn)消化道出血癥狀，造成此現(xiàn)象多是因?yàn)槭状蜗莱鲅獣r(shí)，瘺口較小或出血后形成機(jī)化血栓堵塞瘺口而自行止血，但后因進(jìn)食致血栓脫落、主動(dòng)脈內(nèi)壓力增高、瘺口逐漸增大，可導(dǎo)致再次出血，而再次出血多演變?yōu)橹旅缘拇蟪鲅?。因此，在前兆性出血的窗口期作出?zhǔn)確診斷并進(jìn)行干預(yù)對(duì)挽救患者生命具有重要意義。

原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺缺乏特異性診斷方法，臨床確診難度大，腹部CT、腹主動(dòng)脈CTA、數(shù)字減影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）、消化內(nèi)鏡等檢查具有一定診斷意義，但缺乏敏感性。多數(shù)患者以消化道出血為首發(fā)癥狀入院，因此最先接受的多為消化內(nèi)鏡檢查，但原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺鏡下無特異性表現(xiàn)，可表現(xiàn)為十二指腸瘺口，當(dāng)瘺口較大伴周圍黏膜水腫時(shí)可誤診為潰瘍；或可見十二指腸隆起，伴或不伴出血，可誤診為隆起性息肉、間質(zhì)瘤、消化道腫瘤等，若鏡下行活檢、切除及止血治療可導(dǎo)致瘺口血栓機(jī)械性剝脫，或動(dòng)脈瘤破裂，導(dǎo)致致命性大出血[4]。主動(dòng)脈腸瘺好發(fā)于十二指腸水平部、降部、空腸等胃十二指腸鏡不能探及的部位[5]，或因急診內(nèi)鏡檢查胃腔內(nèi)大量血液或陳舊性出血斑塊附著于黏膜而導(dǎo)致漏診。因此與消化內(nèi)鏡檢查相比，腹部CT 及腹腔動(dòng)脈CTA 檢查無血栓脫落出血的風(fēng)險(xiǎn)，具有創(chuàng)傷小、診斷率高的優(yōu)點(diǎn)，是臨床上診斷主動(dòng)脈腸瘺的首選方法[1]。腹部CT 表現(xiàn)為主動(dòng)脈壁失去連續(xù)性、腸壁與主動(dòng)脈壁界限不清、后腹膜出現(xiàn)異常氣體影伴正常脂肪間隙消失。動(dòng)脈造影檢查可見對(duì)比劑外溢至腸腔即可診斷主動(dòng)脈腸瘺。上述檢查均無法明確出血原因及病灶時(shí)，應(yīng)及早行開腹探查，有研究表明該病多數(shù)患者皆是由尸檢或開腹探查明確診斷的[6]。原發(fā)性主動(dòng)脈腸瘺是罕見的消化道出血原因，病情兇險(xiǎn)，致死率極高，有統(tǒng)計(jì)數(shù)據(jù)顯示，該病患者若不及時(shí)診療死亡率高達(dá)100%，即使經(jīng)過救治，患者死亡率仍為30%～40%[7-8]。手術(shù)治療是挽救患者生命的有效手段，根據(jù)患者病因、病變部位、腹腔感染程度及患者耐受情況，可選擇傳統(tǒng)的開腹手術(shù)（如原位人工血管置換術(shù)）或介入微創(chuàng)手術(shù)（如覆膜支架隔絕術(shù)）。主動(dòng)脈腸瘺多伴有腹腔感染，因此術(shù)后抗感染治療對(duì)患者預(yù)后也起著重要作用。

筆者認(rèn)為，該例患者的診療過程應(yīng)引起臨床醫(yī)師的思考，在遇到消化道出血的患者時(shí)，出血原因在考慮常見的病因外，還應(yīng)進(jìn)一步篩查是否為罕見病因引起的消化道出血，特別是老年患者，存在高危因素如動(dòng)脈粥樣硬化、糖尿病、感染、創(chuàng)傷、大動(dòng)脈炎及既往有動(dòng)脈相關(guān)手術(shù)史，且臨床表現(xiàn)為腹痛、腹部觸及搏動(dòng)性包塊、消化道出血時(shí)應(yīng)高度警惕是否存在主動(dòng)脈腸瘺。而內(nèi)鏡醫(yī)生在行胃鏡檢查明確出血病因時(shí)，應(yīng)盡可能地探及十二指腸遠(yuǎn)端。

綜上所述，提高臨床醫(yī)生對(duì)該病的認(rèn)識(shí)，避免漏診、誤診，加強(qiáng)多學(xué)科合作是提高患者生存率的關(guān)鍵。