徐 峰，黃黎明，田井琦，孫愛靜，王 寧

（1.浙江省紹興市人民醫(yī)院乳腺甲狀腺外科，浙江紹興 312000；2.浙江省紹興市人民醫(yī)院病理科，浙江紹興 312000）

·臨床研究·

異位甲狀腺癌2例并文獻復(fù)習(xí)

徐 峰1，黃黎明1，田井琦1，孫愛靜2，王 寧2

（1.浙江省紹興市人民醫(yī)院乳腺甲狀腺外科，浙江紹興 312000；2.浙江省紹興市人民醫(yī)院病理科，浙江紹興 312000）

甲狀腺腫瘤；診斷；治療

異位甲狀腺癌是甲狀腺癌的一種特殊類型，約 占甲狀腺癌發(fā)病率的0.3% ～0.5%［1］，臨床上較少見。本院2010年收治肺異位甲狀腺癌1例，2011年收治頸部異位甲狀腺癌1例，本文結(jié)合這2例異位甲狀腺癌的診治經(jīng)過，復(fù)習(xí)國內(nèi)外文獻報道資料，對此類疾病的診治作相關(guān)分析。

1 臨床資料

例1，男性，70歲，因“體檢發(fā)現(xiàn)右肺腫瘤1個月”于2010年11月9日入住本院胸外科。入院?？撇轶w：氣管偏右，左側(cè)甲狀腺下極可觸及一質(zhì)軟包塊，大小6.0cm×5.0cm，邊界清，無壓痛，可隨吞咽上下運動，右側(cè)甲狀腺未觸及明顯結(jié)節(jié)，頸部淺表淋巴結(jié)未觸及腫大，肋間隙無增寬，雙肺呼吸音清，未聞及干濕啰音。入院診斷：右肺腫瘤，左側(cè)甲狀腺結(jié)節(jié)。術(shù)前胸部CT示右肺上葉后段腫塊（圖1），左側(cè)甲狀腺下極占位（圖2）。甲狀腺B超示左側(cè)甲狀腺內(nèi)混合性包塊，右側(cè)甲狀腺多發(fā)結(jié)節(jié)，頸部淋巴結(jié)探及，甲狀腺功能示甲狀腺球蛋白（thyroglobulin，TG）190μg/L，其余正常。其余頭顱MRI、腹部CT以及術(shù)前常規(guī)檢查未見明顯異常。術(shù)前充分準(zhǔn)備，排除手術(shù)禁忌后于2010年11月23日在全麻下行胸腔鏡輔助小切口下右上肺癌根治術(shù)，術(shù)中見腫瘤位于右上肺后段，3.0cm×2.0cm×2.0cm大小，局部臟層胸膜皺縮，縱隔淋巴結(jié)無明顯腫大。術(shù)中冷凍病理報告示右肺乳頭狀腺癌。術(shù)后常規(guī)病理檢查示右肺上葉乳頭狀腺癌，累及胸膜，組織結(jié)構(gòu)可見不典型毛玻璃樣核，并見核內(nèi)包涵體及沙粒體；免疫組織化學(xué)：TG（ +）、甲狀腺轉(zhuǎn)錄因子 -1（thyroid transcription factor-1，TTF-1）（+）；高度考慮甲狀腺乳頭狀癌轉(zhuǎn)移，切緣陰性（圖3～5）。診斷：甲狀腺癌右上肺轉(zhuǎn)移。經(jīng)會診后于2010年12月2日轉(zhuǎn)入乳腺甲狀腺外科。于2010年12月13日在全麻下行雙側(cè)甲狀腺全切術(shù)，術(shù)中見左側(cè)甲狀腺明顯增大，內(nèi)有一5.0cm×4.0cm大小腫塊，占據(jù)整個左側(cè)甲狀腺體，部分向下伸入胸骨后方；右側(cè)甲狀腺內(nèi)有多枚小結(jié)節(jié)，大小0.3cm×0.2cm，實質(zhì)性，包膜不完整；頸部未觸及腫大淋巴結(jié)。術(shù)中冷凍病理報告：左側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫伴囊性變，右側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫。術(shù)后常規(guī)病理報告：左側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫伴囊性變，右側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫（圖6）。

結(jié)合患者右上肺病灶及頸部甲狀腺病理報告，最后診斷為右上肺異位甲狀腺癌、雙側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫。出院后給予左旋甲狀腺素片內(nèi)分泌治療，并往上級醫(yī)院行放射性131I治療。目前隨訪1年未見腫瘤復(fù)發(fā)。

例2，男性，59歲，因“體檢B超發(fā)現(xiàn)甲狀腺結(jié)節(jié)3個月”于2011年7月24日入住本院乳腺甲狀腺外科。入院?？撇轶w：氣管居中，雙側(cè)甲狀腺無腫大，未觸及明顯腫塊，雙側(cè)頸部可觸及數(shù)枚腫大淋巴結(jié)，右側(cè)明顯，大者2.5cm×2.0cm，無融合，質(zhì)中，界尚清，可活動，無壓痛。入院診斷：雙側(cè)甲狀腺結(jié)節(jié)，結(jié)節(jié)性甲狀腺腫？腫瘤？頸部淋巴結(jié)腫大，腫瘤轉(zhuǎn)移？結(jié)核？入院后完善檢查。甲狀腺及頸部淋巴結(jié)B超提示雙側(cè)甲狀腺結(jié)節(jié)，右側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大，雙側(cè)甲狀腺大小正常，包膜光滑，實質(zhì)回聲欠均勻，右側(cè)甲狀腺上極可見0.2cm的強光團，左側(cè)甲狀腺內(nèi)可見0.5cm×0.3cm的結(jié)節(jié)，呈低回聲，邊界清。彩色多普勒超聲示甲狀腺實質(zhì)未見異常血流信號。雙頸部見數(shù)枚淋巴結(jié)回聲，皮髓質(zhì)分界清，右側(cè)大者為2.4cm×1.5cm，左側(cè)大者為1.5cm×0.8cm。甲狀腺CT平掃及增強提示雙側(cè)甲狀腺未見明顯異常，右側(cè)頸總靜脈后緣囊腫（圖7），右頸部可見類圓形低密度灶，直徑1.8cm，增強后未見明顯強化。其余甲狀腺功能全套、腫瘤指標(biāo)等未見明顯異常。術(shù)前準(zhǔn)備充分，排除手術(shù)禁忌后，于2011年8月3日在全麻下行雙側(cè)甲狀腺次全切除+右頸部腫塊切除術(shù)，術(shù)中見右甲狀腺上極有1枚大小0.3cm×0.2cm質(zhì)硬結(jié)節(jié)，實質(zhì)性，邊界不清；左甲狀腺中極內(nèi)有1枚大小0.5cm×0.3cm結(jié)節(jié)，實質(zhì)性，包膜完整；右頸部頸內(nèi)靜脈旁可見1枚大小3.0cm×2.0cm腫塊，囊性變，包膜完整，與頸內(nèi)靜脈粘連。術(shù)中冷凍病理報告右側(cè)甲狀腺乳頭狀癌，直徑0.2cm；右頸部腫塊病理提示甲狀腺乳頭狀癌，左側(cè)甲狀腺濾泡組織增生。根據(jù)冷凍病理報告，改行右甲狀腺癌根治術(shù)（右側(cè)甲狀腺全切+左側(cè)甲狀腺次切+右頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)）。術(shù)后常規(guī)病理報告：右頸部腫塊符合異位甲狀腺囊性乳頭狀癌；免疫組織化學(xué)：細胞角蛋白19（+）、TG（+）、TTF-1（+）（圖8～11）；右甲狀腺乳頭狀癌（直徑0.2cm），右殘余甲狀腺未見癌，右中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)未見癌（0/6），右側(cè)方淋巴結(jié)未見癌（0/19）；左側(cè)甲狀腺濾泡組織增生。

根據(jù)術(shù)后常規(guī)病理報告，最后診斷為右頸部異位甲狀腺囊性乳頭狀癌，右側(cè)甲狀腺乳頭狀癌。出院后給予左旋甲狀腺素片內(nèi)分泌治療。目前隨訪4個月未見腫瘤復(fù)發(fā)。

2 討 論

異位甲狀腺是一種胚胎發(fā)育畸形，在甲狀腺正常位置以外出現(xiàn)的甲狀腺組織稱為異位甲狀腺。異位甲狀腺組織一般發(fā)生在甲狀腺下極沿線的任何部位，90%以上的異位甲狀腺組織位于舌底［2］，其次為舌下、舌骨前后、頸血管鞘周圍等，但也有位于肺、氣管、縱隔、膽囊、肝臟、心包等罕見部位。異位甲狀腺癌是異位甲狀腺中所發(fā)生的原發(fā)性甲狀腺癌，臨床上較少見。本院收治的2例是罕見病例，而其中1例肺異位甲狀腺癌則更加罕見，查閱國內(nèi)外文獻，至今僅4例報道［3-6］。

異位甲狀腺癌屬臨床少見病，其臨床多無特征性表現(xiàn)，常以觸診或影像學(xué)發(fā)現(xiàn)腫塊為首發(fā)癥狀。本院收治2例以觸診或影像學(xué)發(fā)現(xiàn)頸部腫塊就診，根據(jù)臨床經(jīng)驗，需要考慮到異位甲狀腺可能，若B超、MRI及CT等檢查提示為實性腫塊，則應(yīng)行131I掃描或99Tc掃描進一步明確，根據(jù)掃描結(jié)果可確定臨床異位甲狀腺，再通過細針穿刺細胞學(xué)檢查進一步幫助診斷。其中1例影像學(xué)CT提示右頸部腫塊為囊腫，故未首先考慮異位甲狀腺，術(shù)前未行核素掃描檢查，乃至誤診。然而當(dāng)患者以影像學(xué)發(fā)現(xiàn)肺、縱隔、膽囊等其他部位的腫塊就診，很難想到異位甲狀腺癌，故術(shù)前未行核素掃描或穿刺活檢，最后明確為異位甲狀腺癌基本為手術(shù)切除病理明確。本院收治的其中1例影像學(xué)CT提示右肺上葉后段腫塊，術(shù)前診斷首先考慮肺癌，當(dāng)然未行核素掃描檢查，經(jīng)過肺及甲狀腺的2次手術(shù)乃最后病理確診，術(shù)前診斷相當(dāng)困難，極易誤診。

異位甲狀腺癌需與甲狀腺癌轉(zhuǎn)移相鑒別。特別是隱匿性甲狀腺癌［7］，臨床上會首先考慮甲狀腺癌肺、頸部淋巴結(jié)等轉(zhuǎn)移。本院收治1例右上肺異位甲狀腺癌，患者頸部甲狀腺內(nèi)確實有多發(fā)腫塊，在沒有行雙側(cè)甲狀腺全切病理明確之前，也首先考慮甲狀腺癌肺轉(zhuǎn)移，頸部甲狀腺組織經(jīng)細致連續(xù)病理切片后確定為結(jié)節(jié)性甲狀腺腫，才最終將右上肺腫瘤診斷為異位甲狀腺癌。另外1例右頸部異位甲狀腺癌，術(shù)中冷凍病理報告右側(cè)甲狀腺乳頭狀癌及右頸部腫塊甲狀腺乳頭狀癌，首先考慮右側(cè)甲狀腺乳頭狀癌伴右頸部淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移，故行右頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)，但術(shù)后常規(guī)病理提示清掃淋巴結(jié)未見癌轉(zhuǎn)移，右頸部腫塊經(jīng)過連續(xù)病理切片最終病理診斷為右頸部異位甲狀腺囊性乳頭狀癌?？偨Y(jié)經(jīng)驗，異位甲狀腺癌與甲狀腺癌轉(zhuǎn)移，一般經(jīng)過連續(xù)病理切片檢查可以鑒別［8］。結(jié)合組織病理學(xué)、免疫組織化學(xué)、臨床評價以及影像學(xué)才能對得出正確診斷有幫助［9］。Kakudo等［10］將組織學(xué)檢查、免疫組織化學(xué)及分子克隆分析進行比較，認為當(dāng)組織學(xué)檢查及免疫組織化學(xué)對區(qū)分異位甲狀腺與甲狀腺癌轉(zhuǎn)移依據(jù)不夠充分時，分子克隆分析使用X染色體連鎖基因來區(qū)分很有必要。

目前國內(nèi)外對異位甲狀腺癌的治療仍無統(tǒng)一的標(biāo)準(zhǔn)方案。國外文獻［11］顯示，手術(shù)切除仍是異位甲狀腺癌治療的首選方案，必要時可加行淋巴結(jié)清掃術(shù)；手術(shù)后加行局部放射治療、化療、生物治療、內(nèi)分泌治療是提高手術(shù)生存率的必要手段，對于一些分化較好的乳頭狀癌，術(shù)后亦可考慮行放射性131I治療。當(dāng)然異位甲狀腺癌如能像甲狀腺癌這樣進行腫瘤分期、危險分層確定治療方案則更好。Oral等［12］對患者行腫瘤分期、危險分層后，高?；颊呔谛g(shù)后行131I治療。本院收治的其中1例右上肺異位甲狀腺癌行手術(shù)切除治療，術(shù)后行放射性131I治療及內(nèi)分泌治療。另外1例右頸部異位甲狀腺癌行手術(shù)切除及淋巴結(jié)清掃術(shù)，術(shù)后行內(nèi)分泌治療。目前這2例患者均在隨訪中，未見腫瘤復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移。（本文圖見封三）

［1］ 徐登仁.腫瘤外科學(xué)［M］.北京：人民軍醫(yī)出版社，1995：876-883.

［2］ 劉彤華.診斷病理學(xué)［M］.2版.北京：人民衛(wèi)生出版社，2006：346-347.

［3］ 易小兵，孫芳印，蔣乃，等.左下肺異位甲狀腺腺瘤合并癌變1例［J］.中國誤診學(xué)雜志，2006，6（15）：3064.

［4］ 趙玉農(nóng)，秦亞東，方向明，等.左下肺異位甲狀腺腺瘤癌變一例［J］.中國腫瘤臨床與康復(fù)，2007，14（1）：39.

［5］ 崔晉峰，張銀山，李文英，等.左下肺異位甲狀腺腺瘤部分癌變一例［J］.放射學(xué)實踐，2007，22（12）：1311.

［6］ 顏維軍，陳永林.甲狀腺左肺異位并癌變1例［J］.甘肅醫(yī)藥，2009，28（5）：399-400.

［7］ 呂新生.關(guān)于甲狀腺癌診斷治療中的幾個問題［J］.中國普通外科雜志，2000，9（6）：481-483.

［8］ 文明波，吳云陽，陳佑江，等.異位甲狀腺癌的診斷和治療［J］.中國普通外科雜志，2004，13（11）：832-833.

［9］ IHTIYAR E，ISIKSOY S，ALGIN C，et al.Ectopic thyroid in the gallbladder：report of a case［J］.Surg Today，2003，33（1）：777-780.

［10］ KAKUDO K，SHAN L，NAKAMURA Y，et al.Clonal analysis helps todifferentiateaberrantthyroid tissue from thyroid carcinoma［J］.Hum Pathol，1998，29（2）：187-190.

［11］ ABDUL JABAR HB，LYNN J.The surgical management of thyroid cancer［J］.Nucl Med Commun，2004，25（9）：869-872.

［12］ ORALA，MUTLUKOCA N，YARARBASU，etal.The management of well differentiated carcinoma of the ectopic thyroid tissue［J］.Eur J Nucl Med Mol Imag，2007，35（4）：354-355.

（本文編輯：趙麗潔）

R736.1

B

1007-3205（2012）09-1096-03

2011-12-20；

2012-02-21

徐峰（1979-），男，浙江上虞人，浙江省紹興市人民醫(yī)院主治醫(yī)師，醫(yī)學(xué)學(xué)士，從事乳腺甲狀腺外科疾病診治研究。

10.3969/j.issn.1007-3205.2012.09.044