賈麗萍, 羅高潮
1.黃岡市中心醫(yī)院呼吸內(nèi)科,黃岡 438000 2.黃岡市中心醫(yī)院內(nèi)分泌科,黃岡 438000
?
膽固醇性肺炎誤診為肺膿腫1例報告
賈麗萍1, 羅高潮2
1.黃岡市中心醫(yī)院呼吸內(nèi)科,黃岡 438000 2.黃岡市中心醫(yī)院內(nèi)分泌科,黃岡 438000
膽固醇性肺炎;肺膿腫
膽固醇性肺炎是一類脂質(zhì)性肺炎,臨床上較少見且缺乏特異性臨床表現(xiàn),胸部CT診斷有一定的價值,但也缺乏特異性,因此,在臨床工作中很容易出現(xiàn)漏診、誤診的情況,現(xiàn)報道本院1例確診為膽固醇性肺炎的診治過程及體會,并進(jìn)行相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。
患者,男性,45歲,農(nóng)民?;颊咭蚍磸?fù)咳嗽、咳痰1月余入住本院?;颊咦栽V于1月前因受涼后開始出現(xiàn)咳嗽及咳黃膿痰,痰無腥臭味,自覺間斷有低熱,未測體溫,無畏寒、盜汗、胸悶、胸痛及氣喘等癥狀,在外院給予抗感染治療10多天(具體藥物及劑量不詳),癥狀未見緩解,隨后間斷出現(xiàn)痰中帶血,于2016年1月11日入住呼吸內(nèi)科。入院時查體:體溫38.3℃,呼吸平順,雙肺呼吸音粗,左上肺可聞及少許濕性啰音,余查體無異常。血常規(guī)顯示:WBC 6.5×109/L,N 65%,Hb 100 g/L,PLT 289×109/L,PCT<0.1 ng/mL,CRP 7.4 mg/L,ESR 36 mm/h;結(jié)核菌素試驗(yàn)顯示抗體陰性;G及GM試驗(yàn)為陰性;ANA、ENA全套和ANCA檢查無異常;痰涂片未見抗酸桿菌;肝腎功能檢查無異常;血清總膽固醇及腫瘤標(biāo)記物篩查無異常。2016年1月13日胸部CT檢查示:左肺上葉及下葉均可見斑片狀稍高密度影,上葉部分病灶呈實(shí)變影,其內(nèi)密度不均勻,可見類圓形低密度壞死影及支氣管氣像。兩肺門無增大,氣管支氣管通暢,血管及脂肪間隙清晰,縱隔未見腫大淋巴結(jié)(圖1A)。入院后先后行氣管鏡檢查及經(jīng)皮肺穿刺活檢,氣管鏡檢查提示各管腔通暢,左舌葉支氣管管腔內(nèi)見大量黃色膿性分泌物(圖2);氣管鏡肺泡灌洗液培養(yǎng)未有細(xì)菌生長;左舌葉經(jīng)皮肺穿刺病理檢查示肺泡間隔纖維組織增生,部分區(qū)域見淋巴細(xì)胞,巨噬細(xì)胞浸潤及膿腫(圖3A)。入院后,先后給予頭孢哌酮舒巴坦、亞胺培南西司他丁、萬古霉素、莫西沙星等抗感染治療半月余,患者咳嗽、咳痰減輕,未再出現(xiàn)發(fā)熱及咯血。于1月28日復(fù)查胸部CT提示:左下葉炎癥吸收,上葉吸收不明顯,同前片比較大致相仿(圖1B)。患者要求出院,給予莫西沙星片劑等藥物鞏固治療。出院后一個月,患者再次因“咳嗽”住院,于3月10日胸部增強(qiáng)CT提示左肺上葉可見邊緣性強(qiáng)化實(shí)變影,內(nèi)可見類圓形低密度壞死區(qū)及支氣管氣象,未見明顯強(qiáng)化。兩肺門無增大,氣管支氣管通暢,血管及脂肪間隙清晰,縱隔未見腫大淋巴結(jié)(圖1C、圖1D)??紤]內(nèi)科治療效果差,轉(zhuǎn)入本院心胸外科行左肺舌葉切除術(shù)。切除14.0 cm×5.0 cm×4.0 cm灰黑色肺組織一塊并行病檢,病理報告示:(左上肺)膽固醇性肺炎伴肺門淋巴結(jié)反應(yīng)性增生(圖3B)。術(shù)后患者未有明顯咳嗽、咳痰、咯血及畏寒、發(fā)熱等癥狀,胸部影像學(xué)未提示有復(fù)發(fā)。
圖1 提示左側(cè)肺部炎癥吸收不明顯,
A:1月13日胸部CT;B:1月28日胸部CT;C/D:3月10日胸部增強(qiáng)CT
圖2 左舌葉支氣管管腔內(nèi)見大量黃色膿性分泌物
圖3 左舌葉經(jīng)皮肺穿刺病理檢查示肺泡間隔纖維組織增生
A:經(jīng)皮肺穿活檢示:肺泡間隔纖維組織增生,部分區(qū)域見淋巴細(xì)胞,巨噬細(xì)胞浸潤及膿腫;B:手術(shù)切除肺組織病檢示:肺泡腔內(nèi)充滿大量泡沫細(xì)胞,肺泡壁纖維組織增生,提示為“膽固醇性肺炎”
膽固醇性肺炎是臨床上少見的一種肺部疾病,國內(nèi)報告病例較少。1925 年,Laughlen[1]首次報道了類脂性肺炎,據(jù)沉積在肺部脂質(zhì)的來源將該病病因分為外源性和內(nèi)源性[2-3]。外源性類脂性肺炎常因吸入動植物性、礦物性油或長期暴露于類似于油脂材料的環(huán)境中所致[3-4];而內(nèi)源性脂質(zhì)性肺炎也被稱為“膽固醇性肺炎”,但較于外源性脂質(zhì)性肺炎,內(nèi)源性脂質(zhì)性肺炎更罕見,且病因尚不十分明確。
目前,臨床上將內(nèi)源性脂質(zhì)性肺炎分為梗阻性、特發(fā)性或全身內(nèi)源性類脂性肺炎。全身內(nèi)源性類脂性肺炎與全身性疾病相關(guān)聯(lián),常合并有胸腔外體征或癥狀,如類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、霍奇金淋巴瘤和韋格納肉芽腫病等[5]。梗阻性和特發(fā)性內(nèi)生類脂性肺炎一般局限在胸內(nèi),前者常表現(xiàn)為肺內(nèi)阻塞性炎癥,但后者的發(fā)病機(jī)制尚不清楚。內(nèi)源性脂質(zhì)性肺炎發(fā)病機(jī)制通常被認(rèn)為是炎癥性、代謝性或過敏性、中毒反應(yīng)、放射性、惡性等原因破壞大量肺泡上皮細(xì)胞,且上皮細(xì)胞破壞后析出類脂質(zhì)物質(zhì),并被肺泡內(nèi)巨噬細(xì)胞吞噬,演變成含膽固醇脂質(zhì)的泡沫細(xì)胞,并大量沉積在肺泡腔內(nèi)或肺泡壁上,最后出現(xiàn)纖維化的改變[3]。 Berghaus等[6]報道了原發(fā)性硬化性膽管炎導(dǎo)致的內(nèi)源性脂質(zhì)肺炎1例,表明高膽固醇血癥可能是肺部炎癥形成過程的根本原因。本案例患者血清膽固醇屬正常范圍,提示膽固醇性肺炎的活動性及炎癥性可能與血清總膽固醇濃度并無必然聯(lián)系。
膽固醇性肺炎無特異性臨床癥狀及影像學(xué)表現(xiàn),臨床癥狀常表現(xiàn)為咳嗽、咳痰,部分患者咳黃膿痰,伴發(fā)熱,有些患者會出現(xiàn)不同程度的咯血。臨床病程一般較長,病情發(fā)展較緩慢,易反復(fù)無常,常規(guī)抗感染以及抗真菌治療效果不理想。胸部CT多表現(xiàn)為結(jié)節(jié)性腫塊型、肺炎型、肺段實(shí)變或肺不張型等。Nolan等[7]和Sato等[8]報道,膽固醇性肺炎可表現(xiàn)為小結(jié)節(jié)肉芽腫或間質(zhì)性肺炎型,但都無明確診斷意義的診斷征象;而國內(nèi)報道[9-11]提出,周圍環(huán)靶征強(qiáng)化的CT征象對診斷膽固醇性肺炎有一定的診斷意義。本案中患者經(jīng)多次治療后,再次復(fù)查胸部增強(qiáng)CT提示左肺上葉病灶可見邊緣性強(qiáng)化實(shí)變影,與王玲玲等[10]報道相一致。該病在臨床工作中很容易出現(xiàn)漏診、誤診的現(xiàn)象,難與細(xì)菌性肺炎、肺膿腫、結(jié)核瘤、肺癌相鑒別。且肺穿刺活檢、肺泡灌洗等輔助檢查的結(jié)果有時干擾診斷。
本案例中,該患者首次入住本院時,即行肺穿刺活檢,提示膿腫性改變。經(jīng)覆蓋格蘭氏陽性、陰性、非典型病原體等病原菌的強(qiáng)效抗生素足療程治療后,患者的癥狀有所好轉(zhuǎn),但病灶仍未能吸收,說明先前“肺膿腫”的診斷需要得到更正。盡管肺穿刺活檢提示肺膿腫,因經(jīng)皮肺穿刺活檢對疾病診斷本身存在一定的局限性,仍需結(jié)合臨床做出正確診斷。該患者經(jīng)內(nèi)科治療方法效果差,行外科手術(shù)治療后,大體標(biāo)本病檢確診為“類脂質(zhì)性肺炎”。在病因方面,患者并無吸入油脂性或相關(guān)職業(yè)接觸史,因此考慮本例為內(nèi)源性的脂質(zhì)性肺炎;而腫瘤及風(fēng)濕免疫相關(guān)方面的檢查結(jié)果、患者的癥狀及體征等均缺乏明確的相關(guān)診斷依據(jù)。該患者有反復(fù)咳嗽、咯血、發(fā)熱半年余的肺部炎癥表現(xiàn),且抗感染治療后患者癥狀有所好轉(zhuǎn),從纖維支氣管鏡檢查可知患者病灶在較遠(yuǎn)端,痰液排出不暢,可導(dǎo)致肺內(nèi)阻塞性炎癥的遷延不愈,雖經(jīng)積極抗感染治療、肺泡灌洗多次,仍不能阻止肺泡上皮細(xì)胞的大量破壞,上皮細(xì)胞破壞后析出類脂質(zhì)物質(zhì),導(dǎo)致膽固醇性肺炎的形成。目前,對于該病的發(fā)病機(jī)理及診治,我們?nèi)粤私馍跎?,該案例的診斷和治療過程對我們的臨床工作具有指導(dǎo)意義。若在常規(guī)治療效果不理想時,我們需要重新審視最初診斷,患者可能存在新的病理變化,需要調(diào)整治療方案。對于膽固醇性肺炎的治療,文獻(xiàn)[12-13]提出應(yīng)用類固醇激素、免疫球蛋白和肺泡灌洗術(shù)等治療有效,但內(nèi)科治療無效時仍需外科手術(shù)治療,且術(shù)后的病檢幫助確診。
[ 1 ] Laughlen GF. Studies on Pneumonia Following Naso-Pharyngeal Injections of Oil[J]. Am J Pathol, 1925,1(4):407-414.
[ 2 ] Betancourt SL, Martinez-Jimenez S, Rossi SE, et al. Lipoid pneumonia: spectrum of clinical and radiologic manifestations[J]. AJR Am J Roentgenol, 2010, 194(1): 103-109.
[ 3 ] Hadda V, Khilnani GC. Lipoid pneumonia: an overview[J]. Expert Rev Respir Med, 2010, 4(6): 799-807.
[ 4 ] Marchiori E, Zanetti G, Mano CM, et al. Exogenous lipoid pneumonia. Clinical and radiological manifestations[J]. Respir Med, 2011, 105(5): 659-666.
[ 5 ] Byerley JS, Hernandez ML, Leigh MW, et al. Clinical approach to endogenous lipoid pneumonia[J]. Clin Respir J, 2016,10(2):259-263.
[ 6 ] Berghaus TM, Haeckel T, Wagner T, et al. Endogenous lipoid pneumonia associated with primary sclerosing cholangitis[J]. Lancet, 2007, 369(9567): 1140.
[ 7 ] Nolan RL, McAdams HP, Sporn TA, et al. Pulmonary cholesterol granulomas in patients with pulmonary artery hypertension: chest radiographic and CT findings[J]. AJR Am J Roentgenol, 1999, 172(5): 1317-1319.
[ 8 ] Sato K, Takahashi H, Amano H, et al. Diffuse progressive pulmonary interstitial and intra-alveolar cholesterol granulomas in childhood[J]. Eur Respir J, 1996, 9(11): 2419-2422.
[ 9 ] 苗延巍, 周 勇, 李明武,等. 膽固醇性肺炎的影像學(xué)表現(xiàn)[J]. 中華放射學(xué)雜志, 2006, 40(3): 263-265.
[10] 王玲玲. 膽固醇性肺炎的臨床CT診斷價值分析[J]. 中國現(xiàn)代藥物應(yīng)用, 2014, 8(14): 59-60.
[11] 鄺健誼, 李子平, 賀 李, 等. 膽固醇性肺炎的CT診斷[J]. 中山大學(xué)學(xué)報(醫(yī)學(xué)科學(xué)版), 2011, 32(4): 515-520.
[12] Li M, Zhang N, Zhou Y, et al. A 50‐year‐old woman with haemoptysis, cough and tachypnea: cholesterol pneumonia accompanying with pulmonary artery hypertension[J]. Clin Respir J, 2015 Jun 15. [Epub ahead of print]
[13] Amato G M, Novara V, Amato G. Lipid pneumonia. Favorable outcome after treatment with intravenous immunoglobulins, steroids, cephalosporins[J]. Minerva Pediatrica, 1997, 49(4): 163-169.
[本文編輯] 葉 婷, 曉 璐
Cholesterol pneumonia misdiagnosed as lung abscess: case report
JIA Li-ping1, LUO Gao-chao2
1. Department of Respiratory Medicine, Huanggang Central Hospital, Huanggang 438000, Hubei, China 2. Department of Endocrinology, Huanggang Central Hospital, Huanggang 438000, Hubei, China
cholesterol pneumonia;lung abscess
2016-04-22 [接受日期] 2016-08-25
賈麗萍,碩士,主治醫(yī)師. E-mail: 41025513@qq.com
10.12025/j.issn.1008-6358.2016.20160511
病例報告
R 563.1
B