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上頜竇腺泡型橫紋肌肉瘤1例

2018-09-27 06:35劉曉昕裴建國
中國眼耳鼻喉科雜志 2018年5期
關(guān)鍵詞:黑素瘤橫紋肌頭頸部

劉曉昕 裴建國

作者單位:延邊大學(xué)附屬醫(yī)院影像科 延吉 133000

資料患者男性,63歲。2017年5月因右側(cè)上頜后牙區(qū)不適1個(gè)月收入我院。該患者于1個(gè)月前戴義齒時(shí)右側(cè)上頜有不適感,口服消炎藥后癥狀未緩解,近期不適感加重。體格檢查:口內(nèi)見上、下頜骨部分牙列缺失,右側(cè)上頜第2、3磨牙相應(yīng)黏膜處見類圓形腫塊,大小約3 cm×2 cm×2 cm,質(zhì)韌,活動(dòng)度尚可。CT平掃及三維CT示:右側(cè)上頜竇不規(guī)則擴(kuò)大,竇腔內(nèi)見軟組織團(tuán)塊,呈分葉狀,大小約4.3 cm×3.4 cm×4.3 cm,密度不均,與周圍組織分界欠清,向上突入眼眶,右側(cè)上頜竇諸壁及部分篩板骨皮質(zhì)變薄、不連續(xù)(圖1、2)。增強(qiáng)MRI示:右側(cè)上頜竇內(nèi)腫塊不均勻強(qiáng)化,累及翼外肌(圖3)。擇期行正電子發(fā)射斷層計(jì)算機(jī)成像(positron emission tomography CT, PET-CT)檢查,發(fā)現(xiàn)多發(fā)椎體及四肢骨轉(zhuǎn)移。影像學(xué)檢查診斷為右側(cè)上頜竇占位,考慮惡性。該患者于入院5 d后在局部麻醉下行局部切除組織活檢術(shù)。術(shù)中見右側(cè)上頜竇內(nèi)充滿灰白色、質(zhì)韌腫塊。顯微鏡下觀察:腫瘤細(xì)胞呈圓形和橢圓形或小多邊形,核深染,胞質(zhì)少,呈弱酸性,可見瘤巨細(xì)胞,大部分瘤細(xì)胞呈片狀和巢狀分布,部分處形成腺腔樣結(jié)構(gòu),可見纖維間隔(圖4)。免疫組化:腫瘤細(xì)胞呈波形蛋白(+)、Ki-67(90%+)、平滑肌動(dòng)蛋白(±)、肌細(xì)胞生成素(+)、結(jié)蛋白(+)、S-100(-)、白細(xì)胞共同抗原(-)、抗黑素瘤特異性單抗HMB-45(-)、角蛋白(-)(圖5)。病理診斷為上頜竇腺泡性橫紋肌肉瘤。

2017年7月開始采用表柔比星+環(huán)磷酰胺+洛鉑方案進(jìn)行4周期全身化療,并輔以保肝、保胃、止吐、支持療法。經(jīng)治療5個(gè)月后病灶及頸部淋巴結(jié)較前縮小,但鑒于患者多次化療后出現(xiàn)骨髓抑制反應(yīng),故減少劑量后以原方案繼續(xù)姑息治療。現(xiàn)患者一般狀態(tài)尚可,生活質(zhì)量良好。

圖1. CT平掃顯示:右側(cè)上頜竇不規(guī)則擴(kuò)大,竇腔內(nèi)分葉狀軟組織團(tuán)塊,密度不均,向上突入眼眶 A.水平位;B.冠狀位

圖2. 三維CT示右側(cè)上頜竇諸壁及部分篩板骨皮質(zhì)變薄、不連續(xù)

圖3. MRI強(qiáng)化示右側(cè)上頜竇內(nèi)軟組織團(tuán)塊影,累及翼外肌,呈不均勻強(qiáng)化 A.水平位;B.冠狀位

圖4. 顯微鏡下見腫瘤細(xì)胞成腺樣結(jié)構(gòu) (HE染色×400)

圖5. 免疫組化(二步法)示:腫瘤細(xì)胞結(jié)蛋白(+)、肌細(xì)胞生成素(+) (×400)

討論腺泡性橫紋肌肉瘤多發(fā)生于含有橫紋肌細(xì)胞的組織,以軀干、頭頸部和會(huì)陰部多見,而發(fā)生于鼻竇腔者較罕見[1]。該病可見于任何年齡,以兒童和青少年多見,且多發(fā)生于頭頸部[2],本例腫瘤位于副鼻竇內(nèi)。由于該病發(fā)病率較低,且鼻竇部位較深,不易早期發(fā)現(xiàn)。該病惡性程度較高,瘤細(xì)胞分化較差,易發(fā)生早期轉(zhuǎn)移。根據(jù)2017年版《WHO頭頸部腫瘤分類》,可分為以下4型:胚胎性、腺泡性、多形性及梭形細(xì)胞性。頭頸部最常見于胚胎性,而腺泡性少見。本例屬于腺泡性。該病影像學(xué)缺乏特異性,CT多表現(xiàn)為密度不均,增強(qiáng)后不均勻強(qiáng)化。MRI多表現(xiàn)為中等信號(hào)T1中等信號(hào)T2,病灶較大時(shí)可見囊變、壞死,增強(qiáng)后不均勻輕中度強(qiáng)化。線狀或葡萄簇狀強(qiáng)化為本病特點(diǎn)[3]。CT聯(lián)合MRI檢查能夠提高該病的診斷率,判斷腫瘤分期,并為臨床上治療方式的選擇提供指導(dǎo)性的幫助[4]。鏡下特點(diǎn)為瘤細(xì)胞呈圓形或橢圓形,胞質(zhì)豐富,多為嗜酸性,部分因胞質(zhì)內(nèi)含有糖原而呈空泡狀,瘤細(xì)胞可被纖維間隔分為巢狀或腺泡狀,周邊可見橫紋肌細(xì)胞。部分病例也可見梭型細(xì)胞及多核巨細(xì)胞。

該病需要與惡性黑素瘤、牙齦癌及嗅神經(jīng)母細(xì)胞瘤進(jìn)行鑒別。①惡性黑素瘤:原發(fā)于鼻腔的惡性黑素瘤罕見,其影像學(xué)特點(diǎn)為T1高信號(hào)、T2低信號(hào),增強(qiáng)后不均勻強(qiáng)化,鏡下可見黑素顆粒,免疫組化染色 S-100 和HMB-45陽性為本病最確切的證據(jù)[5]。②牙齦癌:多為高分化鱗癌,早期可向牙槽骨浸潤,使骨質(zhì)破壞。最終確診仍取決于病理結(jié)果。③嗅神經(jīng)母細(xì)胞瘤:起源于嗅神經(jīng)上皮細(xì)胞,侵犯前顱窩可呈“啞鈴狀”。該病最終確診主要依靠病理學(xué)及免疫組化檢查,通常以發(fā)現(xiàn)橫紋肌母細(xì)胞、免疫組化結(jié)蛋白和肌球蛋白陽性作為本病的診斷依據(jù)[6]。

結(jié)合影像學(xué)特點(diǎn)及病理、免疫組化結(jié)果,可提高該病的診斷率,早期發(fā)現(xiàn)、早期治療。治療上常采用手術(shù)治療為主,放化療為輔的聯(lián)合療法[7]。由于該患者病灶較大,侵犯鄰近軟組織并引起骨質(zhì)破壞,多發(fā)椎體及四肢骨轉(zhuǎn)移,故未選擇手術(shù)治療。

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