唐晟杰 周海寧

1.遵義醫(yī)科大學(xué)研究生院，貴州遵義 563000；2.四川省遂寧市中心醫(yī)院胸外科，四川遂寧 629000

主動脈食管瘺（aortoesophageal fistula，AEF）是一種罕見的疾病，致死率極高，可由胸主動脈瘤、異物攝入、食管惡性腫瘤、主動脈損傷、穿透性主動脈潰瘍破裂、胸主動脈瘤主動脈支架置入腔內(nèi)隔絕術(shù)（thoracic endovascular aortic repair，TEVAR）等引起[1-2]。主動脈瘤支架置入術(shù)后AEF 發(fā)生率為1.9%[3]。現(xiàn)報道四川省遂寧市中心醫(yī)院（以下簡稱“我院”）近期收治的1 例TEVAR 術(shù)后AEF 患者，并結(jié)合相關(guān)研究對該病進行文獻復(fù)習(xí)并報道如下：

1 病例資料

患者，男，56 歲，因“胸背部疼痛3 d”于2016 年2月就診我院。入院后胸部增強CT 示：①降主動脈起始段動脈瘤，距離左鎖骨下動脈約3 cm；大小為6.5 cm×7.5 cm×8.5 cm，瘤壁條狀鈣化；②左側(cè)胸腔積液伴左肺下葉及部分左肺上葉部分實變、不張。完善相關(guān)檢查后在局麻下行TEVAR 術(shù)，支架前端緊靠左鎖骨下動脈開口釋放，手術(shù)順利，術(shù)中重復(fù)造影未見內(nèi)漏。術(shù)后半年復(fù)查胸部增強CT 見：支架無變形，無塌陷，上口邊緣造影劑外滲，附壁血栓形成（圖1）。經(jīng)討論后診斷Ⅰ型內(nèi)漏，建議行主動脈支架置入，封閉內(nèi)漏?；颊呒凹覍倬芙^手術(shù)，要求院外保守治療；每間隔半年復(fù)查胸部增強CT，未見明顯變化。

4 年后，患者因心累、心悸1 個月再入我院，胸腹主動脈CTA 示：①主動脈瘤支架置入術(shù)后：壁間見局部少量造影劑外溢征象；外層壁間血腫破裂，與食管瘺道形成可能；②左側(cè)胸腔積液并左肺下葉局部膨脹不全（圖2）。大便隱血陽性，急查血紅蛋白：53 g/L。診斷為：①主動脈瘤腔內(nèi)隔絕術(shù)后主動脈食管瘺（AEF）；②上消化道出血；③重度貧血；④縱隔感染。予以抗感染、止血、輸血、抑酸及營養(yǎng)支持等治療，建議急診行reTEVAR+食管重建雜交手術(shù)，患者及其家屬拒絕手術(shù)，出院1 個月后，因出血及感染死亡。

圖1 TEVAR 術(shù)后半年復(fù)查胸部增強CT 表現(xiàn)

圖2 TEVAR 術(shù)后4 年復(fù)查胸部增強CT 表現(xiàn)

2 討論

AEF 是一種罕見的疾病，致死率極高，可由胸主動脈瘤、異物攝入、食管惡性腫瘤和主動脈損傷、穿透性主動脈潰瘍破裂、TEVAR 手術(shù)等引起的[4]。TEVAR已成為主動脈瘤的常用治療方法，內(nèi)漏是主要的并發(fā)癥[5]，最大危害是導(dǎo)致假腔的持續(xù)增大甚至破裂。對血流量較大難以自行愈合者需及時處理，對少量內(nèi)漏可自行閉合者不需要特殊處理[6]。Chiesa 等[7]認(rèn)為TEVAR術(shù)后支架/移植物過大可能是AEF 形成的機制之一，42%的晚期AEF 患者的近端支架超過20%或更高，這可能導(dǎo)致動脈壁惡化，支架移植物移位和主動脈瘤擴大。大部分AEF 表現(xiàn)為Chiari 三聯(lián)征，即首先是胸痛，隨即出現(xiàn)前兆性動脈出血，一段時間后發(fā)生迅速且致命的大出血，時間間隔為數(shù)小時至數(shù)天不等[8]。內(nèi)窺鏡檢查是診斷AEF 最敏感和最具特異性的方法，但它通常需要鎮(zhèn)靜處理，且在內(nèi)窺鏡檢查過程中存在血栓脫落的風(fēng)險，這可能引發(fā)致命的出血[9]。高風(fēng)險患者的早期識別及改進的重癥監(jiān)護和急診服務(wù)，使得越來越多病例在致命性出血前得到診治[10]。

許多治療方法已被用于TEVAR 后發(fā)生的AEF，主要有保守和手術(shù)治療[11-12]。有關(guān)TEVAR 術(shù)后AEF的文獻較少，Akashi 等[13]報道保守治療常出現(xiàn)致命后果，不推薦首選保守治療。Uno 等[14]發(fā)現(xiàn)再次TEVAR 手術(shù)或聯(lián)合食管支架置入，隔絕主動脈血流，達到控制出血的目的治療AEF，但在部署內(nèi)移植物后，部分患者有縱隔感染不能控制和死亡的風(fēng)險。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為開放式外科手術(shù)是AEF 的根治療法[15-18]。同期或分期行主動脈置換聯(lián)合食管切除并清創(chuàng)是有效治療手段，但可發(fā)生大出血、膿毒血癥等并發(fā)癥[19-21]。Cheng 等[22]報道分期行主動脈置換及食管切除頸部吻合成功救治1 例主動脈夾層術(shù)后主動脈食管瘺患者。近期一項歐洲多中心研究表明[23]，納入TEVAR 手術(shù)的總病例量2387 例，確定了36 例TEVAR 后AEF 患者。根據(jù)接受治療方法的不同，患者被分成4 組。保守治療組1 年死亡率達100%，這與其他研究的結(jié)果是一致的[24-25]。第二組患者僅接受食管支架治療，1 年后存活率為17%。在第三組中，患者接受了食道切除術(shù)而不進行主動脈置換，1 年存活率為43%。第四組同時接受食管切除和主動脈置換術(shù)并植入支架，該組患者的1 年存活率略高，為46%。然而，在其他已發(fā)表的研究中，當(dāng)應(yīng)用根治性手術(shù)方案時，1 年生存率顯示超過50%[26-27]。一些作者提倡再行TEVAR 手術(shù)作為一種治療方案，但因為感染不能得到充分的控制，該方案的長期結(jié)果不能令人滿意[28]。在2019 年的1 篇報道中[29]，65 例患者接受了抗生素治療，其中20 例患者接受了針對強療效的多種抗菌藥物治療，29 例患者接受了廣譜抗生素治療，美羅培南、萬古霉素和氟康唑是最常用的用于控制移植物或支架感染的抗生素?？傊?，移植物置換和食管切除術(shù)可以使AEF 患者獲得良好的預(yù)后，但可能需要強有力的廣譜抗生素治療來預(yù)防術(shù)后膿毒癥[30-31]。

在本例中，患者術(shù)后首次復(fù)查發(fā)現(xiàn)Ⅰ型內(nèi)漏，拒絕外科手術(shù)干預(yù)，錯失補救措施。本次發(fā)病診斷AEF，且伴有上消化道出血，建議急診雜交手術(shù)，封閉內(nèi)漏，可聯(lián)合食管支架，防止消化液進入縱隔，控制縱隔感染，為后期救治提供機會，患者及其家屬拒絕手術(shù)，最終死亡。本病例若及時手術(shù)，可能延緩或阻止AEF 的發(fā)生，從而增加遠期生存率。綜上所述，提高認(rèn)識，個體化的診治措施是提高TEVAR 術(shù)后AEF 生存率的關(guān)鍵。