趙樹蕃,石冰
1.廣州市婦女兒童醫(yī)療中心 口腔醫(yī)學(xué)中心,廣東 廣州 510000;2.四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院 唇腭裂外科,四川 成都 610041
腭裂是口腔頜面部最常見的先天性畸形之一,腭部硬軟組織缺失、肌肉結(jié)構(gòu)和收縮異常等造成腭咽閉合功能不全,影響患者發(fā)音,造成嚴(yán)重后果。手術(shù)是治療腭裂改善腭咽閉合功能的主要手段。臨床研究顯示,2歲以上患者的初期腭裂整復(fù)手術(shù)并不能獲得良好的腭咽閉合及語(yǔ)音效果[1-2]。
腭裂手術(shù)方法的改進(jìn)一直致力于增強(qiáng)軟腭運(yùn)動(dòng)能力、增加軟腭長(zhǎng)度及縮小腭咽間隙。軟腭內(nèi)成形術(shù)(intravelar veloplasty,IVV)是重建腭部肌肉、增強(qiáng)軟腭運(yùn)動(dòng)能力的主要術(shù)式,其手術(shù)效果優(yōu)于不進(jìn)行軟腭內(nèi)肌肉重建者,此觀點(diǎn)已得到學(xué)界一致肯定。但回顧文獻(xiàn)不難發(fā)現(xiàn)軟腭內(nèi)成形術(shù),肌肉的重建方式和程度差異較大[3-4]。傳統(tǒng)的軟腭內(nèi)成形腭裂整復(fù)術(shù)(traditional intravelar veloplasty,TIVV)與徹底的軟腭內(nèi)成形腭裂整復(fù)術(shù)(radical intravelar veloplasty,RIVV)是兩種應(yīng)用最廣泛的IVV術(shù)式,分別代表不同程度的肌肉解剖重建方式。本研究對(duì)兩種術(shù)式的療效進(jìn)行可量化的數(shù)據(jù)分析,以期為2歲以上初期手術(shù)患者最佳治療方案的選擇提供參考。
1.1 一般資料 選取1985年至2013年于華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科住院治療的2歲以上初期腭裂患者的臨床資料,按照手術(shù)方法不同分為2組:TIVV組與RIVV組。納入標(biāo)準(zhǔn):①完成初期腭裂整復(fù)術(shù);②年齡≥2歲;③肌肉重建方法為IVV;④臨床資料及語(yǔ)音資料完整。排除標(biāo)準(zhǔn):①綜合征型唇腭裂;②聽力損失;③認(rèn)知、發(fā)育遲緩;④神經(jīng)運(yùn)動(dòng)疾病或心理障礙。本研究納入220例初期腭裂整復(fù)術(shù)后患者,年齡4.0(2.6,6.1)歲,手術(shù)年齡2~24歲。收集出生日期、性別、腭裂類型、手術(shù)年齡、手術(shù)記錄和術(shù)后語(yǔ)音評(píng)估資料。
1.2 方法
1.2.1 手術(shù)方法:TIVV將腭腱膜及腭肌于硬腭后緣游離,從鼻腔黏膜上解剖分離腭肌,與對(duì)側(cè)縫合重建形成倒U型或倒V型肌肉環(huán)[3]。RIVV將軟腭部肌肉、腱膜連同腭帆提肌從鼻腔黏膜上小心剝離下來,于雙側(cè)翼鉤的后外側(cè)深面可觀察到呈圓柱狀的紫紅色提肌束為腭帆提肌,作為一個(gè)整體向后旋轉(zhuǎn)重置至水平位置,兩端肌束對(duì)位縫合形成橫形肌肉環(huán),恢復(fù)腭帆提肌環(huán)正常的解剖形態(tài)[2]。見圖1。
圖1 2種手術(shù)方法圖示
1.2.2 臨床資料:本研究選取2歲以上腭裂患者為主要研究對(duì)象,2~5歲為學(xué)齡前期,5歲以上口語(yǔ)的理解和產(chǎn)生基本與成人持平,因而將手術(shù)年齡分為2~5歲組及≥5歲組進(jìn)行比較[5]。將術(shù)者經(jīng)驗(yàn)劃分為低年資外科醫(yī)師(5~10年的手術(shù)經(jīng)驗(yàn))和高年資外科醫(yī)師(10年以上的手術(shù)經(jīng)驗(yàn))進(jìn)行比較[6]。腭裂類型分為:不完全性腭裂(incomplete cleft palate,ICP)、單側(cè)唇腭裂(unilateral cleft lip and palate,UCLP)、雙側(cè)唇腭裂(bilateral cleft lip and palate,BCLP)及黏膜下腭裂 (submucosa cleft palate,SMCP)。
1.2.3 語(yǔ)音評(píng)估:語(yǔ)音評(píng)估是評(píng)價(jià)腭裂術(shù)后療效的關(guān)鍵手段,由2位有10年腭裂語(yǔ)音評(píng)估經(jīng)驗(yàn)的病理語(yǔ)音師執(zhí)行。語(yǔ)音評(píng)估的時(shí)間至少為術(shù)后6個(gè)月,為肌肉功能恢復(fù)預(yù)留充足的時(shí)間。語(yǔ)音評(píng)估標(biāo)準(zhǔn)參照HENNINGSSON等[7]第十屆國(guó)際唇腭裂及顱面裂會(huì)議通過的語(yǔ)音評(píng)估標(biāo)準(zhǔn),包括測(cè)試共鳴狀況的3個(gè)元音測(cè)試句和包含壓力性輔音、低壓力性輔音及混合鼻音的10個(gè)測(cè)試短句。共鳴及鼻漏氣被劃分為0~3共4個(gè)等級(jí)。正常共鳴(等級(jí)0)同時(shí)不存在鼻漏氣(等級(jí)0)者為腭咽閉合完全(velopharyngeal closure,VPC)。存在中重度高鼻音(等級(jí)2和3)伴或不伴有持續(xù)性鼻漏氣(等級(jí)2和3)為需接受二期手術(shù),腭咽閉合不全(velopharyngeal insufficiency,VPI)。對(duì)少量判定有爭(zhēng)議的個(gè)案,應(yīng)用鼻咽纖維鏡復(fù)核腭咽閉合狀況。存在輕度高鼻音(等級(jí)1)或可聞及非持續(xù)性鼻漏氣(等級(jí)1)其中的一種,考慮為邊緣性腭咽閉合不全,綜合鼻咽纖維鏡及頭側(cè)發(fā)音位X線片,明確腭咽閉合功能的判定[8]。
1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)處理方法 采用SPSS22.0進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析。計(jì)量資料以M(P25,P75)表示,2組間比較采用Mann-Whitney檢驗(yàn)。計(jì)數(shù)資料以頻數(shù)(%)表示,2組間腭裂類型、手術(shù)年齡分布、術(shù)者經(jīng)驗(yàn)以及腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率、腭瘺發(fā)生率采用χ2檢驗(yàn)或Fisher精確檢驗(yàn);2組間高鼻音和鼻漏氣程度比例的比較采用Mann-Whitney檢驗(yàn)。以手術(shù)年齡、腭裂類型、術(shù)者經(jīng)驗(yàn)和手術(shù)方法為自變量,VPI發(fā)生率為因變量進(jìn)行多因素logistic回歸模型分析并依據(jù)兩種手術(shù)方法行亞組分析。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。
2.1 一般資料 2組患者性別、腭裂類型、手術(shù)年齡及施術(shù)者的手術(shù)經(jīng)驗(yàn)差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。所有患者中,29.55%的患者腭裂術(shù)后發(fā)生VPI,需要行二期手術(shù)改善閉合狀態(tài)。2組患者腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率、腭瘺發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P> 0.05)。見表1。
2.2 語(yǔ)音評(píng)估效果 語(yǔ)音評(píng)估效果顯示,2組患者高鼻音和鼻漏氣情況差異均無統(tǒng)計(jì)意義(P=0.206、0.792),見表2-3。
表1 患者的一般資料
表2 2組患者高鼻音程度比較[例(%)]
表3 2組患者鼻漏氣程度比較[例(%)]
2.3 手術(shù)年齡 所有患者中,2~5歲組腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生率低于≥5歲組(P<0.05)。2~5歲組中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.619);≥5歲患者中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI的發(fā)生率差異也無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.057),此結(jié)果提示隨患者手術(shù)年齡的增加,兩種術(shù)式的差異逐漸增大。TIVV組中,不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。RIVV組中,不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05),提示RIVV可能更適用于2~5歲組。見圖2。
2.4 腭裂類型 相同腭裂類型組內(nèi),TIVV組和RIVV組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。所有患者及同一個(gè)手術(shù)組內(nèi),不同腭裂類型術(shù)后VPI發(fā)生率差異也無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。見圖3。
圖2 手術(shù)年齡對(duì)術(shù)后VPI發(fā)生率的影響
圖3 腭裂類型對(duì)VPI發(fā)生率的影響
2.5 手術(shù)經(jīng)驗(yàn) 相同手術(shù)經(jīng)驗(yàn)組內(nèi),TIVV組和RIVV組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P> 0.05);所有患者及同一個(gè)手術(shù)組內(nèi),高年資組和低年資組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 (P>0.05)。見圖4。
圖4 手術(shù)經(jīng)驗(yàn)對(duì)VPI發(fā)生率的影響
2.6 多因素logistic回歸分析結(jié)果 所有患者的logistic回歸分析結(jié)果顯示,唯一顯著相關(guān)的影響因素是初期腭裂手術(shù)的年齡。腭裂手術(shù)年齡每增加1歲,腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生風(fēng)險(xiǎn)會(huì)增加1.107倍(OR= 1.107,95%CI=1.037~1.181,P=0.002),見表4。TIVV亞組logistic回歸分析顯示以上因素均不影響手術(shù)效果,RIVV亞組logistic回歸分析手術(shù)年齡是手術(shù)效果的影響因素(OR=1.102,95%CI=1.025~1.185,P=0.009)。
表4 所有患者的多因素logistic回歸分析結(jié)果
探尋適宜的手術(shù)方法、有效提高錯(cuò)過最佳手術(shù)時(shí)機(jī)患者的腭咽閉合功能是學(xué)者們關(guān)注的焦點(diǎn)難題。本研究結(jié)果提示:手術(shù)年齡是影響該類患者腭裂手術(shù)效果的唯一因素;TIVV與RIVV兩種術(shù)式對(duì)2歲以上腭裂患者的手術(shù)效果及并發(fā)癥的影響差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義,但RIVV更適用于2~5歲患兒。
TIVV與RIVV最主要的區(qū)別是肌肉的解剖重建程度,2008年ANDRADES等[3]回顧分析了此兩種方法在12個(gè)月患者中的應(yīng)用,RIVV顯著提高了腭咽閉合功能且不增加術(shù)后并發(fā)癥的發(fā)生率。而本研究結(jié)果顯示,盡管RIVV組實(shí)施了更徹底的肌肉解剖,但在2歲以上腭裂患者中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。這可能由于回顧性研究的偏倚、混雜因素和樣本量少等造成。也有學(xué)者認(rèn)為肌肉重建術(shù)較大的創(chuàng)面導(dǎo)致肌纖維化、瘢痕組織增生,可能在一定程度上降低軟腭肌肉重建的效果[9]。但筆者針對(duì)兩種術(shù)式設(shè)計(jì)的隨機(jī)對(duì)照研究發(fā)現(xiàn),腭裂術(shù)后TIVV組與RIVV組間最大有效軟腭延伸度與最大有效軟腭延伸率之間的差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義,提示RIVV沒有因手術(shù)瘢痕影響軟腭重建的效果,能有效改善軟腭的運(yùn)動(dòng)功能[10]。RIVV手術(shù)操作技巧TSE 等[4]推薦采用從前向后、從外側(cè)至內(nèi)側(cè)的解剖方式,在肌肉和黏膜分界明顯處進(jìn)行解剖成功率高,并可在鼻腔黏膜上留下薄層肌肉便于縫合。筆者認(rèn)為RIVV作為肌肉重建方式中目前最優(yōu)的演變方式,將逐漸得到全世界更大范圍的認(rèn)同。
另一方面,ABDOLLAHI等[11]指出,比較兩種術(shù)式時(shí)應(yīng)考慮軟腭延長(zhǎng)的程度。軟腭肌肉的旋轉(zhuǎn)重置及水平重建可以使軟腭本身得到一定程度靜態(tài)的延長(zhǎng),RIVV增加軟腭的運(yùn)動(dòng)功能,有效軟腭長(zhǎng)度得到延長(zhǎng)[12]。本研究中TIVV為早期的手術(shù)方式,采用Veau-Wardill-Kilner兩瓣切口設(shè)計(jì),后期逐漸過渡到Langenbeck雙蒂瓣切口配合TIVV及RIVV行腭裂整復(fù)術(shù),故TIVV組可獲得更長(zhǎng)的軟腭延伸進(jìn)而有助于腭咽閉合。這可能是導(dǎo)致本研究中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的原因所在,但早期術(shù)式對(duì)生長(zhǎng)發(fā)育的影響也不容忽視。Furlow反向雙Z成形術(shù)兼具軟腭肌肉重建及延長(zhǎng)的雙重效果,但其較適用于腭隱裂、軟腭裂等裂隙較窄的患者。SULLIVAN等[13]報(bào)道了兩瓣法配合TIVV、Furlow法與咽后壁瓣三種術(shù)式治療4歲以上的腭隱裂患者的療效,結(jié)果顯示Furlow腭咽閉合率更高。在改良的IVV中,20世紀(jì)70年代Peter Randall提出將兩側(cè)肌束重疊縫合可以縮緊腭咽肌環(huán),提高腭咽閉合率。Furlow法增加軟腭長(zhǎng)度的同時(shí)把肌肉恢復(fù)至橫向并以重疊的方式重建,呈現(xiàn)功能性的張力狀態(tài),使軟腭的長(zhǎng)度、厚度及動(dòng)度均有提升。2014年石冰[14-15]發(fā)布應(yīng)用Furlow的切口設(shè)計(jì)形式,增加軟腭的長(zhǎng)度,同時(shí)行RIVV,最大限度地重建腭帆提肌的 Sommerlad-Furlow創(chuàng)新術(shù)式。手術(shù)建立鼻咽側(cè)壁松弛切口,將完全性腭裂的口、鼻腔裂隙分別變?yōu)镮CP,而并不增加術(shù)后腭瘺率的風(fēng)險(xiǎn)[16]。2015年NGUYEN等[17]報(bào)道了做RIVV并行肌肉交疊縫合縮緊腭部肌肉環(huán)的軟腭內(nèi)重建術(shù)(Overlapping-IVV),此方法鼻腔黏膜采用直線切口設(shè)計(jì),口腔黏膜采用Furlow切口設(shè)計(jì)。兩種組合的創(chuàng)新術(shù)式均取得了更好的語(yǔ)音效果及更低的腭咽閉合不全率[18-19]。本研究RIVV組中,不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI率差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義,提示隨著患者手術(shù)年齡的增加,軟腭長(zhǎng)度對(duì)于術(shù)后效果的重要性逐漸增強(qiáng),組合術(shù)式是改善RIVV術(shù)后軟腭長(zhǎng)度不足的方案,可能更適用于2歲以上患者的治療,但仍需進(jìn)一步的臨床研究證實(shí)。
BECKER等[20]在其研究中提及手術(shù)年齡的增加可能會(huì)影響RIVV的效果。本研究logistic回歸分析及RIVV亞組分析結(jié)果顯示,手術(shù)年齡是術(shù)后VPI發(fā)生率的重要影響因素,隨著手術(shù)年齡的增加,腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率也相應(yīng)增加。這與國(guó)內(nèi)外學(xué)者就腭裂年齡對(duì)術(shù)后語(yǔ)音狀況的研究結(jié)果[21-22]相一致。基于研究結(jié)果及我們前期治療經(jīng)驗(yàn),對(duì)于2歲以上錯(cuò)過最佳腭裂手術(shù)年齡患者,建議手術(shù)應(yīng)盡早完成,在封閉裂隙的同時(shí)盡可能采用RIVV手術(shù)延長(zhǎng)有效軟腭長(zhǎng)度,并聯(lián)合延長(zhǎng)軟腭的切口設(shè)計(jì)(如Furlow 法等),才能取得更好的腭咽閉合功能。
眾多研究力求闡明腭裂類型與手術(shù)效果之間的關(guān)系,但結(jié)果卻存在廣泛爭(zhēng)議。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率與腭裂類型的嚴(yán)重程度呈正比[23]。而另一些研究則表明,單側(cè)完全性腭裂術(shù)后語(yǔ)音效果優(yōu)于硬軟腭裂術(shù)后,推測(cè)犁骨附著的程度影響腭部發(fā)育為可能的影響因素。另單純性腭裂的患者術(shù)后語(yǔ)音效果較差,這可能與單純性腭裂患者中伴有某些不易辨識(shí)的綜合征有關(guān)[21]。本研究中不同腭裂類型術(shù)后VPI的發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義,logistic 回歸分析結(jié)果提示腭裂類型不是術(shù)后VPI率的影響因素。因此,我們認(rèn)為腭裂類型對(duì)術(shù)后的臨床結(jié)果無顯著影響。
研究表明,手術(shù)經(jīng)驗(yàn)的增加可有效降低腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生率[3],但也有研究并不支持這一觀 點(diǎn)[24]。本研究示,2歲以上患者的腭裂手術(shù)不論由高年資醫(yī)師執(zhí)刀還是由低年資醫(yī)師操作,術(shù)后效果差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。Logistic回歸分析結(jié)果顯示,手術(shù)經(jīng)驗(yàn)不是影響二期手術(shù)發(fā)生率的一個(gè)因素,提示適合的手術(shù)方案確定后,如低年資外科醫(yī)師規(guī)范操作也能取得近同于高年資外科醫(yī)師的手術(shù)效果。
綜上所述,對(duì)腭裂術(shù)式的比較研究的目的不是找出一種最完美的手術(shù)方法,而是針對(duì)不同患者選擇最適合的手術(shù)方案。RIVV作為安全有效的軟腭功能重建術(shù),具有廣泛的適用性。但延長(zhǎng)軟腭的手術(shù)方式則因人而異,尤其是小下頜等矢狀向嚴(yán)重不足的患者,盲目延長(zhǎng)可能會(huì)增加術(shù)后睡眠呼吸困難的概率[25]。RIVV有可能更適合2~5歲患兒,此結(jié)果啟示隨著患者手術(shù)年齡的增加,軟腭長(zhǎng)度對(duì)于術(shù)后效果的重要性逐漸增強(qiáng),可能更適合應(yīng)用SF等腭裂整復(fù)新方法。然而,兩種手術(shù)的治療效果未來尚需高質(zhì)量隨機(jī)對(duì)照臨床研究進(jìn)一步驗(yàn)證。